張建陶 尚吉文 續(xù)慧民 楊濤 郝斌

1山西大醫(yī)院血管外科030032 太原

2山西大醫(yī)院泌尿外科

△共同第一作者

髂動脈-輸尿管瘺是一種罕見疾病，是輸尿管、髂動脈病理性連接，常見于左側(cè)髂總動脈遠(yuǎn)端與輸尿管交叉處［1-2］。該病的病因與退行性髂動脈疾病或先前的動脈重建手術(shù)相關(guān)，另外與盆腔手術(shù)（惡性腫瘤切除術(shù)、尿流改道術(shù)、放射治療和輸尿管支架置入術(shù)等）關(guān)系密切，且后者較為常見［3-5］。該病的診斷較為困難，直接手術(shù)修復(fù)技術(shù)要求高，死亡率高。近年來，隨著介入技術(shù)的發(fā)展，對于第二種病因引起的髂動脈-輸尿管瘺的治療重點(diǎn)已轉(zhuǎn)向髂動脈栓塞術(shù)和下肢血管腔內(nèi)重建術(shù)。我們于2017 年8 月27 日收治1 例髂動脈-輸尿管瘺患者，現(xiàn)報(bào)告如下。

1 病例報(bào)告

患者，男，77 歲。2007 年因膀胱癌行“根治性膀胱全切+雙側(cè)輸尿管皮膚造口術(shù)”，術(shù)后定期更換輸尿管支架管，更換時無導(dǎo)絲引導(dǎo)。2017 年8月27 日于我院更換左側(cè)輸尿管支架管時，出現(xiàn)左側(cè)輸尿管皮膚造口處大量噴血，呈鮮紅色，出血量400～500 mL，自皮膚造口處再次引入輸尿管支架管，充盈水囊后，出血停止。查體：體溫37.6℃，脈搏78 次/min，血 壓130/76 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa），血氧飽和度95%，下腹可見雙側(cè)輸尿管皮膚造口，留置支架管通暢，右側(cè)引流出清亮尿液，左側(cè)引流出鮮紅色血性液。檢查血常規(guī)：中性粒細(xì)胞79.8%，血紅蛋白90 g/L。血生化：尿素17.7 mmol/L，血肌酐346.3 μmol/L，血清鉀5.58 mmol/L。尿常規(guī)：尿鏡檢紅細(xì)胞0～1/HP，尿鏡檢白細(xì)胞20～30/HP。CTA 示：左輸尿管與左髂總動脈交界處血管壁局限性膨隆與左輸尿管局部連接緊密，考慮該位置與輸尿管出血相關(guān)（圖1）。

因患者為老年男性，合并癥較多，泌尿系感染嚴(yán)重，且有腹部手術(shù)史，盆腔粘連嚴(yán)重，傳統(tǒng)開放手術(shù)難度較大，且風(fēng)險極高，故擬選擇腔內(nèi)微創(chuàng)的方法封堵輸尿管血管瘺口。為降低腔內(nèi)血管移植物感染概率，我們分期進(jìn)行手術(shù)：一期行左側(cè)經(jīng)皮腎穿刺術(shù)，留置導(dǎo)管自皮膚引出，減少尿液下行至輸尿管的引流，從而減少自皮膚造口處輸尿管的逆行感染。然后經(jīng)左腎造瘺管及左輸尿管支架管行左腎盂、輸尿管造影+左側(cè)輸尿管生物蛋白膠注射術(shù)。二期經(jīng)雙側(cè)股動脈行腹主動脈、雙髂動脈造影+左髂內(nèi)動脈彈簧圈栓塞+左髂動脈覆膜支架腔內(nèi)隔絕+經(jīng)左輸尿管支架管輸尿管、瘤腔造影+彈簧圈栓塞+生物蛋白膠注射術(shù)（見圖2A、B、C），并拔除左側(cè)輸尿管支架管，手術(shù)過程順利，術(shù)后患者出血停止。

圖1 支架管與左髂動脈關(guān)系密切

患者術(shù)后生命體征平穩(wěn)，24 h 后下床活動，無發(fā)熱、出血，下肢無發(fā)涼、疼痛等癥狀。查體：雙側(cè)腹股溝穿刺點(diǎn)無血腫，右側(cè)輸尿管支架管引流出淡黃色尿液，左腎造瘺管引流出黃色尿液。術(shù)后繼續(xù)抗感染治療10 d，尿培養(yǎng)提示屎腸球菌＞1.0×105cfu/mL，血常規(guī)提示白細(xì)胞正常，遂至院外繼續(xù)抗感染治療?；颊唠S訪1、3、6、12 個月，無明顯不適，影像學(xué)表現(xiàn)無異常。

2 討論

髂動脈-輸尿管瘺是引起肉眼血尿的罕見原因，文獻(xiàn)中以病例報(bào)告為主，暫無單中心經(jīng)驗(yàn)積累報(bào)道［6］。1908 年，Moschcowitz 報(bào)道了第一例髂動脈-輸尿管瘺，是由于雙側(cè)輸尿管結(jié)石術(shù)后發(fā)生的［1］。另一些早期報(bào)道還包括了輸尿管切開取石術(shù)后的髂動脈-輸尿管瘺［7］。20 世紀(jì)30 年代，文獻(xiàn)中報(bào)道的3 例患者，其發(fā)生均是由腎盂積水行輸尿管支架置入術(shù)導(dǎo)致［8］。此外，有3 篇報(bào)道提及的髂動脈-輸尿管瘺分別發(fā)生在闌尾切除術(shù)后長期放置引流后、槍傷后或由髂動靜脈畸形導(dǎo)致［9］。

髂動脈-輸尿管瘺的病因大致可分為兩種，一種以動脈本身的病變?yōu)橹?，包括真菌性動脈瘤、退行性動脈粥樣硬化性動脈瘤或吻合性假性動脈瘤，也可繼發(fā)于髂動脈血管成形術(shù)后、動脈內(nèi)膜切除術(shù)和血管旁路移植術(shù)后等；另一種病因?yàn)榕枨皇中g(shù)后，包括腹部腫瘤切除術(shù)、輸尿管移位術(shù)、盆腔放療術(shù)以及輸尿管支架置入術(shù)等。本病例出血部位可能與多次更換輸尿管支架管損傷及其水囊的長期壓迫有關(guān)。對于輸尿管皮膚造口的患者，因需要定期更換輸尿管支架管，更換過程中由于輸尿管走行迂曲，支架管置入時對迂曲部分管壁有損傷，甚至對周圍髂動脈、靜脈造成損傷，因此，建議使用超滑導(dǎo)絲引導(dǎo)置入輸尿管支架管。水囊注入水以固定輸尿管支架管不脫出為宜，不可注入水太多，加重對周圍組織的壓迫。

血尿是髂動脈-輸尿管瘺的主要臨床表現(xiàn)，嚴(yán)重者引發(fā)的尿路大出血可導(dǎo)致低血壓甚至休克，但其最常見的臨床表現(xiàn)為反復(fù)發(fā)作的輕微肉眼血尿［8］。因此，在臨床上不明原因的血尿，尤其合并有髂動脈-輸尿管瘺形成的基礎(chǔ)因素（腹部手術(shù)、放療病史或有輸尿管支架置入等）時，應(yīng)高度懷疑髂動脈-輸尿管瘺形成。

髂動脈-輸尿管瘺的診斷在臨床上相對困難，瘺口的局部血栓形成或輸尿管支架的封堵可能造成血尿呈間斷性，往往不能及時診斷。隨著影像學(xué)技術(shù)的發(fā)展及普及，高分辨率增強(qiáng)CT 對診斷具有一定的意義，雖然單獨(dú)應(yīng)用增強(qiáng)CT 敏感性較低，但仍然被認(rèn)為是其診斷的首選方式，它能夠顯示髂動脈-輸尿管連接的確切部位，有助于及時確定瘺口的位置［9］。磁共振血管成像被認(rèn)為與增強(qiáng)CT 有同樣效果，但其對患者的配合度要求較高。選擇性動脈造影或經(jīng)輸尿管造影作為一種有創(chuàng)檢查，依舊是診斷髂動脈-輸尿管瘺的金標(biāo)準(zhǔn)，但目前隨著影像學(xué)的發(fā)展，造影檢查往往不作為首選，對診斷困難、計(jì)劃行治療的患者中進(jìn)行直接或間接造影具有重要意義［2，9-10］。本例患者輸尿管口噴血，先行CTA 檢查初步明確病變，待后期決定治療時選擇造影及支架植入。

圖2 分期手術(shù)步驟

髂動脈-輸尿管瘺的治療方式包括傳統(tǒng)開放手術(shù)及血管腔內(nèi)手術(shù)，傳統(tǒng)開放手術(shù)創(chuàng)傷大、出血多且恢復(fù)慢，同時大部分患者有腹部手術(shù)史，二次開放手術(shù)治療難度大。血管內(nèi)支架植入術(shù)早期由Kerns 等［6］報(bào)道，目前隨著腔內(nèi)治療技術(shù)的改進(jìn)，其得到了越來越多的應(yīng)用。對于血管支架的選擇，較早報(bào)道的類型為自膨式支架，對球囊擴(kuò)張型支架的報(bào)道較少［11-12］。但球囊擴(kuò)張型支架最大的優(yōu)點(diǎn)就是可以精準(zhǔn)定位，對于未累積髂內(nèi)動脈的病變可保留髂內(nèi)動脈供血，但在使用球囊進(jìn)行二次擴(kuò)張的時候應(yīng)注意防止過度擴(kuò)張引起的支架短縮。Bergamini 等［13］研究表明，聚四氟乙烯覆膜支架具有良好的抗菌性，可以大大降低泌尿系統(tǒng)感染導(dǎo)致的支架內(nèi)感染的發(fā)生概率。本例患者使用覆膜支架，不僅可降低血管移植物感染的概率，而且可降低術(shù)后血管再閉塞的發(fā)生風(fēng)險，且經(jīng)過術(shù)前仔細(xì)評估，先期進(jìn)行左腎造瘺術(shù)+左側(cè)輸尿管生物蛋白膠注射術(shù)，規(guī)律抗感染1 周后二期行髂動脈支架植入術(shù)，可進(jìn)一步降低血管內(nèi)移植物的感染風(fēng)險及術(shù)后支架感染的風(fēng)險。

對于病變段（瘺口）累及髂內(nèi)動脈的病變，需要進(jìn)行髂內(nèi)動脈栓塞處理，這也是目前公認(rèn)的血管腔內(nèi)治療方案［12，14-15］。在正常的解剖關(guān)系中，輸尿管行走路徑靠近髂內(nèi)動脈開口處，但在腹部手術(shù)史的患者中，既往手術(shù)可能引起解剖關(guān)系的變化，因此術(shù)前充分影像學(xué)評估及術(shù)中造影極其重要。有研究表明，對于病變累及髂內(nèi)動脈而未進(jìn)行髂內(nèi)動脈栓塞的患者中行支架植入術(shù)，術(shù)后26 個月血尿復(fù)發(fā)，因此，對于累及髂內(nèi)動脈的病變進(jìn)行髂內(nèi)動脈的栓塞尤為重要，且應(yīng)該保證支架近遠(yuǎn)端有足夠的錨定區(qū)［12］。

髂動脈-輸尿管瘺臨床發(fā)病率雖然不高，但隨著對疾病認(rèn)識的不斷加深，近幾十年中對其的報(bào)道逐漸增加，傳統(tǒng)開放手術(shù)創(chuàng)傷大、恢復(fù)慢，尤其對于有腹部手術(shù)史或放療史的患者。血管腔內(nèi)手術(shù)具有手術(shù)方式簡便、創(chuàng)傷小，可重復(fù)進(jìn)行等優(yōu)點(diǎn)，對于有條件的地區(qū)，可作為治療髂動脈-輸尿管瘺的首選治療。

綜上所述，導(dǎo)絲引導(dǎo)更換輸尿管支架管和適量的輸尿管支架管水囊可減少髂動脈-輸尿管瘺的發(fā)生。血管腔內(nèi)治療可作為髂動脈-輸尿管瘺的首選治療，先期進(jìn)行腎造瘺術(shù)+輸尿管栓塞術(shù)，規(guī)律抗感染1 周后二期行髂動脈支架植入術(shù)，必要時行瘤腔栓塞術(shù)，可有效預(yù)防術(shù)后支架感染，是微創(chuàng)、安全、有效的治療方案。