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        皮膚及骨骼損害的Castleman病一例

        2014-05-05 08:35:49陳敏敏歐陽建
        海南醫(yī)學 2014年22期
        關鍵詞:血液科臀部皮疹

        陳敏敏,歐陽建

        (南京大學醫(yī)學院附屬鼓樓醫(yī)院血液科,江蘇南京 210008)

        ·短篇報道·

        皮膚及骨骼損害的Castleman病一例

        陳敏敏,歐陽建

        (南京大學醫(yī)學院附屬鼓樓醫(yī)院血液科,江蘇南京 210008)

        Castleman??;皮膚損害;骨骼損害

        Castleman病是一種罕見的淋巴瘤增生性疾病,1956年由Castleman首次總結報道13例此類患者而命名[1]。該病的發(fā)病原因不明,臨床癥狀不典型,實驗室及影像學檢查無特異性,故臨床上很容易漏診誤診。Castleman病可發(fā)生于身體任何部位,以縱膈、頸部、腋下及腹部為好發(fā)部位,累及淋巴結外器官和組織極其罕見,本文報道1例累及皮膚及骨骼的局限性Castleman病。

        1 病例簡介

        患者男性,50歲,一年前無明顯誘因下發(fā)現(xiàn)左臀部皮疹,呈紫紅色,大小約5 cm×5 cm,無不適,患者未予重視,后皮疹逐漸增大蔓延至整個左臀部,顏色加深,并有輕度腫脹,患者兩次皮膚科取左臀部皮膚活檢病理(07-03)示皮膚棘層增生,真皮內炎細胞浸潤,血管增生,以血管炎對癥處理。皮疹未見好轉,亦無明顯變化。一個月前患者無意間發(fā)現(xiàn)左腹股溝包塊,大小約2 cm×3 cm,質硬,無壓痛,淋巴結活檢病理示淋巴結Castleman病。免疫組化示為HHV8陽性漿細胞型Castleman病,伴廣泛血管化生。PET/CT:雙側腹股溝區(qū)和盆腔左側腫大淋巴結,左側髂骨囊性骨質破壞伴局部軟組織腫塊影,代謝均稍高(圖1)。

        圖1 PET/CD顯示腫大的淋巴結及骨質破壞

        2 討論

        Castleman病又名血管濾泡性淋巴組織增生,根據(jù)腫大淋巴結的受累情況分為單中心型和多中心型,病理分為透明血管型、漿細胞型和混合型[2]。PET/CT顯像多表現(xiàn)為較低的FDG攝取,且SUV最大值與病灶大小不成線性比例[3]。

        除了有顯著的淋巴結增大外,也可表現(xiàn)為多系統(tǒng)受累,主要為骨髓、肝、脾、腎、神經(jīng)系統(tǒng)。近年來,國內外對該病的報道逐漸增多,而發(fā)生皮膚及骨骼破壞的報道極其罕見。目前Castleman病病因和發(fā)病機制尚不清楚,可能與病毒感染如EB病毒、人皰疹病毒8型(HHV-8),血管增生、細胞因子調節(jié)異常如白介素-6(IL-6)表達增加等有關,至今缺乏有效的治療手段,近年來學者們對HHV-8感染和IL-6過度表達的研究更為關注[4]。一些報道顯示,抗HHV-8病毒治療效果不明確,抗CD20單抗和抗IL-6受體單抗療效良好[5]。對于結外器官受累的Castleman病的預后及治療方案尚不明確,有待發(fā)病機制的深入研究和臨床經(jīng)驗的積累。

        [1]IversonL,MenendezVP.Localizedmediastinallymphnode hyperplasia resembling thymoma[J].Cancer,1956,9(4):822-830.

        [2]譚郁杉,張乃鑫.外科診斷病理學[M].天津:科學技術出版社, 2000:242-243.

        [3]吳江,朱虹,季發(fā)權,等.多中心型Castleman病F-FDG PET/ CT表現(xiàn)分析[J].醫(yī)學研究生學報,2012,25(8):895-896.

        [4]張儀,李甘地,劉衛(wèi)平.Castleman病的病因和發(fā)病機制研究進展[J].中華病理學雜志,2005,34(12):812-815.

        [5]Akahane D,Kimura Y,Sumi M,et al.Effectiveness of longterm administration of humanized antiinterleukin-6 receptor antibody (tocilizumab)for multicentric Castleman's disease with pulmonary involvement[J].Rinsho Ketsueki,2006,47(8):748-752.

        R733

        D

        1003—6350(2014)22—3416—02

        10.3969/j.issn.1003-6350.2014.22.1336

        2014-04-04)

        歐陽建。E-mail:minminchen_2006@126.com

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