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        家族性慢性良性天皰瘡一例

        2012-07-12 06:01:36鄭寶勇張彥秀聶廷芬張文生趙衛(wèi)紅吳金環(huán)
        實用皮膚病學(xué)雜志 2012年1期
        關(guān)鍵詞:天皰瘡皮膚科腋窩

        鄭寶勇,張彥秀,聶廷芬,張文生,趙衛(wèi)紅,吳金環(huán)

        臨床資料

        患者,男,40歲。主因反復(fù)皺褶部紅斑、糜爛20余年,于2011年3月21日就診?;颊?0年前發(fā)現(xiàn)腋窩等皺褶處出現(xiàn)紅斑、糜爛,兩周后自行緩解。此后皮疹反復(fù)發(fā)作,曾以“濕疹”予外用藥物治療,效果欠佳。否認(rèn)外傷史。既往體健,無糖尿病等疾病史。患者家族成員無近親結(jié)婚史;家族共4代,其中有3代共6例類似患者,其中男4例、女2例,均為18歲以后發(fā)病,由于第4代年齡均小于10歲,尚未見發(fā)病者(圖1)。體格檢查:一般情況可,心肺腹無異常。皮膚科檢查:腋窩、腹股溝、腘窩紅斑,表面糜爛結(jié)痂,邊緣散在小水皰(圖2a,2b)。實驗室檢查:血、尿、便常規(guī)及血生化均正常。組織液細(xì)菌培養(yǎng)陰性。腋下組織病理示:表皮棘層松解,形成“倒塌磚墻”樣改變(圖3)。根據(jù)臨床及組織病理診斷:家族性良性慢性天皰瘡。治療:他克莫司軟膏外用2次/d,一周后好轉(zhuǎn)。目前隨訪無復(fù)發(fā)。

        圖2 家族性慢性良性天皰瘡患者皮損

        討論

        家族性慢性良性天皰瘡又稱Hailey-Hailey病,是一種少見的常染色體顯性遺傳性大皰性皮膚病[3],約70%的患者有家族史,常呈不規(guī)則常染色體顯性遺傳。金俊和王萬惠[1]報告的患者多為男性;黃淑瓊[2]報告的一家系中男性患者明顯多于女性,認(rèn)為男性的外顯率高于女性,與本例患者的家系發(fā)病情況基本相同。

        本病初起皮損為正常皮膚或紅斑上出現(xiàn)小水皰,皰壁松弛,皰液清,尼氏征陽性,水皰破潰形成糜爛、結(jié)痂。慢性患者表現(xiàn)為角化性丘疹、乳頭瘤樣增生。好發(fā)于頸部、腋窩、腹股溝等摩擦或褶皺部位,表面潮濕,易繼發(fā)細(xì)菌或真菌感染產(chǎn)生腥臭味,黏膜受累少。多于青春期發(fā)病,夏季加重。本病目前缺乏特效治療方法。有報道口服糖皮質(zhì)激素、氨苯砜、雷公藤多苷,外用糖皮質(zhì)激素制劑有效,也可試用5-氨基酮戊酸光動力療法和外用他克莫司軟膏等治療。

        圖3 家族性慢性良性天皰瘡患者腋下皮損組織病理

        [1]金俊, 王萬惠. 家族性慢性良性天皰瘡3例 [J]. 臨床皮膚科雜志, 2001, 30(6):392.

        [2]黃淑瓊. 家族性慢性良性天皰瘡一家系調(diào)查 [J]. 臨床皮膚科雜志, 2005, 34(12):844.

        [3]Burge SM.Hailey-Hailey disease:the clinical features,response to treatment and prognosis [J]. Br J Dermatol, 1992, 126(3):275-282.

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