［摘要］ 目的 探討CT、MRI影像特征等對四肢伴明顯動脈瘤樣骨囊腫的骨巨細胞瘤（giant cell tumours with prominent aneurysmal bone cysts，GABCs）和原發(fā)性動脈瘤樣骨囊腫（primary aneurysmal bone cysts，PABCs）的鑒別診斷價值。

方法 回顧性分析20例四肢GABCs和21例PABCs患者的CT和MRI影像特征，并同時收集患者的年齡和性別，比較兩組不同指標間差異，并計算兩組患者的年齡、包塊橫徑/縱徑比、軟骨下骨受累、病變邊緣深分葉、包塊周圍血管影對GABCs及PABCs診斷的靈敏度、特異度。

結果 兩組患者的年齡、包塊橫徑/縱徑比比較差異有顯著性（t=－3.956、－2.985，Plt;0.05），兩組患者的軟骨下骨受累的比例、病變邊緣深分葉的比例、包塊周圍血管影的比例比較差異有顯著性（Plt;0.05）。年齡、包塊橫徑/縱徑比、軟骨下骨受累和病變邊緣深分葉對GABCs患者診斷的靈敏度分別為75.0%、65.0%、68.0%和80.0%，特異度分別為81.0%、66.7%、81.3%和61.3%。相反，包塊周圍血管影診斷PABCs的靈敏度為52.4%，特異度為95.0%。

結論 CT和MRI影像特征中的軟骨下骨受累、病變邊緣深分葉、包塊橫徑/縱徑比高低以及包塊周圍血管影及患者年齡高低對GABCs和PABCs具有鑒別診斷的價值。

［關鍵詞］ 骨囊腫，動脈瘤樣；骨巨細胞瘤；體層攝影術，X線計算機；磁共振成像；診斷，鑒別

［中圖分類號］ R738.1;R445

［文獻標志碼］ A

Value of CT and MRI imaging features in differential diagnosis of giant cell tumors with prominent aneurysmal bone cysts in the extremities and primary aneurysmal bone cysts

LIU Jianhui， WANG Dezhi， CUI Jiufa， XU Wenjian

（Department of Radiology， The Affiliated Hospital of Qingdao University， Qingdao 266003， China）

; ［ABSTRACT］＼ Objective To explore the value of computerized tomography （CT） and magnetic resonance imaging （MRI） imaging features in differential diagnosis of giant cell tumors with prominent aneurysmal bone cysts （GABCs） in the extremities and primary aneurysmal bone cysts （PABCs）.

Methods In this study， the CT and MRI imaging features of 20 patients with GABCs in the extremities and 21 patients with PABCs were retrospectively analyzed， and the age and sex of patients were collected. The differences in different indicators between the two groups were compared. The diagnostic sensitivity and specificity for GABCs and PABCs were calculated based on the age， transverse/longitudinal diameter ratio of the mass， subchondral bone involvement， deep edge lobulation of the lesion， and vascular shadow around the mass.

Results There were significant differences in the age and transverse/longitudinal diameter ratio of the mass between the two groups （t=-3.956，-2.985，Plt;0.05）. There were signi-

ficant differences in the proportions of subchondral bone involved， deep edge lobulation of the lesion， and vascular shadow around the mass between the two groups （Plt;0.05）. The sensitivity of age， transverse/longitudinal diameter ratio of the mass， subchondral bone involvement， and deep edge lobulation of the lesion in the diagnosis of GABCs was 75.0%， 65.0%， 68.0%， and 80.0%， respectively， and the specificity was 81.0%， 66.7%， 81.3%， and 61.3%， respectively. The sensitivity of vascular shadow around the mass in the diagnosis of PABCs was 52.4%， and the specificity was 95.0%.

Conclusion Patient age and CT and MRI imaging features such as subchondral bone involvement， deep edge lobulation of the lesion， transverse/longitudinal diameter ratio of the mass， and vascular shadow around the mass can be used to distinguish GABCs from PABCs.

［KEY WORDS］ Bone cysts， aneurysmal; Giant cell tumor of bone; Tomography， X-ray computed; Magnetic resonance imaging; Diagnosis， differential

骨巨細胞瘤（giant cell tumor，GCT）是一種交界性骨腫瘤，通常表現為局部侵襲性生長，約占國內所有原發(fā)性骨腫瘤的13.7%［1］。動脈瘤樣骨囊腫（aneurysmal bone cyst，ABC）是一種溶骨性、膨脹性、出血性的良性腫瘤性病變，約占所有良性骨腫瘤的5%～6%。在第五版（2020版）WHO骨腫瘤分類中，GCT及ABC均位于“富含破骨性巨細胞的腫瘤”分類中，分別為交界性和良性。在ABC中，原發(fā)性ABC（PABCs）約占70%，其他為繼發(fā)性ABC［2］。繼發(fā)性ABC最常見于GCT，約占39%［3］。這兩種疾病的治療方法不同，一般情況下，GCT需要廣泛切除并接受后續(xù)輔助治療以預防復發(fā)。因此，在術前確診這兩種病變有助于確定最佳的治療方案。

四肢GCT和PABCs的影像學表現有許多相似之處，特別是在伴有明顯ABC的GCT（giant cell tumours with prominent aneurysmal bone cysts，GABCs）時［4］。兩種腫瘤在CT掃描和MRI成像上均有膨脹性、溶骨性、多房囊性的骨改變，并可見液-液平面。既往研究中提到了一種鑒別征象，即在GABCs中，CT或MRI增強掃描會顯示出強化的軟組織成分，而在PABCs中沒有［5］；但實際上PABCs病變中包含軟組織成分的情況并不罕見［6-8］，因此僅僅依賴CT或MRI增強掃描中的腫瘤實質成分是否強化，是難以準確鑒別這兩種腫瘤的。

對GABCs和PABCs進行術前的空心針穿刺活檢時，僅從囊腔中取樣可能會導致誤診［9-10］，這時候CT和MRI檢查可以提供更準確的術前評估。目前國內外單獨研究ABC或GCT影像學特征的研究較多，但很少有直接比較GABCs和PABCs影像學特征的研究。本研究通過比較四肢GABCs和PABCs的CT和MRI影像學表現，探討可用于鑒別這兩種疾病的影像學特征。

1 對象與方法

1.1 研究對象

收集2008年9月—2023年11月共233例患者的CT和MRI影像學特征資料，所有的患者均經過術后組織病理學檢查確診患有GABCs（153例）或者PABCs（80例）。排除標準：①病變處不位于四肢者（62例）；②GCT復發(fā)病變者（62例）；③術前未進行CT或MRI檢查者（22例）；④ABC成分體積占病變體積lt;90%者（65例）；⑤病變合并病理性骨折者（17例）。最終納入患者41例，其中GABCs患者20例，PABCs患者21例。

1.2 觀察指標

分別由兩位12年和16年影像診斷經驗的肌肉骨骼系統(tǒng)放射科醫(yī)生，使用圖像存檔和通信系統(tǒng)（PACS；Centricity，GE Healthcare，Milwaukee，WI，USA）完成CT和MRI征象觀察和分析。在確定GABCs和PABCs的特定影像學特征時，觀察者協(xié)商以確保一致性。為了避免回顧性分析受到既往診斷的影響，回顧性評估距患者影像檢查的時間間隔平均為6個月。本研究主要記錄患者的性別、年齡及影像學特征的評估結果。腫瘤位置通過CT檢查結果確定，并在MRI影像中進行驗證。通過CT圖像分析以下病變的特征：骨樣或鈣化分隔（病變內出現網狀、高密度的區(qū)域）、骨嵴（病變周圍尚存的不完整、殘留的骨小梁）、皮質骨的變化、病變分葉和硬化邊緣及骨內膜扇貝狀凹陷。骨內膜扇貝狀凹陷是由骨皮質內局部的骨吸收引起的。分葉可分為淺分葉和深分葉。淺分葉為病變與周圍正常骨之間幾乎沒有向內或向外延伸的波狀邊緣，而深分葉為病變周圍具有明顯波狀邊緣。通過MRI圖像進行以下特征的分析：包塊橫徑/縱徑比（指橫向最大直徑與縱向最大直徑的比值）、低信號邊（T1WI或T2WI脂肪抑制序列上病變周圍環(huán)狀低信號區(qū)域）、骨髓水腫（T2WI脂肪抑制序列上病變周圍骨髓呈高信號）、軟組織水腫（T2WI脂肪抑制序列上病變周圍的軟組織間隙呈高信號）、病變周圍血管（與病變相鄰且在T2WI脂肪抑制序列上呈高信號的血管）。

1.3 統(tǒng)計學處理

使用SPSS 26.0軟件進行統(tǒng)計學分析。使用組內相關系數（ICC）評估連續(xù)變量的觀察者間一致性；使用Cohen Kappa系數評估分類變量的觀察者間一致性。觀察者間一致性按照文獻標準［11］。連續(xù)變量采用x-±s表示，使用獨立樣本t檢驗分析GABCs和PABCs組間年齡、包塊橫徑/縱徑比的統(tǒng)計學差異。分類變量采用頻數和百分比表示，使用Fisher精確檢驗確定兩組間的分類變量（性別、病變位置和影像學特征）是否差異有顯著性，采用受試者工作特征曲線（ROC）下面積（AUC）進行診斷性能的評估。以Plt;0.05表示差異有統(tǒng)計學意義。

2 結" 果

2.1 兩組患者年齡和性別比較

GABCs組中男10例，女10例，PABCs組中男15例，女6例，兩組間性別比較無顯著差異（Pgt;0.05）。GABCs患者年齡18～73歲，平均為（37.3±13.9）歲；PABCs患者年齡2～57歲，平均（19.0±15.1）歲，兩組間比較差異具有顯著性（t=-3.956，Plt;0.05）。

2.2 觀察者間一致性評估

兩位觀察者評估CT和MRI影像學特征的一致性為中等至近乎完美（0.44～1.00）。

2.3 兩組患者的病變位置比較

四肢中GABCs的發(fā)生位置包括股骨（12例）、腓骨（2例）、肱骨（2例）、橈骨（3例）和脛骨（1例）。四肢中PABCs的發(fā)生位置包括股骨（9例）、脛骨（4例）、腓骨（5例）和足部（3例）。GABCs、PABCs中各有17、8例出現軟骨下骨受累，兩者比較差異有顯著性（Plt;0.05）。

2.4 兩組患者的CT與MRI影像特征比較

GABCs、PABCs中各有8、2例病變邊緣呈深分葉狀，兩者比較差異有顯著性（Plt;0.05）。GABCs、PABCs的包塊橫徑/縱徑比分別為0.8±0.2、0.6±0.2，兩者比較差異具有顯著意義（t=－2.985，Plt;0.05），GABCs、PABCs中各有11、1例患者病變周圍可見血管影，兩者比較差異有顯著性（Plt;0.05）。余CT與MRI影像特征兩組間比較均沒有顯著性差異（Pgt;0.05）。年齡差異對于兩者的診斷效能為AUC=0.83，95%CI=0.696～0.968，閾值26.5歲，Plt;0.05，對GABCs診斷的靈敏度為75.0%，特異度為81.0%；包塊橫徑/縱徑比對兩者診斷效能為AUC=0.70，95%CI=0.604～0.904，閾值0.70，Plt;0.05，對GABCs診斷的靈敏度為65.0%，特異度為66.7%；軟骨下骨受累對于兩者的診斷效能為AUC=0.75，95%CI=0.590～0.906，Plt;0.05，對于GABCs診斷的靈敏度為68.0%，特異度為81.3%；病變邊緣深分葉征對兩者的診斷效能為AUC=0.70，95%CI=0.526～0.887，Plt;0.05，對GABCs診斷的靈敏度為80.0%，特異度為61.3%；病變周圍血管對兩者的診斷效能為AUC=0.79，95%CI=0.640～0.932，Plt;0.05，對PABCs診斷的靈敏度為52.4%，特異度為95.0%。

3 討" 論

GCT是一種罕見的交界性腫瘤，在通常的情況下，腫瘤擴大刮除術是最常用的外科治療方法［12］，而在嚴重骨質損傷和廣泛骨質缺失的情況下則需要進行根治性切除［13］。ABC是一種良性囊性病變，微創(chuàng)手術治療為目前主要的治療方法，多種非手術方法，如經皮硬化治療［14］和介入栓塞術均可治愈ABC。GCT可能在初次治療后數年至數十年后復發(fā)，而ABC在治療后4年內很少復發(fā)。因為治療方式以及預后均不同，臨床上鑒別這兩種疾病就顯得尤為重要［2，4，15］。

臨床上使用組織學檢查，尤其是通過細針穿刺抽吸活檢來鑒別GCT和ABC通常較為困難。本研究中使用的標本類型為手術切除標本，從而確保標本量充足且包含腫瘤的代表性區(qū)域。而且所有患者均行免疫組織化學和熒光原位雜交分析，包括H3.3 G34W突變特異性抗體和泛素特異性蛋白酶（USP）6基因重排的檢測。H3.3 G34W突變特異性抗體是診斷GCT的高靈敏度和高特異度的標志物［16］，USP6基因的檢測有助于ABC的病理診斷，特別是對于具有罕見組織學特征的病變［17］。因此病理診斷是參考標準。

本研究中的人口統(tǒng)計學以及影像學結果顯示，GABCs患者平均年齡、包塊橫向/縱向直徑比值顯著高于PABCs。GABCs患者軟骨下骨受累較多、GABCs患者更易出現深分葉狀輪廓，而病變周圍血管更常見于PABCs患者中。

本研究主要關注GABCs和PABCs的鑒別，而先前已有很多研究系統(tǒng)闡述了兩者各自的臨床以及影像學表現。據文獻報道，90%的PABCs在20歲之前發(fā)?。?8-19］。GABCs多發(fā)生于20～40歲的患者［1，20-21］。本研究發(fā)現GABCs和PABCs患者的平均發(fā)病年齡存在顯著差異，GABCs患者的發(fā)病年齡高于PABCs，與之前的研究結果一致。GABCs和PABCs另一個顯著差異的特征是發(fā)病部位，絕大多數GABCs出現軟骨下骨受累的情況，也與其他研究結果一致［2-3，19-21］。

先前的研究表明，具有病變邊緣分葉征象的更傾向于診斷為PABCs［22-23］，這與本研究的結果相矛盾。在本研究中，病變邊緣淺分葉在兩組之間無差異，而病變邊緣深分葉更傾向于診斷為GABCs。分析結果不一致的可能原因：首先，既往研究中沒有將ABC與GCT病變邊緣分葉進行比較，而是單獨分析了各自病變邊緣分葉的影像學表現；其次，既往研究對分葉外觀的定義與本研究不同［23］。在本研究中，與PABCs患者相比，GABCs患者包塊橫徑/縱徑比更高。這可能是因為伴有明顯的ABC成分的GCT，在影像學表現上更具侵襲性［1-2，23］。GABCs橫徑/縱徑比較高可能提示其更易橫向生長。因此病變邊緣深分葉及包塊橫徑/縱徑比可能有助于對GABCsu和PABCs的鑒別。

在MRI影像學表現方面，許多骨病變如骨腫瘤、骨髓炎等周圍可見骨髓和軟組織水腫，而導致水腫的機制仍不清楚。三分之一的PABCs患者可見病變周圍水腫，常提示病變生長迅速［20］。相反，在沒有病理性骨折的情況下，GCT中很少出現瘤周骨髓水腫或軟組織水腫的情況［22］。然而，本研究結果顯示，GABCs和PABCs在骨髓和軟組織水腫方面無顯著差異。當GCT合并ABC時，由于病變進展迅速，可能出現膨脹性皮質微骨折，從而導致骨髓或軟組織水腫。

在本研究中，GABCs、PABCs中各有11、1例患者病變周圍出現血管影，兩者比較差異有顯著性。既往研究顯示，PABCs的發(fā)病可能與創(chuàng)傷引起的血管改變有關，如形成動靜脈畸形或靜脈阻塞，進一步可能演變?yōu)镻ABCs［24-25］，血管造影可顯示PABCs多發(fā)血管異常分支的特征［2，25-26］。盡管在影像學方面關于病變周圍血管的既往研究較少，但本研究表明該特征可用于鑒別PABCs和GABCs。

但本研究還存在如下不足之處：①本研究為一項回顧性研究。②本研究的樣本量較小，若加大樣本量，可能會發(fā)現其他具有顯著差異的影像學特征。③在GABCs中，ABC成分體積占GABCs病變體積gt;90%是由主觀判斷而不是由定量測量得出，本研究據此排除了65例患者。

綜上所述，本研究結果表明，患者年齡偏大，以及CT和（或）MRI檢查影像特征中的軟骨下骨受累、病變深分葉狀邊緣和高包塊橫徑/縱徑比，更支持GABCs的診斷。而在MRI檢查中病變周圍可觀察到血管時，更支持PABCs的診斷。將來可以應用功能MRI技術，如表觀擴散系數值、體素內不相干運動相關參數，甚至影像組學、深度學習的方法來鑒別這兩種病變的影像特征，以便對這兩種病變進行準確的鑒別。

倫理批準和知情同意：本研究涉及的所有試驗均已通過青島大學附屬醫(yī)院醫(yī)學倫理委員會的審核批準（文件號QYFYWZLL28664）。所有試驗過程均遵照《赫爾辛基宣言》的條例進行。

作者聲明：崔久法、徐文堅、劉建輝參與了研究設計；劉建輝、王得志參與了論文的寫作和修改。所有作者均閱讀并同意發(fā)表該論文，且所有作者均聲明不存在利益沖突。

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（本文編輯 耿波）