李?yuàn)櫳?，金雪?/p>

患者男性，62歲，因左側(cè)耳下區(qū)腫塊，伴輕度疼痛7天入院。查體：左側(cè)耳下區(qū)皮膚色澤及皮溫正常，可觸及一大小2 cm×3 cm×3 cm的腫塊，質(zhì)地中等，界限清楚，活動(dòng)度尚可，與表面皮膚無明顯粘連，無壓痛，雙側(cè)下頜下、耳前、耳后、頦下及頸部均未見腫大淋巴結(jié)?？诮窍蚧紓?cè)偏斜，張口度為三橫指，張口型正常?？趦?nèi)見左側(cè)腮腺導(dǎo)管口無紅腫，擠壓腺體見透明清亮液體溢出。腮腺超聲檢查示左側(cè)腮腺內(nèi)低回聲，大小2.4 cm×2.0 cm×1.9 cm，形態(tài)飽滿，內(nèi)回聲不均，可見點(diǎn)狀血流信號(hào)，考慮為腮腺內(nèi)腫大淋巴結(jié)；CT示左側(cè)腮腺類圓形混雜密度灶，直徑約2.5 cm，界限不清。既往高血壓20年，腦梗1年，無其他特殊病史。入院初步診斷為左側(cè)腮腺腫塊性質(zhì)待查，行手術(shù)治療。術(shù)中見腫物界限清楚，灰褐色膿性液體流出，且腫物與耳大神經(jīng)粘連明顯，無法剝離。

病理檢查眼觀：冷凍送檢腮腺組織，大小5 cm×4 cm×2 cm，切面見一直徑2 cm的灰褐色囊性腫物，界清，內(nèi)含灰褐色膿性液體；鏡檢：腮腺組織內(nèi)腫物大片凝固性壞死，周圍鱗狀上皮增生(圖1A)，伴不典型性，鄰近腮腺組織內(nèi)亦見鱗狀上皮細(xì)胞團(tuán)疑似浸潤(圖1B)，故術(shù)中冷凍病理診斷考慮鱗狀細(xì)胞癌。術(shù)后病理：腮腺組織內(nèi)腫物大片壞死，周圍增生的纖維組織及腮腺組織內(nèi)較多炎癥細(xì)胞浸潤，部分區(qū)可見增生鱗化的唾液腺導(dǎo)管結(jié)構(gòu)，部分完全被鱗化的上皮細(xì)胞取代(圖1C)，形成多個(gè)巢狀上皮島、腮腺小葉內(nèi)鱗狀上皮團(tuán)，酷似浸潤癌，但異型性不明顯。免疫表型：鱗狀上皮細(xì)胞團(tuán)p63(圖2A)、CK5/6、CK7(圖2B)均(+)，S-100蛋白(-)，Ki-67增殖指數(shù)<5%(圖2C)?；颊咝g(shù)后隨訪5個(gè)月，未復(fù)發(fā)。

圖1 A.增生的導(dǎo)管上皮和鱗狀上皮細(xì)胞團(tuán)，細(xì)胞無異型；B.腮腺小葉內(nèi)見鱗狀上皮細(xì)胞團(tuán)，似浸潤癌；C.凝固性壞死周圍擴(kuò)張的導(dǎo)管，鱗狀上皮化生；凝固性壞死周圍纖維組織增生，有較多炎癥細(xì)胞浸潤 圖2 化生的鱗狀細(xì)胞中p63(A)陽性，CK7(B)陽性，Ki-67(C)增殖指數(shù)<5%，PV 6000法

病理診斷：(左側(cè))腮腺壞死性涎腺化生(necrotizing sialometaplasia, NS)。

討論NS是一種少見的自限性炎癥性病變，發(fā)病年齡17～83歲，平均53.4歲，男性多于女性。主要發(fā)生于硬腭的小涎腺，少數(shù)情況下累及大涎腺，腮腺發(fā)病率少見，最多約10%[1]。自NS首次報(bào)道以來，全球報(bào)道例數(shù)不足200例[2-3]，國內(nèi)報(bào)道總數(shù)不足10例，大部分位于硬腭[3]，偶可發(fā)生于鼻腔、牙齦、唇、上頜竇、咽喉部及淚腺[4]，多為單側(cè)，偶見雙側(cè)發(fā)病，國外報(bào)道不足20例，國內(nèi)僅報(bào)道1例[5]。病變的發(fā)病機(jī)制可能是由于創(chuàng)傷性損傷、壓迫性損傷、腫瘤、嚴(yán)重吸煙等原因引起的唾液腺的缺血性改變，但確切的病因尚未完全闡明。Di Palma等[6]曾報(bào)道1例腮腺Warthin瘤細(xì)針穿刺活檢引起局部梗死和鱗狀上皮化生，同時(shí)強(qiáng)調(diào)超聲檢查和CT、MRI檢查對(duì)NS的確診和治療具有必要性。

NS臨床和組織學(xué)不典型時(shí)極似惡性腫瘤，病理診斷極易誤診造成過度治療。診斷時(shí)需掌握以下要點(diǎn)：(1)唾液腺組織壞死；(2)肉芽組織形成和急慢性炎癥；(3)符合具有導(dǎo)管和(或)腺泡輪廓的鱗狀上皮化生；(4)病變?nèi)员３滞僖合俳Y(jié)構(gòu)，形態(tài)缺乏細(xì)胞異型性，可作為診斷標(biāo)準(zhǔn)；有學(xué)者將其分為5個(gè)階段：梗死(壞死性)、隔離、潰瘍、修復(fù)和愈合[3]。

NS易與鱗狀細(xì)胞癌、黏液表皮樣癌等相混淆。鱗狀細(xì)胞癌鏡下表現(xiàn)為鱗狀上皮極性消失、異型性明顯，細(xì)胞大小不一，核大、深染及畸形，可見核分裂，亦可見角化珠；黏液表皮樣癌鏡下見表皮樣細(xì)胞、黏液細(xì)胞和中間型細(xì)胞，3種細(xì)胞不同比例混合，形成大小不等的小管狀、腺樣結(jié)構(gòu)，常見大小不等的囊腔，呈侵襲性生長，致小葉結(jié)構(gòu)破壞。與這些惡性腫瘤鑒別最主要的是NS缺乏異型性、炎癥反應(yīng)和炎癥細(xì)胞多樣性更明顯。雖然免疫組化染色鱗狀上皮和鱗狀化生區(qū)域p63均可顯示陽性，但CK7只在涎腺導(dǎo)管的鱗狀上皮化生部位陽性，在鱗狀細(xì)胞癌中陰性；Ki-67增殖指數(shù)在鱗狀細(xì)胞癌中高表達(dá)，鱗狀上皮化生區(qū)低表達(dá)(<10%)，本例腮腺小葉內(nèi)見鱗狀上皮細(xì)胞團(tuán)，低倍鏡下酷似浸潤性鱗狀細(xì)胞癌，但無明顯異型性，CK7陽性，且Ki-67增殖指數(shù)<5%，也說明免疫組化檢查在NS診斷中的重要性。

NS可能會(huì)隱藏涎腺腫瘤的存在，多形性腺瘤、腺樣囊性癌、上皮肌上皮癌、Warthin瘤、嗜酸細(xì)胞瘤等均可伴發(fā)[7]，本例病變中央?yún)^(qū)全部壞死，未發(fā)現(xiàn)腫瘤性病變，術(shù)前超聲檢查及CT檢查也未提示腫瘤性病變證據(jù)。

腮腺NS罕見，且神經(jīng)受累更罕見。文獻(xiàn)僅報(bào)道1例腮腺NS致面神經(jīng)麻痹[8]，耳大神經(jīng)主要分布在腮腺、耳垂、耳廓后、嚼肌下等部位，本例腮腺NS累及耳大神經(jīng)，無法剝離，致使患者出現(xiàn)口角斜癥狀。