患者，男，66歲，因“體檢發(fā)現(xiàn)盆腔占位性病變2天”于2018年9月18日入住我院，既往無特殊疾病史。入院查體：生命體征平穩(wěn)，神志清楚，心肺查體無異常，腹部無陽性體征。專科檢查:肛門指檢：肛門括約肌緊張度可，直腸腸壁光滑，后壁似可觸及骶尾前一包塊，上緣未能觸及，彈性感，邊界尚清，無壓痛，未及其他異常腫物，指套退出無染血。入院行盆腔MRI 描述盆腔內直腸后、骶尾骨前側見類圓形腫塊影，大小4.6cm×4.3cm×3.4cm，邊界清楚，與直腸后壁可見線樣間隙影，提示：良性囊腫病變（見圖1），排除明顯手術禁忌證，于全麻下行腹腔鏡探查+開腹經(jīng)腹經(jīng)肛骶尾骨間隙盆腔膿腫切除，患者術中行經(jīng)腹腔鏡囊腫剝離，發(fā)現(xiàn)術野暴露不佳，改為經(jīng)腹經(jīng)肛骶尾骨間隙剝離囊腫，銳性及鈍性分離組織至囊腫上緣，見囊腫于骶前組織粘連，剝離中損傷骶前靜脈叢見出血，予壓迫止血，于肛緣后側3cm 處進入，順肛管方向剝離至囊腫下緣，予剝離出囊腫，于肛緣6點位距肛3.0cm 處留置一引流管引流，術中出血2 700ml，切下組織送病理，病理回報示：（盆腔骶前）符合表皮樣囊腫。術后予多次輸血、補液、止痛、換藥沖洗等治療后切口愈合可，好轉出院。

圖1 第1次手術術前盆腔MRI 檢查結果

2019年8月15日患者因反復肛周腫痛伴流膿就診我科，檢查見于肛緣6點位距肛3.0cm 處有一外口，見有分泌物溢出，入院后完善相關檢查，考慮骶尾部腫物（囊腫伴感染），因患者處于炎癥期，經(jīng)多學科會診認為炎癥期術中出血風險高，囊腫不易剝離，故暫予骶尾部換藥等對癥保守治療。3個多月以來患者反復至我科門診，于外口處用生理鹽水及碘伏沖洗，經(jīng)過間斷反復沖洗見膿液逐漸減少，于2019年11月15日收治入科。入院查體：生命體征平穩(wěn)，神志清楚，心肺查體可，腹部無陽性體征。專科檢查：肛緣皮膚平整，肛緣6點位距肛3.0cm 處有一外口，擠壓無明顯膿液滲出，未見明顯跨齒狀線腫物，6點距肛門10cm 見手術疤痕，指入肛內順，骶前捫及腫物，上緣未能觸及，與周圍組織有黏連感，活動度較差，無明顯壓痛，未捫及波動感，余未及明顯腫物，指退未見染血，鏡檢欠配合。入院完善相關檢查：血常規(guī)、生化、凝血四項大致正常，無相關病毒感染。血型：AB型Rh 陽性。胸片、心電圖正常。肛管MRI 描述：骶前正中見一竇道影，呈反L型，盲端較前略膨大，寬徑1.4cm，余竇道較前略變窄，寬0.8cm，盆內長度4.2cm，軟組織內長度約3.0cm，盆內盲端約平尾5 椎體下緣水平，外口位于右側肛提肌旁穿軟組織走行（見圖2）。

圖2 第2次手術術前盆腔MRI 檢查結果

通過術前討論，決定手術方式選擇經(jīng)骶入路及部分尾骨切除。手術經(jīng)過：在骶尾部中線由骶尾關節(jié)上方向下到肛門緣上方2～3cm 處開一縱向切口，切開皮膚及皮下組織，沿腫物邊緣用超聲刀鈍銳性結合分離直到尾骨，切斷部分肛尾韌帶，術中邀骨科主任會診協(xié)助切除第4、5 尾骨和部分第3 尾骨，超聲刀沿腫物邊緣向尾骨前方分離至第3 尾骨水平，沿腫物繼續(xù)從尾骨兩側向前銳性、鈍性結合分離，再將腫物下牽，由直腸后壁向下分離，術中見腫物與直腸后壁粘連明顯，將囊腫完整剝離，雙氧水、生理鹽水、碘伏沖洗創(chuàng)面，仔細止血，3-0號可吸收線逐層縫合切口，在縫合前于底部放置硅膠管從右側臀部戳開引出并持續(xù)接負壓吸引，另一引流管從左側臀部另戳口引出，外加敷料，包扎固定，酒精紗布壓迫切口止血，敷料固定，術畢，術中出血量為20ml，切下組織送病理，病理回報示：（骶前腫物）慢性化膿性炎伴囊腫形成，囊壁周圍糜爛壞死。術后予抗感染、補液止痛、引流管沖洗，術后第12天復查MRI 后拔出引流管，術后20 天后好轉出院。隨診40 天見切口愈合良好，骶尾部及肛周無不適。

討論骶前囊腫是發(fā)生在骶骨和直腸之前間隙內的腫瘤，也稱直腸后腫瘤，是當今世界公認的外科領域的難治性疾病之一[1]。多見于中年女性，男女比例通常為1∶3。根據(jù)組織胚胎學來源和病理性質，臨床最常見的有皮樣囊腫、表皮樣囊腫、畸胎瘤、惡性畸胎瘤。骶前囊腫起病隱匿，發(fā)展緩慢，早期無任何癥狀，癥狀出現(xiàn)時腫塊已存在6～12個月，通常在體檢時發(fā)現(xiàn)，癥狀的出現(xiàn)與囊腫的大小和感染有關，最常見的是疼痛與便秘，部分患者僅表現(xiàn)不同程度的肛門墜脹，疼痛多為骶尾或會陰部脹痛，偶爾發(fā)生在臀部、腰下部、肛門直腸或放射到下肢，坐時加重或表現(xiàn)為不典型的腰背痛，30%～50%的骶前囊腫可并發(fā)感染，局部形成膿腫[2]。本例患者體檢時發(fā)現(xiàn)有骶前囊腫，平時肛周及骶尾部未見明顯不適，第2次行手術切除病理提示慢性化膿性感染伴囊腫形成，可見骶前囊腫有并發(fā)感染機會。當體檢發(fā)現(xiàn)盆腔有占位性病變，即刻完善盆腔MRI 檢查，通過MRI 影像回報可清楚明確腫物的位置、大小、與周圍組織的關系、腫塊周圍肌層變化、是否有包膜，通過橫斷面上顯示囊腫與直腸、骶骨的關系及骨質是否破壞，通過信號特點進行分析。相關研究表明，MRI 檢查對骶前囊腫的術前診斷明顯優(yōu)于臨床檢查及其他影像學檢查[3]。骶前囊腫屬于難治性疾病，通過兩次術前MRI 檢查清晰明確囊腫位置、大小、與直腸及骶骨、周邊組織關系及兩次術前對比，為制定手術方式提供很大幫助。

有文獻報道[4]，通過無水酒精注射法治療骶前囊腫存在復發(fā)可能。相關文獻報道，骶前囊腫有癌變可能，手術是治療骶前囊腫的首選方法[1]。其手術切除方式有經(jīng)腹、經(jīng)骶或者兩種結合。采取哪種手術方式，目前尚無一致意見，一般認為經(jīng)腹部用于囊腫位置較高，指診未觸及，經(jīng)骶尾部用于囊腫位置較低及伴感染的囊腫。骶前囊腫手術主要并發(fā)癥是創(chuàng)面大出血和副損傷，創(chuàng)面大出血主要為創(chuàng)面大量滲血和髂血管損傷出血，創(chuàng)面大量滲血多由骶前靜脈破裂出血或者創(chuàng)面鈍性分離過猛所致。以上報道案例中，患者第1次采取經(jīng)腹部入路，采用腹腔鏡下切除，術中發(fā)現(xiàn)腔鏡只能探及囊腫上緣，術野暴露不清楚，改經(jīng)腹開放式后術中損傷骶前靜脈叢引起大量滲血。術后于肛緣6點位距肛3.0cm 處留置引流管處反復肛周腫痛及有膿液溢出，提示術后繼發(fā)感染。相關文獻報道[5]，骶前囊腫伴感染時需通過充分引流和抗感染治療，待急性炎癥消退后行MRI或盆腔內超聲檢查，明確診斷3～6月后再行二次手術治療。術前復查MRI，通過影像輔助，考慮囊腫上緣在尾5 椎體下緣水平，屬于中低位，采用經(jīng)骶入路，此處有骶前靜脈叢分布，術中采用超聲刀，在切除第4、5 尾骨和部分第3 尾骨，術野直視下完整剝離囊腫，術后出血量少，術后縫線關閉切口，術后隨訪切口恢復可。本例患者因骶前囊腫經(jīng)歷了兩種不同手術方式，呈現(xiàn)了兩種不同的恢復情況，根據(jù)第1次MRI 影像回報提示患者骶前囊腫屬于中低位，適合手術方式為經(jīng)骶入路。經(jīng)腹入路適用于囊腫部位較高，有文獻報道[6]經(jīng)腹腔鏡下成功剝離囊腫的成功案例。

第1次手術因術者對骶前囊腫認識不足，未充分進行術前討論及選擇適宜手術方式，術中經(jīng)腹腔鏡下術野暴露不佳，臨時更改為開放式經(jīng)腹經(jīng)骶，剝離中損傷骶前靜脈叢導致出血量大，術后囊壁殘留，骶前囊腫復發(fā)，術后留置引流管增加了感染機會，致囊腫合并感染形成。這與易汪洋等[7]報道成人骶前囊腫再手術原因相符。

骶前囊腫是外科領域的難治性疾病之一，因此，遇到這種難治性疾病，需充分完善術前檢查，MRI是必要的檢查手段，還需術者對骶前囊腫充分認識，做好充分術前討論，選擇最佳手術方式，做到一次性徹底切除囊腫，提高骶前囊腫手術成功率，減輕患者痛苦。