段效軍 黃建寶 王江平 楊梅雨 張 喜 陳艷萍

聲門下區(qū)域是指聲帶水平以下至環(huán)狀軟骨下緣之間的解剖區(qū)域。 嬰幼兒聲門下區(qū)域軟組織豐富，容易因摩擦造成損傷，局部形成潰瘍、肉芽組織及瘢痕增生，從而誘發(fā)氣道狹窄［1］。 在過去主要采用氣管切開或外科開放性手術(shù)治療重度兒童獲得性聲門下狹窄（subglottic stenosis，SGS）。 由于小兒氣道直徑小、麻醉風險高、體外生命支持技術(shù)及手術(shù)器械等因素限制，兒童纖維支氣管鏡介入技術(shù)發(fā)展緩慢。 近年來纖維支氣管鏡介入技術(shù)用于兒童獲得性SGS 的治療成為可能，而支氣管鏡介入技術(shù)是一種相對簡單、微創(chuàng)、經(jīng)濟的手術(shù)治療方法［2］。本文通過對兒童獲得性SGS 纖維支氣管鏡介入治療病例進行回顧性分析，討論其病因、介入治療方法的選擇及有效性。

材料與方法

一、一般資料

收集2019 年1 月至2019 年11 月在湖南省兒童醫(yī)院接受纖維支氣管鏡介入治療的12 例聲門下狹窄患兒臨床資料。 男9 例，女3 例。 年齡26 天至3 歲11 個月，平均年齡10.8 個月。

二、兒童獲得性SGS 的診斷標準

①存在明確的氣管內(nèi)插管或氣管切開病史； ②有呼吸困難的體征和癥狀； ③CT 三維重建顯示聲門下氣管壁增厚，無氣管外組織壓迫； ④喉鏡或支氣管鏡證實存在SGS［3］。

三、兒童獲得性SGS 形態(tài)學分類標準

參考2007 年Freitag 標準［4］，對聲門下狹窄進行形態(tài)學分類，并均以數(shù)字代碼表示。 ①狹窄定位：“1”代表聲門下狹窄；“2”代表單純的氣管狹窄；“3”代表隆突部位的狹窄；“4”代表同時合并雙側(cè)主支氣管狹窄；“5”代表單側(cè)主支氣管狹窄。 ②狹窄類型：“1”代表管腔內(nèi)生長；“2”代表外源性壓迫；“3”代表瘢痕攣縮；“4”代表扭曲變形；“5”代表氣道膜部向內(nèi)膨出；“6”代表氣道軟化。 ③狹窄程度：“1”代表＜25%；“2”代表26%～50%；“3”代表51%～75%；“4”代表76%～90%；“5”代表＞90%；“6”代表完全閉塞。 ④狹窄長度：“1”代表＜1 cm；“2”代表1 ～3 cm；“3” 代表3 ～5 cm；“4”代表＞5 cm。

四、檢查設(shè)備

電子支氣管鏡采用Olympus 公司（日本）生產(chǎn)的BF-260 型系列電子支氣管鏡，包括BF P6060F（外徑4.0 mm）和BFXP6060F（外徑2.8 mm）。 無錫大華公司鈥激光治療儀（輸出功率30 W，激光波長2 140 nm）。 冷凍機：北京庫蘭公司生產(chǎn)，冷凍探頭外徑1.8 mm。 制冷劑：二氧化碳。 球囊：根據(jù)狹窄部位、程度以及范圍的不同，選擇百多力股份有限公司的外周血管球囊、高壓槍泵。

五、麻醉方法及纖維支氣管鏡介入治療

監(jiān)護人簽署支氣管鏡診療和麻醉知情同意書。完善術(shù)前準備，術(shù)前6 h 禁食禁飲，手術(shù)由一名經(jīng)驗豐富的呼吸介入醫(yī)師、麻醉師和巡回護士共同完成。 麻醉誘導(dǎo)予以咪達唑侖0. 1 mg/kg，丙泊酚3 mg/kg，舒芬太尼0.3 ug/kg，阿曲庫銨0.1 mg/kg靜脈注射。 根據(jù)患兒體重選擇相應(yīng)喉罩，接三通接頭，一端連接喉罩，麻醉維持予以丙泊酚、瑞芬太尼、阿曲庫銨持續(xù)泵入，直到手術(shù)結(jié)束，肌松期間采用呼吸氣囊加壓給氧。 經(jīng)直頭端帶活瓣的密封端口插入纖維支氣管鏡，使纖維支氣管鏡經(jīng)喉罩準確到達聲門上區(qū)，觀察聲門、聲門下肉芽增生及狹窄部位。 球囊擴張用于擴張狹窄部位，球囊直徑6 ～8 mm，長20 mm，根據(jù)年齡選取不同直徑導(dǎo)管，經(jīng)纖維支氣管鏡引導(dǎo)下放入聲門下最窄處，然后注入生理鹽水擴張球囊（圖2），球囊壓力為6 ～10 個大氣壓，持續(xù)時間不超過3 min，重復(fù)擴張3 次。 鈥激光用于去除肉芽和瘢痕組織，在激光治療過程中，將氧濃度降低到40%以下，以避免氣道火災(zāi)，鈥激光的輸出功率設(shè)為8 ～10 W。 激光治療后，對治療后的狹窄區(qū)域進行CO2冷凍治療，以防止熱損傷，冷凍治療20 ～30 s。 每1 ～2 周進行1 次支氣管鏡復(fù)查，評估后選擇相應(yīng)介入治療方式。 術(shù)后予霧化吸入布地奈德（0.5 mg/次，2 次/天）預(yù)防再狹窄，直至狹窄段氣道管腔不再回縮。

六、治療時間

從第1 次纖維支氣管鏡介入治療至復(fù)查纖維支氣管鏡SGS 管徑擴大穩(wěn)定的時間。

七、效果評估

分為治愈、有效、無效3 個等級。 治愈： ①無呼吸困難、口周及面色發(fā)紺，無喉鳴、聲音嘶啞，無氣促，吸氣性三凹征陰性，活動耐受好； ②內(nèi)鏡下聲門部狹窄較治療前明顯增寬，達1 級以下，連續(xù)3 次復(fù)診均未見狹窄環(huán)回縮。 有效： ①呼吸困難、喉鳴、聲音嘶啞等表現(xiàn)較前減輕，仍有氣促，需要間斷吸氧，吸氣性三凹征陽性； ②內(nèi)鏡下聲門部狹窄較治療前增寬，但仍可達2 級。 無效：①不能拔管撤機；②拔管后呼吸困難、喉鳴、聲音低弱、嘶啞明顯或不能發(fā)聲，氣促，持續(xù)吸氧，吸氣性三凹征陽性，治療后無改善； ③內(nèi)鏡下聲門部狹窄治療后無明顯變化。

結(jié) 果

一、兒童獲得性SGS 患兒的臨床特點

12 例中0 ～1 歲9 例（75.00%），1 ～3 歲1 例（8.33%），3 歲以上2 例（16.67%）。 氣管插管和氣管切開前原發(fā)病均為重癥肺炎，其中4 例合并先天性心臟病，2 例合并腦炎，1 例合并車禍后血氣胸，1例合并大面積燒傷，1 例合并貓叫綜合征。 12 例均達到上呼吸機指征，其中10 例行氣管插管，2 例行氣管切開。 插管天數(shù)最短5 天，最長21 天。 氣管插管次數(shù)最多為3 次。 第1 次治療距拔管時間最短為0 天（不能拔管）、最長為111 天。 按狹窄形態(tài)學分類：1341 型（聲門下瘢痕攣縮性狹窄、狹窄程度76%～90%、狹窄長度＜1 cm）6 例、1331 型（聲門下瘢痕攣縮性狹窄、狹窄程度51%～75%、狹窄長度＜1 cm）1 例，1131 型（聲門下、管腔內(nèi)生長、狹窄程度51%～75%、狹窄長度＜1 cm）2 例，1541 型（聲門下、氣道膜部向內(nèi)膨出、狹窄程度76%～90%、狹窄長度＜1 cm）1 例，1342 型（聲門下瘢痕攣縮性狹窄、狹窄程度76%～90%、狹窄長度約1.5 cm）1 例，1332 型（聲門下瘢痕攣縮性狹窄、狹窄程度51%～75%、狹窄長度約1.5 cm）1 例。 詳見表1。

表1 12 例臨床資料和治療經(jīng)過Table 1 Clinical profiles and therapeutics of 12 children

二、兒童獲得性SGS 患兒的纖維支氣管鏡介入治療和轉(zhuǎn)歸

對6 例1341 型和1 例1331 型患兒僅采用球囊擴張治療，治療次數(shù)1 ～2 次，治療時間最短為14天，最長為30 天。 2 例1131 型患兒聲門下氣管前后壁肉芽組織增生、活瓣形成，予激光切除肉芽組織，聯(lián)合反復(fù)球囊擴張，治療時間分別為111 天、95天。 2 例氣管切開患兒（1342 型、1332 型）瘢痕組織厚，狹窄段超過1 cm，予激光多點切割瘢痕組織，然后球囊擴張，冷凍抑制肉芽組織增生，治療時間分別為91 天、93 天。 11 例患兒達到臨床治愈，有效率達91.67%。 1 例1541 型患兒球囊擴張治療4 次，狹窄改善不明顯，不能撤呼吸機，因患兒同時合并先天性心臟病和貓叫綜合征，家長放棄治療。 12 例術(shù)中均未發(fā)生氣管痙攣、聲門活動度過大等麻醉不良事件。 見圖1 至圖2。

討 論

隨著醫(yī)療技術(shù)的不斷發(fā)展和呼吸機的廣泛應(yīng)用，行氣管插管或氣管切開的患兒越來越多，由此導(dǎo)致的獲得性氣管狹窄是兒童中心氣道狹窄最常見的原因。 兒童氣道管徑每減少1 mm，有效通氣面積就會減少60%［5］。 當氣道狹窄程度超過50%時，患兒會出現(xiàn)相應(yīng)的臨床癥狀（如咳嗽、喘息、氣促和肺部反復(fù)感染等），這部分患兒因嚴重通氣功能障礙而必須接受治療。

中重度狹窄通常需要手術(shù)干預(yù)，外科技術(shù)大致分為支撐喉鏡手術(shù)和開放性手術(shù)。 支撐喉鏡手術(shù)（如球囊擴張術(shù)或鏡下環(huán)狀軟骨后裂開加軟骨移植術(shù)）是外科治療短段瘢痕性狹窄且無既往治療失敗史的最佳選擇，但手術(shù)視野太小，不利于術(shù)者操作［6］。開放性手術(shù)適用于重度聲門下狹窄和多節(jié)段狹窄，喉氣管重建術(shù)、環(huán)氣管切除術(shù)是最常用的開放性手術(shù)［7］。 外科手術(shù)均是以避免氣管切開造口為目標，每年因意外拔管或堵管導(dǎo)致的患兒死亡人數(shù)占總患兒人數(shù)的1%～2%。 此外，外科手術(shù)還存在醫(yī)療和護理成本高、需要多次手術(shù)、氣管軟化、氣管造口出血、影響語言發(fā)育、患兒語音質(zhì)量差等弊端［8］。

近5 年國內(nèi)纖維支氣管鏡介入治療技術(shù)逐漸得到兒童肺介入醫(yī)生的重視，相較外科手術(shù)具有創(chuàng)傷少、操作簡單、醫(yī)療成本低等優(yōu)勢。 劉霞［9］在喉罩靜脈復(fù)合麻醉下經(jīng)支氣管鏡綜合介入治療兒童插管后聲門部及聲門下狹窄患兒，有效率達85.7%。黃偉堅等［10］評估了保留自主呼吸喉罩全麻下經(jīng)支氣管鏡鈥激光治療嬰兒聲門下狹窄的可行性和安全性，8 例均順利完成手術(shù)，但術(shù)中發(fā)生氣管痙攣的風險較大，且聲門活動度過大。 本研究中12 例均未發(fā)生氣管痙攣、聲門活動度過大等嚴重麻醉不良事件，通過控制自主呼吸，更有利于介入手術(shù)中各種設(shè)備的穩(wěn)定操作。

圖1 聲門下短段瘢痕性狹窄患兒治療前后圖片 1A：CT 片示聲門下方約1.0 cm 處見膜狀稍高密度影凸出于管腔，中央氣道寬約2.5 mm；1B：治療前支氣管鏡示聲門下氣管開口處狹窄，瘢痕組織增生，直徑約2.0 mm；1C：球囊擴張； 1D：球囊擴張后氣管直徑增寬至4 ～5 mm 圖2 聲門下氣管狹窄段超過1 cm 患兒治療前后圖片 2A：CT 片示氣管會厭下方約3.5 cm 處狹窄，長度約1.5 cm，中央氣道寬約2.7 mm； 2B：治療前支氣管鏡示聲門下氣管開口處環(huán)形狹窄，瘢痕組織增生，直徑約3 mm，狹窄段約1.5 cm；2C：激光燒灼；2D：冷凍；2E：球囊擴張；2F：介入治療后氣管直徑增寬至6 mmFig.1 Views of acquired subglottic short scarring stenosis before and after treatment Fig.2 Views of acquired subglottic stenosis＞1 cm before and after treatment

當前，纖維支氣管鏡各種介入治療方法快速發(fā)展，但各種方法用于兒童獲得性SGS 治療的有效性和適應(yīng)證仍未統(tǒng)一。 本研究結(jié)果顯示1 歲以內(nèi)（尤其是2 個月以下）的兒童獲得性SGS 患兒經(jīng)纖維支氣管鏡介入治療效果相對較好，大部分患兒單用球囊擴張就能獲得成功，這與國外相關(guān)研究結(jié)論一致，但具體原因仍不清楚，推測可能與小嬰兒瘢痕組織柔軟、尚未成熟有關(guān)［11］。 本研究中6 例狹窄程度達76%～90%的短段瘢痕性狹窄患兒雖然狹窄程度重，但仍然能夠取得較好的效果，達到臨床治愈的目的；且治療時間短，提示兒童SGS 的纖維支氣管鏡介入治療效果與狹窄程度沒有明顯相關(guān)性。Giselle 等［12］得到的結(jié)論與我們一致，而Lang 等［13］發(fā)現(xiàn)隨著狹窄程度的增加，介入治療的成功率會相應(yīng)降低，可能與納入患兒的聲門下狹窄類型、原發(fā)疾病及年齡等因素的不同有關(guān)。

國內(nèi)很長一段時間未能就中心氣道狹窄形態(tài)學分類制定一套統(tǒng)一的標準，因此不能充分評估中心氣道狹窄的類型、程度及位置。 Freitag［4］在歐洲呼吸病雜志上發(fā)表的論文詳細地描述了良性中心氣道狹窄（氣管及主支氣管狹窄）的特征。 本研究采用這一方法對兒童獲得性SGS 進行形態(tài)學分類，并對所有患兒的治療方法、治療次數(shù)、治療時間及治療效果進行追蹤觀察，結(jié)果顯示狹窄長度少于1 cm 的短段瘢痕性狹窄治療效果較好，單用球囊擴張即可，且治療所需次數(shù)少，治療時間短。 國內(nèi)一項前瞻性隨機對照研究探索了氣管插管、氣管切開后中心氣道狹窄患者最佳的腔內(nèi)介入治療方法，顯示單純球囊擴張治療組與球囊擴張聯(lián)合冷凍組、球囊擴張聯(lián)合針形電刀組在治療效果方面并無統(tǒng)計學差異，與本研究結(jié)果一致［14］。 因此，對于聲門下短段瘢痕性狹窄（ ＜1 cm）患兒，推薦單用球囊擴張治療，以減少治療程序，節(jié)約治療費用。 1 例同時合并先天性心臟病和貓叫綜合癥的患兒聲門下為氣道軟化導(dǎo)致的動力性狹窄，行球囊擴張治療4 次，擴張后反復(fù)回縮，狹窄改善不明顯，需要行氣管切開T管植入或喉氣管重建等外科開放性手術(shù)治療，該患兒由于基因檢測提示貓叫綜合癥，遠期預(yù)后不佳，隨著年齡增長，會出現(xiàn)嚴重的生長和神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育遲緩，家長決定放棄治療。 因此，在決定為患兒施行纖維支氣管鏡介入治療前，需全面評估原發(fā)疾病及狹窄形態(tài)學特征。 2 例氣管切開患兒因為第1 次治療距拔管時間長，已形成攣縮、韌性很強的瘢痕，狹窄段較長（超過1 cm），治療難度大，需要多種介入方法聯(lián)合治療，激光切割松解瘢痕組織，球囊擴張狹窄段、然后冷凍抑制肉芽組織增生。

綜上所述，纖維支氣管鏡介入治療是一種微創(chuàng)、效果確切的兒童獲得性SGS 治療方法，值得臨床醫(yī)師推廣應(yīng)用。