胡華利 劉文亮 唐敬群 彭慕云 喻風雷

·病例報告·

電視輔助胸腔鏡手術治療降主動脈-奇靜脈瘺并血管瘤形成一例

胡華利 劉文亮 唐敬群 彭慕云 喻風雷

降主動脈-奇靜脈瘺； 動靜脈血管瘤； 電視輔助胸腔鏡手術

胸廓內動靜脈畸形發(fā)病率低，而胸腔內主動脈與奇靜脈之間的動靜脈畸形連接并血管瘤形成病例更是少見，由于主動脈的血流沖擊及異常血管瘤的血管壁薄，一旦發(fā)生破裂，后果不堪設想。中南大學湘雅二醫(yī)院胸外科近期收治一例降主動脈-奇靜脈瘺并血管瘤形成患者，并在電視輔助胸腔鏡手術（video-assisted thoracic surgery，VATS）下成功完成一例胸腔內異常動脈切斷＋奇靜脈結扎術，現報道如下。

患者男性，23歲，因“體檢發(fā)現縱隔腫塊1周”就診。體格檢查：胸背部右側脊柱旁可聞及全期連續(xù)性雜音，其余無特殊。胸部CT掃描提示縱隔內腫塊，考慮胸腔內血管畸形可能性大。進一步行全主動脈CT血管造影（CT angiography，CTA）增強加三維成像（雙源）檢查提示：胸主動脈右側約第7胸椎平面發(fā)出一動脈血管分支，向右側胸腔內突出，血管迂曲，局部膨大，最后匯入奇靜脈及上腔靜脈（圖1），其余所示主動脈及其大分支未見明顯異常，考慮胸廓內動靜脈畸形。心電圖提示竇性心律，左室面高電壓，早期復極化。心臟彩超提示：左室測值增大，舒張末期容量（end diastolic volume，EDV）151ml，需結合臨床診斷；其余心內結構、血流未見異常圖像。經科室內討論，患者降主動脈-奇靜脈瘺并血管瘤形成診斷明確；為防止血管瘤破裂發(fā)生致命性大出血，對患者采取手術治療。

圖1 CT血管造影增強加三維成像（雙源）檢查結果圖。A、B：術前胸主動脈右側約第7胸椎平面發(fā)出一動脈血管分支，向右側胸腔內突出，血管迂曲走行進入右側胸腔，局部膨大形成血管瘤樣結構，最后匯入奇靜脈及上腔靜脈；C、D：術后1個月，原異常動脈已被離斷，殘留的血管瘤體積明顯縮小，血管瘤體內可見部分低密度血栓形成。

圖2 降主動脈影像及對應的術中探查實物圖。A～C：術前CT血管造影提示異常的動脈（黑箭頭所示）及異常形成的血管瘤（白箭頭所示）；D～F：術中胸腔鏡下探查見胸腔內血管瘤（白箭頭所示）及回流到明顯增粗的奇靜脈（黑三角形所示）。

圖3 術中處理異常動脈圖。A～C：切斷血管瘤下緣奇靜脈，暴露深面的異常動脈；D～F：游離并切斷異常動脈。

手術采用全麻，氣管內雙腔管氣管插管，患者取左側臥位，胸腔鏡于右側腋中線第7肋間隙1.5cm切口進胸探查，可見降主動脈平下肺靜脈水平一異常動脈起自降主動脈，直徑約12mm，向右后上行走，在右側胸壁形成一約4cm× 3cm×1cm瘤體突向胸膜腔，透過瘤體壁可見瘤體內血流呈渦流樣加速行進，奇靜脈明顯增粗，并與瘤體以短瘺管相連（圖2）。腋前線第4肋間隙2.5cm長切口作為主操作孔，腋后線第9肋間隙2.0cm長切口副操作孔，首先游離瘤體下緣胸壁奇靜脈，GIA切斷，顯露異常動脈；游離異常動脈，顯露根部，套線，控制性降壓，在導尿管引導下通過GIA切斷異常動脈（圖3），見異常動脈斷端的遠心端及瘤體搏動消失，瘤體縮小，切緣未見滲血。因考慮到瘤體內可能因血流緩慢而形成血栓，進而可能引起繼發(fā)性肺栓塞，遂預防性結扎奇靜脈近心端。檢查無出血，無乳糜滲出，安放胸腔引流管一根，關胸。手術順利，術中失血量約50ml，未輸血。術后患者恢復順利，術后第5天出院。未訴特殊不適，1個月后復查胸部CT增強及三維重建，提示原胸腔內血管瘤縮小，部分血栓形成。術后18個月隨訪，患者一般情況好，無特殊不適。

討論動靜脈瘺合并血管瘤形成是一種罕見的血管畸形，在髂外動靜脈［1，2］、腎動靜脈［3］及冠狀動靜脈［4］系統(tǒng)中可見零星報道。主動脈與奇靜脈之間動靜脈瘺亦時有報道［58］，而發(fā)生于主動脈和奇靜脈之間的異常動靜脈瘺合并血管瘤形成尚未見報道。該血管畸形起病原因不明，早期無特異癥狀。隨著血管瘤增大，可出現局部壓迫、血栓形成繼發(fā)肺栓塞、破裂出血休克等表現。對于主動脈-奇靜脈瘺的治療一般主張積極介入栓塞［9，10］或手術治療［11］。本病例中，由于降主動脈發(fā)出的異常血管分支走行扭曲，血流量大，且血管瘤體大（術中發(fā)現血管瘤壁很薄，瘤體內血流湍急，類似于主動脈夾層動脈瘤），不適合介入治療，經討論后考慮選擇手術治療。較之傳統(tǒng)開胸手術，VATS具有明顯的優(yōu)點：創(chuàng)傷小、恢復快、美觀，同時術野顯露更清晰，因此選擇VATS。手術難點在于胸腔鏡下對降主動脈異常血管分支動脈的游離及切斷。術前CTA檢查發(fā)現該血管粗，內徑約11mm，而腔鏡下切割縫合器能否處理該動脈，可供借鑒的文獻報道不多，Hartung等［12］報道了一篇關于切割縫合器可切割縫合動脈內徑在13.4～19.5mm（體外實驗）的文章；結合我們臨床工作中曾在腔鏡下完成的肺隔離癥手術中使用切割縫合器成功處理約15mm異常體循環(huán)動脈的經驗，決定采用切割縫合器處理異常動脈。我們在術前充分備血，做好異常動脈破裂出血處理預案，借助于控制性降壓及切割縫合器，成功在胸腔鏡下游離、切除了異常動脈并順利完成余下操作，患者術后恢復順利，隨訪18個月后未發(fā)現不適反應。我們的經驗認為胸腔鏡處理該類血管畸形是安全的；血管瘤的存在，以及異常動脈的直徑并非胸腔鏡下手術的禁忌證，只要充分做好術前準備（包括預案），可以嘗試胸腔鏡下治療該類血管畸形。同時，對患者而言創(chuàng)傷小、恢復快、遠期效果好，值得進一步推廣。

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11 Gamba PG，Longo M，Zanon GF，et al.Arteriovenous fistula between descending aorta and hemiazygos vein.［J］.Eur J Pediatr Surg，1991，1（1）：49-50.

12 Hartung O，Gariboldi V，Garitey V，et al.Are laparoscopic staplers effective for ligation of large intraabdominal arteries？［J］Eur J Vasc Endovasc Surg，2004，28（3）：281-286.

2016-02-05）

（本文編輯：周珠鳳）

10.3877/cma.j.issn.2095-8773.2016.01.059

410011 長沙，中南大學湘雅二醫(yī)院胸外科

喻風雷，Email：yufl8＠aliyun.com.cn

胡華利，劉文亮，唐敬群，等.電視輔助胸腔鏡手術治療降主動脈-奇靜脈瘺并血管瘤形成一例［J/CD］.中華胸部外科電子雜志，2016，3（1）：59-61.