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        成人Still病合并肝功能衰竭前期誤診1例

        2023-02-07 10:35:06王麗惠劉雙平郭永木陳小蘭徐成潤
        肝臟 2023年1期
        關(guān)鍵詞:風(fēng)團(tuán)鐵蛋白丘疹

        王麗惠 劉雙平 郭永木 陳小蘭 徐成潤

        作者單位:363000 福建漳州 解放軍聯(lián)勤保障部隊(duì)第九〇九醫(yī)院/廈門大學(xué)附屬東南醫(yī)院感染科

        患者,女性,19歲,因“發(fā)熱、腹脹、尿黃6 d”于2022年4月4日入住聯(lián)勤保障部隊(duì)第九〇九醫(yī)院感染科。患者6 d前無明顯誘因出現(xiàn)發(fā)熱,最高體溫40 ℃,上腹部悶脹,尿色深黃如濃茶樣,無寒戰(zhàn),無咽痛,無咳嗽、咳痰,無腹瀉,無尿頻、尿急、尿痛,期間曾出現(xiàn)皮疹,可自行消退(具體不詳)。當(dāng)?shù)卦\所予靜滴“左氧氟沙星注射液”等藥物3d,效果差,遂收入院。查體:體型偏胖,急性病容,全身皮膚黃染,鞏膜黃染,咽部無充血,全身淺表淋巴結(jié)未觸及明顯腫大。既往史:1個(gè)多月前自覺關(guān)節(jié)疼痛不適,未重視及進(jìn)一步檢查,余無特殊。入院查血常規(guī):WBC 8.87×109/L、NEU 6.24×109/L、Hb 103 g/L、PLT 257×109/L;CRP 79.79 mg/mL;PCT 0.718 ng/mL;血沉70 mm/h;肝功能:Alb 26.9 g/L、TBil 151.38 μmol/L、DBil 113.63 μmol/L、ALT 878.2 U/L、AST 674.5 U/L、ALP 224.7 U/L;凝血功能:PT 17.6 s、INR 1.47;AFP 9.27 ng/mL;血清銅藍(lán)蛋白 0.35 g/L;EB病毒、巨細(xì)胞病毒抗體陰性,外斐氏及肥達(dá)試驗(yàn)陰性,抗核抗體譜+抗M2陰性,病毒性肝炎系列陰性,類風(fēng)濕因子、免疫球蛋白、CEA、CA199及甲狀腺功能均正常。胸部CT:雙肺少許炎癥。腹部CT:脾大,腹膜后多發(fā)小淋巴結(jié)。入院后給予靜滴鹽酸莫西沙星注射液、口服多西環(huán)素片抗感染,利膽退黃、護(hù)肝、促進(jìn)肝細(xì)胞再生及輸注人血白蛋白等治療,入院第2 d再次出現(xiàn)發(fā)熱,體溫39.2 ℃,全身散在皮疹,以腹部皮疹較為明顯,為密集針尖樣充血性丘疹,可見部分融合(圖1),伴瘙癢,皮膚科會(huì)診考慮病毒性皮疹,給予口服奧洛他定片抗病毒,期間患者仍反復(fù)高熱,熱型無規(guī)律,入院第6d發(fā)熱時(shí)再次出現(xiàn)全身瘙癢性皮疹,表現(xiàn)為風(fēng)團(tuán)樣紅斑(圖2、圖3、圖4),此時(shí)血培養(yǎng)、呼吸道相關(guān)病毒均回報(bào)陰性。隨后請內(nèi)分泌科會(huì)診進(jìn)一步完善HLA-B27陰性,鐵蛋白>20 000 μg/L,診斷成人Still病,4月13日停用鹽酸莫西沙星注射液、多西環(huán)素片及奧洛他定片,改為靜滴甲潑尼龍琥珀酸40 mg/d,體溫逐漸恢復(fù)正常,皮疹逐步變淡并消退,目前激素逐漸減量治療中。

        圖1 入院第2天,腹部密集充血性丘疹

        圖2 入院第6天,頸部及胸前區(qū)風(fēng)團(tuán)樣紅斑

        圖3 入院第6天,雙上肢風(fēng)團(tuán)樣紅斑

        圖4 入院第6天,雙下肢風(fēng)團(tuán)樣紅斑

        討論成人Still病(adult-onset Still disease,AOSD)多發(fā)于青少年,曾被稱為成人發(fā)病的幼年類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎或成人急性發(fā)熱性幼年風(fēng)濕病性關(guān)節(jié)炎,是一種發(fā)病原因不明、發(fā)病機(jī)制尚不明確的自身炎癥性疾病[1]。臨床表現(xiàn)以反復(fù)高熱、皮疹、關(guān)節(jié)炎或關(guān)節(jié)疼痛、肝脾及淋巴結(jié)腫大等累及全身多系統(tǒng)的癥狀,實(shí)驗(yàn)室檢查主要體現(xiàn)在白細(xì)胞升高、血沉加快、CRP和鐵蛋白升高。本病可繼發(fā)急性肝功能衰竭、嗜血細(xì)胞綜合征以及成人呼吸窘迫綜合征等嚴(yán)重并發(fā)癥[2]。致病因素可能為感染、自身免疫系統(tǒng)功能紊亂和炎癥風(fēng)暴等[3]。目前我國對(duì)該病的臨床診斷主要參照日本AOSD委員會(huì)提出的Yamaguchi診斷標(biāo)準(zhǔn)[4]:主要條件有:①發(fā)熱39℃并持續(xù)1周以上;②關(guān)節(jié)痛持續(xù)2周以上;③白細(xì)胞≥15×109/L;④典型皮疹。次要條件有:①咽痛;②淋巴結(jié)和(或)脾大;③肝功能異常;④類風(fēng)濕因子和抗核抗體陰性。符合以上條件中的5項(xiàng)(包括至少2項(xiàng)主要條件)及以上,同時(shí)排除感染性疾病、惡性腫瘤和其他風(fēng)濕性疾病后方可診斷。Gerfaud VM等人[5]研究顯示血清鐵蛋白升高對(duì)成人Still病具有診斷意義,通常其升高程度與疾病活動(dòng)性密切相關(guān)。尤其是當(dāng)血清鐵蛋白≥1250 μg/L時(shí)對(duì)疾病的診斷具備更強(qiáng)的特異性,這一點(diǎn)也得到了國外相關(guān)研究學(xué)者[6]的證實(shí)。需要特別注意的是,診斷標(biāo)準(zhǔn)中的典型皮疹一般多為密集、對(duì)稱分布的充血性紅斑或斑丘疹,但仍存在表現(xiàn)為多種形式的如風(fēng)團(tuán)樣或紅斑、斑丘疹甚至皮肌炎或色素樣瘙癢性皮損[7]患者被明確診斷為成人Still病[7-8]。該病例患者為青年女性,急性起病,有高熱、皮疹及關(guān)節(jié)疼痛的臨床表現(xiàn),實(shí)驗(yàn)室檢驗(yàn)提示肝功能異常,白細(xì)胞、血沉、CRP和血清鐵蛋白均明顯升高,同時(shí)RF及ANA為陰性,影像學(xué)檢查示脾大,腹膜后多發(fā)小淋巴結(jié),且未見明顯腫瘤征象。病程中抗感染治療無效,糖皮質(zhì)激素治療后癥狀緩解,遂診斷為成人Still病。

        該病目前尚無統(tǒng)一的治療方案,臨床應(yīng)用較多的主要為激素、非甾體類藥物、DMARD和生物制劑等[9],其重點(diǎn)強(qiáng)調(diào)早期診斷、早期治療及遵循個(gè)體化治療原則,伴嚴(yán)重皮疹患者推薦應(yīng)用中高劑量的糖皮質(zhì)激素[10]。國內(nèi)亦有學(xué)者研究顯示AOSD病情如未及時(shí)控制或控制不佳容易誘發(fā)繼發(fā)性嗜血細(xì)胞綜合征和導(dǎo)致急性肝功能衰竭[11],也容易造成臨床誤診而延誤病情甚至危及生命,應(yīng)引起相關(guān)臨床科室醫(yī)師的重視。

        利益沖突聲明:所有作者均聲明不存在利益沖突。

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