姜 華，辛 濤，蒲文娟，王 琰，閆 巖，南巖東，潘 蕾，金發(fā)光

(空軍軍醫(yī)大學唐都醫(yī)院呼吸與危重癥醫(yī)學科,陜西 西安710038)

支氣管脂肪瘤(Endobronchial lipoma，EL)起源于位于支氣管周圍樹的脂肪細胞，偶爾也起源于主支氣管黏膜下組織[1]，這些病變通?？稍谲浌黔h(huán)之間延伸到氣管周圍組織[2-3]。大多數(shù)氣管支氣管脂肪瘤患者為男性(80%)，平均年齡為60歲，且都有癥狀，80%的患者出現(xiàn)影像學異常[4]。支氣管脂肪瘤可導致氣道阻塞，伴有肺葉或全肺塌陷和阻塞后肺炎[5]。我們回顧性分析空軍軍醫(yī)大學唐都醫(yī)院確診的12例支氣管脂肪瘤患者的病例資料，總結(jié)了其臨床表現(xiàn)、影像學特征、氣管鏡下表現(xiàn)、治療過程及預后，報告如下。

1 對象與方法

1.1 研究對象 在空軍軍醫(yī)大學唐都醫(yī)院病案室計算機病歷數(shù)據(jù)庫中，檢索2005年1月至2020年10月住院患者中診斷為“支氣管脂肪瘤”的病例，為活檢組織或術后標本經(jīng)組織病理學獲得確定性診斷，共納入符合病例12例，無擬診病例。其中男10例，女2例；平均年齡(58.92±10.89)歲。12例患者從癥狀出現(xiàn)到確診平均時間為66.25(10～245)d，在病程初期被擬診為肺癌5例(41.67%)、肺炎3例(25.00%)，僅4例首診考慮支氣管脂肪瘤。

1.2 研究方法 對12例支氣管脂肪瘤患者的性別、年齡、基礎病、臨床表現(xiàn)、影像學特點、氣管鏡下表現(xiàn)、治療方法及預后等臨床資料進行分析。以查閱門診、住院病歷以及電話隨訪的方式進行隨訪，內(nèi)容包括治療過程、生存情況。

2 結(jié) 果

2.1 臨床特征 12例患者中合并疾病包括慢性阻塞性肺疾病(COPD)1例，右側(cè)毀損肺1例，房顫1例，左側(cè)膿胸1例，高血壓1例，乙肝1例，其余6例(50.00%)未合并其他疾病。主要臨床癥狀包括：咳嗽10例(83.33%)，胸悶氣短6例(50.00%)，發(fā)熱3例(25.00%)，咳痰3例(25.00%)，胸痛2例(16.67%)，痰中帶血1例，乏力1例，查體患側(cè)呼吸音低5例(41.67%)，聞及喘鳴音4例(33.33%)，濕啰音2例(16.67%)，其他陽性體征少見。

2.2 影像學檢查 影像學主要表現(xiàn)為氣管、支氣管內(nèi)塊影合并肺不張7例、氣道狹窄2例。伴縱膈淋巴結(jié)腫大2例，伴少量胸腔積液者1例。僅4例(33.33%)胸CT表現(xiàn)病變密度同脂肪，影像學診斷為支氣管脂肪瘤。其余8例影像學診斷肺部占位6例(50.00%)，2例(16.67%)患者胸CT并未出現(xiàn)氣管支氣管管腔內(nèi)病灶，于常規(guī)行氣管鏡檢查發(fā)現(xiàn)管腔內(nèi)病灶。

2.3 氣管鏡下表現(xiàn) 病變位于右肺7例、左肺5例，具體來說：病變位于右肺下葉3例，右主支氣管、右肺上葉、左主支氣管、左肺上葉各2例，左肺下葉1例。12例患者均行氣管鏡檢查，10例進行了氣管鏡下治療，其中2例采用全麻硬質(zhì)支氣管鏡聯(lián)合可彎曲支氣管鏡下治療，2例為全麻下電子氣管鏡治療，其余8例為局麻下治療。鏡下表現(xiàn)為黃色囊性新生物4例，質(zhì)硬球形新生物6例，余2例病變位于段支氣管，新生物全貌暴露受限。新生物大多表面光滑，多為帶蒂球形新生物，除基底部位外，新生物其他部分與管腔周圍黏膜為分離狀態(tài)，造成病變部位支氣管堵塞9例，重度狹窄3例。見圖1。

A：左肺上葉開口可見球形新生物堵塞管腔;B：給予電圈套扎切除部分新生物，左肺上葉固有支開放;C：新生物切面可見黃色脂肪，來源于左肺舌葉，并給予冷凍凍切清除;D：病變基底部位給予氬氣刀燒灼;E：治療后左肺舌葉管口開放

2.4 治療方式 支氣管鏡下介入治療9例，手術3例，支氣管鏡下介入+手術1例。經(jīng)上述處理后12例患者全部治愈。9例采用支氣管鏡下治療中，采用全麻硬鏡聯(lián)合可彎曲支氣管鏡檢查1例，局麻下可彎曲支氣管鏡8例，其中4例患者進行了兩次支氣管鏡操作。鏡下治療操作方式中氬氣刀9例(75.00%),高頻電圈套扎6例(50.00%),冷凍治療5例(41.67%)，鈥激光2例(16.67%)，9例患者操作過程中有少量出血者2例(22.22%)，給予鏡下灌注血凝酶止血，中量出血2例(22.22%)，采用鏡下灌注血凝酶及靜滴生理鹽水+垂體后葉素治療。以上患者無其他并發(fā)癥。2例患者行手術治療，1例因右肺下葉腫物進行手術，術中發(fā)現(xiàn)右肺中葉膨脹不良，遂行右肺中下葉切除，1例術前CT提示左主支氣管腫物，縱膈腫物，因此采取手術治療，術式為左主支氣管腫物+縱膈包塊切除+肋間神經(jīng)冷凍，術后縱膈及左主病變均為脂肪瘤。1例患者胸CT提示右肺下葉腫物，先采用全麻下硬質(zhì)支氣管鏡聯(lián)合可彎曲支氣管鏡，鏡下見左肺下葉可見黃色球形新生物，給予電圈套扎切除新生物，并對基底部氬氣刀燒灼，1個月后復查胸CT提示左肺下葉背段部分不張，于胸外科行左肺下葉切除術，術后病理提示脂肪瘤伴錯構瘤。

2.5 隨訪及預后 12例患者中1例患者住院期間血清CEA 11.05(<5 ng/ml),胸CT提示肺氣腫，間質(zhì)性肺炎，未發(fā)現(xiàn)氣管內(nèi)病變，行氣管鏡檢查提示右肺上葉黃色新生物，給予電圈套扎切除新生物、氬氣刀及鈥激光處理病灶基底部，1個月后復查CEA 17.88 ng/ml，給予完善PET-CT檢查未發(fā)現(xiàn)明顯腫瘤性病灶，目前仍在隨訪中，其余患者均已痊愈。

3 討 論

氣管支氣管脂肪瘤是一種罕見的肺良性腫瘤，多見于中老年男性，臨床癥狀不特異，容易誤診[6]。有研究顯示內(nèi)鏡下對氣管支氣管良性腫瘤進行切除，氣管支氣管脂肪瘤占15.56%[7]。肥胖和吸煙是氣管支氣管脂肪瘤發(fā)病的高危因素[4,8-9]。氣管、支氣管脂肪瘤的生長性質(zhì)均為良性膨脹性生長，可部分或完全阻塞肺段、葉甚至主支氣管。本研究中12例患者位于右肺7例，左肺5例，右肺多于左肺，男性多于女性，與既往文獻報道[4]相符。氣管支氣管脂肪瘤多為單發(fā)，單側(cè)發(fā)病，也有病例報道支氣管多部位脂肪瘤[10]，本研究12例中10例為單發(fā)氣管支氣管脂肪瘤，1例為脂肪瘤伴錯構瘤，1例為左主支氣管脂肪瘤合并縱膈脂肪瘤。依據(jù)文獻[11]將支氣管脂肪瘤分為兩種：近端型及遠端型，前者即病變部位在大氣道，包括氣管、隆突、左右支氣管及右肺中間段[12]，后者則發(fā)生于葉、段及亞段支氣管[13]。支氣管脂肪瘤因為生長緩慢，因此臨床特征各異[14],主要癥狀為咳嗽、氣短，合并阻塞性肺炎時可伴有發(fā)熱，因瘤體生長緩慢，因此大多數(shù)患者在瘤體較大時出現(xiàn)明顯癥狀才就診[15]，臨床癥狀與腫瘤大小、部位、支氣管阻塞程度及有無支氣管遠端肺組織繼發(fā)性損傷等相關。此外，本研究中患者從出現(xiàn)癥狀到確診時間平均66.25 d，其中1例從出現(xiàn)癥狀9個多月后才確診。主要是與患者本身未重視，從出現(xiàn)癥狀到規(guī)范就診間隔時間較長引起。

氣管支氣管脂肪瘤的影像學表現(xiàn)為主要為氣管、支氣管內(nèi)軟組織塊影，病變堵塞管腔可造成肺不張、氣道狹窄，同時病史較長者可伴縱膈淋巴結(jié)腫大、少量胸腔積液。當胸CT示管腔內(nèi)軟組織塊影如為脂肪密度樣陰影，對比劑注射后無強化，可提示氣管支氣管脂肪瘤診斷[16-17]。本研究12例患者中僅4例(33.33%)胸CT示病變?yōu)榫鶆蛑久芏扔?，通過影像學診斷為支氣管脂肪瘤。文獻報道[18]氣管支氣管脂肪瘤的CT值介于-40～-120 HU之間，有助于診斷，而且胸CT在顯示腫瘤的大小、形態(tài)、密度及周圍支氣管壁有無受侵及鑒別診斷方面明顯優(yōu)于支氣管鏡[19]。此外，通過CT區(qū)分支氣管內(nèi)脂肪瘤和支氣管錯構瘤仍是一個挑戰(zhàn)，因為后者也是主要由脂肪組織組成[10]。由于較大的支氣管在軟骨環(huán)外常有脂肪組織存在，因此有文獻報道絕大多數(shù)支氣管內(nèi)脂肪瘤都好發(fā)于大氣道[20]并導致阻塞。

支氣管鏡檢查是確診氣管支氣管脂肪瘤的重要手段，尤其是在本研究中有 2例(16.67%)患者胸CT并未出現(xiàn)氣管支氣管管腔內(nèi)病灶，于常規(guī)行氣管鏡檢查發(fā)現(xiàn)管腔內(nèi)病灶，進而病理確診，更加說明支氣管鏡與胸部CT二者不可互相替代[21]。支氣管脂肪瘤氣管鏡下主要表現(xiàn)為腔內(nèi)球形新生物，表面可有血管增生，質(zhì)硬脆，易碎，病變位于段及段以下時氣管鏡暴露受限。新生物大多表面光滑，多為帶蒂球形新生物，除基底部位外，新生物其他部分與管腔周圍黏膜為分離狀態(tài)，可造成病變部位支氣管堵塞或重度狹窄[19,22]。此外，部分患者雖在氣管鏡下發(fā)現(xiàn)異常，但由于支氣管脂肪瘤起源于黏膜下層的脂肪組織，瘤體光滑，且隨呼吸活動，且表面常被覆正常的支氣管黏膜纖毛柱狀上皮或炎性鱗狀上皮，不易鉗取，從而導致診斷延誤[15,18-19]。本研究中經(jīng)支氣管鏡診斷患者，均為經(jīng)介入手段切除新生物后送檢，從而彌補了活檢陽性率低的缺陷。隨著介入肺臟病學技術的發(fā)展，氣管鏡下介入治療已經(jīng)成為氣管支氣管脂肪瘤的首選治療方式。治療過程主要包括三個主要步驟，一是充分暴露新生物，二是明確其基底部位，切除新生物，最后對病變基底部位進行處理，防止復發(fā)。由于治療過程時間較長，因此多采用全麻下檢查，喉罩的使用不僅可以為鏡下操作提供足夠的操作空間，還可以避免氣管插管導致的瘢痕氣管狹窄[23]。氣管鏡下治療氣管支氣管脂肪瘤方法包括硬質(zhì)支氣管鏡聯(lián)合可彎曲支氣管鏡削瘤或可彎曲支氣管鏡削瘤，具體削瘤手段包括高頻電刀切除、氬離子凝固、冷凍、激光及硬鏡旋切等方法。本研究中切除瘤體使用最多的介入手段是高頻電圈套扎，在使用過程中選擇混合模式，可以在切除的同時進行止血，減少了出血的風險，此外對于病變大的患者，還可以采用分次清理切除。對于瘤體主要部分切除后還應仔細觀察病變基底部位，盡量清除，但不宜過深，對于基底部的處理目前沒有明確統(tǒng)一的標準，本研究中采用氬氣刀電凝燒灼病變基底部，僅1例因病變無法完全清除后采取手術切除，其余均未復發(fā)。關于麻醉方式，如瘤體較大，血運豐富，治療過程復雜，建議全麻，必要時采用硬鏡聯(lián)合可彎曲支氣管鏡下治療，因為該方法在治療的同時可保證患者的有效通氣，工作通道大，可提高手術操作安全性。手術是治療氣管支氣管內(nèi)脂肪瘤的另一重要手段，本研究中采用手術治療3例，均為鏡下無法完全切除或合并有其他部位病變患者，因此，針對不宜行氣管鏡治療，如管外型、易造成遠端不可逆支氣管及肺組織損害的管內(nèi)型患者、多發(fā)病灶、合并有肺部或縱膈其他病變者應考慮手術治療，手術方式選擇應盡量保護肺組織，保留肺功能。

支氣管脂肪瘤是臨床相對少見的一種良性腫瘤，臨床表現(xiàn)不特異，確診主要依賴于組織病理學。氣管鏡下介入治療是首選的治療方式，可完全緩解患者阻塞癥狀，風險低，并發(fā)癥少，患者耐受性好，可保護肺組織和肺功能，然而對于多發(fā)病變，同時存在惡性腫瘤尤其是內(nèi)鏡無法完全切除及合并有多部位腫瘤，手術仍是重要的治療手段。