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        原發(fā)性卵巢平滑肌肉瘤一例

        2022-09-03 04:50:40薛治乾陳桂妃王名法王明華
        海南醫(yī)學(xué) 2022年16期
        關(guān)鍵詞:核分裂梭形肉瘤

        薛治乾,陳桂妃,王名法,王明華

        海南醫(yī)學(xué)院第二附屬醫(yī)院病理科,海南 ???570311

        卵巢平滑肌肉瘤(leiomyosarcoma of the ovary,POLMS)是一種惡性程度很高的間葉源性腫瘤,起源于平滑肌組織,原發(fā)于卵巢的平滑肌肉瘤非常罕見,約占所有卵巢惡性腫瘤的0.1%[1],且缺乏特異性臨床表現(xiàn),易與其他梭形細(xì)胞腫瘤混淆。現(xiàn)結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)報(bào)道1 例我院近年收治的原發(fā)性卵巢平滑肌肉瘤患者,以期提高對該腫瘤的認(rèn)識。

        1 病例簡介

        患者女性,54 歲,因“排便困難1 年,尿頻5 個(gè)月”于2020年1月6日入院?;颊哂?019年1月開始出現(xiàn)排便困難,需服用導(dǎo)瀉藥物促排便,于當(dāng)年8月出現(xiàn)尿頻。既往月經(jīng)規(guī)律,約52 歲絕經(jīng),患有糖尿病3年,高血壓1 年,目前血糖、血壓控制良好。查體:下腹部隆起,腹部正中見一長約25 cm縱形手術(shù)疤痕,腹部可觸及一起自盆腔包塊上達(dá)臍平,左側(cè)達(dá)臍旁5橫指,右側(cè)達(dá)臍旁3橫指,質(zhì)硬,活動(dòng)差,無壓痛。婦科彩超示:子宮后方可見一實(shí)性低回聲團(tuán),與子宮體、宮頸后壁分界不清,范圍約17 cm×12 cm×11 cm,團(tuán)塊邊界尚清,形態(tài)不規(guī)則,內(nèi)回聲不均勻(圖1)。實(shí)驗(yàn)室檢查:腫瘤標(biāo)志物CA125、CA199 均在正常范圍,鱗狀細(xì)胞癌抗原(6.73 ng/mL)及神經(jīng)元特異性烯醇化酶(103.6 ng/mL)稍升高。術(shù)前診斷子宮漿膜下肌瘤,在全麻下行腹式全子宮+雙附件+盆腹腔及腸黏連松解術(shù)。術(shù)中見空腸緊密黏連于臍部以下腹膜,左側(cè)卵巢明顯增大,大小約18 cm×12 cm×11 cm,大部分為實(shí)性、質(zhì)硬,表面凹凸不平,局部可見一直徑約2 cm破裂口,可見魚肉樣組織,表面附著被壓迫的左側(cè)輸卵管,外觀明顯擴(kuò)張,寬約1.5 cm;右側(cè)附件顯示不清,子宮形態(tài)正常,大網(wǎng)膜、膀胱表面、肝臟表面、膈肌及腹膜表面均光滑,未探及病灶。術(shù)后患者暫不同意化療。1年后隨訪,患者已故。

        圖1 子宮后方可見一實(shí)性低回聲團(tuán),與子宮體、宮頸后壁分界不清

        術(shù)后切除標(biāo)本:左側(cè)卵巢腫物大小約17 cm×15 cm×10 cm,表面見部分被膜,切面呈結(jié)節(jié)狀,灰白淡黃色,局部切面半透明,可見壞死。術(shù)中快速病理鏡下:瘤細(xì)胞呈束狀或編織狀排列,細(xì)胞有異型性,核呈長梭形或卵圓形,核分裂象計(jì)數(shù)約20個(gè)/10HPF,胞漿豐富,偏酸性(圖2),可見出血及腫瘤性壞死。術(shù)中病理診斷為(左側(cè)卵巢)卵巢性索間質(zhì)腫瘤,考慮為纖維肉瘤。術(shù)后病理改變與術(shù)中大致相同,但細(xì)胞異型性及壞死更明顯(圖3)。免疫組織化學(xué)染色提示SMA+++(圖4);desmin+++,vimentin+++,CK 灶+,EMA 灶+,CD56灶+,α-inhibin-,CD10-,WT1-,Calretinin-,Ki-67 60%+。術(shù)后病理診斷為(左側(cè)卵巢)平滑肌肉瘤。

        圖2 腫瘤細(xì)胞有異型,核分裂象易見,胞漿豐富,偏酸性(HE染色×400)

        圖3 腫瘤細(xì)胞異型性明顯,大片出血及腫瘤性壞死(HE染色×200)

        圖4 免疫組織化學(xué)染色示SMA+++(×400)

        2 討論

        平滑肌肉瘤多數(shù)發(fā)生于富含平滑肌的器官,好發(fā)于子宮、消化道及腹膜后[2],臨床上發(fā)生于卵巢罕見,惡性程度高且預(yù)后差。文獻(xiàn)顯示卵巢平滑肌肉瘤發(fā)病年齡范圍比較廣,12~84 歲均有報(bào)道[3],主要見于絕經(jīng)后婦女。臨床上該病患者早期無明顯不適感,晚期腫瘤迅速增大,多數(shù)超過10 cm,患者可出現(xiàn)下腹部包塊、腹脹以及排便困難和尿頻等盆腔壓迫癥狀[3]。大部分患者可出現(xiàn)卵巢上皮癌相關(guān)性抗原CA125的升高,婦科彩超及影像學(xué)MRI可協(xié)助診斷[4]。本例患者54歲起病,早期并未出現(xiàn)相應(yīng)體征,隨著腫瘤的生長,先后出現(xiàn)下腹部包塊、排便困難、尿頻等癥狀,預(yù)后差。

        卵巢平滑肌肉瘤早期難以明確診斷,通常是患者出現(xiàn)臨床癥狀或體征時(shí)才得以確診,婦科超聲及影像學(xué)檢查可以了解腫塊的位置、大小、形態(tài)及內(nèi)部的結(jié)構(gòu),無法明確腫瘤的來源及性質(zhì)[3],明確診斷需要結(jié)合病理顯微鏡觀察及免疫組織化學(xué)染色方法[5]。顯微鏡下,瘤細(xì)胞異型性明顯,核呈長梭形或卵圓形,兩端圓鈍,每10個(gè)高倍鏡視野≥10個(gè)核分裂象,胞漿豐富、偏酸性,并且有出血及腫瘤性壞死[6],少數(shù)病例腫瘤細(xì)胞顯示明顯的多形性[7]。免疫組化腫瘤細(xì)胞通常表達(dá)SMA、desmin、vimentin 和h-caldesmon,部 分 表 達(dá)CD34、ER、PR[8],不表達(dá)α-inhibin和CD10。

        卵巢平滑肌肉瘤雖然有特殊的組織學(xué)形態(tài),但大多數(shù)病例形態(tài)上并不典型,需與多種梭形細(xì)胞腫瘤鑒別。①纖維肉瘤:本例術(shù)中鏡下見細(xì)胞密集,異型性明顯,核分裂象易見,且有出血壞死,結(jié)合腫瘤所在部位誤診為卵巢性索間質(zhì)腫瘤-纖維肉瘤。兩者臨床表現(xiàn)及鏡下組織形態(tài)相似,難以鑒別,尤其在術(shù)中冰凍時(shí)。常規(guī)病理結(jié)合免疫組化結(jié)果,腫瘤細(xì)胞表達(dá)SMA、desmin,不表達(dá)性索間質(zhì)標(biāo)志如α-inhibin,可資鑒別。②卵巢子宮內(nèi)膜間質(zhì)肉瘤:卵巢子宮內(nèi)膜間質(zhì)肉瘤CD10陽性率可達(dá)100%[9],該例CD10 陰性,故可排除。③轉(zhuǎn)移性平滑肌肉瘤:包括胃腸道、腹膜后及子宮平滑肌肉瘤轉(zhuǎn)移,本例左側(cè)卵巢腫物表面可見輸卵管附著,子宮形態(tài)正常,腹膜后及胃腸道未探及病灶,故均可排除??傊?,卵巢原發(fā)性平滑肌肉瘤少見,診斷過程中要注意與其他梭形細(xì)胞腫瘤鑒別;因術(shù)中冰凍情況下不能行免疫組化染色,故不能明確診斷,建議診斷為梭形細(xì)胞腫瘤,因腫瘤細(xì)胞異型明顯,核分裂象易見,伴出血壞死,需警惕惡性可能,待常規(guī)及免疫表型明確診斷。

        卵巢平滑肌肉瘤的病因目前尚不完全清楚??赡芘c長期異常排卵有關(guān),也可能與體內(nèi)雌孕激素變化有關(guān)[3]。在免疫力低下的情況下,平滑肌肉瘤可能與EBV 病毒感染有關(guān),EBV 病毒核抗原-2 蛋白及EBV受體CD21 在該類患者的平滑肌細(xì)胞中可陽性[10]。研究發(fā)現(xiàn),Rb、P53 及Brcal 基因異常表達(dá)可能會(huì)導(dǎo)致平滑肌肉瘤的發(fā)生[4]。有個(gè)別文獻(xiàn)報(bào)道平滑肌肉瘤與家族遺傳有關(guān)[11]。

        卵巢平滑肌肉瘤惡性程度高,目前國際婦產(chǎn)科聯(lián)盟(FIGO)推薦的治療方法與卵巢惡性上皮性腫瘤一致,主要以手術(shù)治療為主,化療為輔。相關(guān)研究證實(shí),術(shù)后全身采用含鉑類聯(lián)合化療比單一藥物化療效果明顯[2],也可用多西他塞和吉西他濱化療改善疾病預(yù)后[12]。

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