魯秀敏 桑建中 張亞民 曹 華

(鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院耳鼻咽喉頭頸外科，鄭州 450052)

先天性梨狀窩瘺(congenital pyriform sinus fistula，CPSF)是胚胎發(fā)育早期咽囊閉合不全導(dǎo)致的頸部鰓源性畸形，包括第三、四鰓裂畸形，好發(fā)于左側(cè)頸部。手術(shù)是主要的治療方法，1998年Jordan等[1]首先報道內(nèi)鏡電燒灼治療CPSF，隨后出現(xiàn)化學(xué)燒灼、電灼等方法治療CPSF。低溫等離子燒灼法是依靠低溫等離子電極裝置(圖1)以遠低于標(biāo)準(zhǔn)雙極透熱的頻率，利用雙極能量對軟組織進行消融和凝固，由于這一過程只在40～70 ℃的溫度下，對組織的熱損傷較小。2012年5月～2019年2月我科采用內(nèi)鏡下低溫等離子燒灼法治療57例CPSF，取得較好的療效，報道如下。

1 臨床資料與方法

1.1 一般資料

本組57例，男31例，女26例。年齡8～61歲，中位年齡16歲。甲狀腺區(qū)及下頸部疼痛或有頸部膿腫形成40例，頸部腫脹14例，頸部壓迫感、呼吸不暢、吞咽痛2例，聲音嘶啞1例。病程2個月～30年，中位病程18年。左側(cè)56例，右側(cè)1例。初治10例，復(fù)治47例。57例食道鋇餐示：起自患側(cè)梨狀窩頂?shù)囊粭l清晰竇道或瘺管，患側(cè)梨狀窩變淺或變深或邊界不規(guī)則(圖2、3)。42例行CT檢查，其中32例食道鋇餐后立即行頸部CT檢查，CT矢狀位:頸前皮下軟組織內(nèi)氣體影(圖4)；CT冠狀位:患側(cè)部軟組織腫脹,可見囊袋狀氣體影(圖5)。32例MRI：炎癥期患側(cè)頸部軟組織斑片狀混雜信號影，且形態(tài)不規(guī)則，T1呈等低信號，T2及壓脂像呈高信號，患側(cè)胸鎖乳突肌、甲狀腺分界欠清；靜止期可疑竇道和(或)瘺管走行區(qū)域內(nèi)無信號區(qū)。頸部彩超：甲狀腺形態(tài)增大、包膜不完整，炎癥期時，超聲顯示瘺管增粗，與周圍組織分界不明顯，甲狀腺形態(tài)不規(guī)則(圖6)。

病例選擇標(biāo)準(zhǔn)：經(jīng)病史、體征和相關(guān)影像檢查診斷為CPSF，包括初治和復(fù)治患者(既往行開放性手術(shù)或微創(chuàng)手術(shù)治療史)，排除其他頸部、下咽或咽旁疾病。

1.2 方法

處于急性炎癥期的患者，抗感染或切開引流處理，必要時生理鹽水及慶大霉素沖洗，炎癥靜止期行內(nèi)鏡下低溫等離子燒灼術(shù)。術(shù)前需留置胃管。仰臥位，全麻。常規(guī)消毒鋪巾，置喉鏡于患側(cè)梨狀窩處，確認梨狀窩內(nèi)瘺口(圖7)、梨狀窩內(nèi)側(cè)與食管入口處的黏膜皺襞(即Betz皺襞)及食管入口后固定喉鏡。若竇道被肉芽組織遮蔽，壓迫頸部可有膿液、食物殘渣、血性分泌物等溢出，或用吸引器仔細尋找，可從黏膜皺襞處找到瘺口，低溫等離子[成都美創(chuàng)電子科技有限公司MC-GZ310型號等離子射頻儀，刀頭為美創(chuàng)MC403，批文號：川食藥監(jiān)械(準(zhǔn))字2011第2250026號]探頭深入梨狀窩瘺的長度接近瘺的長度，從遠到近凝結(jié)瘺口，考慮患者年齡和瘺管的大小，燒灼深度從0.5～1.2 cm(中位數(shù)1 cm)，燒灼到瘺管周圍直徑約0.5 cm。當(dāng)Betz褶皺被燒灼時，燒灼深度達到黏膜下層約2 mm，直到瘺道全部被燒灼，上皮已被徹底破壞(圖8)，退出喉鏡，手術(shù)結(jié)束。術(shù)后常規(guī)給予1～7 d抗生素，3～5 d雷貝拉唑注射液，保持口腔衛(wèi)生。

1.3 治愈標(biāo)準(zhǔn)[2，3]

①術(shù)后隨訪無吞咽疼痛及下頸部腫痛；②食管鋇餐造影及喉鏡檢查未見異常。

2 結(jié)果

內(nèi)鏡下見竇道型40例，瘺管型17例。手術(shù)時長15～31 min(中位數(shù)21 min)；術(shù)中出血量3～11 ml(中位數(shù)6 ml)；留置胃管2～8 d(中位數(shù)3.8 d)；住院4～15 d(中位數(shù)7.4 d)。術(shù)后聲嘶1例，給予激素、營養(yǎng)神經(jīng)、活血化瘀等藥物處理，3個月后逐漸恢復(fù)；頸部疼痛3例，抗生素治療2周后癥狀消失。3個月后復(fù)查喉鏡示患側(cè)梨狀窩術(shù)區(qū)可見白色瘢痕或未見明顯異常，食道鋇餐未見明顯異常。57例隨訪12～40個月(中位隨訪時間19個月)，47例復(fù)治者術(shù)后均無復(fù)發(fā)，10例初治者術(shù)后3個月復(fù)發(fā)1例，表現(xiàn)為左頸部紅腫、疼痛,再次低溫等離子燒灼后無復(fù)發(fā)。

圖1 低溫等離子設(shè)備 圖2，3 食道鋇餐示起自左側(cè)梨狀窩的瘺管 圖4 頸部矢狀位CT平掃示左頸前部皮下軟組織內(nèi)囊袋狀氣體影 圖5 頸部冠狀位CT平掃左側(cè)頸部可見囊袋狀氣體影 圖6 頸部超聲示甲狀腺形態(tài)增大、包膜不完整 圖7 內(nèi)鏡下內(nèi)瘺口 圖8 低溫等離子燒灼后內(nèi)瘺口

3 討論

CPSF為胚胎第4～7周第三或四鰓弓與鰓囊發(fā)育異常所致[4]，多發(fā)生于左側(cè)，可能與胚胎早期雙側(cè)鰓弓發(fā)育不對稱有關(guān)[5]，分為囊腫型、竇道型和瘺管型3種瘺型，其中竇道型居多，低溫等離子燒灼技術(shù)適用于竇道型和瘺管型。唾液、細菌、食物殘渣等可通過梨狀窩內(nèi)瘺口進入頸部引起感染，主要表現(xiàn)為反復(fù)出現(xiàn)頸部紅腫或膿腫形成，擠壓膿腫，內(nèi)容物可向咽部溢出，患者可自覺有異味。CPSF易被誤診為急性化膿性甲狀腺炎、甲狀舌管囊腫或頸部淋巴結(jié)核等疾病，本組1例出現(xiàn)甲狀腺左側(cè)周圍包塊，有壓痛，誤診為亞急性甲狀腺炎，超聲示左甲狀腺外側(cè)有管狀瘺口、氣體強回聲；1例左頸部潰瘍、流膿，懷疑頸部淋巴結(jié)核，經(jīng)食道鋇餐聯(lián)合CT檢查后確診為CPSF。臨床上反復(fù)出現(xiàn)頸部膿腫或潰瘍或甲狀腺炎者，尤其是兒童，應(yīng)考慮CPSF可能。食道鋇餐的診斷陽性率較高，但炎癥導(dǎo)致的內(nèi)瘺口腫脹或瘺管閉合或兒童配合差，可能無法顯示CPSF瘺道，對于內(nèi)瘺口不明確者，MRI 和CT可顯示竇道和(或)瘺管、甲狀腺及頸部炎癥改變，食管鋇餐檢查后即刻行頸部 CT 檢查可以了解梨狀瘺竇道的位置及周圍情況[6，7]。MRI掃描時間長、費用高，兒童多難以配合，不作為CPSF的首選檢查，必要時可行喉鏡顯示內(nèi)瘺口。

傳統(tǒng)開放性手術(shù)的并發(fā)癥和風(fēng)險較多，機械性損傷、創(chuàng)面水腫、血腫或瘢痕壓迫等可致喉返神經(jīng)外支甚至喉上神經(jīng)損傷，出現(xiàn)聲帶麻痹、失聲、飲水嗆咳、呼吸困難等癥狀，甚至有發(fā)生咽瘺、涎瘺、大動脈破裂的風(fēng)險，存在損傷面神經(jīng)下頜緣支的風(fēng)險[8]。電燒灼、CO2激光燒灼法(溫度達200～1000 ℃)可操控性差，熱傳導(dǎo)性強，易損傷喉返神經(jīng)。低溫等離子燒灼法的原理是低溫等離子燒灼破壞內(nèi)瘺口上皮使其封閉，口腔食物殘渣及微生物無法進入頸深部。對周圍組織及喉返神經(jīng)熱損傷小、止血快，有術(shù)后體表無瘢痕、創(chuàng)傷小、手術(shù)時間短、路徑短、住院時間短、易重復(fù)操作等優(yōu)點。本研究中術(shù)后聲嘶1例，考慮等離子探頭對喉返神經(jīng)的熱損傷所致，其余除咽痛外，無明顯吞咽困難、嗆咳、咽瘺等并發(fā)癥。

本組術(shù)后復(fù)發(fā)1例，復(fù)發(fā)原因考慮以下幾點:①黏膜上皮破壞不徹底所致，因此，術(shù)中燒灼的深度和廣度要把握得當(dāng);②過多的吞咽、咳嗽導(dǎo)致內(nèi)瘺口痂膜過早脫落;③胃管拔出過早，唾液、食物等影響內(nèi)瘺口愈合。

低溫等離子燒灼法的缺點：①不適用于門齒過長、下頜關(guān)節(jié)病變及頸部背伸不靈活者；②梨狀窩黏膜較脆弱，置入喉鏡時操作力度和方向不當(dāng)，易損傷梨狀窩黏膜甚至撕裂擴大內(nèi)瘺口；③若燒灼穿破甲狀軟骨板，可能致頸部血管、喉返神經(jīng)損傷，甚至咽瘺可能;④若頸部受過外傷、手術(shù)或放療，暴露梨狀窩困難，可改為頸外徑路。

燒灼后形成的竇道是否自行吸收、繼續(xù)存在或是感染復(fù)發(fā)，目前尚無定論[9]。低溫等離子燒灼破壞內(nèi)瘺口上皮使其封閉，口腔食物殘渣及微生物無法進入頸深部，頸部膿腫已形成者同期切開引流及處理外瘺口，所形成的假性竇道復(fù)發(fā)的可能性較小。根據(jù)臨床經(jīng)驗，無論是初治亦或是復(fù)治患者，除阻斷感染來源外，我們還推測梨狀窩瘺管不同于其他鰓裂瘺管，其被覆的上皮為梨狀窩延伸的柱狀上皮，而非鱗狀上皮，不會因上皮脫屑堆積而形成表皮樣囊腫，只要管道大部分被破壞，瘺口粘連，與咽部不通，就可以治愈，這一觀點與臨床實際相符，后續(xù)我們將通過大量臨床數(shù)據(jù)或?qū)嶒炑芯咳プC實。臨床上目前未發(fā)現(xiàn)低溫等離子燒灼后形成囊腫的患者，建議復(fù)查頸部CT檢查，評估頸部理論竇道情況。

低溫等離子對組織的熱損傷較小，療效顯著，易操作且可重復(fù)操作，對于竇道型和瘺管型CPSF是一種很好的微創(chuàng)治療方法。