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        全結(jié)腸重復(fù)畸形伴先天性無肛1例

        2014-08-10 12:28:24鄒嬋娟李碧香周崇高許光王海陽
        疑難病雜志 2014年2期
        關(guān)鍵詞:腸腔瘺管腸管

        鄒嬋娟,李碧香,周崇高,許光,王海陽

        罕少見病例

        全結(jié)腸重復(fù)畸形伴先天性無肛1例

        鄒嬋娟,李碧香,周崇高,許光,王海陽

        全結(jié)腸重復(fù)畸形;先天性無肛

        患兒,男,3個月,生后4 h因發(fā)現(xiàn)肛門正常位置無開口收住入院。入院體查:腹軟不脹,未及包塊,男性外陰,肛門正常位置未見開口,會陰部皮膚有一直徑約2 mm瘺口,大便自瘺口排出,小便中未見大便樣物質(zhì)排出。診斷:(1)先天性肛門閉鎖(低位);(2)直腸會陰瘺,行會陰肛門成形術(shù)后順利恢復(fù)出院。出院后15d開始出現(xiàn)肛門無大便排出,漸漸腹脹,患兒哭鬧后有大便從尿道外口排出第2次來我院。予抗感染、擴(kuò)肛等對癥支持治療,尿道口排便減少,出院后繼續(xù)予以擴(kuò)肛。15d后患兒再次出現(xiàn)前述癥狀??紤]存在直腸尿道瘺,感染控制后行尿路逆行造影示:尿道未見狹窄及擴(kuò)張,未見造影進(jìn)入其他間隙;2 min后膀胱充盈,患兒排尿時可見部分造影劑經(jīng)膀胱與尿道移行處滲入后方不規(guī)則間隙內(nèi),壁光整;未見膀胱輸尿管返流(見圖1)。再經(jīng)肛門插管注入碘水約20ml見直腸至降結(jié)腸造影劑充盈,造影劑未進(jìn)入其他間隙,大腸形態(tài)未見明顯異常(見圖2)。診斷:膀胱尿道移行處瘺。于一期肛門成形術(shù)后2個月再次行手術(shù)擬修補(bǔ)直腸尿道瘺。術(shù)中拉鉤牽拉肛門探查直腸遠(yuǎn)端前壁未見瘺管開口,切開直腸后壁,向上探查直腸前壁約5cm,未見瘺管開口。從導(dǎo)尿管內(nèi)注入50ml亞甲藍(lán),按壓膀胱,反復(fù)探查未見瘺管開口,亦未見亞甲藍(lán)溢出??紤]為高位膀胱瘺或合并存在結(jié)腸重復(fù)畸形可能,重新消毒鋪單后取左下腹橫切口進(jìn)腹。術(shù)中探查見亞甲藍(lán)著色腸管與伴行結(jié)腸并行,由一副腸系膜血管供血,從升結(jié)腸近端約5cm處開始至直腸腸腔內(nèi)可捫及隔膜。經(jīng)已成形肛門內(nèi)插入肛管,從染色腸腔直腸前壁縱向切開,向遠(yuǎn)端腸腔探查約在膀胱頸部形成盲袋樣變,盲端可見瘺管通向膀胱。切除底端部分直腸隔膜,融合成單腔,縫合直腸黏膜。剝離瘺管周圍黏膜,縫扎瘺管。距回盲部20cm處回腸斷開,遠(yuǎn)端封閉,近端在右側(cè)腹壁行單口造瘺。出院診斷:(1)直腸膀胱瘺;(2)結(jié)腸重復(fù)畸形;(3)先天性無肛、直腸會陰瘺術(shù)后;(4)尿路感染。造瘺術(shù)后3個月余行關(guān)瘺術(shù)。術(shù)后患兒排便良好。

        討論胃腸道重復(fù)畸形約80%在2歲以內(nèi)出現(xiàn)癥狀,小腸重復(fù)畸形較結(jié)腸重復(fù)畸形多見[1],可合并有骶脊膜脊髓膨出、陰囊重復(fù)畸形[2]。結(jié)腸重復(fù)畸形分為4型[3]:(1)囊腫型,呈圓形或橢圓形,與腸腔不相通;(2)憩室型,呈與腸腔相通的圓錐或圓柱形腸腔;(3)管狀形,與正常結(jié)腸平行,多共壁,長短不一;(4)全結(jié)腸直腸型,罕見。其近端總是與正常腸管相通,遠(yuǎn)端可為雙肛門、一肛門一瘺口或一肛門一鎖肛,常合并泌尿生殖器重復(fù)畸形。手術(shù)方式視畸形的解剖情況而不同。此病例為罕見的全結(jié)腸直腸型,為一鎖肛一瘺管,瘺管與尿道相通。術(shù)前確診率低。以肛門閉鎖入院行一期肛門成形術(shù)后出現(xiàn)尿道瘺,易誤診為醫(yī)源性損傷引起。重復(fù)結(jié)腸部分共腔,以致殘留大便在重復(fù)結(jié)腸盲袋內(nèi)沉積、堵塞正常肛門排便減少是引起術(shù)后尿道瘺排便的根本原因。術(shù)前結(jié)腸造影如遠(yuǎn)端重復(fù)結(jié)腸有相通,則可通過體位改變顯示正常與重復(fù)腸管影,但本例遠(yuǎn)端不相通,造影劑難以從近端相通入口進(jìn)入重復(fù)結(jié)腸內(nèi)顯影,所以術(shù)前無法明確存在結(jié)腸重復(fù)畸形,為檢查缺陷所在。如能在術(shù)前行結(jié)腸造影了解結(jié)腸重復(fù)畸形形態(tài),可避免術(shù)中經(jīng)尾路尋找尿道瘺口,僅行尿道瘺修補(bǔ),不采取回腸造瘺術(shù)而增加手術(shù)創(chuàng)傷。手術(shù)采用中隔部分切除術(shù)可使雙腔在結(jié)腸入口及出口處變?yōu)閱吻唬谀c內(nèi)容物排出。但文獻(xiàn)報道重復(fù)腸管有發(fā)生結(jié)腸癌危險,還需隨訪追蹤患兒今后健康狀況[4]。

        圖1 逆行尿路造影示造影劑經(jīng)尿道瘺進(jìn)入重復(fù)結(jié)腸內(nèi)顯影,距骶前有一間隙

        圖2 經(jīng)成形肛門行碘水灌腸,造影劑進(jìn)入另一結(jié)腸內(nèi),該結(jié)腸貼近骶前

        1 Kekez T,Augustin G,Hrstic I,et al.Colonic duplication in an adult who presented with chronic constipation attributed to hypothyroidism[J].World J Gastroenterol,2008,14(4):644-646.

        2 Singh S, Ahmed I, Rawat J, et al. Association of anorectal malformation with duplicated colon, sacral meningomyelocele and scrotal anomalies[J]. BMJ Case Rep,2011,2011.

        3 李正,王慧貞,吉士俊.先天畸形學(xué)[M].北京:人民衛(wèi)生出版社,2000:596-600.

        4 李龍,李平,陳幼容,等.切除重復(fù)腸管保留主腸管治療全結(jié)腸重復(fù)畸形二例[J].中華小兒外科雜志,2001,22(2):117.

        410007 湖南省兒童醫(yī)院新生兒外科

        10.3969/ j.issn.1671-6450.2014.02.037

        2013-09-13)

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