林宇涵， 林詩琪， 陳玲玲， 汪濤，2

1.福建醫(yī)科大學(xué)口腔醫(yī)學(xué)院，福建 福州（350004）； 2.福建醫(yī)科大學(xué)附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科，福建 福州（350002）

表皮樣囊腫，又稱膽脂瘤或珍珠瘤，是一種起源于異位外胚層組織的良性囊腫［1］。可發(fā)生于全身，7%發(fā)生于頭頸部，僅有1.6%發(fā)生于口腔［1-2］?？谇槐砥幽夷[好發(fā)于口底，其次是舌，發(fā)生于頜骨內(nèi)者十分罕見［3-4］。頜骨內(nèi)表皮樣囊腫臨床表現(xiàn)不具有特異性，易被誤診。本文對1 例右下頜骨表皮樣囊腫伴有83 牙滯留、43 牙埋伏阻生的病例進(jìn)行報道，并回顧相關(guān)文獻(xiàn)探討頜骨表皮樣囊腫的病因、發(fā)病機(jī)制、臨床特點(diǎn)、診斷及治療。

1 臨床資料

1.1 病史及查體

患者，男，17 歲，2023 年4 月于院外拍片發(fā)現(xiàn)右下頜骨腫物，無腫脹不適，無疼痛，唇舌無麻木，無消長史，為進(jìn)一步治療，就診于福建醫(yī)科大學(xué)附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科門診，擬“右下頜骨腫物”收住入院?；疾∫詠?，患者飲食、睡眠尚可，二便如常。既往體健，否認(rèn)藥物過敏史，否認(rèn)外傷及口腔手術(shù)史。

?？茩z查：顏面部外形基本對稱，雙側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)無壓痛，無明顯彈響，張口度及張口型正常，雙側(cè)頸部未捫及明顯腫大淋巴結(jié)。83 乳牙滯留，頰舌側(cè)牙齦及根尖區(qū)黏膜稍紅腫，43 未見萌出，83、44、45 牙舌側(cè)牙槽骨可見膨隆，無明顯壓痛，無波動感，未捫及乒乓球樣感。83、44、45、46 牙無明顯松動，44 ～ 46 牙牙髓活力與同名牙對比無明顯異常。

實(shí)驗(yàn)室檢查：血常規(guī)、尿常規(guī)、凝血功能、肝腎功能、電解質(zhì)均無明顯異常。

影像學(xué)檢查：錐形束CT（cone beam computed tomography，CBCT）顯示83、44、45、46 牙根尖部可見1.9 cm × 2.6 cm × 1.6 cm 的低密度透射影，邊界清楚，累及44 牙根尖、45 牙根尖1/4、46 牙近中根根尖1/3；83 牙根吸收至根頸1/3；43 牙埋伏阻生，牙根發(fā)育完全，牙冠偏舌側(cè)遠(yuǎn)中，被低密度影包繞 （圖1）。

Figure 1 Preoperative imaging findings of a patient with an epidermoid cyst in the right mandible圖1 右下頜骨表皮樣囊腫患者術(shù)前影像學(xué)檢查結(jié)果

1.2 診斷及治療

1.2.1 初步診斷 ①右下頜骨腫物，考慮含牙囊腫；②43 牙埋伏阻生；③83 乳牙滯留。

1.2.2 治療計(jì)劃 經(jīng)正畸科會診，摘除右下頜骨腫物，同期拔除43、83 牙。

1.2.3 治療過程 排除手術(shù)禁忌證，行靜吸復(fù)合麻醉；于42 ～ 46 牙頰側(cè)齦溝做溝內(nèi)切口，46 牙遠(yuǎn)中及42 牙近中做斜行切口，形成角形瓣，翻瓣，充分暴露術(shù)區(qū)，保護(hù)頦神經(jīng)，微動力系統(tǒng)去除42 ～ 45 牙根尖區(qū)頰側(cè)骨質(zhì)，暴露右下頜骨腫物最大徑，完整摘除右下頜骨腫物；腫物為灰白色囊樣組織1 塊，大小為2.8 cm × 1.5 cm × 1.5 cm，囊壁厚0.2 ～ 0.3 mm，囊內(nèi)含豆渣樣物質(zhì)（圖2）；去骨、增隙、分牙，完整拔除43 牙；修整尖銳骨嵴，大量生理鹽水沖洗，電凝止血，復(fù)位軟組織瓣，膠原蛋白海綿填塞骨缺損處，行引導(dǎo)骨組織再生術(shù)，4-0 可吸收縫線垂直褥式+間斷縫合關(guān)創(chuàng)；切除腫物送病理檢查；患者術(shù)后無特殊不適，術(shù)區(qū)稍腫脹，未見明顯出血。術(shù)后病理顯示：囊壁為復(fù)層鱗狀上皮，結(jié)締組織中無皮膚附屬器，診斷為“右下頜骨腫物”表皮樣囊腫（圖3）。術(shù)后1 周復(fù)查，患者創(chuàng)口愈合良好，無下唇、頦部麻木等癥狀，予拆除縫線。

Figure 2 Intraoperative surgical specimen of an epidermoid cyst in the right mandible圖2 右下頜骨表皮樣囊腫術(shù)中圖像

2 討 論

表皮樣囊腫是一種良性、發(fā)育性囊腫，常見于軟組織，發(fā)生于骨內(nèi)者較少［5-6］。筆者檢索PubMed、Web of Science、中國知網(wǎng)、萬方數(shù)據(jù)庫、維普數(shù)據(jù)庫近20 年（2003 至2023 年）關(guān)于“頜骨表皮樣囊腫”的報道，包括本研究共有7 例報道了頜骨表皮樣囊腫伴有埋伏牙［7-12］，其中，6 例（6/7，85.7%）發(fā)生于下頜骨體后部及下頜支，伴有第三磨牙埋伏阻生。本研究報道了1 例伴有83 牙滯留、43 牙埋伏阻生的右下頜骨表皮樣囊腫。

目前，表皮樣囊腫的病因和發(fā)病機(jī)制尚未明確。頜骨表皮樣囊腫分為先天性和獲得性兩大類［6,9］。先天性頜骨表皮樣囊腫可能是外胚層細(xì)胞在胚胎發(fā)育中被埋入外胚間充質(zhì)組織，隨著外胚間充質(zhì)發(fā)育為頜骨，包埋其中的外胚層細(xì)胞發(fā)育為上皮并不斷演化而形成囊腫［9］。獲得性頜骨表皮樣囊腫又稱為“植入性囊腫”，可能是手術(shù)或創(chuàng)傷導(dǎo)致上皮細(xì)胞植入深部皮下組織，在愈合過程中，上皮細(xì)胞不斷增殖并在中央產(chǎn)生大量角蛋白而形成囊腫［6］。此外，表皮樣囊腫還可能與甲狀舌管殘留或牙齒發(fā)育過程中的牙源性上皮殘留有關(guān)［9,13］。本例患者無外傷史、口腔手術(shù)史，且表皮樣囊腫上皮與牙源性上皮均為鱗狀上皮，不具有皮膚附屬器。綜上所述，該頜骨表皮樣囊腫由埋伏牙的殘留牙源性上皮或由包埋的外胚層細(xì)胞發(fā)育而來的可能性較大，但具體來源和機(jī)制還需進(jìn)一步深入研究。

頜骨表皮樣囊腫多見于青壯年，平均發(fā)病年齡（23.9 ± 6.43）歲，通常生長緩慢，早期無癥狀，隨著病變進(jìn)展，骨質(zhì)可向周圍膨脹，表現(xiàn)為頜骨膨隆，最后導(dǎo)致骨板極薄、缺失；病變涉及鄰牙可引起牙齒疼痛、松動移位等；合并感染時，可出現(xiàn)周圍軟組織的腫脹［12,14］。X 線和CT 表現(xiàn)為局部膨脹性骨質(zhì)破壞，邊界清楚，常有硬化邊，周圍骨質(zhì)或牙齒受壓吸收，伴或不伴有恒牙埋伏阻生［6,15］。MRI上表現(xiàn)為T1 加權(quán)像低信號、T2 加權(quán)像高信號［16］。

僅通過臨床表現(xiàn)難以將本病例與含牙囊腫等牙源性囊腫或腫瘤區(qū)分［12］。牙髓活力測試可提供參考，確診仍需借助組織病理學(xué)檢查［9,17］。表皮樣囊腫牙髓一般有活力，組織學(xué)表現(xiàn)為囊腔內(nèi)有灰白色豆渣樣物質(zhì)，鏡下可觀察到囊壁為復(fù)層鱗狀上皮襯里，結(jié)締組織囊壁內(nèi)無皮膚附屬器，且囊腔內(nèi)為層狀排列的角化物［1,18］。炎癥性牙源性囊腫如殘余囊腫與根尖周囊腫，常存在病灶牙牙髓活力消失，組織學(xué)表現(xiàn)為鱗狀上皮不規(guī)則，囊壁有大量炎細(xì)胞浸潤［19-20］。發(fā)育性牙源性囊腫如含牙囊腫、牙源性角化囊腫等牙髓活力正常［21］。含牙囊腫穿刺可抽出草黃色液體，組織學(xué)表現(xiàn)為薄層鱗狀上皮，囊壁無明顯炎癥［22-23］。牙源性角化囊腫抽出物可含皮脂樣物質(zhì)，組織學(xué)表現(xiàn)為波浪狀的鱗狀上皮，有時能在囊壁內(nèi)觀察到微小子囊［24-25］。牙源性腫瘤如成釉細(xì)胞瘤，組織學(xué)可見特征性成釉器樣結(jié)構(gòu)［26］。

頜骨表皮樣囊腫主要通過手術(shù)摘除，預(yù)后良好，復(fù)發(fā)率低［6,9］。對于埋伏牙的處理主要有兩種方案，一種方案是保留埋伏牙，使其自行萌出或輔以正畸牽引引導(dǎo)其萌出，有助于恢復(fù)患者咬合關(guān)系及咀嚼功能［27］。但該方案若運(yùn)用于頜骨表皮樣囊腫是否會導(dǎo)致其復(fù)發(fā)仍值得探討。另一種方案是拔除埋伏牙，在囊腫摘除同期拔除埋伏牙，再將其移植回牙槽窩，術(shù)后行根管治療，預(yù)后良好［28-29］。對于病變范圍較大，且疑似成釉細(xì)胞瘤的病例更需謹(jǐn)慎，應(yīng)行術(shù)前活檢確診，因?yàn)槟壳按蠓秶某捎约?xì)胞瘤在手術(shù)切除后采用自體骨移植，若誤診為成釉細(xì)胞瘤，將對患者造成不可逆的創(chuàng)傷。若活檢提示牙源性囊腫可考慮行袋形術(shù)或減壓術(shù)，待病變范圍縮小后手術(shù)摘除，以減小創(chuàng)傷［30-31］。

3 小 結(jié)

筆者報道的下頜骨表皮樣囊腫伴83 牙滯留、43 牙埋伏阻生的病例，在臨床上非常罕見。常規(guī)術(shù)前檢查難以診斷，牙髓活力測試可對診斷提供參考，確診仍需組織病理學(xué)檢查。頜骨表皮樣囊腫術(shù)后預(yù)后良好，復(fù)發(fā)率低。對于范圍較大類似成釉細(xì)胞瘤的頜骨表皮樣囊腫，為避免誤診及過度治療，臨床醫(yī)生應(yīng)行術(shù)前活檢，再根據(jù)活檢結(jié)果及病損范圍選擇不同的手術(shù)方式。

【Author contributions】Lin YH analyzed the case and wrote the article.Lin SQ, Chen LL collected medical data, revised the article.Wang T designed the study, guided and critically reviewed the article structures.All authors read and approved the final manuscript as submitted.