王 羽 李燕男

1.濰坊醫(yī)學院醫(yī)學影像學院 (山東 濰坊 261053)

2.山東省德州市婦幼保健院放射影像科 (山東 德州 253000)

1 病例資料

患者男，49歲?；颊?021年因體檢發(fā)現(xiàn)上縱隔腫物，無發(fā)熱、寒戰(zhàn)，無呼吸道癥狀，無胸悶、氣短等不適癥狀，未作臨床治療，持續(xù)隨訪。2022年7月18日，復查胸部CT發(fā)現(xiàn)縱隔占位增大，遂于2022年7月25日以“縱隔占位”收治入院。患者否認其他相關疾病，查體及各項實驗室檢查均未見明顯異常。

既往輔助檢查(2021年8月)胸部CT：左中縱隔見一類圓形較高密度影，截面直徑約3.9cm，邊界清，病灶內(nèi)密度均勻，平均CT值約75Hu，診斷為縱隔良性占位。

入院后輔助檢查：(1)胸部增強CT：左中縱隔區(qū)主動脈弓左旁可見一類圓形較高密度影，大小約5.4×4.7cm，邊界清晰，與左肺分界清晰，左肺局部受壓，病灶內(nèi)密度均勻，可見鈣化密度，平掃CT值約80Hu(圖1)，增強掃描動脈期及靜脈期均未見明顯強化，CT值約80Hu(圖2)。初步診斷為縱隔良性占位，不除外腫大淋巴結(jié)可能。(2)血常規(guī)、凝血功能、生化等檢查均未見明顯異常。

圖1 CT平掃肺窗、縱隔窗、矢狀位及冠狀位示左中縱隔較高密度灶，其內(nèi)可見點狀鈣化，病灶與左肺分界清晰，左肺局部受壓。圖2 CT增強動脈期、靜脈期的矢狀位及冠狀位示病灶未見明顯強化。圖3 組織病理：病理切片顯示縱隔病變內(nèi)查見纖毛柱狀上皮細胞、軟骨組織、彈力纖維、平滑肌、粘液腺等組織。

手術(shù)及病理：術(shù)前檢查未見明顯手術(shù)禁忌證，于2022年7月27日行胸腔鏡下經(jīng)左胸縱隔占位切除術(shù)，術(shù)中探查：(1)縱隔病變位于縱隔內(nèi)降主動脈旁；(2)腫物大小約5cm，邊界清，活動度良好，觸之質(zhì)韌，切開后可見粘稠、深褐色、膠凍樣囊液；(3)病變蒂部與心包相連；(4)電鉤將病變蒂部縱隔胸膜打開，超聲刀離斷蒂部，完整切除病變。術(shù)后患者一般情況好，術(shù)后第2天拔除胸腔引流管，準許出院。

病理檢查結(jié)果：灰紅色囊腫一枚，大小約8×6×3.5cm，壁厚0.1-0.2cm，內(nèi)含淡黃色油脂樣物，纖毛柱狀上皮細胞、軟骨組織、彈力纖維、平滑肌、粘液腺等組織(圖3)，考慮為左中縱隔支氣管源性囊腫。

2 討 論

隨著影像學檢查手段的普及，縱隔內(nèi)支氣管囊腫(bronchogenic cysts，ΒC)等縱隔內(nèi)占位的檢出率逐年上升?？v隔空間小，其內(nèi)重要組織密集，正確診斷縱隔內(nèi)占位對臨床治療有重要意義。

呼吸系統(tǒng)先天性疾病少見，ΒC是發(fā)生于縱隔內(nèi)較為常見的先天性發(fā)育異常性疾病[1]，是由胚胎時支氣管胚芽迷走至縱隔伴發(fā)育異常所致，可發(fā)生在縱隔的任何部位，囊腫多數(shù)位于氣管、支氣管氣管隆突附近，約有90%發(fā)生于縱隔內(nèi)[2]。ΒC不同病人的病灶內(nèi)密度在CT檢查中高低不一，差別較大，密度較高的支氣管囊腫相關病例報道較少，這也導致相關閱片經(jīng)驗不足。臨床上絕大多數(shù)ΒC患者無明顯癥狀且病變部位和影像學表現(xiàn)多樣，依據(jù)CT檢查常無法做出明確診斷，初診的綜合誤診率約為28.3%-70.6%[3]。

臨床工作中所提及的支氣管囊腫一般被認為約79%發(fā)生于中縱隔，17%位于后縱隔，3%位于前縱隔，以中縱隔中上部氣管旁和隆突下多見[4-5]，同氣管、主支氣管關系，支氣管囊腫為神經(jīng)源性腫瘤外最常見的后縱隔腫物[6]。本文報道1例發(fā)生于左中縱隔主動脈弓左旁的高密度支氣管囊腫，結(jié)合患者的臨床資料、影像學檢查及病理結(jié)果得以確診。由于本病例為發(fā)生于中縱隔主動脈弓左旁的孤立病灶，且與周邊組織分界明顯，在影像學中發(fā)生于此位置并有相似CT表現(xiàn)的常見占位性病變有心包囊腫、血管瘤、副神經(jīng)節(jié)瘤、異位胸腺瘤[7-8]、淋巴瘤[9-10]、縱隔皮樣囊腫[11]、縱隔淋巴管囊腫[12]、castleman病[13-14]等。其中心包囊腫與ΒC往往有高度相似性的影像學表現(xiàn)，大多數(shù)病灶內(nèi)密度較低，呈水樣密度，而且二者一般均無強化，單純從影像學表現(xiàn)上鑒別難度極高，且本例ΒC術(shù)中發(fā)現(xiàn)病變蒂部與心包相連，所以無論從影像學角度還是臨床角度都極易造成誤診，其他疾病CT增強掃描往往會有不同程度強化表現(xiàn)，可資鑒別診斷。

ΒC內(nèi)部CT值可呈現(xiàn)較大差異，約0-65Hu不等[4]，而本例支氣管囊腫平掃及增強掃描CT值均約為80Hu，較既往常見的支氣管囊腫CT值明顯增高。CT值與其內(nèi)容物有關，單純含水的囊腫，CT上呈液體密度，CT值通常低于20Hu，部分支氣管囊腫囊內(nèi)容物含鈣或草酸鈣結(jié)晶，CT值可增高，偶可見液-液平面[4]。支氣管囊腫在MRI表現(xiàn)為平掃T1WI呈低信號，T2WI呈高信號，蛋白質(zhì)含量高者，T1WI上病灶信號亦呈升高趨勢。本例病灶內(nèi)部CT值增高的原因，考慮可能是其內(nèi)含較多蛋白質(zhì)或合并反復感染甚至出血所致。除此之外，本例支氣管囊腫病理診斷為確保診斷正確性，取樣范圍幾乎包括全部囊壁及大部分囊內(nèi)容物，結(jié)果示多處囊壁取樣均含有不同含量的纖毛柱狀上皮細胞、軟骨組織、彈力纖維等特征性組織標本，囊內(nèi)液體為灰黃色粘稠膠凍樣物質(zhì)。推測本例支氣管囊腫密度增高的原因為異常發(fā)育的支氣管源性囊腫可能仍存有部分正常支氣管的分泌功能，致使本例病灶CT值增高，且本例支氣管囊腫病理示囊壁含有粘液腺，可分泌較多粘液樣成分，造成其內(nèi)液體稠厚，也可導致囊內(nèi)液體密度增高。

根據(jù)國內(nèi)學者余洪等研究報道1例支氣管囊腫CT值高達172Hu[15]，術(shù)中所見囊內(nèi)容物為乳白色膠凍樣液體，分析可能與所含鈣乳成分較多有關，本例支氣管囊腫囊內(nèi)未見明顯鈣類成分，CT值低于含鈣類成分囊腫而高于周邊軟組織。

由于較高CT值的支氣管囊腫較為罕見，所以容易在初診時不易作出明確診斷，這要求臨床醫(yī)生、影像診斷醫(yī)生、病理醫(yī)生不斷加深對醫(yī)學專業(yè)知識的學習，努力發(fā)現(xiàn)病灶新的特點，同時要拓寬自己的診斷聯(lián)想思路，提高術(shù)前診斷正確性的概率，為臨床診斷提供更堅實的基礎。