陳雪萍，張慶英，吳 毅*，王鴻武，饒文旺，李 多，歐 燕，蘇少媛，劉桂敏

（1. 汕頭大學(xué)醫(yī)學(xué)院第二附屬醫(yī)院，廣東 汕頭 515041；2. 汕頭大學(xué)醫(yī)學(xué)院公共衛(wèi)生與預(yù)防醫(yī)學(xué)教研室，廣東 汕頭 515041 *通信作者：吳 毅，E-mail：wuyi202209@163.com）

孤獨癥譜系障礙（Autism spectrum disorder，ASD）是發(fā)生于兒童早期的，以社交、語言交流障礙、興趣或活動范圍狹窄以及重復(fù)刻板行為為主要特征的神經(jīng)發(fā)育障礙性疾?。?］。調(diào)查數(shù)據(jù)顯示，2018年，美國8 歲以下ASD 兒童患病率為2.27%，2020 年該數(shù)據(jù)上升至2.8%［2-3］。ASD 發(fā)病率上升，可能與ASD 實際增加、診斷標(biāo)準(zhǔn)的廣泛化、公眾醫(yī)學(xué)意識提高以及兒童早期診斷能力提升等有關(guān)［4-6］。在治療方面，多項研究表明，早期密集行為干預(yù)（Early Intensive Behavioral Intervention，EIBI）對ASD 患兒的癥狀改善具有重要作用［7-9］，在降低干預(yù)成本的同時，使ASD 患兒受益最大化［10-15］。目前，對ASD 的干預(yù)方法包括應(yīng)用行為分析（Applied Behavior Analysis，ABA）、父母介導(dǎo)的治療或父母管理培訓(xùn)等［16］?；贏BA 的早期干預(yù)有助于提高ASD 患兒的認(rèn)知功能、語言能力以及適應(yīng)性技能［17-20］。相關(guān)研究也表明，以家庭為中心、由專家進(jìn)行指導(dǎo)的家庭訓(xùn)練是提高ASD患兒社交能力的方法之一［21］。

目前，國內(nèi)對ASD 患兒干預(yù)主要依賴于特殊機構(gòu)訓(xùn)練，但機構(gòu)治療師資質(zhì)和能力參差不齊，專業(yè)性不強［22］，ABA 訓(xùn)練的應(yīng)用較少，一對一密集干預(yù)時間短；專業(yè)的ABA 密集行為干預(yù)費用昂貴，普通家庭可能難以承擔(dān)。因此，為了向ASD 患兒提供科學(xué)的干預(yù)并減輕家庭經(jīng)濟負(fù)擔(dān)，由專業(yè)人士指導(dǎo)的、以ABA 為原則的家庭密集行為訓(xùn)練是一種值得探索的方法。

語言行為里程碑評估及安置計劃（Verbal Behavior Milestones Assessment and Placement Program，VB-MAPP）［23］是以ABA程序及斯金納的語言行為分析為基礎(chǔ)的評估工具，能對ASD 患兒進(jìn)行全面語言相關(guān)功能的評定以及設(shè)計或調(diào)整相關(guān)干預(yù)計劃［24］。本研究采用VB-MAPP 對ASD 患兒進(jìn)行里程碑評估并設(shè)置個性化干預(yù)方案，使家長了解患兒當(dāng)前語言能力水平，明確患兒語言訓(xùn)練目標(biāo)［25］。通過對家長進(jìn)行培訓(xùn)，家長掌握相關(guān)ABA 理論知識及實操技能并實施家庭密集行為干預(yù)，探索以家長為主導(dǎo)的早期家庭密集行為干預(yù)對ASD 患兒提要求、命名及聽者反應(yīng)能力的影響，為制定家庭干預(yù)策略提供參考。

1 對象與方法

1.1 對象

選取2020年9月-2021年12月在汕頭大學(xué)醫(yī)學(xué)院第二附屬醫(yī)院兒童康復(fù)科就診并診斷為ASD 的2～3 歲患兒為研究對象。采用同期非隨機對照試驗，將ASD 患兒分為研究組和對照組。研究組入組標(biāo)準(zhǔn)：①符合《精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊（第5 版）》（Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders，fifth edition，DSM-5）ASD 診斷標(biāo)準(zhǔn)；②年齡2～3 歲；③患兒家長自愿參與以VB-MAPP 為基礎(chǔ)的家庭密集行為干預(yù)6 個月。排除標(biāo)準(zhǔn)：①診斷為Rett 綜合征、阿斯伯格綜合征、其他發(fā)育障礙性疾病及遺傳代謝性疾病的患兒；②有高膽紅素血癥、核黃疸、缺血缺氧性腦病、癲癇等嚴(yán)重影響神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育的疾病病史者；③父母有智力低下、癲癇等疾病病史者，有特殊遺傳性疾病史者；④同時參與其他康復(fù)訓(xùn)練者。符合入組標(biāo)準(zhǔn)且不符合排除標(biāo)準(zhǔn)共24例。同期招募未參與該家庭模式干預(yù)的ASD 患兒作為對照組。入組標(biāo)準(zhǔn)：符合DSM-5 中ASD 的診斷標(biāo)準(zhǔn)；②年齡2～3歲；③參與其他特殊機構(gòu)或早教機構(gòu)培訓(xùn)6 個月。排除標(biāo)準(zhǔn)：同研究組排除標(biāo)準(zhǔn)。符合納入標(biāo)準(zhǔn)且不符合排除標(biāo)準(zhǔn)的ASD 患兒共14 例。所有患兒家長對本研究方案均知情同意。本研究通過汕頭大學(xué)醫(yī)學(xué)院第二附屬醫(yī)院倫理委員會批準(zhǔn)［倫理審批號：汕大醫(yī)附二倫審科（2020-3）號］。

1.2 干預(yù)方法

對照組接受為期6個月的其他特殊機構(gòu)訓(xùn)練或早教機構(gòu)培訓(xùn)。研究組接受以VB-MAPP 為基礎(chǔ)的家庭密集行為干預(yù)，持續(xù)6個月。根據(jù)VB-MAPP評估結(jié)果以及患兒家庭情況，與患兒家長共同制定個性化訓(xùn)練方案。醫(yī)院干預(yù)部分：整個家長培訓(xùn)及患兒訓(xùn)練持續(xù)6 個月，前三個月的家長培訓(xùn)及患兒訓(xùn)練每周一次，第四個月每兩周一次，后兩個月每月一次，每次干預(yù)時長80 min，包括40 min的治療師與患兒一對一訓(xùn)練和40 min 的家長培訓(xùn)。家庭干預(yù)部分包含離散式回合訓(xùn)練（Discrete Trial Teaching，DTT）和自然情景教學(xué)（Natural Environmental Teaching，NET）。建立患兒家長微信群，家長每周上傳3 個以上對患兒進(jìn)行家庭干預(yù)的視頻，專業(yè)醫(yī)師及治療師進(jìn)行督導(dǎo)，對視頻中出現(xiàn)的操作問題進(jìn)行講解并再次演示。家長培訓(xùn)內(nèi)容見表1。

表1 家長培訓(xùn)教學(xué)主題及內(nèi)容Table 1 Themes and contents of parent training

1.3 資料收集和VB-MAPP評定

采用自編問卷收集患兒的性別和年齡以及家長的年齡和受教育程度。半年后，收集患兒前三個月及后三個月平均每周家庭訓(xùn)練時長。

于干預(yù)前及干預(yù)6 個月后，對兩組患兒進(jìn)行VB-MAPP 評定。VB-MAPP 由五個部分組成：里程碑評估、障礙評估、轉(zhuǎn)銜評估、任務(wù)分析和支持性能力以及安置和個別化教育計劃（Individualized education program，IEP）目標(biāo)。其中，里程碑評估包含170 項語言和學(xué)習(xí)技能以及16 個領(lǐng)域，每個領(lǐng)域滿分為5～15 分，里程碑評估滿分170 分。根據(jù)評定結(jié)果，將ASD 患兒語言能力分為三個發(fā)展階段：0～45 分為一階水平，相當(dāng)于0～18 個月齡兒童的語言能力；46～105 分為二階水平，相當(dāng)于18～30 個月齡兒童的語言能力；106～170 分為三階水平，相當(dāng)于30～48個月齡兒童的語言能力［25］。評分越高表明語言能力越好。本研究將VB-MAPP 里程碑總評分以及能夠體現(xiàn)幼兒早期功能性語言能力的提要求、命名和聽者反應(yīng)三個領(lǐng)域作為評定指標(biāo)，三個領(lǐng)域滿分均為15分，一二三階各占5分。

在安靜整潔的評估室進(jìn)行評定，由2 名經(jīng)過一致性培訓(xùn)、具有VB-MAPP 評估資格的治療師進(jìn)行評定。視患兒具體情況，若患兒無法長時間配合，可分時段進(jìn)行評定，對每名患兒的評定耗時1～4 h。于兩周內(nèi)完成VB-MAPP評定。

1.4 統(tǒng)計方法

采用SPSS 26.0 進(jìn)行統(tǒng)計分析。對人口學(xué)數(shù)據(jù)進(jìn)行描述統(tǒng)計，正態(tài)分布的計量資料以（±s）表示，非正態(tài)分布的計量資料以［M（Q1～Q3）］表示。計數(shù)資料以［n（%）］表示，采用χ2檢驗。組間比較采用兩獨立樣本t檢驗或秩和檢驗。采用多元線性回歸分析ASD 患兒早期語言能力（提要求、命名、聽者反應(yīng)）改善的影響因素，以患兒的性別、年齡、家長年齡、家長受教育程度、前三個月及后三個月平均每周家庭訓(xùn)練時長為自變量，以干預(yù)前后VB-MAPP里程碑總評分、提要求、命名及聽者反應(yīng)評分的差值為因變量。雙側(cè)檢驗，檢驗水準(zhǔn)α=0.05。

2 結(jié) 果

2.1 ASD患兒及家長基本資料

本研究共納入ASD 患兒38 例，其中研究組24 例，對照組14 例。兩組患兒的年齡、性別構(gòu)成以及父母年齡和受教育程度差異均無統(tǒng)計學(xué)意義（P均＞0.05），兩組前三個月及后三個月平均每周家庭訓(xùn)練時長差異均有統(tǒng)計學(xué)意義（χ2=11.527、10.231，P均＜0.01）。見表2。

表2 兩組ASD患兒相關(guān)資料比較Table 2 Comparison of basic information between two groups

2.2 兩組干預(yù)前后VB-MAPP評分比較

干預(yù)前，兩組VB-MAPP里程碑總評分、提要求、命名及聽者反應(yīng)差異均無統(tǒng)計學(xué)意義（Z=-1.015～1.494，P均＞0.05）。干預(yù)后，研究組VB-MAPP 里程碑總評分、提要求、命名及聽者反應(yīng)評分均高于對照組，差異均有統(tǒng)計學(xué)意義（Z=-4.339～-2.195，P＜0.05或0.01）。見表3。

表3 兩組VB-MAPP評分比較［M（Q1～Q3），分］Table 3 Comparison of VB-MAPP score between two groups

2.3 ASD患兒語言能力改善的影響因素

ASD 患兒性別、年齡、家長年齡、家長受教育程度、前后三個月平均每周訓(xùn)練時長對VB-MAPP 里程碑總評分、提要求、命名能力的影響均無統(tǒng)計學(xué)意義（P均＞0.05）?；純盒詣e、年齡、家長年齡、家長受教育程度、后三個月平均每周訓(xùn)練時長對聽者反應(yīng)能力無影響（P＞0.05），前三個月平均每周家庭訓(xùn)練時長對ASD 患兒聽者反應(yīng)能力的影響有統(tǒng)計學(xué)意義（β=1.029，P＜0.05）。見表4。

表4 ASD患兒語言能力改善影響因素的多元線性回歸分析Table 4 Multiple linear regression analysis of factors influencing verbal ability in ASD children

3 討 論

本研究結(jié)果表明，以VB-MAPP 為基礎(chǔ)的家庭密集行為干預(yù)對ASD 患兒語言能力的提升有良好效果，經(jīng)過對家長進(jìn)行相關(guān)ABA 理論及實操培訓(xùn)，對家庭訓(xùn)練進(jìn)行及時督導(dǎo)，家長在家庭中對患兒進(jìn)行密集行為干預(yù)6 個月后，患兒VB-MAPP 里程碑總評分高于干預(yù)前，與王婷等［26］得出的家長理論+實操培訓(xùn)結(jié)合ABA 療法對ASD 患兒有良好效果的研究結(jié)果一致。Kasari 等［27］研究表明，父母親身實踐培訓(xùn)組ASD 患兒在增加聯(lián)合參與方面優(yōu)于僅對父母進(jìn)行心理教育干預(yù)組。江琤琤等［28］研究表明，聯(lián)合家庭干預(yù)模式的ASD 患兒語言能力較單純康復(fù)訓(xùn)練組進(jìn)步明顯。家長與患兒建立良好的匹配關(guān)系，陪伴時間長，能在日常自然情景中隨時進(jìn)行干預(yù)，如利用患兒的動機引導(dǎo)患兒用語言提要求，將提要求語言轉(zhuǎn)化為命名，并將聽者反應(yīng)訓(xùn)練融入日?；顒又校龠M(jìn)功能性語言的發(fā)展。經(jīng)過科學(xué)合理的培訓(xùn)后，家長能在ASD 患兒干預(yù)中發(fā)揮更大作用。

本研究結(jié)果顯示，干預(yù)6 個月后，研究組VBMAPP 里程碑總評分、提要求、命名以及聽者反應(yīng)評分均高于對照組。研究組接受以VB-MAPP 為基礎(chǔ)的家庭密集行為干預(yù)，平均每周家庭干預(yù)時間多于對照組，其干預(yù)效果優(yōu)于對照組。既往研究也表明，ASD 患兒干預(yù)取得最佳發(fā)展結(jié)果與更多的ABA密集干預(yù)有關(guān)［29］，小于12 歲的ASD 患兒每周接受ABA 訓(xùn)練的時間越長，越能達(dá)到他們安置程序中的個性化目標(biāo)［30］。因此，在對ASD 患兒的干預(yù)過程中，行為訓(xùn)練的密集程度至關(guān)重要。

本研究結(jié)果顯示，前三個月平均每周家庭訓(xùn)練時長對ASD 患兒聽者反應(yīng)能力有影響。在聽者反應(yīng)訓(xùn)練中，家長能夠通過肢體輔助協(xié)助患兒執(zhí)行的語言行為，家長容易得到正反饋，故ASD 患兒在家庭干預(yù)中可得到更充分的聽者反應(yīng)訓(xùn)練。干預(yù)前三個月，因患兒確診ASD 而引起的焦慮心情使得家長更有動力對患兒進(jìn)行積極干預(yù)，訓(xùn)練時間更長，此結(jié)果進(jìn)一步支持了干預(yù)時長對訓(xùn)練效果具有積極影響這一結(jié)論。

本研究結(jié)果顯示，研究組前三個月54.17%的家長能堅持每周干預(yù)時長在20 小時以上，后三個月該數(shù)據(jù)降為37.50%，分析干預(yù)時長不足及無法維持的可能原因：①50%以上的家長受教育程度為大專以下，可能對家庭訓(xùn)練技能掌握欠佳；②前期家長因為焦慮而對患兒進(jìn)行積極的干預(yù)，后期可能因為恒心不足或不能持續(xù)得到正反饋而有所懈怠。

綜上所述，以VB-MAPP 為基礎(chǔ)的、由家長主導(dǎo)進(jìn)行的早期家庭密集行為干預(yù)可能有助于改善ASD患兒提要求、命名和聽者反應(yīng)能力。本研究局限性：①對照組樣本量較?。虎趯嶒炘O(shè)計存在部分條件控制不嚴(yán)格，如兩組每周家庭訓(xùn)練時長不同，無法比較以VB-MAPP 為基礎(chǔ)的家庭密集行為干預(yù)與其他機構(gòu)干預(yù)效果的差別；③干預(yù)后未對兩組患兒進(jìn)行癥狀學(xué)或發(fā)育學(xué)指標(biāo)評估。后續(xù)研究可增加樣本量，完善分組、相關(guān)評估及數(shù)據(jù)，進(jìn)一步驗證結(jié)果。