任航軍 崔星國(guó) 張蓮美

異位甲狀腺組織（ectopic thyroid tissue，ETT）是甲狀腺在胚胎發(fā)育和下移過(guò)程中發(fā)生異常所致，可位于甲狀腺舌管胚胎遷移路徑的任何位置。ETT 是最常見(jiàn)的甲狀腺發(fā)育不良形式，占所有類型的48%～61%[1]；ETT 的發(fā)病率為1/（10～30）萬(wàn)（女性占75%～80%），通常無(wú)明顯癥狀[1-2]。其中舌甲狀腺占90%[3]，女性居多，舌外ETT 更是罕見(jiàn)。在此報(bào)道1 例位于左側(cè)頸部的ETT 并回顧相關(guān)文獻(xiàn)。

1 臨床資料

患者，女，47 歲，以“發(fā)現(xiàn)左頸前部腫物3 年”為主訴，于2022 年1 月10 日入住延邊大學(xué)附屬醫(yī)院甲乳外科?；颊? 年前在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院體檢時(shí)發(fā)現(xiàn)甲狀腺結(jié)節(jié)，無(wú)吞咽困難，無(wú)飲水嗆咳，無(wú)呼吸困難，醫(yī)師建議定期復(fù)查。近期到延邊大學(xué)附屬醫(yī)院復(fù)查彩超后提示左側(cè)頸部淋巴結(jié)腫大?？紤]暫不能排除惡性可能，建議入院后手術(shù)治療，門診以“甲狀腺腫物性質(zhì)待查”收入甲狀腺乳腺外科。發(fā)現(xiàn)腫物以來(lái)，飲食睡眠可，二便正常，體質(zhì)量無(wú)明顯變化。即往史：有高血壓病史5 年，口服苯磺酸氨氯地平片，血壓控制可；否認(rèn)糖尿病、冠心病等病史。入院查體：體溫36.7 ℃，脈搏74 次/min，呼吸18 次/min，血壓168/100 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa），發(fā)育正常，營(yíng)養(yǎng)中等，神志清楚，頸部未見(jiàn)明顯隆起，雙側(cè)甲狀腺均未觸及明顯腫物，左頸部可觸及1 個(gè)直徑約1.0 cm×1.0 cm 的腫大淋巴結(jié)。

輔助檢查：甲狀腺功能測(cè)定：促甲狀腺激素0.97 μIU/mL，總?cè)饧谞钕僭彼?.15 ng/mL，總甲狀腺素13.52 μg/dL，甲狀腺過(guò)氧化物酶抗體1.1 IU/mL，甲狀腺球蛋白抗體0.9 IU/mL。甲狀腺彩色多普勒超聲：甲狀腺左葉上極見(jiàn)1 個(gè)實(shí)性低回聲結(jié)節(jié)，大小約12.0 mm×7.0 mm×7.0 mm，形態(tài)欠規(guī)則，縱橫比＜1，邊界欠清，內(nèi)部及邊緣見(jiàn)點(diǎn)狀及斑點(diǎn)狀鈣化，其后方伴聲影，結(jié)節(jié)可見(jiàn)斑點(diǎn)狀血流信號(hào)，左側(cè)頸部可見(jiàn)幾個(gè)等回聲，最大約23.0 mm×10.0 mm，邊界清，形態(tài)欠規(guī)則，部分等回聲邊緣及內(nèi)部可見(jiàn)斑點(diǎn)狀鈣化，其內(nèi)見(jiàn)條狀血流信號(hào)，右側(cè)頸部未見(jiàn)異常腫大淋巴結(jié)回聲。甲狀腺計(jì)算機(jī)斷層掃描（CT）：甲狀腺左葉上極見(jiàn)0.7 cm 大小結(jié)節(jié)，增強(qiáng)后較明顯強(qiáng)化，邊緣鈣化，喉部未見(jiàn)明顯異常密度影。喉旁軟骨未見(jiàn)明顯破壞征像。咽旁間隙無(wú)變狹。左側(cè)頸部見(jiàn)多個(gè)腫大淋巴結(jié)，增強(qiáng)明顯強(qiáng)化。細(xì)針穿刺細(xì)胞學(xué)檢查（FNAC）：（送檢左側(cè)甲狀腺穿刺涂片）見(jiàn)到少量淋巴細(xì)胞，未見(jiàn)腫瘤細(xì)胞。粗針穿刺病理學(xué)檢查：（左頸部腫物）送檢組織內(nèi)可見(jiàn)甲狀腺組織，分化較好。術(shù)前診斷：甲狀腺腫物性質(zhì)待查。

術(shù)前相關(guān)檢查均在正常范圍內(nèi)，生命體征平穩(wěn)，血壓穩(wěn)定可耐受，血糖正常，排除手術(shù)禁忌證，擇日在全麻下手術(shù)。術(shù)中見(jiàn)：納米碳注射于甲狀腺左葉，甲狀腺左葉腫大，觸及多個(gè)大小不等腫塊，最大約

2.0 cm×1.0 cm，質(zhì)硬，邊界不清。右葉腫大明顯，可觸及多個(gè)大小不等的腫物，質(zhì)硬，邊界不清。行雙側(cè)甲狀腺全切除術(shù)+中央?yún)^(qū)淋巴結(jié)清掃+清掃左側(cè)頸部Ⅱ、Ⅲ、Ⅳ區(qū)淋巴結(jié)。術(shù)中病理回報(bào)：右側(cè)甲狀腺微小乳頭狀癌，大小約1.0 mm×1.5 mm；左側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫，部分處玻璃樣變，伴鈣化。中央?yún)^(qū)淋巴結(jié)及左側(cè)頸部淋巴結(jié)送術(shù)后病理。

術(shù)后病理學(xué)檢查：（右側(cè)）甲狀腺微小乳頭狀癌（約1.0 mm×1.5 mm）；（左側(cè)）甲狀腺見(jiàn)到多個(gè)結(jié)節(jié)，細(xì)胞核有異型性，間質(zhì)膠原纖維玻璃樣變性，免疫組化結(jié)果不支持惡性，考慮具有乳頭狀癌特征的濾泡性腫瘤；送檢淋巴結(jié)為結(jié)節(jié)狀增生的甲狀腺組織，部分細(xì)胞有異型性，伴灶狀淋巴細(xì)胞浸潤(rùn)，免疫組化結(jié)果不支持惡性，考慮異位甲狀腺，具有乳頭狀癌特征的濾泡性腫瘤；免疫組化結(jié)果顯示：左側(cè)甲狀腺結(jié)節(jié)呈CK19（-），CD56（部分-）；左頸部淋巴結(jié)CK19（-），CD56（部分-）。明確診斷：（1）右側(cè)甲狀腺癌；（2）左側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫；（3）異位甲狀腺。

術(shù)后第6 天，患者切口愈合良好，無(wú)聲音嘶啞、飲水嗆咳、呼吸困難，無(wú)明顯不適，恢復(fù)良好出院。囑患者定期復(fù)查；口服左甲狀腺素鈉片（優(yōu)甲樂(lè)）25 μg，每日1 次；1 個(gè)月后復(fù)查甲狀腺功能。

2 討論

ETT 的發(fā)病機(jī)制尚未完全闡明。然而，甲狀腺憩室正常遷移的異?；蜃铚徽J(rèn)為是大多數(shù)ETT 病例的原因。甲狀腺早期胚胎發(fā)生的異常和未定型內(nèi)胚層細(xì)胞的異位分化被認(rèn)為是解釋甲狀腺正常遷移路線以外不典型的、遙遠(yuǎn)的ETT 位置的可能假設(shè)[4]。

當(dāng)甲狀腺組織在甲狀腺以外的地方被發(fā)現(xiàn)時(shí)，必須想到兩種可能性:異位甲狀腺組織或甲狀腺癌轉(zhuǎn)移。本病例基于術(shù)前超聲、影像學(xué)、細(xì)針細(xì)胞學(xué)和粗針組織學(xué)檢查結(jié)果，考慮原發(fā)甲狀腺癌可能性大，左側(cè)頸部腫物穿刺結(jié)果含有甲狀腺組織，考慮甲狀腺癌淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。

ETT 多無(wú)特異性臨床表現(xiàn)，或因異位甲狀腺發(fā)生位置和大小不同而出現(xiàn)非特異性臨床癥狀，如無(wú)力、疼痛、呼吸困難、腹瀉、出血和其他并發(fā)癥[5]；當(dāng)ETT 出現(xiàn)在頸部或周圍時(shí)也可以出現(xiàn)聲音嘶啞、吞咽困難或異物感[6]。本例患者也是無(wú)癥狀的，術(shù)前難以明確診斷。異位甲狀腺亦可發(fā)生甲狀腺腫、功能亢進(jìn)、出血性或囊性變性等相關(guān)病變，甚至發(fā)生惡變，異位甲狀腺組織的惡性轉(zhuǎn)化相對(duì)少見(jiàn)（＜1%）[2]。ETT可分為迷走甲狀腺和副甲狀腺兩種類型。前者頸前正常位置甲狀腺缺如而身體其他部位出現(xiàn)甲狀腺組織，占70%～75%[7]，此時(shí)異位甲狀腺為體內(nèi)甲狀腺激素唯一來(lái)源，可伴有先天性甲狀腺功能減低；后者頸部正常部位存在甲狀腺而身體其他部位也出現(xiàn)甲狀腺組織，占25%～30%[7]。本病例屬于副甲狀腺異位于左頸部。

異位甲狀腺應(yīng)與甲狀腺癌轉(zhuǎn)移、畸胎瘤、惡性淋巴瘤等鑒別，需檢查甲狀腺功能，以排除甲狀腺疾病。異位甲狀腺可以通過(guò)放射性核素甲狀腺顯像、超聲、CT、核磁共振、活檢和甲狀腺功能測(cè)試來(lái)診斷。初步評(píng)估首選高分辨率超聲掃描，特別是頸部腫塊。它是非侵入性的，具有成本效益。同時(shí)也可以用來(lái)確定異位甲狀腺的存在，通過(guò)顯示周圍或內(nèi)部彩色血流信號(hào)反映血管充血，提高了檢測(cè)異位甲狀腺的靈敏度。雖然甲狀腺超聲可用于評(píng)估異位甲狀腺，但缺乏診斷異位的敏感性。異位甲狀腺組織在CT 平掃上具有特征的均勻高衰減，密度高于周圍軟組織，CT 掃描可以提供更多的解剖和形態(tài)學(xué)細(xì)節(jié)。在MRI 掃描上，異位甲狀腺組織通常在T1 和T2 圖像上與周圍肌肉組織相比呈等至輕度高信號(hào)，當(dāng)信號(hào)是高度密集時(shí)，考慮是惡變[8]。有學(xué)者認(rèn)為，使用123I、131I 或99mTc-過(guò)锝酸鹽的閃爍顯像具有組織特異性，可用于確認(rèn)甲狀腺性質(zhì)以及顯示異位甲狀腺，也可用于鑒別頸前中線腫塊的其他病因，如甲狀舌管囊腫、淋巴結(jié)腫大、脂肪瘤、皮脂腺囊腫、血管異常、非甲狀腺惡性腫瘤等[9]。然而，對(duì)于小體積的甲狀腺組織或無(wú)功能性異位甲狀腺組織可能有局限性，根據(jù)所選擇的同位素，它的準(zhǔn)確性可能會(huì)受到甲狀腺替代治療或含碘造影劑的影響。因此，可以認(rèn)為異位甲狀腺腫在放射性核素甲狀腺顯像、CT 和核磁共振成像上沒(méi)有明確的表現(xiàn)，用這些方法診斷非常困難，活檢仍需提供最終診斷。

FNAC 或粗針活檢可以幫助區(qū)分良性和惡性病變，當(dāng)結(jié)節(jié)太小時(shí)穿刺容易出現(xiàn)取樣錯(cuò)誤。結(jié)合術(shù)前檢查本病例考慮原發(fā)甲狀腺有惡變可能，穿刺左頸部腫塊有甲狀腺組織，考慮甲狀腺癌的淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。行術(shù)中病理活檢證實(shí)了原發(fā)甲狀腺癌，術(shù)中清掃的頸部區(qū)域淋巴結(jié)和腫塊相連類似于葡萄樣，腫塊外觀、大小和形態(tài)均與淋巴結(jié)均相似，術(shù)后病理回報(bào)是異位甲狀腺組織，無(wú)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。

異位甲狀腺的治療取決于甲狀腺的大小、癥狀、并發(fā)癥或疑似惡性腫瘤。甲狀腺激素的替代和正常甲狀腺狀態(tài)的維持可以通過(guò)抑制TSH 來(lái)減小異位甲狀腺組織的大小。手術(shù)完全切除要謹(jǐn)慎選擇，以預(yù)防惡性轉(zhuǎn)化，定期隨訪可發(fā)現(xiàn)早期惡性轉(zhuǎn)化。副甲狀腺惡變率高且無(wú)明顯功能，手術(shù)切除可獲得良好效果[10]。迷走型甲狀腺是體內(nèi)甲狀腺激素的唯一來(lái)源，若未出現(xiàn)惡變或其他病變時(shí)一般不宜行手術(shù)治療，避免手術(shù)后出現(xiàn)低甲狀腺素血癥[11]。也有研究者認(rèn)為，如果異位甲狀腺是唯一有功能的甲狀腺組織，或者當(dāng)剩余的甲狀腺組織被認(rèn)為不足時(shí)，可以進(jìn)行自體移植以恢復(fù)甲狀腺功能正常[12]。目前，對(duì)于異位甲狀腺的最佳治療策略還沒(méi)有達(dá)成共識(shí)，這可能與該疾病在臨床上的低發(fā)病率有關(guān)。（病例來(lái)源于延邊大學(xué)附屬醫(yī)院甲狀腺乳腺外科。）