張燕敏，劉翔，左偉，高威，趙萍

先天性肛門直腸畸形術后直腸黏膜脫垂是術后常見并發(fā)癥，各家報道的發(fā)生率不盡相同，目前多認為與直腸盲端位置有關［1］。直腸黏膜脫垂不但影響外觀，嚴重者可引起疼痛、出血，繼而干擾病兒排便功能，影響到病兒的日常生活，不利于病兒的身心健康。本研究通過分析肛門直腸畸形術后直腸黏膜脫垂的原因及治療，總結預防該病術后并發(fā)癥防控的一些經(jīng)驗。

1 資料與方法

1.1 一般資料回顧性分析2014 年4 月至2020 年12 月間因先天性肛門直腸畸形術后直腸黏膜脫垂在安徽省兒童醫(yī)院就診的30例病兒資料，直腸會陰瘺、女嬰無肛直腸前庭瘺共7例屬于低位肛門閉鎖，直腸尿道球部瘺、直腸前列腺部瘺、直腸膀胱瘺、泄殖腔畸形（一穴肛）屬于中高位肛門閉鎖共19例，另有4例因在外院行肛門成形術。按照手術方式分為經(jīng)會陰肛門一期成形術組（6 例）、后矢狀入路經(jīng)骶會陰肛門成形（Pena）術組（17 例）、腹腔鏡輔助肛門成形術組（5例）和泄殖腔畸形矯治術手術組（2例）。其中直腸會陰瘺、女嬰無肛直腸前庭瘺行經(jīng)會陰肛門一期成形術，直腸尿道球部瘺、直腸前列腺部瘺、直腸膀胱瘺屬于中高位肛門閉鎖，根據(jù)影像學資料及體格檢查情況決定行Pena 術或腹腔鏡輔助肛門成形術，泄殖腔畸形（一穴肛）行泄殖腔畸形矯治術。直腸黏膜脫垂程度按照黏膜脫垂的長度分為輕度（＜0.5 cm）、中度（0.5～1.0 cm）、重度（＞1.0 cm）［2］。病兒監(jiān)護人對病兒所受治療知情同意，本研究符合《世界醫(yī)學協(xié)會赫爾辛基宣言》相關要求。

1.2 研究方法研究30 例病兒原發(fā)病、肛門手術類型、術后脫垂發(fā)生的平均時間、肛門括約肌收縮情況及相關合并癥情況。隨訪時間范圍為術后6個月至7年。

1.3 治療方法麻醉狀態(tài)下檢查直腸黏膜脫垂程度，用刺激儀探測肛門外括約肌的收縮情況。采用Kelly 評分評估肛門成形術后肛門外括約肌收縮能力，0 分表示無收縮力，1 分表示部分有收縮力，2 分表示肛門收縮良好。首先在黏膜與皮膚交界處縫合牽引線，保留正常肛門皮膚，在牽引線的引導下沿肛緣切開直腸壁，緊貼腸壁分離松解脫垂黏膜，Kelly 評分為2 分直接切除多余黏膜及肛緣瘢痕組織。如肛門外括約肌環(huán)收縮力量薄弱，Kelly 評分為0～1 分則緊縮縫合括約肌，修復外括約肌，使肌肉力量得到加強和完整，再次評估Kelly 評分需達2 分，必要時將腸壁固定于外括約肌上。隨后將腸壁與肛緣皮膚間斷縫合，縫合時帶有輕微的張力，確保在麻醉蘇醒后肛門呈內縮狀態(tài)。有7例病兒同時行造瘺口關閉手術。術后兩周開始行擴肛功能訓練，定期復查直至肛門瘢痕軟化，排便功能正常。典型病例手術過程見圖1～4。

1.4 統(tǒng)計學方法采用SPSS 23.0 軟件進行統(tǒng)計分析。計量資料滿足正態(tài)分布的用± s表示，不滿足正態(tài)分布的用中位數(shù)（下、上四分位數(shù)）［M（P25，P75）］表示；分類變量資料用率或構成比表示。

2 結果

2.1 發(fā)生直腸黏膜脫垂時間本組病例均獲得術后隨訪。所有病兒首次行肛門成形手術時年齡3（3，5）月，在肛門成形術后發(fā)生直腸黏膜脫垂的時間為3（2，7）月。其中男性24 例（80%），女性6 例（20%）。5 例（16.7%）病兒在肛門一期成形術后發(fā)生直腸黏膜脫垂，19 例（63.3%）病兒在造瘺口關閉術前發(fā)生直腸黏膜脫垂，6 例（20%）是關閉造瘺口后出現(xiàn)直腸黏膜脫垂，時間間隔最長的1 例是在外院行Pena 術后7 年發(fā)生直腸黏膜脫垂，在原手術醫(yī)院行脫垂黏膜切除術，術后不久再次發(fā)生直腸黏膜脫垂，2年后家人前來安徽省兒童醫(yī)院就診。

2.2 直腸黏膜脫垂程度5 例（16.7%）表現(xiàn)為輕度脫垂、14 例（46.7%）發(fā)生中度脫垂、11 例（36.7%）病兒發(fā)生重度脫垂，見表1。

表1 不同術式治療先天性肛門直腸畸形術后直腸黏膜脫垂病兒30例脫垂程度分布/例

2.3 肛門括約肌收縮力評估行Pena 術后組病兒肛門收縮力評分為（1.12±0.49）分，腹腔鏡輔助肛門成形術后肛門收縮力評分為（1.40±0.55）分，經(jīng)會陰肛門一期成形術病兒肛門收縮力評分為（1.83±0.41）分，泄殖腔畸形矯治術后肛門收縮力評分為（1.5±0.71）分。不同術式病兒肛門括約肌收縮力評分分布見表2。

表2 不同術式治療先天性肛門直腸畸形術后直腸黏膜脫垂病兒30例肛門括約肌收縮力評分分布/例

2.4 手術效果30例病兒術后在門診定期隨訪，未出現(xiàn)失聯(lián)狀況。隨訪期間除1例在直腸黏膜脫垂術后1個月發(fā)生肛門狹窄，通過麻醉擴肛治愈外，其余治療效果滿意，無復發(fā)及術后瘢痕等并發(fā)癥，肛門收縮力良好。典型病例手術后效果見圖5，6。

3 討論

直腸黏膜脫垂常見于肛門成形術后。目前認為與會陰切口過大、肛門括約肌發(fā)育不良、肛門括約肌功能受損、直腸游離過多、擴肛方式不當?shù)扔嘘P，影響病兒的生活質量，應根據(jù)情況進行手術。

直腸黏膜脫垂各報道的發(fā)生率不同，跨度較大［3-4］，考慮與原發(fā)病的種類有關，目前認為在中高位肛門直腸畸形中更多見。首先應分清直腸腸管全層脫垂與僅有黏膜脫垂的區(qū)別［5］。本組病例中，未觀察到直腸腸壁全層脫垂的情況。從手術層面來說，筆者觀察到行Pena 術的病兒所占人數(shù)最多，由于行后矢狀入路肛門成形術都是中高位畸形，多數(shù)肛門括約肌發(fā)育相對薄弱，術后易出現(xiàn)直腸黏膜脫垂。本單位早期幾例高位肛門成形術后出現(xiàn)黏膜脫垂，后期進行修復手術，效果良好［6］。因開展腹腔鏡輔助肛門成形術的時間較晚，病例數(shù)較少，本組病例中有5例腹腔鏡輔助肛門成形術后發(fā)生直腸黏膜脫垂的病兒，相對發(fā)生率較高，這提示直腸盲端位置越高，病兒肛門括約肌發(fā)育越差，從而導致收縮力越小，直腸腸管及黏膜層越容易發(fā)生脫垂。至于哪種手術方式術后直腸黏膜脫垂發(fā)生概率更高，目前國際上尚未達成共識。有學者研究后認為，行Pena 術時可以重建肛門括約肌，并將直腸與固定于肛門括約肌復合體，這樣有助于防止直腸黏膜脫垂的發(fā)生［7］。但也有學者提出腹腔鏡輔助肛門成形術因為不破壞肛門括約肌復合體，更符合生理特點，直腸黏膜脫垂以及其他術后并發(fā)癥如大便失禁、污糞等發(fā)生率低于Pena術［8］，這兩種手術的優(yōu)缺點及遠期效果尚有待于進一步觀察與總結。本組病例中，6 例病兒是經(jīng)會陰一期肛門成形術后出現(xiàn)黏膜脫垂，追溯原因，可能與早期開展肛門手術時未能關注因瘺管穿行導致括約肌前緣薄弱有一定關系。應該來說，隨著手術技巧的不斷提高［9-10］，直腸黏膜脫垂發(fā)生的可能性越來越小。

直腸黏膜脫垂的手術方式很多，現(xiàn)在多采用切除脫垂黏膜的方式，手術方式簡單有效［11-12］。由于肛門通過收縮外括約肌來收縮肛門，控制排便，筆者在手術中，重點檢查肛門外括約肌的完整性與收縮能力，根據(jù)外括約肌的情況決定具體手術方式。充分解剖游離直腸腸壁，切除多余黏膜，將直腸后壁與肛門外括約肌固定防止其回縮與脫垂，縫合腸管與皮膚時帶有一定的張力，手術完成后肛門外觀呈內縮狀態(tài)，對于同時存在肛門外括約肌不完整、收縮力弱的病兒，需要重建肛門外括約?。?3］使之恢復收縮力。

關于進行直腸黏膜脫垂手術的手術時機，國際上尚未形成定論。在隨訪過程中發(fā)現(xiàn)，直腸黏膜脫垂多發(fā)生于肛門成形術后半年之內，可以早期進行修復。筆者發(fā)現(xiàn)黏膜脫垂嚴重的病兒，其肛門外括約肌收縮力量往往薄弱甚至肛門外突，需行針對肛門外括約肌及盆底肌的訓練進行有針對性的功能訓練，待肛門外括約肌收縮力正?；蚪咏r方可進行直腸黏膜脫垂手術。當然，因有病兒在肛門成形術后5～7 年方發(fā)生直腸黏膜脫垂，建議肛門術后需要長期隨訪，指導繼續(xù)進行肛門功能的訓練，以期達到良好的控便能力。

同時筆者注意到，肛門直腸畸形術后肛門瘢痕狹窄與直腸黏膜脫垂可同時存在，究其原因，可能系術后未能正確擴肛引起瘢痕狹窄［14］，病兒隨后排便費力，導致直腸黏膜脫垂產生，這提示我們正確擴肛的重要性。

由于此組病例數(shù)有限，僅對發(fā)生直腸黏膜脫垂的處理對策進行探討，未分析本組病例中直腸黏膜脫垂程度與原發(fā)病、肛門成形手術方式及與肛門外括約肌收縮力是否存在相關性，將在后續(xù)的研究中加以完善。另外考慮到社會性因素，既往病兒家長對于中高位肛門直腸閉鎖存在選擇性治療的情況，病兒男女比例差異較大。

（本文圖1～6見封三）