黃申鋒， 林家軍， 譚 陽， 蔡治方

1 遵義醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院 肝膽胰外科， 貴州 遵義 563003；2 遵義醫(yī)科大學(xué)第二附屬醫(yī)院 肝膽胰外科， 貴州 遵義 563000

1 病例資料

患者男性，59歲，因“檢查發(fā)現(xiàn)左肝占位5 d”于2020年12月21日收入遵義醫(yī)科大學(xué)第二附屬醫(yī)院肝膽外科。5 d前患者因持續(xù)發(fā)熱于外院就診，自訴偶感上腹脹痛不適，無惡心、嘔吐，無胸悶、氣促及呼吸困難，無腹脹及腹瀉。胸部CT示：右肺中葉纖維化灶，左肺上葉節(jié)段性不張，肝臟占位。遂進(jìn)一步行上腹部CT平掃+增強(qiáng)示：(1)考慮肝左葉原發(fā)性肝癌并肝內(nèi)轉(zhuǎn)移可能性大；(2)膽囊結(jié)石；(3)雙側(cè)胸腔少量積液。后轉(zhuǎn)入本科，患者精神、飲食、睡眠可，二便如常，體質(zhì)量無明顯增減。查體：腹部平坦，全身皮膚及鞏膜無黃染，未見腸形、蠕動(dòng)波及疝。腹平軟，上腹壓痛陽性，無反跳痛及肌緊張，墨菲征陰性，肝脾肋緣下未觸及，移動(dòng)性濁音陰性，肝區(qū)及腎區(qū)扣擊痛陰性，腸鳴音5次/min。血常規(guī)：WBC 10.47×109/L，嗜酸性粒細(xì)胞百分比 17%，嗜酸性粒細(xì)胞絕對(duì)值 0.65×109/L，RBC 3.46×109/L；乙型肝炎五項(xiàng)：HBsAg 153.33 IU/mL ，抗-HBe 0.01 COI，抗-HBc 11.62 COI，HBV DNA 3.95×105IU/mL；肝功能：ALT 85 U/L，AST 127 U/L，GGT 145 U/L，ChE 3.54 kU/L；AFP 56 ng/mL；大便常規(guī)未見異常，無蟲卵；腎功能未見異常。上腹部CT平掃+增強(qiáng)(圖1)示：肝左葉占位，考慮原發(fā)性肝癌可能性大；肝臟多發(fā)低密度影，考慮囊腫或轉(zhuǎn)移瘤；肝硬化；膽囊結(jié)石；腹膜后多發(fā)淋巴結(jié)。術(shù)前診斷：懷疑原發(fā)性肝癌，膿腫；膽囊結(jié)石；乙型肝炎后肝硬化；HBV感染。完善相關(guān)輔助檢查及術(shù)前準(zhǔn)備后，于2020年12月28日全麻下行腹腔鏡下左肝外葉切除+膽囊切除術(shù)，術(shù)中見肝臟萎縮，肝臟表面凹凸不平、質(zhì)硬，呈肝硬化改變，肝左葉見一大小約9.0 cm×6.8 cm腫物，突出于肝臟表面，包膜完整、質(zhì)軟，腫物周圍見多發(fā)結(jié)節(jié)。術(shù)后剖開標(biāo)本組織見：大量膿液；部分肝臟壞死組織；多發(fā)結(jié)節(jié)，結(jié)節(jié)質(zhì)地硬，剖開結(jié)節(jié)切面呈魚肉樣，中央液化壞死(圖2)。術(shù)后標(biāo)本送病理檢查提示：肝組織見竇道及嗜酸性膿腫形成，竇道內(nèi)見較多Charcot-Leyden結(jié)晶，竇道壁上皮樣細(xì)胞增生，大量漿細(xì)胞、淋巴細(xì)胞、泡沫細(xì)胞及大量嗜酸性粒細(xì)胞浸潤(rùn)，可見多核巨細(xì)胞，提示并殖吸蟲感染。肝細(xì)胞水腫，碎片狀壞死及橋接樣壞死，呈肝硬化改變(圖3)。術(shù)后診斷：肝型衛(wèi)氏并殖吸蟲病并膿腫形成；膽囊結(jié)石；乙型肝炎后肝硬化；HBV感染。術(shù)后予以抗感染、保肝、維持水電解質(zhì)平衡治療。術(shù)后第2天復(fù)查血常規(guī)：WBC 12.83×109/L，中性粒細(xì)胞百分比 85%，單核粒細(xì)胞絕對(duì)值 0.64×109/L，RBC 3.53×109/L；肝功能：ALT 84 U/L，AST 97 U/L，GGT 100 U/L，ChE 3.54 kU/L，TBil 34.9 μmol/L，DBil 11.6 μmol/L。術(shù)后7 d治愈后出院，囑患者出院繼續(xù)口服吡喹酮抗并殖吸蟲治療，出院后分別于第1、6個(gè)月于本院門診復(fù)查，均未見病灶復(fù)發(fā)。

注：a，平掃期可見左肝外葉低密度病灶(箭頭)；b，增強(qiáng)期可見左肝外葉病灶邊緣強(qiáng)化(箭頭)。

2 討論

并殖吸蟲病又稱肺吸蟲病，是一種人獸共患的慢性寄生蟲病，常因生食或半生食含并殖吸蟲活囊蚴的溪蟹、蜊蛄或飲用疫區(qū)生水而感染，我國(guó)并殖吸蟲主要分布于東北、浙江、四川、重慶、云南、貴州等地[1-2]。肺部是并殖吸蟲病最常感染的部位，同時(shí)還可異位寄生于腦、脊髓、肌肉、皮下、肝等1處或者多處部位，引起相應(yīng)病變及功能障礙[3-4]。 肝型并殖吸蟲病較為少見，其臨床表現(xiàn)無特異性，部分患者可出現(xiàn)慢性右上腹疼痛或背部疼痛[5]，而部分患者可能始終無明顯癥狀，直至相關(guān)檢查偶然發(fā)現(xiàn)[6]。由于肝型并殖吸蟲在痰液或糞便中的低檢出率，術(shù)前明確診斷困難，多為穿刺活檢或術(shù)后病理確診。

注：a，大體標(biāo)本表面呈多發(fā)結(jié)節(jié)樣外觀；b，術(shù)后剖開標(biāo)本組織后見魚肉樣壞死組織。

注：a，×20；b，×100，箭頭所示為Charcot-Leyden晶體。

本例患者無生食或半生食溪蟹、蜊蛄、小龍蝦等習(xí)慣，便常規(guī)未檢出成蟲或蟲卵，但術(shù)后追問個(gè)人史得知患者長(zhǎng)期居住在銅仁市邊遠(yuǎn)山區(qū)，且長(zhǎng)期飲用生水，故存在流行病史。入院時(shí)，患者嗜酸性粒細(xì)胞計(jì)數(shù)升高，但未予重視，且無特異性消化道癥狀，影像學(xué)表現(xiàn)與原發(fā)性肝癌相似，術(shù)前腹部CT可見團(tuán)塊樣低密度影，增強(qiáng)期強(qiáng)化，符合原發(fā)性肝癌的CT影像學(xué)表現(xiàn)，然而忽視了該患者的流行病史及外周血嗜酸性粒細(xì)胞在鑒別診斷肝型并殖吸蟲中的重要意義[7]。本例患者合并HBV感染且AFP水平升高，遵循長(zhǎng)期慢性肝炎-肝硬化-肝癌的考量[8-10]，被誤診為原發(fā)性肝癌。目前，肝型并殖吸蟲的臨床診斷可結(jié)合外周血中性粒細(xì)胞及嗜酸性粒細(xì)胞，免疫學(xué)試驗(yàn)(免疫吸附驗(yàn)、金標(biāo)免疫滲濾試驗(yàn))及病原學(xué)檢查等[11-12]。肝型并殖吸蟲病的影像學(xué)表現(xiàn)為肝包膜下實(shí)質(zhì)內(nèi)多個(gè)囊實(shí)性病灶融合成的管道狀、分頁狀低密度灶、串珠樣低密度影，形成囊狀、管狀，典型者呈“隧道”征樣改變，可有助于肝癌與肝型并殖吸蟲病的鑒別[13]。然而，本例患者影像學(xué)表現(xiàn)與既往報(bào)道不同，并無隧道樣增強(qiáng)區(qū)特點(diǎn)，體現(xiàn)出并殖吸蟲在肝臟不同時(shí)期影像學(xué)的多樣性。本例患者從CT影像學(xué)檢查對(duì)肝型并殖吸蟲病的鑒別診斷存在困難，最終診斷的金標(biāo)準(zhǔn)仍為病理學(xué)檢查。Ye等[14]報(bào)道認(rèn)為，只要在病理活檢組織中發(fā)現(xiàn)并殖吸蟲體或蟲卵，即可確診；如未見蟲體或蟲卵，只要具備下列病理特點(diǎn)也可以診斷肝型并殖吸蟲：(1)組織細(xì)胞壞死伴嗜酸性粒細(xì)胞浸潤(rùn)；(2)在壞死物中發(fā)現(xiàn)大量夏科-萊登結(jié)晶；(3)凝固性壞死的腔穴形成。本例患者由于腫塊較大，懷疑為惡性腫瘤，采用手術(shù)治療，術(shù)后病理提示肝型并殖吸蟲，術(shù)后接受吡喹酮口服抗寄生蟲治療。雖然肝型并殖吸蟲病并不常見，但在肝惡性腫瘤的鑒別診斷中應(yīng)予以考慮。

回顧本例誤診原因，主要包括：(1)患者慢性乙型肝炎病史，CT檢查提示肝葉占位、肝硬化。診斷思維局限，造成誤診；(2)臨床上肝型并殖吸蟲病少見，對(duì)肝型并殖吸蟲認(rèn)識(shí)不足，容易忽視；(3)影像科醫(yī)師缺乏患者病史資料，未考慮并殖吸蟲病；(4)忽略詢問流行病史，未予重視；(5)忽略患者外周血WBC、嗜酸性粒細(xì)胞水平均明顯升高在診斷寄生蟲病中的意義；(6)影像學(xué)表現(xiàn)無特異性；(7)患者以發(fā)熱為主訴就診，而無其他特異性臨床癥狀。肝型并殖吸蟲病臨床表現(xiàn)復(fù)雜多變，臨床上應(yīng)提高對(duì)該病的認(rèn)識(shí)，當(dāng)肝占位患者出現(xiàn)嗜酸性粒細(xì)胞水平升高時(shí)，應(yīng)詳細(xì)采集患者的流行病學(xué)資料，考慮肝型并殖吸蟲病的可能，必要時(shí)應(yīng)與影像科醫(yī)師會(huì)診開展鑒別診斷，從而減少誤診，及時(shí)診斷治療。

倫理學(xué)聲明：本例報(bào)告已獲得患者知情同意。

利益沖突聲明：所有作者均聲明不存在利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明：黃申鋒負(fù)責(zé)課題設(shè)計(jì)，資料分析，撰寫論文；林家軍、譚陽參與收集數(shù)據(jù)，修改論文；蔡治方負(fù)責(zé)擬定寫作思路，指導(dǎo)撰寫文章并最后定稿。