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        左腎Rosai-Dorfman 病1 例分析并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

        2021-10-13 08:00:14穎,傅
        大醫(yī)生 2021年10期

        謝 穎,傅 洋

        [昆明市第一人民醫(yī)院(昆明醫(yī)學(xué)院附屬甘美醫(yī)院)CT 室,云南昆明 650224]

        羅道?。≧osai-Dorfman disease,RDD)是一種罕見(jiàn)的竇組織細(xì)胞增生伴巨淋巴結(jié)?。╯inus histiocytosis with massive lymphadenopathy,SHML),病因不明,屬于非腫瘤性的良性組織細(xì)胞增生性疾病[1]。本病可有包括腎在內(nèi)的結(jié)外多器官受累,被稱為結(jié)外型RDD[2]?,F(xiàn)結(jié)合文獻(xiàn)綜述報(bào)道1 例左腎受累的結(jié)外型RDD。

        1 病例資料

        患者女,46 歲,因“左側(cè)腰腹部疼痛3 月余”于昆明市第一人民醫(yī)院(昆明醫(yī)學(xué)院附屬甘美醫(yī)院)就診?;颊? 個(gè)多月前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)左側(cè)腰部疼痛,向左下腹放射,疼痛明顯,伴尿頻、尿急、尿痛及肉眼血尿。查體:生命征平穩(wěn),未見(jiàn)呼吸、心血管系統(tǒng)異常。雙腎區(qū)無(wú)隆起,皮膚無(wú)紅腫。左側(cè)肋脊角壓痛,左腎區(qū)叩擊痛,臥位及坐位雙腎均未觸及。輸尿管行程區(qū)無(wú)壓痛,膀胱區(qū)平坦無(wú)壓痛,未捫及包塊。輔助檢查:尿液分析提示淡紅色,隱血3+。腎臟超聲可見(jiàn)左腎存在低回聲區(qū),大小分別為1.6 cm×1.8 cm、1.5 cm×1.2 cm,邊界尚清,見(jiàn)圖1(①)。雙腎CT 平掃示左腎中外側(cè)部膨隆,可見(jiàn)條狀高密度影,左腎上極前部可見(jiàn)一圓形脂肪密度影,長(zhǎng)徑11 mm,見(jiàn)圖1(②)。血常規(guī)、肝腎功能、血電解質(zhì)、甲狀腺功能三項(xiàng)、凝血功能等其他實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果均未見(jiàn)明顯異常,相關(guān)血清腫瘤標(biāo)記物檢查也未見(jiàn)異常,部分檢查結(jié)果見(jiàn)表1。既往史:高血壓病史7 年余,2014年因膽囊結(jié)石曾行腹腔鏡膽囊切除術(shù)。

        圖1 患者腎臟影像檢查結(jié)果

        表1 患者實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果(部分)

        結(jié)合患者臨床資料,初步診斷左腎占位原因待查??紤]到患者的腫物體積較大、影像學(xué)特征提示腫瘤惡性潛能較高,故進(jìn)行腎穿刺活檢(左腎中極)?;顧z組織病理顯示:顯微鏡下腎組織中見(jiàn)成片分布的淋巴細(xì)胞,散在淋巴濾泡形成,竇組織細(xì)胞增生。病變特征符合RDD,確診結(jié)外型RDD。確診后,患者接受了根治性左腎切除術(shù)治療。手術(shù)切除標(biāo)本(左腎及左輸尿管)病理結(jié)果:①大體觀可見(jiàn)左腎大小11.3 cm×5.5 cm,腎被膜易剝離無(wú)異常;腎脂肪囊異常,切面于輸尿管起始見(jiàn)腫物,腫物大小1.3 cm×3.2 cm,界限清楚,腫物累及腎周脂肪及腎盂,腎門區(qū)血管沒(méi)有瘤栓。輸尿管長(zhǎng)9.5 cm、直徑0.35 cm。見(jiàn)圖2。②鏡下觀可見(jiàn)腫瘤組織呈結(jié)節(jié)狀,其內(nèi)見(jiàn)大量胞漿豐富、嗜酸性的細(xì)胞分布,可見(jiàn)組織細(xì)胞吞噬淋巴細(xì)胞現(xiàn)象,其間可見(jiàn)較多淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞浸潤(rùn);免疫組織化學(xué)結(jié)果:S-100 蛋白陽(yáng)性,細(xì)胞分化抗原(CD)1a 陰性,見(jiàn)圖3。左側(cè)輸尿管斷端組織慢性炎,未見(jiàn)癌。

        圖2 術(shù)中切除左腎及左輸尿管標(biāo)本大體觀

        圖3 腎組織切片鏡下觀(×400,免疫組化)

        2 討論

        RDD 的病因至今不明,其發(fā)病可能與患者機(jī)體的免疫紊亂或者病毒感染存在一定的關(guān)聯(lián)[3]。Rosai-Dorfman 病發(fā)病率較低,總例數(shù)僅有1 000 例左右,而結(jié)外型Rosai-Dorfman 病更低。另外,該類型疾病往往與慢性炎癥及腫瘤的表現(xiàn)有共性,因此容易誤診為惡性腫瘤[4]。

        RDD 的臨床表現(xiàn)主要可以歸納為以下幾種:①病變部位多發(fā)生于淋巴結(jié)內(nèi),40%左右可伴結(jié)外累及或單獨(dú)發(fā)生于淋巴結(jié)外,最常伴發(fā)的是皮膚病變[3,5],還可見(jiàn)于腎[2]、中樞神經(jīng)系統(tǒng)[6]、骨骼[7]、軟組織[8]、頭頸[9]等;②RDD 癥狀多與受累部位有關(guān),如皮膚受累出現(xiàn)結(jié)節(jié)及丘疹,可有皮損隆起[5],頸部受累可出現(xiàn)憋氣、聲嘶等[9],而中樞神經(jīng)系統(tǒng)受累可能出現(xiàn)四肢抽搐、暈厥等[8];③RDD 患者實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果沒(méi)有明顯的特異性,部分患者有血IgG4 升高[10]、輕度貧血、紅細(xì)胞沉降率升高等[1]。

        影像學(xué)發(fā)現(xiàn)對(duì)于RDD 的診斷意義有限,因?yàn)橛跋癖憩F(xiàn)無(wú)特異性。目前相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道多為MRI 呈等T1或稍長(zhǎng)T1、長(zhǎng)T2信號(hào),偶見(jiàn)短T2信號(hào),增強(qiáng)掃描可見(jiàn)均勻或周邊強(qiáng)化[2,11]。CT 對(duì)于診斷RDD 同樣缺乏特異性。有報(bào)道認(rèn)為環(huán)狀或半環(huán)狀強(qiáng)化征或許是淋巴結(jié)RDD 的CT 特征表現(xiàn)之一,但尚需積累樣本以進(jìn)一步研究[12]。影像診斷的難點(diǎn)一是報(bào)道少、認(rèn)識(shí)不足,二是要首先排除影像表現(xiàn)類似的疾病。RDD 的病理學(xué)特點(diǎn)為淋巴竇明顯擴(kuò)張,淋巴結(jié)結(jié)構(gòu)部分或完全破壞。目前RDD 的病理報(bào)道相對(duì)較多,一般經(jīng)免疫組化檢查即可確診,其中最特征的免疫組化表現(xiàn)是S-100 蛋白陽(yáng)性而CD1a 陰性[12]。

        目前醫(yī)學(xué)界認(rèn)為RDD 的預(yù)后一般呈良性[13]。多數(shù)患者在數(shù)月或數(shù)年之內(nèi),病情會(huì)自行減退或消失,但也存在少數(shù)患者(尤其是中樞神經(jīng)系統(tǒng)受累者),起病急驟、病情進(jìn)展迅速,以致多器官功能障礙,最終死亡[14]。由于臨床上對(duì)RDD 的發(fā)病原因存在很大的爭(zhēng)議,其治療方法的選擇也存在一定分歧。當(dāng)前,該病的主要治療目的是控制RDD 病變部位的局部增大及減少?gòu)?fù)發(fā),常見(jiàn)的處理是外科手術(shù)切除[15]。如果患者自身沒(méi)有重要器官受損或手術(shù)無(wú)法完全清除病灶,可采用細(xì)胞毒性藥物或類固醇激素藥物治療[16]。然而,即使手術(shù)完整切除病灶,本病依然有復(fù)發(fā)的可能[17],故手術(shù)治療后需要對(duì)患者進(jìn)行長(zhǎng)期的隨訪以及時(shí)發(fā)現(xiàn)疾病進(jìn)展。

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