李平 穆耶賽爾·麥麥提尼亞孜 史傳見 楊春華 楊天智

肺栓塞是以各種栓子阻塞肺動脈及其分支為其發(fā)病原因的一組疾病或臨床綜合征的最常見的總稱。包括血栓栓塞、脂肪栓塞、空氣栓塞、羊水栓塞及其他罕見栓子栓塞，如寄生蟲。包蟲，又稱棘球絳蟲，包蟲病是棘球絳蟲的幼蟲寄生在人體所致的一種人獸共患寄生蟲病。犬科動物排泄的蟲卵為傳染源，人飲用或食用蟲卵污染的水源及食物而感染，誤食的蟲卵經(jīng)腸黏膜進入門靜脈系統(tǒng)，大部分被阻留在肝臟形成肝包蟲，部分經(jīng)血液循環(huán)到達肺動脈系統(tǒng)發(fā)展為肺包蟲，極罕見停留在肺動脈系統(tǒng)發(fā)生肺動脈包蟲栓塞。由于肺動脈包蟲栓塞極其罕見，導致其診斷困難，易誤診。

本文報道1例肺動脈包蟲栓塞誤診為急性肺血栓栓塞的病例，報告如下。

病史資料

患者男性、42歲、維吾爾族、羊肉屠宰工；2015年因為“胸痛、胸悶氣短、干咳1月”就診；胸痛為胸骨后鈍痛，伴活動受限，否認夜間陣發(fā)性呼吸困難，不伴有發(fā)熱、咯血、消瘦等；既往有肝包蟲病史及手術史；家里有養(yǎng)狗史；體征：血壓110/75mmHg，呼吸23次/分，T 36.7℃，脈搏112次/分，經(jīng)皮脈搏氧飽和度89%(未吸氧)，雙肺未聞及干濕性啰音，胸壁無壓痛，心率112次/分，律齊，心界不大，腹部可見陳舊性手術切口疤痕，腹部無壓痛、反跳痛及腹肌緊張，雙下肢無浮腫，下肢周徑等大，未見靜脈曲張。輔助檢查：血常規(guī)：白細胞9.92×109/L，中性粒細胞百分比87.2%，血紅蛋白162g/L，血小板152×109/L；血氣分析：PH 7.45、PaCO235mmHg、PaO242mmHg；D-dimer 1.45mg/L；凝血酶原時間11.1s；PCT 0.35ng/mL；CRP 7.2mg/L；抗HIV陰性；ESR 25mm/h；肝腎功能正常；腹部B超：肝包蟲并鈣化；肺部CT(圖1)：左肺上葉前段、右肺上葉前段、后段、右肺中葉可見沿支氣管平行走形的粗條狀密度增高影，邊緣不光滑，遠端可見結節(jié)樣膨出，左下肺胸膜下見片狀密度增高影，尖端指向肺門；心臟B超：心臟室壁運動正常，房室腔大小正常，射血分數(shù)正常；心電圖：竇性心律。初步診斷：1、左下肺病變性質待定：①肺部感染？②肺梗死？2、急性肺血栓栓塞待排。治療上給予可樂必妥針0.5g qd ivgtt抗感染，并給予止咳對癥處理；Wells評分不除外肺血栓栓塞，給予依諾肝素鈉0.4mL q12h ih抗凝治療。動態(tài)觀察3天，患者咳嗽癥狀緩解，胸悶氣短改善不明顯。積極尋找病因：肺CTA(圖2)：左肺上葉前段、右肺上葉前段、后段、右肺中葉可見沿支氣管平行走形的粗條狀密度增高影，邊緣不光滑，遠端可見結節(jié)樣膨出，右肺中葉索條狀病灶無強化，其邊緣可見造影劑；左下肺胸膜下見片狀密度增高影，尖端指向肺門，病變無強化；左下肺動脈充盈缺損，考慮多發(fā)肺動脈血栓栓塞。支氣管鏡檢查(圖3)：氣管、主支氣管、葉、段支氣管及亞段支氣管通暢，病變部位保護性毛刷刷檢一般細菌培養(yǎng)陰性，灌洗液一般細菌培養(yǎng)陰性；支原體及衣原體抗體陰性；雙下肢深靜脈超聲：未見血栓性改變?？ㄋ赡釋嶒炾栃?。易栓癥檢查陰性；ANCA陰性；自身抗體譜陰性；病情分析：1)感染性疾?。夯颊邇H僅表現(xiàn)為干咳，肺部CT左下肺胸膜下病變不除外感染，但是血常規(guī)白細胞計數(shù)及分類、CRP及PCT正常，支原體及衣原體抗體檢查陰性，可樂必妥抗感染治療僅干咳改善，多個支氣管周圍伴行病灶無法用感染性疾病解釋；2)支氣管粘液嵌塞綜合征：研究顯示[1]，此病多有慢性呼吸道疾病史，有明確的粘痰咳出病史，肺部CT可見指套征，支氣管鏡檢查可見氣道內(nèi)粘液痰栓堵塞支氣管，但是該患者無慢性呼吸道疾病史，無反復咯粘稠痰病史，肺部CT病變部位旁可清晰見伴行支氣管，支氣管鏡檢查管腔通暢，故不考慮此病； 3)急性肺血栓栓塞：患者呼吸困難、胸痛，D-dimer高，心電圖及心臟B超無冠心病心功能不全的證據(jù)，肺CTA所見肺部病變與支氣管伴行，考慮肺動脈，肺動脈內(nèi)異常密度影，無造影劑填充，左下肺動脈充盈缺損，符合肺動脈血栓栓塞影像改變，繼續(xù)依諾肝素鈉抗凝治療，動態(tài)觀察患者胸悶氣短改善，給予辦理出院手續(xù)，后序貫給予利伐沙班片15mg bid po抗凝治療第22天時，利伐沙班片改為20mg qd po。囑患者3月后來我科復診。

由于患者依從性差，未來復診，3月后自行停藥。2018年再次因為胸悶氣短伴咳嗽入住我科，追問病史這3年來仍有胸悶氣短，活動輕度受限，無咯血及夜間呼吸困難發(fā)作。復查：D-dimer 1.05mg/L；PCT0.05ng/mL；肝腎功能正常；腹部B超：肝包蟲并鈣化；心臟B超：心臟室壁運動正常，房室腔大小正常；心電圖：竇性心律。復查支氣管鏡檢查：未見明顯異常。復查肺CTA(圖4)：較前比較，左肺上葉前段、右肺上葉前段、后段、右肺中葉可見沿支氣管平行走形的粗條狀密度增高影增粗，部分周圍出現(xiàn)囊腔，可見水上浮蓮征、新月形或鐮刀狀氣體影；左下肺病變演變成囊腔，周圍可見鐮刀狀氣體影；左下肺動脈充盈缺損；肺CTA提示肺動脈包蟲栓塞及肺包蟲；結合診治經(jīng)過及患者生活在牧區(qū)病情分析：患者肺CTA肺動脈不顯影，充盈缺損，正規(guī)抗凝治療無效，且無肺血栓栓塞的危險因素及明確病因，肺動脈內(nèi)異常密度影血栓栓塞不支持，有無其他栓子或是肺動脈肉瘤可能。第一，肺動脈肉瘤為惡性病變，研究顯示[2]，此病起病隱匿，多有發(fā)熱、食欲減退、體重下降、病變肺CTA檢查主肺動脈、左右主肺動脈、甚至右室流出道充盈缺損，顯示腫塊，治療多以手術，預后差。而該患者呼吸困難、胸痛，D-dimer高，肺CTA所見多個肺葉肺動脈內(nèi)異常密度影，左下肺動脈充盈缺損，主肺動脈及左右肺動脈未見異常，病史已經(jīng)3年，充盈缺損變化不大，不符合惡性征象，故不考慮此病。第二，結合患者生活在新疆，且為羊肉屠宰工及有養(yǎng)狗史，既往有包蟲病史，復查肺部CT左下肺病變演變?yōu)榈湫头伟x影像，卡松尼實驗陽性，左下肺病變手術切除符合包蟲病變(圖5)，故最終診斷：1)肺動脈包蟲栓塞；2)肺包蟲。治療上給予口服阿苯達唑脂質體抗包蟲治療，跟蹤隨訪目前癥狀消失。

討 論

包蟲病是棘球絳蟲的幼蟲寄生在人體所致的一種人獸共患寄生蟲病。囊型包蟲病最常見，由細粒棘球絳蟲的幼蟲(棘球蚴)寄生人體組織器官所致。呈世界性分布，畜牧業(yè)發(fā)達的國家和地區(qū)多見。我國包蟲病高發(fā)流行區(qū)主要集中在高山草甸地區(qū)及氣候寒冷、干旱少雨的牧區(qū)及半農(nóng)半牧區(qū)。新疆作為牧區(qū)是世界包蟲高發(fā)地區(qū)[3-4]。感染源：犬科動物排泄帶蟲卵的糞便污染水源、食物；感染途徑：人、有蹄類動物和鼠類等飲用或食用蟲卵污染的水源及食物而感染；易感人群：不同種族和性別的人對棘球絳蟲均易感。從事牧業(yè)生產(chǎn)、狩獵和皮毛加工的人群為高危人群易感。

圖11A:右肺中葉索條狀密度增高影；1B:左下肺胸膜下尖端指向肺門的楔形密度增高影；1C:左下肺胸膜下楔形密度增高影，肝臟可見包蟲囊圖22A:右肺中葉索條狀病灶無強化，其邊緣可見造影劑；2B:左下肺動脈充盈缺損圖3支氣管鏡檢查右肺中葉通暢

圖44A-4D:較前比較右肺中葉沿支氣管平行走形的粗條狀病灶增粗，部分周圍出現(xiàn)囊腔,左下肺可見水上浮蓮征、新月形，鐮刀狀氣體影；左下肺動脈充盈缺損；提示肺動脈包蟲栓塞。圖55A，5B:手術標本：包蟲。

發(fā)病機制：誤食的蟲卵經(jīng)腸黏膜進入門靜脈系統(tǒng)，大部分被阻留在肝臟，部分經(jīng)血液循環(huán)到達肺部、腦等。以肝肺多見，可出現(xiàn)在很多臟器，如腦、眼眶、脾、腎及肌等。被棘球絳蟲蟲卵污染的食物、水源被人類食用或飲用，蟲卵在腸內(nèi)經(jīng)消化液的作用下，脫殼而出形成蚴，穿過腸黏膜進入門靜脈系統(tǒng)，循環(huán)至肝臟，大部分蚴被肝臟阻留在肝臟(約占75%)形成包蟲，少部分經(jīng)血液循環(huán)至肺動脈(約占15%)形成肺包蟲，最常見的寄生器官為肝臟，肺是僅次于肝臟最常見的發(fā)病器官，肺發(fā)病率在10%～40%[5]。少部分播散至其他臟器，蟲卵在其停留部位發(fā)育。然而多個蟲卵被阻留在肺動脈及其分支系統(tǒng)，停留發(fā)育成包蟲病灶，堵塞肺動脈，肺動脈包蟲栓塞。臨床表現(xiàn)：被阻塞的肺動脈系統(tǒng)隨著肺動脈壓力的升高，引起肺血管阻力增加，表現(xiàn)為呼吸功能不全及心功能不全，胸悶氣短、活動受限、胸痛及心悸，長期栓塞并發(fā)慢性栓塞性肺動脈高壓；常伴隨有肝包蟲、肺包蟲。診斷主要依據(jù)臨床表現(xiàn)呼吸困難、心悸、胸痛，然而這些癥狀無特異性，結合有包蟲疫區(qū)居住史，結合輔助檢查血氣分析、肺部CT，肺CTA、腹部B超、心臟B超，下肢深靜脈及盆腔靜脈超聲，用已知病因無法解釋時，需要考慮到此病，結合病史綜合分析診斷此病。治療上以藥物治療為主，殺死蟲卵，病灶停止增長，病灶機化吸收，早期不宜手術取出，因為病灶囊液外漏，可能導致嚴重過敏性疾病，危及生命死亡。

綜上所述，肝包蟲合并肺包蟲，若肺CTA提示肺動脈異常密度改變，充盈缺損，容易誤診，需警惕肺動脈包蟲栓塞。據(jù)報道[6-7], 肝包蟲合并肺包蟲發(fā)生率為4%～25%。其機制來自肝臟蟲卵停留在肺動脈分枝，發(fā)育阻塞管腔所致，其臨床上伴有肝、肺包蟲；診斷依據(jù)流行病學疫區(qū)居住史，有呼吸困難、咳嗽、心悸等癥狀，肝臟超聲及肺部CT發(fā)現(xiàn)肝肺包蟲，肺CTA肺動脈條狀低密度影，充盈缺損，不能用已知病因解釋，需警惕肺動脈包蟲栓塞。治療上肺動脈內(nèi)包蟲栓塞以抗包蟲治療，糾正心肺功能不全，若肝、肺包蟲有手術指征行手術切除。