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        骨骼廣泛受累的蠟淚樣骨病骨顯像1例

        2018-04-20 08:24:28鄭曉佐魏玲格黃曉杰黃建敏河北醫(yī)科大學(xué)第三醫(yī)院河北石家莊050051
        關(guān)鍵詞:左足骨病長軸

        解 朋,鄭曉佐,魏玲格,黃曉杰,黃建敏 (河北醫(yī)科大學(xué)第三醫(yī)院,河北 石家莊 050051)

        病例男,33歲,主因“左足腫脹、疼痛10 d”為主訴就診?;颊哂?0 d前無明顯誘因出現(xiàn)左足部腫脹、疼痛,活動后加重,未行任何治療而就診于我院骨科?;颊咭话闱闆r良好,發(fā)育良好,否認(rèn)家族遺傳病史,體格檢查示脊柱及雙下肢無畸形,主被動活動及表淺感覺未及明顯異常,雙上肢及右下肢感覺、運(yùn)動未見明顯異常,左膝關(guān)節(jié)活動正常,左下肢皮膚未見紅腫,皮溫正常,左脛腓骨中下段壓痛、叩擊痛,左踝關(guān)節(jié)背伸、內(nèi)翻活動稍受限。實(shí)驗(yàn)室檢查血常規(guī)、血鈣、血磷、血清堿性磷酸酶、C反應(yīng)蛋白、血沉、血清甲狀旁腺激素、腫瘤標(biāo)志物及甲狀腺功能均未見明顯異常。

        X線及CT檢查(圖1)示左脛骨、左距骨、左足舟骨、內(nèi)側(cè)楔骨、左足第1及第2跖骨、第一近節(jié)趾骨可見多發(fā)結(jié)節(jié)樣、斑片樣及條帶狀骨質(zhì)硬化,局部骨皮質(zhì)稍厚,髓腔內(nèi)密度增高變窄,部分硬化,脛骨病變與骨干長軸一致,自上而下似蠟燭油流下。

        患者為評估病變范圍行全身骨顯像檢查。采用美國GE公司Intinia Hawkeye型SPECT儀行 “99Tcm-MDP”全身骨顯像(MDP由北京師宏藥物研制中心提供)。骨顯像(圖2)示左股骨、左脛骨、左腓骨、左踝關(guān)節(jié)、左足、右髖臼及右股骨頭處可見中度異常放射性濃聚灶,左股骨形態(tài)欠規(guī)整,左股骨及左脛骨處異常放射性攝取沿骨干長軸走形,自上而下,形似滴蠟。余骨未見明顯異常放射性濃聚影或稀疏減淡區(qū)。

        根據(jù)影像學(xué)檢查及患者臨床資料,最終診斷為“蠟淚樣骨病”[1-5],是一種以X線表現(xiàn)進(jìn)行命名和診斷的疾病。

        圖1 X線及CT示左脛骨、左距骨、左足舟骨、內(nèi)側(cè)楔骨、左足第1及第2跖骨、第一近節(jié)趾骨可見多發(fā)結(jié)節(jié)樣、斑片樣及條帶狀骨質(zhì)硬化,局部骨皮質(zhì)稍厚,髓腔內(nèi)密度增高變窄,部分硬化,脛骨病變與骨干長軸一致,自上而下似蠟燭油流下。 圖2 全身骨顯像示左股骨、左脛骨、左腓骨、左踝關(guān)節(jié)、左足、右髖臼及右股骨頭處可見中度異常放射性濃聚灶,左股骨形態(tài)欠規(guī)整,左股骨及左脛骨處異常放射性攝取沿骨干長軸走形,自上而下,形似滴蠟。余骨未見明顯異常放射性濃聚影或稀疏減淡區(qū)。

        討論蠟淚樣骨病,最初在1922年首先由Leri和Joanny報(bào)道[1],又稱肢骨紋狀增生病、蠟油樣骨病或燭淚樣骨質(zhì)增生,病因目前尚不明確,是一種罕見的骨質(zhì)硬化性疾病,其發(fā)病率約為1/100萬左右,男女發(fā)病率無明顯差異。好發(fā)部位為單一肢體的四肢長管狀骨,短骨或扁平骨受累較少見,雙側(cè)同時受累更為少見,下肢骨較上肢骨多見。發(fā)病年齡往往自兒童開始,至青、中年時癥狀加重,就診年齡多為10~42歲,常以疼痛為最早的臨床表現(xiàn)。本例患者就診年齡為33歲,主要癥狀為左足部的腫脹和疼痛,受累及的部位廣泛,且為雙側(cè)受累,為較罕見的蠟淚樣骨病。

        結(jié)合臨床病史以及患骨的形態(tài)、密度、非對稱性分布,特別是外形像蠟燭燃燒后蠟液往下流淌的形狀,多可對蠟淚樣骨病作出明確診斷,是少數(shù)以X線表現(xiàn)進(jìn)行命名和診斷的疾病之一[1-5]。X線典型表現(xiàn):①長骨改變:骨皮質(zhì)不規(guī)則增生硬化,呈“波浪狀”高密度影,形如熔化的蠟滴于蠟燭邊向下流注,病變區(qū)髓腔變窄,皮質(zhì)表面凹凸不平,并有跨關(guān)節(jié)生長的特點(diǎn);②短、扁骨改變:多以內(nèi)膜性增生為主,表現(xiàn)為骨內(nèi)斑點(diǎn)狀或條狀致密影,骨皮質(zhì)增厚,使骨增粗。蠟淚樣骨病在全身骨顯像中具有一定的特征性,研究報(bào)道骨顯像的特征多為沿骨骼長軸走行的線性的中度異常放射性濃聚[4-9]。本例患者的X線、CT和全身骨顯像的表現(xiàn)與上述文獻(xiàn)報(bào)道一致,為典型的蠟淚樣骨病的影像學(xué)表現(xiàn)。

        由于蠟淚樣骨病患者并非只是單一骨骼受累,甚至一些患者可能上下肢同時受累,因此,應(yīng)常規(guī)行全身骨顯像檢查,以便全面了解患者病變情況,為評估病變范圍、診斷和鑒別診斷提供依據(jù)[9]。本例患者是因左足腫脹疼痛就診,經(jīng)全身骨顯像檢查后發(fā)現(xiàn)了更多的受累部位,對于評價患者病情的嚴(yán)重程度起到了關(guān)鍵作用,同時減少了其他部位的X線和CT檢查而避免了不必要的輻射。蠟淚樣骨病在骨顯像中需要與畸形骨炎和肺性骨病等相鑒別,畸形骨炎常伴隨長骨的弓形變畸形且濃聚程度更明顯;而肺性骨病患者常有肺癌等病史,且攝取類型多為雙側(cè)對稱性沿骨皮質(zhì)分布的異常濃聚。

        雖然在X線或CT上病灶表現(xiàn)為硬化性改變,然而并非所有的病灶均是導(dǎo)致患者不適的病因,即有些病灶可能是活動的,而有些病灶可能是靜默的,全身骨顯像在評價病灶活動性方面亦具有一定的價值[10]。全身骨顯像在評價蠟淚樣骨病患者的治療效果中也具有一定的價值,Slimani等報(bào)道[11]1例蠟淚樣骨病患者在經(jīng)過唑來膦酸治療后,其骨顯像濃聚程度較治療前明顯減淡。

        因此,全身骨顯像在蠟淚樣骨病的診斷、評價受累范圍及治療效果中均具有一定的價值,在臨床工作中應(yīng)重視并發(fā)揮其作用。

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