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        同卵雙生兄弟同患鮑恩病

        2017-12-12 01:40:17劉騰飛王舒許雪珠張桂云夏建新李福秋姚春麗
        中華皮膚科雜志 2017年10期
        關鍵詞:紅褐色雙生右乳

        劉騰飛 王舒 許雪珠 張桂云 夏建新 李福秋 姚春麗

        130041長春,吉林大學第二醫(yī)院皮膚科(劉騰飛、王舒、張桂云、夏建新、李福秋、姚春麗);大連醫(yī)科大學附屬第二醫(yī)院皮膚科(許雪珠)

        同卵雙生兄弟同患鮑恩病

        劉騰飛 王舒 許雪珠 張桂云 夏建新 李福秋 姚春麗

        130041長春,吉林大學第二醫(yī)院皮膚科(劉騰飛、王舒、張桂云、夏建新、李福秋、姚春麗);大連醫(yī)科大學附屬第二醫(yī)院皮膚科(許雪珠)

        患者為同卵雙生男性,45歲。3年前,兄于右乳內(nèi)側皮膚發(fā)現(xiàn)一處不規(guī)則紅褐色斑塊,偶癢,該皮損逐漸增大,近1年反復破潰結痂。1年前,弟于右乳內(nèi)側皮膚發(fā)現(xiàn)一處不規(guī)則紅褐色斑塊,無明顯不適癥狀,未曾予以診治。兩例患者既往體鍵,否認高血壓、心臟病、糖尿病等慢性病病史,否認藥物及食物過敏史,否認手術及外傷史,否認肝炎、結核病病史。否認家族遺傳病史,家族亦無患此病者。

        兩例患者體檢和各系統(tǒng)檢查均未見異常,病灶附近淋巴結檢查亦未見異常。皮膚科檢查:兄右乳側皮膚可見一紅褐色不規(guī)則斑塊,境界較為清楚,略突出于體表,基底輕度浸潤,局部表面破潰并附有結痂,質(zhì)地較硬,為1.5 cm×2.0 cm(圖1A)。弟右乳內(nèi)側皮膚可見一紅褐色不規(guī)則斑片,境界清楚,質(zhì)地較韌,表面可見角化過度性鱗屑和結痂,為1.5 cm×1.3 cm(圖1B)。實驗室檢查:兄弟的術前組織病理均診為鮑恩病。兩例患者均于我院皮膚科行手術治療,兄術后病理:腫瘤與表皮相連,呈浸潤性生長,腫瘤團塊中央見角珠,細胞異形性明顯,真皮淺層見炎癥反應,浸潤性腫瘤邊緣表皮見鮑恩病改變,診斷:中分化鱗狀細胞癌(圖2)。弟術后病理示棘層增厚,棘層內(nèi)散在核大、深染細胞,真皮淺層密集淋巴細胞浸潤,診斷:鮑恩病。

        圖1 患者臨床表現(xiàn) 1A:兄右乳側皮膚可見一紅褐色不規(guī)則斑塊,境界較為清楚,略突出于體表,基底輕度浸潤,表面可見局部破潰并附有結痂,質(zhì)地較硬,大小為1.5 cm×2.0 cm;1B:弟右乳內(nèi)側皮膚可見一紅褐色不規(guī)則斑片,境界清楚,質(zhì)地較韌,表面可見角化過度性鱗屑和結痂,大小為1.5 cm×1.3 cm 圖2 皮損組織病理 棘層增厚,棘層內(nèi)見異形細胞,核大、深染、基底膜完整,真皮淺層炎癥反應(HE×100)

        討論 鮑恩病的發(fā)病因素包括:輻射(紫外線照射、放療),致癌物質(zhì)(如砷),免疫抑制(如器官移植后、艾滋?。該p傷或慢性皮膚病,病毒感染等[1]。遺傳易感性也是發(fā)病因素之一,有家族發(fā)生本病的報道[2]。在發(fā)病年齡上,鮑恩病主要見于老年人,女性70歲多發(fā)。皮損可發(fā)生于任何部位,常見的發(fā)病部位是面、頸和下肢[1]。鮑恩病又叫原位鱗狀細胞癌,腫瘤局限于表皮內(nèi)為鮑恩病,呈浸潤性生長為侵襲性鱗癌。在生殖器和生殖器以外部位,鮑恩病發(fā)展成侵襲性腫瘤的概率分別為10%和3%~5%[3]。鮑恩病皮損基礎上出現(xiàn)結節(jié)潰瘍多發(fā)展為侵襲性鱗狀細胞癌,同時鱗狀細胞癌常發(fā)生于發(fā)育不良特征的上皮上[4]。本文病例兄即考慮為鮑恩病基礎上發(fā)生了鱗狀細胞癌。

        本文兩例患者,既往體健,無器官移植史、艾滋病史。否認家族遺傳病史。均生活于中國北方(吉林松原)。兄為工人,弟為司機,無長期暴露于砷、或者接觸砷的環(huán)境。本文兩例患者為同卵雙生,發(fā)病時間、發(fā)病部位、皮損形態(tài)和性質(zhì)極其相似實屬罕見,且并不在鮑恩病的易發(fā)部位和易發(fā)年齡,我們推測同卵雙生基因發(fā)生可能發(fā)生突變,但因患者父母已故,患者同代與下一代家系成員均無患鮑恩病及其他皮膚腫瘤者,未做相關基因檢測。

        [1]Morton CA,Birnie AJ,Eedy DJ.British Association of Dermatologists′guidelines for the management of squamous cell carcinoma in situ(Bowen′s disease)2014[J].Br J Dermatol,2014,170(2):245-260.DOI:10.1111/bjd.12766.

        [2]趙辨.中國臨床皮膚病學[M].南京:江蘇科學技術出版社,2010:1519.

        [3]Neubert T,Lehmann P.Bowen′s disease:a review of newer treatment options[J].Ther Clin Risk Manag,2008,4(5):1085-1095.

        [4]McKee PH,Calonje E,Granter SR.Pathology of the skin with clinical correlations(皮膚病理學與臨床的聯(lián)系)[M].朱學駿,孫建方,譯.3版.北京:北京大學醫(yī)學出版社,2007:1204.

        姚春麗,Email:13009101000@126.com

        國家自然科學基金(81171489);吉林省經(jīng)濟結構戰(zhàn)略調(diào)整引導資金專項項目(2015Y030-1)

        10.3760/cma.j.issn.0412-4030.2017.10.019

        2016-11-01)

        (本文編輯:尚淑賢)

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