吳旻昊 許可可 孫文超 閆飛飛 馮帆 謝遠(yuǎn)龍 雷軍 蔡林

·短篇報(bào)道·

骨化性肌炎一例

吳旻昊 許可可 孫文超 閆飛飛 馮帆 謝遠(yuǎn)龍 雷軍 蔡林

骨化性肌炎； 診斷； 治療

病人，女，35歲。左大腿腫塊伴疼痛40余天，加重10天入院。否認(rèn)任何外傷史。左大腿后外側(cè)明顯腫脹，可觸及一大小約8 cm×6 cm的腫物，質(zhì)地較硬，活動(dòng)度差，與周圍組織分界不清楚，觸痛及壓痛明顯。周圍皮膚紅腫，皮溫略高。超聲檢查提示左大腿后外側(cè)肌層內(nèi)距體表約2.1 cm處，可見范圍約為3.4 cm×3.6 cm的不規(guī)則低回聲區(qū)，邊界不清晰，內(nèi)部回聲不均，內(nèi)未見明顯彩色血流信號(hào)顯示。MRI檢查左大腿左后側(cè)肌間可見一稍長T1/T2軟組織腫塊影，T2抑脂呈不均勻高信號(hào)，邊界欠清，信號(hào)不均，大小約3.9 cm×4.2 cm×4.5 cm，周圍肌肉軟組織腫脹，T2抑脂呈明顯高信號(hào)，邊界不清，沿肌腱與腱鞘走行，T2抑脂呈網(wǎng)格狀高信號(hào)影；提示左大腿軟組織腫塊，考慮惡性腫瘤，滑膜肉瘤，可疑。CT檢查左側(cè)臀大肌腫脹、密度減低，臀大肌下緣見稍高密度影，邊緣見環(huán)形鈣化，中心密度較低，范圍約4.1 cm×3.5 cm×4.5 cm，邊界較清晰，鄰近左側(cè)股外側(cè)肌腫脹、密度減低(圖1)；提示左側(cè)臀大肌占位，并周圍軟組織腫脹，多考慮為血腫機(jī)化，腫瘤待排。血常規(guī)檢查：WBC 12.25×109/L，N0.94，CRP 16.2 mg/L，ESR 18.1 mm/h。經(jīng)過抗炎(頭孢呋辛)以及鎮(zhèn)痛(非甾體類抗炎藥物)等對(duì)癥治療后，病人癥狀未見明顯好轉(zhuǎn)，疼痛加劇。

綜合病人影像學(xué)資料，為明確腫物性質(zhì)，在局麻B超引導(dǎo)下行左大腿腫物穿刺活檢，送檢病理顯示增生之纖維結(jié)締組織伴成骨，核分裂像可見，病變符合骨化性肌炎之改變。

為再次明確診斷，需結(jié)合大體標(biāo)本病理檢查，征得病人同意后行手術(shù)切除腫物病檢。見腫物內(nèi)大量成纖維細(xì)胞，多核巨細(xì)胞，成骨細(xì)胞，較多核分裂像(圖1)。結(jié)合多次影像學(xué)檢查及病史，最終診斷為骨化性肌炎。術(shù)后6個(gè)月，隨訪無復(fù)發(fā)，患肢功能正常。

A.術(shù)中透視X線：左股骨外側(cè)軟組織內(nèi)可見橢圓形骨性致密影；B.術(shù)前股骨CT橫斷位：左股骨外側(cè)深筋膜內(nèi)可見見環(huán)形鈣化，呈蛋殼樣改變；C.術(shù)前股骨CT矢狀位：大腿外側(cè)皮下可見一橢圓形鈣化區(qū)，中心密度較低；D.術(shù)前大腿MRI-T1WI：左大腿深筋膜邊緣可見一低T1，橢圓形信號(hào)區(qū)，邊界欠清；E.術(shù)前大腿冠狀位MRI：左大腿內(nèi)收肌及外側(cè)肌群，盆腔內(nèi)可見大范圍的水腫，均勻的高T2信號(hào)區(qū)；F.術(shù)前大腿冠狀位MRI：左大腿外側(cè)可見一混雜高T2信號(hào)的腫塊，T2 抑脂呈不均勻高信號(hào)，邊界欠清，周圍呈大范圍高信號(hào)水腫帶；G.術(shù)前大腿橫斷位MRI：左股骨外側(cè)可見一混雜高T2信號(hào)的腫塊，T2 抑脂呈不均勻高信號(hào)，邊緣有一圈低T2信號(hào)環(huán)；H.術(shù)前穿刺病理切片：增生之纖維結(jié)締組織伴成骨，核分裂像可見，病變符合骨化性肌炎之改變(HE×100)；I.術(shù)中切除的腫物；J.腫物剖面可見邊緣環(huán)形鈣化；K.術(shù)后病理切片：腫物內(nèi)大量成纖維細(xì)胞，多核巨細(xì)胞，成骨細(xì)胞， 較多核分裂像(HE×100)

圖1病人影像學(xué)檢查及病理檢查圖

討論本例病人之所以考慮惡性腫瘤可能性大，主要有以下幾點(diǎn)原因：(1)病史相對(duì)較短，無明顯外傷史，癥狀持續(xù)加重；(2)腫物在T2WI上呈高信號(hào)水腫帶，且病變范圍廣泛，MRI表現(xiàn)酷似惡性腫瘤表現(xiàn)。病人MRI上T1WI 為中等偏高信號(hào)，T2WI高信號(hào)為主，顯示病變范圍廣，累及股外側(cè)肌，臀大肌，股二頭肌，水腫信號(hào)甚至延伸之盆腔，且累及內(nèi)收肌群，極易與腫瘤快速增大而導(dǎo)致的出血，囊性變相混淆；(3)穿刺病理檢查結(jié)果會(huì)受到穿刺部位和標(biāo)本量的限制，仍需要行大體標(biāo)本切除活檢，當(dāng)術(shù)前穿刺病檢提示骨化性肌炎的時(shí)候。

骨化性肌炎與惡性軟組織腫瘤的鑒別主要依靠影像學(xué)檢查及病理檢查。X線及CT檢查對(duì)于病變的骨化及鈣化能夠清楚顯示，CT能更清晰地觀察骨化的范圍、形態(tài)，有助于對(duì)病灶進(jìn)一步分析與評(píng)價(jià)，早期有時(shí)僅可見軟組織彌漫性腫脹，邊界模糊，呈小片絮狀骨化影，或輕度骨膜增生；到了晚期則是界限清楚的骨化團(tuán)塊；最典型的改變?yōu)椤胺謪^(qū)現(xiàn)象”。但這些惡性腫瘤的鈣化和骨化都不均勻，很少出現(xiàn)環(huán)形鈣化。CT增強(qiáng)還可以作為術(shù)前評(píng)價(jià)和評(píng)估骨及血管的關(guān)系，可用作術(shù)前范圍評(píng)估[1]。

MRI在骨化性肌炎的早期診斷中有重要作用，是與惡性腫瘤鑒別的有效手段[2]。MRI的信號(hào)更能反映骨化性肌炎的病理改變，如水腫、出血、壞死等。早期骨化性肌炎在MRI上表現(xiàn)為T1中等偏高信號(hào)，T2高信號(hào)，增強(qiáng)以后病變及周圍的水腫帶有顯著性強(qiáng)化。中期，骨化性肌炎在MRI上表現(xiàn)為邊緣低信號(hào)環(huán)，纖維化和出血后的含鐵血黃素沉著也表現(xiàn)為低信號(hào)環(huán)，且低信號(hào)環(huán)在病變的成熟過程中漸趨清楚，伴或不伴腫塊周圍的高信號(hào)水腫帶，這是骨化性肌炎的典型表現(xiàn)，尤其在后期隨訪觀察中，它是MRI診斷和鑒別診斷的重要依據(jù)。關(guān)于骨化性肌炎與惡性腫瘤鑒別最關(guān)鍵的一點(diǎn)在于鈣化區(qū)的不同，惡性腫瘤的鈣化區(qū)位于腫瘤中央?yún)^(qū)，而骨化性肌炎的鈣化區(qū)出現(xiàn)在病灶邊緣[3-4]。

骨化性肌炎的治療以對(duì)癥和康復(fù)治療為主[1，5]，預(yù)防繼發(fā)畸形和早期系統(tǒng)保守治療，以期最大程度的保留關(guān)節(jié)功能。早期可以口服消炎鎮(zhèn)痛類藥物，輔以休息，理療，針灸等手段。放療可以用于骨折后多次整復(fù)病人，亦可作為預(yù)防術(shù)后復(fù)發(fā)的手段。對(duì)于晚期伴有嚴(yán)重關(guān)節(jié)功能障礙的病人，可考慮手術(shù)切除但復(fù)發(fā)率較高。手術(shù)指征：(1)經(jīng)藥物的有效控制；(2)病情穩(wěn)定1 年半以上，骨化成熟；(3)X線檢查顯示骨化已成熟，邊緣已形成完整骨皮質(zhì)，或骨掃描證明骨化成熟，AKP、ESR正常后可手術(shù)；(4)嚴(yán)重功能喪失者盡早手術(shù)，避免嚴(yán)重的骨質(zhì)疏松及病理性骨折[5]。

[1] 黃俊，吳立華，江蔚，等.骨化性肌炎[J].頸腰痛雜志，2012，33(2)：143-144.

[2] Popok SM，Naib ZM.Fine needle aspiration cytology of myositis ossificans[J].Diagn Cytopathol，1985，1(3)：236-240.

[3] Demir MK，Beser M，Akinci O.Case 118：Proliferative myositis[J].Radiology，2007，244(2)：613-616.

[4] Russo R，Hughes M，Manolios N.Biopsy diagnosis of early myositis ossificans without radiologic evidence of calcification：success of early surgical resection[J].J Clin Rheumatol，2010，16(8)：385-387.

[5] Lau J，Hartin CW Jr，Ozgediz DE.Myositis ossificans requires multiple diagnostic modalities[J].J Pediatr Surg，2012，47(9)：1763-1766.

10.3969/j.issn.1005-6483.2017.11.020

430071 武漢大學(xué)中南醫(yī)院骨四科

蔡林，Email：orthopedics@whu.edu.cn

2017-05-12)

楊澤平)