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脊柱血管瘤的診斷與治療進(jìn)展

杜建偉1，2, 陸寧1, 王巖1

(1. 解放軍總醫(yī)院 骨科, 北京, 100853; 2. 江蘇省揚(yáng)州市第一人民醫(yī)院, 江蘇 揚(yáng)州, 225001)

關(guān)鍵詞:脊柱血管瘤; 組織學(xué); 影像學(xué)特點(diǎn); 治療

脊柱血管瘤(VH)是較為常見(jiàn)的脊柱原發(fā)性腫瘤之一。1867年，Virchow首次報(bào)道并詳細(xì)描述了該病。大樣本的尸體解剖結(jié)果[1]顯示，脊柱血管瘤在人群中的總體發(fā)病率約為11%。絕大多數(shù)的血管瘤表現(xiàn)為無(wú)癥狀型的靜止型病變，多在行X線平片或MRI檢查時(shí)無(wú)意中發(fā)現(xiàn)。只有約1%的血管瘤患者會(huì)表現(xiàn)出癥狀[2], 其中約55%的患者表現(xiàn)為局部疼痛，45%的患者表現(xiàn)為因進(jìn)展迅速的脊髓、神經(jīng)根壓迫而導(dǎo)致的神經(jīng)功能損傷[2-6]。

1臨床特征

1.1流行病學(xué)特點(diǎn)

脊柱血管瘤可發(fā)生于任何年齡，甚至是兒童，但多發(fā)于40～50歲，發(fā)病率女性略高于男性，男女比例約為1︰1.5[7-8], 其好發(fā)部位依次為胸椎、腰椎和頸椎。病灶多位于椎體內(nèi)，偶有向后弓侵襲及多節(jié)段受累者[1，9]。

1.2組織病理學(xué)特征

通常認(rèn)為脊柱血管瘤為錯(cuò)構(gòu)瘤性質(zhì)病變。在大體病理標(biāo)本上可見(jiàn)多個(gè)細(xì)小的暗紅色的腔隙以及增粗的骨小梁結(jié)構(gòu)，與領(lǐng)近的正常骨小梁分界清晰。根據(jù)其組織學(xué)特征可分為海綿狀血管瘤、毛細(xì)血管型血管瘤、混合型血管瘤。顯微鏡下，毛細(xì)血管瘤和海綿狀血管瘤是由在半透明基質(zhì)中單層排列的扁平血管內(nèi)皮細(xì)胞組成的薄壁，充滿血液的血管組成。毛細(xì)血管瘤的血管腔更小，壁更薄，血流量更少?；旌闲脱芰鰟t兼有上述二者的特征[10]。

1.3臨床分型及特點(diǎn)

根據(jù)患者的癥狀及局部病變特點(diǎn)，脊柱血管瘤可分為4型: Ⅰ型：靜止型(Enneking S1)，有輕微的骨質(zhì)破壞但無(wú)癥狀; Ⅱ型：活躍型(Enneking S2)，骨質(zhì)破壞合并有明顯疼痛癥狀; Ⅲ型：侵襲型(Enneking S3)，硬膜外和/或軟組織侵犯且合并癥狀者; Ⅳ型：侵襲型(Enneking S3)，硬膜外和/或軟組織侵犯合并神經(jīng)功能損害[11-13]。

脊柱血管瘤最早出現(xiàn)且最多見(jiàn)的癥狀是局部疼痛，神經(jīng)癥狀常出現(xiàn)較晚且進(jìn)展較為緩慢。神經(jīng)癥狀產(chǎn)生的原因主要包括: ① 椎體及后方皮質(zhì)的膨脹導(dǎo)致的椎管變形、狹窄; ② 椎板、關(guān)節(jié)突等后方結(jié)構(gòu)的受累; ③ 軟組織腫塊侵及椎管或神經(jīng)根管; ④ 受累椎體的壓縮骨折導(dǎo)致脊髓腹側(cè)的壓迫; ⑤ 硬膜外血腫形成等[5, 14]。

目前研究[15]顯示，妊娠是可以導(dǎo)致脊柱血管瘤出現(xiàn)癥狀的重要誘因之一。Balado于1927年首次報(bào)道了妊娠合并有癥狀的脊柱血管瘤的病例。脊柱血管瘤癥狀的出現(xiàn)多見(jiàn)于妊娠晚期，甚至是分娩的過(guò)程中出現(xiàn)。妊娠晚期由于增大的子宮對(duì)下腔靜脈產(chǎn)生壓迫，導(dǎo)致其回流受阻，再加上腹壓的不斷增大導(dǎo)致血流的重新分布，椎靜脈叢血流量增大導(dǎo)致先前已存在的血管瘤不斷生長(zhǎng)、擴(kuò)張。妊娠期間，母體內(nèi)的孕激素可以促進(jìn)血管瘤的膨脹性生長(zhǎng)，雌激素可以促進(jìn)血管內(nèi)皮細(xì)胞生長(zhǎng)，從而導(dǎo)致血管瘤體積的增大。但是，免疫組化研究[16-17]顯示，脊柱血管瘤瘤體并沒(méi)有孕激素和雌激素受體，因此可能是血流動(dòng)力學(xué)而非激素水平的改變最終導(dǎo)致了妊娠晚期脊柱血管瘤的不斷生長(zhǎng)而產(chǎn)生癥狀。

1.4影像學(xué)特點(diǎn)

從嚴(yán)格意義上的影像學(xué)角度來(lái)講，脊柱血管瘤的影像學(xué)特征可分為典型、非典型及侵襲型[5]。典型與非典型主要基于與組織病理相關(guān)的MRI的影像學(xué)表現(xiàn)(血管瘤中脂肪的含量)。侵襲型主要基于影像學(xué)上出現(xiàn)骨皮質(zhì)的廣泛破壞、椎管內(nèi)及椎體旁的侵襲。

1.4.1X線平片：X線平片對(duì)于脊柱血管瘤的診斷有一定價(jià)值。Perman[18]于1926年首次描述了典型血管瘤特征性的X線表現(xiàn)。這些特征包括在未膨脹的椎體內(nèi)，增粗硬化的垂直骨小梁之間出現(xiàn)骨密度降低，從而在側(cè)位X片上表現(xiàn)出一種蜂巢樣或燈芯絨布樣或柵欄樣的特征性表現(xiàn)。這一特征性表現(xiàn)主要是由于薄壁的充滿血液的血管組織導(dǎo)致椎體內(nèi)水平骨小梁的吸收，而殘余的垂直骨小梁在應(yīng)力作用下出現(xiàn)代償性增粗、強(qiáng)化。當(dāng)血管瘤侵犯至少1/3椎體時(shí)，在X線平片上被發(fā)現(xiàn)的可能性也只有60%。有癥狀的血管瘤晚期由于受累椎體的壓縮塌陷，可出現(xiàn)病理性骨折，椎體的楔形變甚至脊柱的后凸畸形[19]。Laredo等[20-21]描述了6種在侵襲型血管瘤中容易看到的重要特點(diǎn): ① 整個(gè)椎體受累; ② 向后弓侵犯; ③ 骨皮質(zhì)的膨脹性破壞; ④ 病變位于胸3至胸9; ⑤ 不規(guī)則的蜂巢樣改變; ⑥ 軟組織腫塊。基于這6個(gè)特征，作者建立了評(píng)分系統(tǒng)。單個(gè)特征1分，當(dāng)評(píng)分≥3分并且有與此相關(guān)的神經(jīng)癥狀，則高度懷疑侵襲型血管瘤。

1.4.2CT影像：在軸位片上，典型的脊柱血管瘤的病變表現(xiàn)為特征性的圓點(diǎn)征，在低密度的基質(zhì)中存在稀疏的增粗硬化的骨小梁的高密度點(diǎn)狀區(qū)域。在失狀位或冠狀位則可看到代償性增厚強(qiáng)化的垂直骨小梁所形成的燈芯絨布樣或柵欄樣征象。對(duì)于侵襲性脊椎血管瘤可有骨皮質(zhì)的膨脹破壞及骨外侵襲[22]。

1.4.3MRI影像：由于含有較多的脂肪基質(zhì)，典型的脊柱血管瘤在T1加權(quán)和T2加權(quán)像都表現(xiàn)為高信號(hào)。此外在T1加權(quán)增強(qiáng)像可有不同程度的增強(qiáng)。對(duì)于非典型的脊柱血管瘤，由于瘤體內(nèi)含有較少的脂肪組織及含有大量的血管成分，因此在T1加權(quán)像表現(xiàn)為低強(qiáng)度或中等強(qiáng)度的信號(hào)。在T2加權(quán)像上表現(xiàn)為高信號(hào)。進(jìn)行強(qiáng)化后，在T1加權(quán)脂肪抑制像上病變可有不同程度的強(qiáng)化。而增粗的垂直骨小梁則較難看到。對(duì)于侵襲型血管瘤，由于瘤體中含有大量的血管成分而脂肪較少，因此在T1加權(quán)像表現(xiàn)為低信號(hào)。T2加權(quán)像表現(xiàn)為高信號(hào)[23]。Fox和Onofrio[24]認(rèn)為，非活動(dòng)期的脊柱血管瘤在T1加權(quán)和T2加權(quán)像上都呈現(xiàn)高信號(hào)。如果在T1加權(quán)像上呈現(xiàn)不均一信號(hào)，而T2加權(quán)像上呈現(xiàn)高信號(hào)，則提示脊柱血管瘤處于進(jìn)展期并可能會(huì)出現(xiàn)臨床癥狀。Baudrez等[25]認(rèn)為: ① 脊柱血管瘤在T2加權(quán)像呈現(xiàn)高信號(hào)與病灶中血管成分是相關(guān)的; ② 脂肪組織主要位于病灶的周?chē)?，而含水的組織主要位于病灶的中央; ③ 脊柱血管瘤在T1加權(quán)像和T2加權(quán)像的信號(hào)高低主要取決于病灶表面區(qū)域是脂肪組織還是血管或者水腫。

2治療

大多數(shù)的脊柱血管瘤是無(wú)癥狀的且多為無(wú)意中發(fā)現(xiàn)，多無(wú)需治療。只有引起疼痛或由于椎體病理性骨折或脊髓、神經(jīng)根受壓出現(xiàn)脊髓或根性癥狀時(shí)才需要治療。治療方法包括：經(jīng)皮技術(shù)(經(jīng)皮椎體成形術(shù)，血管栓塞，瘤體內(nèi)無(wú)水酒精注射)、放療、手術(shù)治療及結(jié)合上述方法的綜合治療。然而，對(duì)于癥狀性脊柱血管瘤的最佳治療方法并未達(dá)成共識(shí)，因此治療方案制定時(shí)應(yīng)結(jié)合患者的癥狀及影像學(xué)特點(diǎn)。

2.1經(jīng)皮椎體成形術(shù)

1984年，法國(guó)神經(jīng)外科醫(yī)生Gakibert和放射科醫(yī)生Deramond[26]為緩解一位頸椎體血管瘤患者的疼痛癥狀，首次將聚甲基丙烯酸甲酯骨水泥經(jīng)皮注射到病椎內(nèi)并且緩解了其疼痛癥狀。隨后，隨著材料及技術(shù)的不斷改進(jìn)，其安全性不斷提高。由于微創(chuàng)且能達(dá)到快速緩解疼痛的作用，該技術(shù)逐漸流行起來(lái)。經(jīng)皮椎體成形術(shù)可以明顯緩解疼痛的確切機(jī)制尚不明確，但可能與以下機(jī)制有關(guān): ① 穩(wěn)定椎體，防止微骨折的產(chǎn)生，預(yù)防椎體壓縮導(dǎo)致的畸形; ② 骨水泥誘導(dǎo)的對(duì)于痛覺(jué)敏感神經(jīng)的化學(xué)性損傷; ③ 骨水泥聚合過(guò)程中的放熱反應(yīng)對(duì)腫瘤細(xì)胞的殺傷作用。但這一方法并不能去除瘤體，其可能復(fù)發(fā)侵襲椎管，從而并產(chǎn)生神經(jīng)壓迫癥狀[27]。

此外經(jīng)皮椎體成形術(shù)術(shù)中及術(shù)后可能產(chǎn)生的并發(fā)癥包括：有癥狀的骨水泥滲漏，骨水泥栓塞，肺栓塞，血腫形成，脊髓壓迫，神經(jīng)功能損傷，感染及相鄰椎體骨折等。骨水泥的滲漏是最為常見(jiàn)和主要的并發(fā)癥。骨水泥可滲漏到椎管內(nèi)、血管、椎間盤(pán)及椎旁等部位，并可導(dǎo)致臨床癥狀。此外骨水泥的滲漏與椎體骨皮質(zhì)的不完整、操作技術(shù)及注入骨水泥的黏稠度及注入的量等因素有關(guān)[28-29]。

并發(fā)癥的發(fā)生是多因素作用的結(jié)果，為防止并發(fā)癥的產(chǎn)生，透視下行骨水泥的緩慢注射，術(shù)中監(jiān)控骨水泥的灌注過(guò)程非常重要，若出現(xiàn)骨水泥的滲漏則要調(diào)整穿刺針的方向并立即停止注射。一旦滲漏的骨水泥引起神經(jīng)壓迫癥狀應(yīng)當(dāng)盡早行減壓手術(shù)治療。經(jīng)皮椎體成形術(shù)的主要適應(yīng)證是有局部癥狀而無(wú)侵襲性表現(xiàn)的患者，以及部分有癥狀也有侵襲性表現(xiàn)的患者[30-31]。

2.2血管栓塞

隨著血管介入技術(shù)的不斷進(jìn)步，可以通過(guò)對(duì)椎體血管瘤滋養(yǎng)血管的栓塞而達(dá)到治療目的。一些研究認(rèn)為術(shù)前血管栓塞可以減少術(shù)中出血，甚至有利于損傷神經(jīng)功能的恢復(fù)。但是到目前為止，尚缺乏長(zhǎng)期的隨訪資料來(lái)證明單獨(dú)的血管栓塞可以治愈脊柱血管瘤。大多數(shù)學(xué)者認(rèn)為血管栓塞可以作為手術(shù)前的一種輔助治療手段，而不能作為治療脊柱血管瘤的單獨(dú)手段。血管栓塞目前主要作為開(kāi)放手術(shù)的輔助治療，在行病灶全切除或次全切除術(shù)前行血管栓塞可以明顯減少術(shù)中出血量[32]。

2.3無(wú)水酒精注射

無(wú)水酒精最先被用于治療1例難治性高血壓病患者，并成功實(shí)現(xiàn)了血管梗死性腎切除。1994年，Heiss[33]首次報(bào)道將無(wú)水酒精在CT引導(dǎo)下經(jīng)皮注射用于治療椎體血管瘤。無(wú)水酒精注射到瘤體內(nèi)可以導(dǎo)致瘤內(nèi)的血栓栓塞，血管內(nèi)皮細(xì)胞的破壞，血供的阻斷及瘤體的縮小，最終導(dǎo)致瘤體的硬化。其相關(guān)并發(fā)癥包括：神經(jīng)功能損傷(包括Brown-Sequard 綜合征)、病理性骨折及血管瘤的復(fù)發(fā)。Doppman等[34]報(bào)道了2例注射量分別為42 mL和50 mL的患者，分別在治療后4周和16周出現(xiàn)病理性骨折，因此建議適量(<15 mL)的無(wú)水酒精注射可以清除血管瘤而不會(huì)影響椎體穩(wěn)定性。Goyal等[35]報(bào)道該方法治療成功率為86%, 并且一些患者在無(wú)水酒精注入后出現(xiàn)了短暫性的神經(jīng)功能的下降。Singh等[36]則采用開(kāi)放手術(shù)結(jié)合無(wú)水酒精注射對(duì)10例患者進(jìn)行治療。無(wú)水酒精注入量為(12.6±4.7) mL, 無(wú)明顯并發(fā)癥發(fā)生。作者認(rèn)為采用開(kāi)放手術(shù)結(jié)合無(wú)水酒精注射有以下優(yōu)點(diǎn): ① 在直視下進(jìn)行注射可以降低其局部滲漏風(fēng)險(xiǎn)，而且滲漏后更容易發(fā)現(xiàn)并及時(shí)處理; ② 開(kāi)放手術(shù)可以達(dá)到神經(jīng)的有效減壓，此外通過(guò)短節(jié)段的脊柱內(nèi)固定可以降低病理性骨折的發(fā)生。

2.4放療

1930年，放療首次被報(bào)道[37]用于椎體血管瘤的治療。放療主要導(dǎo)致血管的壞死，從而消除血管瘤及緩解疼痛癥狀。目前認(rèn)為，放療主要適用于合并有輕度及進(jìn)展緩慢的神經(jīng)功能損傷的椎體血管瘤。至少34 Gy的放射劑量可有效緩解疼痛及減少腫瘤次全切除術(shù)后的復(fù)發(fā)。對(duì)于單獨(dú)應(yīng)用放療治療血管瘤，目前仍有爭(zhēng)議，因?yàn)榉暖煹淖饔镁哂醒舆t性且具有放射性骨壞死、皮膚潰瘍、放射性脊髓炎及腫瘤惡性變等風(fēng)險(xiǎn)。目前，放療多用于手術(shù)切除術(shù)后的輔助治療，以降低其局部復(fù)發(fā)率[38]。

2.5手術(shù)治療

對(duì)于進(jìn)展迅速的侵襲性和或合并嚴(yán)重的脊髓功能損傷的患者，需要行開(kāi)放手術(shù)治療甚至是急診減壓手術(shù)。手術(shù)的目的包括骨性結(jié)構(gòu)的切除減壓以及對(duì)于壓迫神經(jīng)結(jié)構(gòu)的軟組織腫塊的切除。手術(shù)的方式和技術(shù)有多種，包括椎板切除減壓、椎體切除術(shù)、全椎體切除術(shù)等。

椎板減壓術(shù)可以達(dá)到對(duì)壓迫神經(jīng)的即刻而充分的減壓。此外椎板減壓術(shù)可以與椎體成形術(shù)及無(wú)水酒精注射聯(lián)合應(yīng)用[36], 從而達(dá)到使血管瘤瘤體縮小或?qū)е铝鲶w內(nèi)血管栓塞，而且在椎板減壓后直視下操作，骨水泥或無(wú)水酒精的外滲更容易控制。由于瘤體并沒(méi)有被切除，因此有復(fù)發(fā)可能。

一些日本學(xué)者[39-40]建議對(duì)于存在脊髓腹側(cè)壓迫的侵襲性脊柱血管瘤行椎體全切除術(shù)。其理由是椎板減壓術(shù)等姑息性手術(shù)不能達(dá)到腫瘤病灶的徹底切除，而且對(duì)于脊髓腹側(cè)的減壓屬于間接減壓，由于其侵襲性生長(zhǎng)的特點(diǎn)因此容易復(fù)發(fā)。椎體全切除可以達(dá)到脊髓的徹底減壓及腫瘤的徹底切除，但椎體全切術(shù)手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)高、出血多、技術(shù)難度大。

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收稿日期:2015-08-23

中圖分類(lèi)號(hào):R 732.2

文獻(xiàn)標(biāo)志碼:A

文章編號(hào):1672-2353(2016)01-186-04

DOI:10.7619/jcmp.201601070