克里比努爾·阿布都熱依木， 閻景紅， 冉　博， 李海濤， 邵英梅， 馬秀敏， 溫　浩,3

(新疆醫(yī)科大學1基礎學院生物學教研室， 2第一附屬醫(yī)院， 烏魯木齊　830054， 3新疆包蟲病臨床研究所， 烏魯木齊　830054)

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·臨床醫(yī)學研究·

新疆地區(qū)兒童肝囊型包蟲病臨床診治及預后分析

克里比努爾·阿布都熱依木1， 閻景紅2， 冉博2， 李海濤2， 邵英梅2， 馬秀敏2， 溫浩2,3

(新疆醫(yī)科大學1基礎學院生物學教研室，2第一附屬醫(yī)院， 烏魯木齊830054，3新疆包蟲病臨床研究所， 烏魯木齊830054)

目的探討兒童肝囊型包蟲病臨床診治及預后。方法回顧性分析2012年1月-2015年10月新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院手術(shù)治療的≤14歲的79例兒童肝囊型包蟲病患兒的臨床資料，對其流行病史、臨床表現(xiàn)、包蟲囊腫類型、影像學檢查、血清學檢測及治療方法進行總結(jié)分析。 結(jié)果所有患者均行開腹手術(shù)，其中外囊次全切除術(shù)42例，外囊完整剝離術(shù)13例，行改良內(nèi)囊摘除術(shù)24例。8例患者術(shù)后出現(xiàn)并發(fā)癥，其中殘腔合并胸腔積液5例，肺炎、腸梗阻各1例，均經(jīng)治療后愈，1例因多器官功能衰竭死亡。術(shù)后隨訪1～3年，未見復發(fā)病例。結(jié)論小兒肝囊型包蟲病超聲、CT及實驗室檢查等可明確術(shù)前診斷，內(nèi)囊摘除+外囊次全切除術(shù)為有效治療肝囊型包蟲病術(shù)式。

兒童; 囊型包蟲病; 肝/診斷; 肝/治療

包蟲病是由隸屬于扁形動物門(Platyhelminthes)絳蟲綱(Cestoda)帶科(Taeni-idae)棘球?qū)?Echinococcus)絳蟲的中絳期或幼蟲寄生于動物和人的肝、肺等臟器所引起的一種嚴重危害人和動物健康的人獸共患寄生蟲病[1]。包蟲病呈全球性分布，我國是世界上包蟲病流行最嚴重的國家之一[2]，新疆為包蟲病發(fā)病率高發(fā)地區(qū)[3-5]。包蟲已成為除細茵、病毒外，兒童感染性疾病的常見病原體，嚴重危害兒童健康[6]。為探討兒童肝囊型包蟲病臨床診治及預后，本研究對2012年1月-2015年10月新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院收治的79例小兒肝囊型包蟲病患者的臨床資料進行回顧性分析，現(xiàn)報道如下。

1　資料與方法

1.1臨床資料收集2012年1月-2015年10月新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院手術(shù)治療的的79例小兒肝囊型包蟲病患者的臨床資料，包括：姓名、年齡、性別、住院日期等指標，并確認非重復病例，依據(jù)臨床表現(xiàn)以及相關(guān)輔助檢查確診病例。

1.2方法回顧性分析79例小兒肝囊型包蟲病患者的一般情況、臨床表現(xiàn)、診斷、治療、轉(zhuǎn)歸和隨訪情況，經(jīng)本院手術(shù)治療的患兒，于術(shù)后3個月開始進行隨訪，隨訪方式為門診復查和電話隨訪，隨訪時間截至2015年11月。

2　結(jié)果

2.1臨床資料

2.1.1一般資料本組79例患者來自新疆各地州，其中男性48例(60.8%)，女性31例(39.2%)。漢族26例(32.9%)，維吾爾族14例(17.7%)，哈薩克族13例(16.5%)，蒙古族11例(13.9%)，回族7例(8.9%)，柯爾克孜族5例(6.3%)，藏族3例(3.8%)。患兒感染途徑包括：有羊、狗等宿主動物直接接觸史11例(13.9%)，疫區(qū)、疫情、疫水接觸史17例(21.5%)，父母及親屬中有同類病人4例(5.1%)，其余47例感染途徑不明(59.5%)。

2.1.2臨床表現(xiàn)79例患兒中，無明顯癥狀而在體檢時發(fā)現(xiàn)32例(40.5%),以腹痛、腹脹、腹部不適入院29例(36.7%)，以腹部包塊入院8例(10.1%)，以發(fā)熱、胸痛、咳嗽咳痰入院8例(10.1%)，以頭痛入院2例(2.5%)。

2.1.3輔助檢查79例患兒術(shù)前均行超聲檢查，其中54例同時行腹部CT檢查?；純褐懈文倚桶x囊腫位于右肝47例(59.5%)，左肝15例(19.0%)，左、右肝同時受累17例(21.5%)。肝臟合并其他器官包蟲者12例(15.2%)。其中肝合并肺包蟲5例，肝臟合并腹盆腔包蟲5例，肝合并肺、脾臟包蟲1例，肝合并腦包蟲1例。根據(jù)WHO/IWGE 對囊型包蟲病的分型，79例囊型包蟲病患者中CE1型(單囊型)62例(78.5%)，CE2(多子囊型)9例(22.8%)，CE3(內(nèi)囊破裂型)7例(8.8%)，CE4(實變型)1例(1.2%)。

2.1.4實驗室檢查79 例患兒中50例用新疆包蟲病臨床研究所研制的“組合抗原包蟲病快速診斷試劑盒”檢測患者體內(nèi)抗包蟲囊液抗原(EgCF)、頭節(jié)抗原(EgP)、囊液半純化抗原B(EgB)、泡球蚴抗原(Em2)4個抗原的抗體水平，50例均為陽性(100%)。陽性患兒經(jīng)B超、CT、手術(shù)和病理學檢查，均確診為包蟲病。

2.1.5治療方式79例患兒均行開腹手術(shù)，其中外囊次全切除術(shù)共42例，外囊完整剝離術(shù)13例，行改良內(nèi)囊摘除術(shù)共24例。5例肝包蟲合并肺包蟲者先行肺包蟲摘除術(shù)后1～3個月后再行肝包蟲手術(shù)，1例先行腦包蟲摘除術(shù)后再行肝包蟲內(nèi)囊摘除術(shù)。

2.2預后及隨訪所有手術(shù)治療患兒中，8例患者術(shù)后出現(xiàn)并發(fā)癥。其中5例為殘腔積液合并胸腔積液，給予超聲引導下穿刺治療后治愈；1例為術(shù)后肺炎，給予抗感染治療后治愈；1例因包蟲破裂手術(shù)術(shù)后繼發(fā)腸梗阻，給予鼻腸減壓等保守治療后治愈，術(shù)后恢復可；1例因術(shù)后1 天后出現(xiàn)肝功能衰竭、呼吸衰竭、重癥感染、電解質(zhì)紊亂、上消化道出血，于術(shù)后第6天搶救無效死亡。78例手術(shù)治療的患兒隨訪1～3 a，未見復發(fā)病例。

3　討論

肝囊型包蟲病(hepatic cystic echinococcosis,HCE)是流行于農(nóng)牧地區(qū)的人畜共患性寄生蟲病，嚴重危害人類的健康和畜牧業(yè)的發(fā)展。包蟲病一般多發(fā)生于成人，但感染的高峰期主要在兒童期[7]。兒童因免疫系統(tǒng)發(fā)育不完善，肝囊型包蟲在兒童體內(nèi)生長的方式及囊腫表現(xiàn)與成人具有不同的特點。

由于新疆為多民族聚居區(qū)，多民族兒童均有感染。本組病例中漢族兒童發(fā)病率為33.3%，維吾爾族兒童發(fā)病率為17.7%，哈薩克族、柯爾克孜族、蒙古族和藏族在新疆多為游牧民族，分布在疫區(qū)并更多接觸家畜，但兒童包蟲發(fā)病率卻明顯低于漢族和維吾爾族，主要原因是家屬缺乏醫(yī)療知識、文化層次低，對本病缺乏了解，而造成就診率偏低。包蟲檢出率與人口城鄉(xiāng)分布和就診比例有直接聯(lián)系，漢族和維吾爾族人群多居住在城鎮(zhèn)，城鎮(zhèn)居民就診意識較牧民高，兒童也更易廣泛享受普查政策。本研究顯示兒童感染途徑中，11例(13.9%)有與羊、狗等宿主動物直接接觸史，而且城市兒童接觸的家犬與牧區(qū)兒童接觸的牧犬均有生的動物內(nèi)臟喂食史，并均未進行過驅(qū)蟲治療，包蟲病的流行與傳播主要取決于與終宿主病犬等密切接觸的程度，與未經(jīng)驅(qū)蟲的家畜接觸加大了兒童包蟲感染的風險，是兒童感染包蟲病的極大隱患。17例(21.5%)兒童有疫區(qū)、疫情、疫水接觸史，這些患兒雖否認直接接觸過包蟲宿主，但均生活在包蟲流行區(qū)，感染狗的糞便中攜帶包蟲蟲卵，易污染蔬菜或水源。人畜共飲同一水源增大了包蟲蟲卵傳播感染人群的概率，易造成兒童的間接感染。在氣候干燥和多風環(huán)境下，蟲卵可隨風飄揚，增大了經(jīng)呼吸道感染的機會。本組病例中2例城市兒童雖無包蟲流行疫區(qū)生活史，但均住在屠宰場附近，疫情、疫水接觸的可能性高，推斷其為感染的主要原因。4例(5.1%)兒童經(jīng)詢問家族史，發(fā)現(xiàn)父母及親屬中有同類病人，說明詢問病史時關(guān)注家庭成員健康狀況有助于找出兒童患病原因。兒童包蟲病易出現(xiàn)誤診，所以入院后首次問診過程中，務必詳細采集病史，詢問患兒是否有家畜接觸史及疫區(qū)、疫情、疫水接觸史和家庭史等可能的感染途徑，特殊的接觸史仍是診斷兒童包蟲病的重要依據(jù)。

包蟲病的臨床癥狀與囊腫的大小，定位、破裂與感染有關(guān)[8]，兒童被感染后臨床表現(xiàn)不一致，早期癥狀輕微可能無癥狀或體征，缺乏典型臨床表現(xiàn)，往往不引起家長及兒童的注意，直至形成巨大包塊或肝臟明顯腫大，出現(xiàn)上腹部隱痛、腹脹等癥狀或并存其他疾病時才去醫(yī)院進行就診檢查。本組病例中，因腹部包塊就診僅為8例(10.1%)，發(fā)熱、咳嗽、咳痰和頭痛等臨床表現(xiàn)因不具備包蟲病典型臨床特性，就診時易被忽視或誤導，造成兒童包蟲病的漏診和誤診。29例(36.7%)兒童以腹痛、腹脹為主訴入院。在兒童期，包蟲較成人包蟲生長迅速，囊腫纖維壁尚未達到足夠厚度，而且兒童較成人行動活躍，外傷機會較多，相對成人更易發(fā)生囊腫破裂而繼發(fā)感染。本組中32例(40.5%)兒童主訴無明顯癥狀于體檢時發(fā)現(xiàn)入院,由于近年政府對地方病的重視，以學校為單位大力宣傳和普及兒童包蟲病的篩查工作，使更多兒童包蟲病在早期得到診斷與治療。

包蟲病的診斷在詳細采集病史的基礎上，必須輔助實驗室檢查和影像學來進行確診。由于被包蟲病蟲體感染后在較長時間內(nèi)可能無癥狀或體征，但包蟲抗原會不斷地向外釋放并進入血液，從而刺激人體免疫系統(tǒng)產(chǎn)生相應特異性抗體，因此實驗室檢測包蟲抗體是包蟲感染人群篩查和包蟲病早期診斷的一種重要手段。在本院實驗室診斷中使用的“組合抗原包蟲病快速診斷試劑盒”，是一種簡便、快速、敏感性高的方法，接受檢測的50例患兒中，50例(100%)EgCF、EgP、EgB、Em2均為陽性。Em2為泡球蚴特異性抗原組分，但部分肝細粒棘球蚴感染患者也對Em2有較強的反應，Em2陽性患者也均在后期手術(shù)中被證實為由細粒棘球絳蟲感染的囊型包蟲病。包蟲四項檢測可避免同一個患者對不同抗原的反應性差異而造成假陽性或假陰性，提高檢出率，但鑒于抗原檢測法檢測的結(jié)果只能反映患者的包蟲感染情況，不能確定是否患病，因而結(jié)合影像學檢查等手段來進行診斷更為精準。

采取B超和CT影像學檢查，不僅有助于確診包蟲病，也有助于了解囊腫分布的位置和數(shù)量。本研究比對兒童與成人的影像學檢查結(jié)果，發(fā)現(xiàn)在兒童CT檢查中均未出現(xiàn)成人包蟲囊腫中較常出現(xiàn)的鈣化和囊內(nèi)子囊等特征性CT表現(xiàn)，兒童期肝包蟲囊腫可能處于發(fā)生、發(fā)展的階段，所以子囊及鈣化等征象不應作為診斷兒童肝棘球蚴病的主要依據(jù)。B超檢查具有無創(chuàng)、安全、直觀、方便、價廉等特點，因而適合兒童接受檢查，其診斷肝包蟲病率達93%[9]。CT檢查的優(yōu)勢在于能較好地進行定位診斷，通常能發(fā)現(xiàn)一些超聲不能識別的囊壁小的弧線狀鈣化及囊周的周圍膽管擴張等變化，可以更好地顯示囊腫的體積。B超和CT檢查在診斷中起到協(xié)助定性、定位、定數(shù)(囊腫個數(shù))、定量(囊腫大小)作用，可確定囊腫部位與肝臟各管道之間的關(guān)系，有助于醫(yī)生估計手術(shù)剝除難度，對手術(shù)切除可行性、術(shù)前準備、手術(shù)規(guī)劃和具體操作等后續(xù)的治療具有重要的指導意義。所以應對兒童進行定期全面的影像學普查，以有效提高各種疾病的早期檢出率和臨床治療效果，降低兒童各種疾病的發(fā)病率。

手術(shù)仍然是肝囊型包蟲病主要的治療方法[10-11]，徹底清除和殺滅包蟲蟲體是手術(shù)的目的，臨床常用的手術(shù)方式包括開腹手術(shù)和微創(chuàng)術(shù)式，開腹手術(shù)包括姑息性術(shù)式(傳統(tǒng)肝囊型包蟲病內(nèi)囊摘除術(shù)、改良內(nèi)囊摘除術(shù))和根治性術(shù)式(肝囊型包蟲病外囊完整剝除術(shù)+肝囊型包蟲病外囊次全切除術(shù)+肝部分切除術(shù))。微創(chuàng)術(shù)式包括肝囊型包蟲病經(jīng)皮穿刺引流囊液術(shù)和腹腔鏡肝囊型包蟲病摘除術(shù)。目前有很對不同術(shù)式在囊型包蟲病中的應用進行的研究，但大部分為回顧性研究。溫浩等[12]通過對新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院2002年6月-2006年11月手術(shù)治療的519例肝囊型包蟲病患者臨床資料進行分析，結(jié)果顯示肝包蟲姑息性術(shù)式其術(shù)后殘腔并發(fā)癥、帶管時間等均顯著高于根治性術(shù)式，表明肝包蟲外囊完整剝除術(shù)治療可根除因內(nèi)囊摘除術(shù)所致包蟲復發(fā)和膽瘺等并發(fā)癥，與肝切除相比具有創(chuàng)傷較小、并發(fā)癥少的特點，故認為肝包蟲外囊完整剝離術(shù)式為治療肝囊型包蟲病的首選術(shù)式。本研究發(fā)現(xiàn)小兒包蟲囊腫體積大，肝臟呈多發(fā)，且囊液活性強，結(jié)合術(shù)中實踐體會，小兒肝囊型包蟲還具有囊壁薄、囊腫張力大、多位于肝臟實質(zhì)內(nèi)的特點，這對外囊剝離手術(shù)帶來了極大的困難。本研究中，僅有13例患兒行外囊完整剝離術(shù)。通過臨床實踐，本課題組認為內(nèi)囊摘除+外囊次全切除更適合小兒肝囊型包蟲病,外囊次全切除術(shù)可在內(nèi)囊摘除術(shù)的基礎上最大限度地切除外囊壁，使大部分包蟲術(shù)后殘腔變成“壁”，顯著降低術(shù)后因存在殘腔引起的感染或膽瘺并發(fā)癥，并因切除了外大部分囊而杜絕了復發(fā)的可能性。針對內(nèi)囊摘除術(shù)后包蟲殘腔膽漏采用了術(shù)中經(jīng)膽道探查美蘭造影術(shù)式，通過經(jīng)膽管探查包蟲囊腫壁與膽道的漏口可準確地縫閉殘腔與膽道的漏口并進行有效的減壓，從而徹底解決術(shù)后殘腔膽漏的問題。本研究中42例外囊次全切除患者中，無復發(fā)患者。

近年來新疆包蟲病兒童感染率呈上升趨勢，嚴重威脅患兒的生長發(fā)育。兒童包蟲臨床表現(xiàn)不典型，易誤診、漏診，因此在包蟲病流行區(qū)應重視體檢篩查 ，接診時應關(guān)注流行病史與家庭成員健康狀況，結(jié)合臨床病史、影像學檢查和實驗室檢查，準確可靠地診斷兒童包蟲病，便于擬定合理的治療方式，盡早發(fā)現(xiàn)盡早手術(shù)或藥物治療，避免影響兒童的生長發(fā)育。在新疆應加強疾病的普查和宣傳，加強包蟲病預防工作，因兒童需要父母與學校的監(jiān)管和教育，對家長及學校進行包蟲病預防的宣講，有利于提高兒童對包蟲病預防的認知度。家長與社會應進一步加強犬的管理，定期對家畜檢查、驅(qū)蟲，妥善處理感染性內(nèi)臟，在生活中督促兒童養(yǎng)成飯前、便后用流動水洗手的衛(wèi)生習慣，是預防和降低包蟲感染率的有效方式。

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(本文編輯周芳)

Analysis of clinical treatment and prognosis for the children hepatic cystic echinococcosis in Xinjiang region

Kelibinuer Abudureyimu1，YAN Jinghong2， RAN Bo2， LI Haitao2， SHAO Yingmei2, MA Xiumin2，WEN Hao2,3

(1DepartmentofBiology,CollgeofBaiscMedicalSciences，2TheFirstAffiliatedHospitalofXinjiangMedicalUniversity,Urumqi830054，China；3XinjiangHydatidClinicalInstitute，Urumqi830054，China)

ObjectiveTo investigate the clinical treatment and prognosis for hepatic cystic echinococcosis (HCE) in children. MethodsRetrospective analysis the clinic data of 79 cases of HCE patients who were under the 14 years (including 14 years ) and accepted treatment in the First Affiliated Hospital of Xinjiang Medical University from January 2012 to October 2015. The data has been collected including epidemic history, clinical manifestations, HCE types, imaging， laboratory results, and therapeutic procedures. Res-ultsAll the patients underwent open surgical procedure, among them 42 cases underwent subtotal cystectomy, 13 cases underwent total cystectomy, 24 cases underwent improved endocystectomy. The post-operative complications were observed in 8 cases, 5 cases with residual and pleural cavity effusion , one case with pneumonia and another for intestinal obstruction, only one case died of multiple organ failure unfortunately. During 1 to 3 years follow up，no cases were found recrudescent. ConclusionUltrasound, CT and laboratory tests can confirm the preoperative diagnosis of Pediatric HCE, endocystectomy combined with subtotal cystectomy is effective treatment for HCE.

children; cystic echinococcosis; hepatic/DI; hepatic/TH

國家自然科學基金(U1303222)

克里比努爾·阿布都熱依木(1983-)，女(烏孜別克族)，在讀碩士，研究方向：遺傳學。

溫浩，男，博士，主任醫(yī)師，教授，博士生導師，研究方向：包蟲病基礎與臨床研究， E-mail：dr.wenhao@163.com。

R532.3

A

1009-5551(2016)06-0727-04

10.3969/j.issn.1009-5551.2016.06.015

2016-01-19]