洪源 徐向陽

（上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬瑞金醫(yī)院北院骨科 上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院足踝部疾患診治中心，上海 201800）

7例足踝部骨樣骨瘤的診斷與治療分析

洪源 徐向陽*

（上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院附屬瑞金醫(yī)院北院骨科 上海交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院足踝部疾患診治中心，上海 201800）

背景：骨樣骨瘤是于 1935 年由Jaffe首次報道的一種良性成骨性疾患，具有界限清晰的局限性病灶。最常見的部位為股骨、脛骨等長干骨，而足踝部的骨樣骨瘤較為少見。

目的：研究足踝部骨樣骨瘤的臨床特點以及外科治療效果。

方法：回顧性分析2010年1月至2013年10月在我院足踝中心確診的7例足踝部骨樣骨瘤的臨床資料，其中男5例，女2例，平均發(fā)病年齡 21.5歲。受累部位：距骨5例，跟骨2例。發(fā)病至確診時間平均為 16個月（8～25個月），癥狀為疼痛，服用非甾體抗炎藥可緩解。2例發(fā)病之前有相關(guān)部位的外傷史。3例曾于我院或外院診斷為其他疾病，并行相關(guān)手術(shù)治療。1例外院確診骨樣骨瘤，手術(shù)切除后1年復(fù)發(fā)。所有患者均接受腫瘤刮除+植骨治療。

結(jié)果：術(shù)后平均隨訪14個月（2～24個月），患者疼痛癥狀均消失，未見病灶復(fù)發(fā)，無植骨反應(yīng)，無病理性骨折。

結(jié)論：足踝部骨樣骨瘤發(fā)病少見，其臨床表現(xiàn)容易與其他疾病相混淆。所以，需要密切結(jié)合患病部位的臨床表現(xiàn)、完善的影像學(xué)檢查和準(zhǔn)確的組織活檢做出明確診斷，并給以相應(yīng)治療。

骨樣骨瘤；足踝部；診斷；手術(shù)治療

Background:Osteoid osteoma is first reported in 1935 by Jaffe.It is a kind of benign bone disease with the limitation of welldefined lesions.The most common involved site is femur,tibia and other long bones.It is rarely seen in the foot and ankle.

Objective:To research the clinical characteristics and surgical treatment effect of osteoid osteoma in the foot and ankle.

Methods:Seven patients diagnosed as osteoid osteoma in the foot and ankle in our hospital between January 2010 and October 2013 were enrolled in the retrospective study.There were 5 males and 2 females with a mean age of 21.5 years.The talus was involved in 5 cases and the calcaneus was in 2 cases.It took 8-25 months(average 16 months)from onset to final diagnosis.The classic symptom was pain,especially in the night,which was relieved after taking NSAIDs.Two patients had trauma history in the affected location.Three patients were misdiagnosed as other diseases and underwent surgical treatment.One patient underwent surgical treatment when the confirmed diagnosis was made in other hospital,but recurrence happened one year later.All of the patients took tumor resection and bone graft in our hospital.

Results:The mean duration of follow up was 14 months(range from 2 to 24 months).No pain,recurrence,bone graft reaction or pathological fracture occurred in all the patients.

Conclusions:The osteoid osteoma in the foot and ankle is rare and easily confused with other related diseases.Therefore, we should clarify the diagnosis by clinical manifestations,imaging examination and biopsy and take radical treatment.

骨樣骨瘤是一種良性腫瘤，常發(fā)病于30歲以下的人群，男性居多。據(jù)統(tǒng)計，在所有骨腫瘤中，骨樣骨瘤占 2.5%～5.0%；在所有良性骨腫瘤中，占 10%～11%[1]。大多數(shù)的骨樣骨瘤生長于長干骨的骨干皮質(zhì)，只有5%左右生長在骨膜下，常見于股骨頸和足部[2]。足踝部骨樣骨瘤發(fā)病率極低，發(fā)病率僅為 2%～10%[3]，主要生長部位是距骨和跟骨。這些腫瘤通常小于 1 cm，但 是 如 果 生 長 于 松 質(zhì) 骨 上 ，則 可 能 會 長 到 1.5 cm[1]。骨樣骨瘤的典型特征是夜間疼痛和能被水楊酸類藥物緩解。但并不是所有的骨樣骨瘤臨床表現(xiàn)都是如此典型。生長于關(guān)節(jié)附近的骨膜下病灶常為有類似于滑膜炎的表現(xiàn)，并伴有周圍肌肉的明顯痙攣，有時會被診斷為骨關(guān)節(jié)炎或其他類型骨腫瘤[4-9]。

足踝部骨樣骨瘤極其少見，文獻(xiàn)多為病例報道。本文收集我科近年來足踝部骨樣骨瘤病例，進(jìn)行回顧性研究，介紹足踝部骨樣骨瘤的特征及診療過程。

1 資料與方法

1.1 臨床資料

回顧性 分 析 2010 年 1 月 至 2013 年 10 月在 我 院足踝中心確診的7例足踝部骨樣骨瘤患者的臨床資料，并當(dāng)患者患肢出現(xiàn)疼痛或者其他不適，如腫脹，感覺異常時，我們稱之為發(fā)病。其中男5例，女2例，平 均 發(fā) 病 年 齡 21歲 。 發(fā) 病 部 位 ：距 骨 5 例 ，跟 骨 2例。發(fā)病至確診時間平均為16個月（8～25個月）?；颊叩囊话闱闆r見表1。

2號病例：左踝扭傷后反復(fù)疼痛1年，在我院行MR檢查，提示“左足炎癥改變”，住院后行踝關(guān)節(jié)鏡下滑膜清理術(shù)，術(shù)后功能康復(fù)鍛煉時再次出現(xiàn)踝關(guān)節(jié)處疼痛，在外院及我院給予抗結(jié)核診斷性治療后，效果不佳，又行左踝MR，提示“左距骨水腫”，再次收治入院。

3號病例：右踝關(guān)節(jié)扭傷后出現(xiàn)踝關(guān)節(jié)疼痛，2011年4月至我院行CT檢查，顯示“右側(cè)距骨內(nèi)小島”，遂住院后行“右距骨腫瘤病灶切除植骨+外側(cè)韌帶支點重建”，術(shù)后患者癥狀明顯改善。出院后20日，患者再次發(fā)病部位疼痛，至外院治療，給予美洛昔康片保守治療，初期效果好，后期欠佳，遂于2012年2月再次至我院就診，CT檢查提示“右距骨占位性病變”，收治入院。

4號病例：外院確診骨樣骨瘤后行“病灶切除+自體髂骨移植”，術(shù)后1年后原發(fā)病部位復(fù)發(fā)，前往我院就診。

5號病例：反復(fù)無明顯誘因下的踝關(guān)節(jié)疼痛1年，外院診斷為“滑膜炎”，經(jīng)保守藥物治療無效后，于外院關(guān)節(jié)鏡下行滑膜切除術(shù)，術(shù)后患者無明顯改善，遂前往我院就診。

其余病例發(fā)病時并無明顯誘因，也未行任何手術(shù)治療。

1.2 臨床表現(xiàn)及影像學(xué)檢查

所有患者均有經(jīng)典的骨樣骨瘤臨床表現(xiàn)，初期為患病部位夜間靜息痛，逐步發(fā)展為持續(xù)性刺痛或鈍痛。導(dǎo)致行走活動困難，如跛行，行走后疼痛加劇等。服用非甾體抗炎藥可緩解。所有患者均由一定程度的患病部位體征，如踝關(guān)節(jié)腫脹，踝關(guān)節(jié)活動受限，壓痛，周圍軟組織放射痛，患側(cè)小腿肌肉萎縮，以及皮溫輕度升高等。所有患者常規(guī)進(jìn)行患處的X線和 CT 檢查，均可見經(jīng)典的骨樣骨瘤“瘤巢”（圖 1）。

1.3 手術(shù)方法

患者進(jìn)行硬膜外麻醉或全身麻醉，手術(shù)前由CT體表定位后，確定手術(shù)入路位置。常規(guī)消毒鋪巾，依次切開皮膚及皮下組織，探查至病灶后給予暴露，充分刮除瘤巢，送病理檢驗。病灶刮除后的空腔給予松質(zhì)骨或人工骨植骨填充。術(shù)后患肢加壓包扎，術(shù)后第1天起要求非負(fù)重下功能康復(fù)鍛煉踝關(guān)節(jié)活動度，1周后部分負(fù)重，3周后正常負(fù)重鍛煉。

1.4 隨訪

所有7例患者術(shù)后3個月均于門診隨訪。采用疼痛視覺模擬評分（visual analog scale，VAS）和 AOFAS踝-后足評分評估治療前后的效果。

2 結(jié)果

所有7例患者均成功行骨樣骨瘤病灶刮除手術(shù)。術(shù)后病理結(jié)果均證實為骨樣骨瘤。平均隨訪時間14個月。

患者術(shù)前VAS 評分為7～9分，平均8.1分，術(shù)后3個月隨訪時，VAS 評分為0～1分，平均 0.4分，兩者有顯 著 統(tǒng) 計 學(xué) 差 異（t=18.34，P＜0.0001）。 患 者 術(shù) 前AOFAS 踝-后足評分為 11～55 分，平均 38.85 分，術(shù)后3 個月隨訪時，評分為 78～98，平均 91.43 分，兩者有顯著統(tǒng)計學(xué)差異（t=-8.25，P=0.0002）

表1 7 例足踝部骨樣骨瘤患者一般資料及手術(shù)前后VAS、AOFAS 評分

圖1 A、B.22歲男性患者，距骨骨樣骨瘤，曾誤診為“骨結(jié)核”，CT可見骨樣骨瘤典型“瘤巢”，中間位硬化骨，周圍被不同程度的反應(yīng)骨包繞；C.21歲男性骨樣骨瘤患者術(shù)中所見

3 討論

骨樣骨瘤是一種良性腫瘤，最早由 Jaffe于 1935年發(fā)現(xiàn)并提出[10]，發(fā)病部位多位于長干骨，尤其在股骨和脛骨近端最為多見，病灶長度通常小于 1 cm，足踝的部骨樣骨瘤較為少見。骨樣骨瘤是最為常見的成骨病變，相關(guān)文獻(xiàn)報道，在所有骨良性腫瘤中占10%～12%[1,11]。典型的骨樣骨瘤臨床表現(xiàn)包括局部疼痛，夜間加重，非甾體類消炎藥物可緩解。有文獻(xiàn)認(rèn)為，骨樣骨瘤可能為所有足部慢性疼痛的病因之一，尤其是青少年患者[12]。所幸的是目前認(rèn)為骨樣骨瘤不會侵襲性生長，也無惡變傾向[13]。

對于骨樣骨瘤的診斷，影像學(xué)技術(shù)是相當(dāng)重要的。常規(guī)X線平片是檢查的首選，典型的骨樣骨瘤圖像是極具特征性的，即在病灶及病灶周圍可見橢圓形的瘤巢和反應(yīng)性硬化骨。但是有時平片的檢查具有一定局限性，對于髓內(nèi)的空腔病灶或是發(fā)病部位較為隱蔽的區(qū)域（例如脊柱、骨盆、手足部的骨骼等）無法通過單純的平片進(jìn)行診斷。此時需要通過CT才能更明顯地發(fā)現(xiàn)骨樣骨瘤的“瘤巢”，其特征性的表現(xiàn)是，在腫瘤中間區(qū)域的硬化形成，以及在瘤巢周圍不同程度的反應(yīng)骨包繞[12,14]。但是，由于足踝部骨樣骨瘤發(fā)病率極低，典型的癥狀表現(xiàn)并不普遍，常容易與滑膜炎、骨結(jié)核甚至骨關(guān)節(jié)炎相混淆，導(dǎo)致誤診，即使在我院，也出現(xiàn)過患者首次診斷治療欠妥，再行二次就診的情況。因此，筆者認(rèn)為，完善的術(shù)前檢查及術(shù)中精確的病灶組織活檢，對于提高足踝部骨樣骨瘤診斷的準(zhǔn)確性是極其重要的。

在治療方面，現(xiàn)在治療骨樣骨瘤的方法包括保守的藥物治療和手術(shù)切除。由于該病對非甾體類抗炎藥物較為敏感，早期進(jìn)行保守的藥物治療確實是可行的方法。但是鮮有相關(guān)研究報道延長藥物的治療時間，停用之后，可以完全解除患者的癥狀。只有不多的研究表示通過非甾體類藥物治療可以達(dá)到消除 癥狀 的目 標(biāo)，且 效 果 明顯 ，而 無需 進(jìn)行 手術(shù)[15,16]。Bruneau 則認(rèn)為延期進(jìn)行手術(shù)治療，可能會導(dǎo)致骨樣骨瘤轉(zhuǎn)變?yōu)槌晒羌?xì)胞瘤[17]。對于疼痛嚴(yán)重和保守藥物治療無效的患者，應(yīng)當(dāng)適時地進(jìn)行手術(shù)治療。因為長時間地使用非甾體類抗炎藥物可能會產(chǎn)生胃腸道的并發(fā)癥。Frassica 等[18]認(rèn)為，對于體型較瘦的未成年患者，若任由骨樣骨瘤的發(fā)展，可能會造成影響生長和脊柱側(cè)凸的情況發(fā)生。

目前較為普遍的手術(shù)治療方法有兩種：開放式手術(shù)切除和CT引導(dǎo)下射頻消融。后者屬于微創(chuàng)手術(shù)，創(chuàng)傷小，患者耐受性好，Ronsenthal于 1992 年率先報道并成功運(yùn)用于4例骨樣骨瘤患者，隨訪2～12個月，未見復(fù)發(fā)[19]。但是該類方法要求醫(yī)院的 CT 室有一定的無菌操作環(huán)境，影像學(xué)科人員必須具有過硬的專業(yè)技術(shù)水平，另外術(shù)中若多次進(jìn)行CT檢查，可能造成較大的輻射影響。此外，該方法仍然缺乏長期的大量病例隨訪文獻(xiàn)研究，目前是否可進(jìn)行推廣仍然值得商榷。我們必須注意到的是，足踝部組織結(jié)構(gòu)緊密，可操作范圍小，射頻消融若不當(dāng)或不熟練，容易傷及周圍組織，造成醫(yī)源性并發(fā)癥，反而得不償失。無論何種手術(shù)方式，必須完整地切除瘤巢，否則將增加術(shù)后復(fù)發(fā)的風(fēng)險，本文4號病例便是于外院就診手術(shù)1年后出現(xiàn)復(fù)發(fā)。

本組病例，我們通過術(shù)前完善的影像學(xué)檢查，明確定位腫瘤部位。術(shù)中探查后完整切除腫瘤，骨缺損部位進(jìn)行植骨，以確保能早期功能鍛煉，避免病理性骨折的發(fā)生。術(shù)后指導(dǎo)功能康復(fù)鍛煉。所有患者疼痛癥狀均消失，未見病灶復(fù)發(fā)，無植骨反應(yīng)，無病理性骨折，除1例患者由于隨訪時間較短，手術(shù)區(qū)域仍有局部腫脹外，所有患者均恢復(fù)良好。

筆者認(rèn)為，對于治療方案，不應(yīng)一味追求微創(chuàng)和縮短手術(shù)時間，應(yīng)在保證手術(shù)質(zhì)量的前提下進(jìn)行相應(yīng)的手術(shù)治療。由于國內(nèi)外文獻(xiàn)所報道的CT下射頻消融手術(shù)部位 多在長干骨、髖臼和 脊柱等[19-25]，幾乎未見在足踝部使用，其效果如何，目前尚未可知。由于足踝部手術(shù)范圍本身不大，通過手術(shù)直視下又可完整切除病灶，既避免了腫瘤的復(fù)發(fā)又能確保送檢病理檢查時活檢的可靠性，所以，在術(shù)前明確定位后進(jìn)行開放性手術(shù)治療足踝部骨樣骨瘤效果是顯著的。

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Diagonosis and treatment of osteoid osteoma in foot and ankle in7cases

HONG Yuan,XU Xiangyang*
(Department of Orthopaedics,Ruijin Hospital North,Shanghai Jiaotong University School of Medicine,Shanghai 200025,China)

osteoid osteoma;foot and anke;diagnosis;surgical treatment

*通信作者：徐向陽，E-mail：xu664531@hotmail.com