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        皮膚竇性組織細(xì)胞增生癥一例

        2013-10-20 05:53:30馬錦媛康宏霞
        實用皮膚病學(xué)雜志 2013年6期
        關(guān)鍵詞:竇性組織細(xì)胞增生癥

        馬錦媛,康宏霞,何 勤,龍 娟

        臨床資料

        患者,女,44歲。主因全身反復(fù)皮下結(jié)節(jié)伴瘙癢1年,于2009年2月10日就診?;颊?年前無明顯誘因于左側(cè)大腿處出現(xiàn)皮損伴瘙癢,隨后右大腿外側(cè)、右腰部、右臀部、耳前、左上臂、左腋后部位先后出現(xiàn)類似皮損,皮損周圍出現(xiàn)瘀斑,觸之有硬結(jié)。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行皮損組織病理檢查,診斷為黃色肉芽腫,未行特殊治療?;颊呒韧贰€人史、家族史無特殊。體格檢查:一般情況可,各系統(tǒng)無特殊,全身未觸及腫大的淋巴結(jié)。皮膚科情況:耳前、左上臂、左腋后、右腰部、右臀部、大腿見散在綠豆至蠶豆大小的暗紅色斑塊、結(jié)節(jié),部分呈簇集分布,形成3 cm×3 cm大小的斑塊,斑塊附近可見針帽大小的瘀點,部分斑塊上見少許鱗屑(圖1)。實驗室檢查:常規(guī)檢查均無異常。皮損組織病理示:表皮內(nèi)密集的淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞及散在的中性粒細(xì)胞構(gòu)成混合性炎性細(xì)胞浸潤的深染區(qū),其內(nèi)有散在或小簇狀呈星空樣分布的組織細(xì)胞淡染區(qū),該區(qū)組織細(xì)胞胞體較大,呈卵圓或多邊形,體積至少相當(dāng)于小淋巴細(xì)胞6 倍以上,胞質(zhì)豐富,呈淡伊紅或細(xì)顆粒狀紅染,細(xì)胞界限常不清楚,胞核圓形或卵圓形,核膜及染色質(zhì)較清楚,核仁常見,偶有雙核及多核。組織細(xì)胞胞質(zhì)內(nèi)多吞有淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞或中性粒細(xì)胞,可見伸入運動(圖2)。免疫組化示:S100蛋白強陽性,CD68陽性,CD1a陰性(圖3)。給予沙利度胺25mg及雷公藤20mg,每日3次口服治療,治療1個月后,皮損大部分消退,繼續(xù)間斷服藥。隨訪4年,患者病情穩(wěn)定,無新發(fā)皮損。

        討論

        竇性組織細(xì)胞增生伴巨大淋巴結(jié)腫大(sinus histiocytosis with massive lymphadenopathy,SHML)是一種罕見的組織細(xì)胞增生性疾病,又稱為Rosai-Dorfman?。≧osai-Dorfman disease,RDD)[1]。臨床主要表現(xiàn)為雙側(cè)頸部無痛性淋巴結(jié)腫大伴發(fā)熱、白細(xì)胞升高、貧血、紅細(xì)胞沉降率升快和高丙種球蛋白血癥,43%患者同時累及淋巴結(jié)外組織,皮膚是最常見的受累部位,約3%的患者僅出現(xiàn)單純皮膚損害而無淋巴結(jié)或其他結(jié)外組織受累,稱為皮膚Rosai-Dorfman病 (cutaneous Rosai-Doffman disease,CRDD)[2]。SHML好發(fā)于兒童和青年,性別及種族差異不明顯。CRDD與經(jīng)典型不同,表現(xiàn)為發(fā)病年齡偏大、女性較多見,且黃種人及白種人發(fā)病較黑種人多[2]。

        圖1 皮膚竇性組織細(xì)胞增生癥患者皮損

        圖2 皮膚竇性組織細(xì)胞增生癥患者皮損組織病理

        圖3 皮膚竇性組織細(xì)胞增生癥患者皮損免疫組化組織病理(Envision法×400)

        本次查閱1969~2012年國內(nèi)外相關(guān)文獻(xiàn)資料統(tǒng)計CRDD患者共61例,其中女性40例,男性21例,男∶女為1∶1.9,發(fā)病年齡6~83歲,平均發(fā)病年齡為43.5歲。61例患者中,皮損單發(fā)者32例,多發(fā)者29例。其中顏面部皮損28例(占44.6%)、軀干部皮損28例(占48.2%)、四肢皮損21例(占35.7%),其中有9例自覺瘙癢,2例伴隨發(fā)熱,6例皮損處有壓痛。

        本病病因目前尚不明確,目前認(rèn)為與感染因素有關(guān),但抗生素或抗結(jié)核藥治療無效。機體免疫功能障礙被認(rèn)為是導(dǎo)致發(fā)病的因素之一,人類皰疹病毒6和8、克雷伯氏菌、巨細(xì)胞病毒、布魯氏菌和EB病毒被認(rèn)為可能是致病的幾種病原體[3]??紤]RDD的發(fā)生可能同時有免疫因子參與及存在其它的感染因素。

        CRDD病存在其他系統(tǒng)受累的可能性很小,一般的常規(guī)檢查可無異常發(fā)現(xiàn),部分病例見輕度貧血及高免疫球蛋白血癥[4]。目前達(dá)成共識的主要免疫組化指標(biāo)為:陽性指標(biāo)包括S-100蛋白、CD68、CD163,陰性指標(biāo)為CD1a[2]。組織病理檢查特征為組織細(xì)胞呈多邊形,胞體大,胞質(zhì)豐富,其內(nèi)吞噬數(shù)量不一和形態(tài)完整的淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞及中性粒細(xì)胞[5],即淋巴細(xì)胞伸入運動或淋巴細(xì)胞吞噬作用[6],亦發(fā)現(xiàn)排列成席紋狀的梭形組織細(xì)胞及泡沫狀細(xì)胞[7]。

        CRDD的臨床表現(xiàn)多種多樣,容易誤診,故診斷主要依據(jù)皮膚病理表現(xiàn)及免疫組織化學(xué)結(jié)果,鑒別診斷上主要與黃瘤、黃色肉芽腫及纖維黃瘤、網(wǎng)狀組織細(xì)胞增生癥、郎格漢斯組織細(xì)胞增生癥、皮膚隆突性纖維肉瘤、皮膚淋巴組織增生性病變、惡性組織細(xì)胞增生癥等疾病鑒別[5]。其中黃瘤、黃色肉芽腫及纖維黃瘤病變的組織細(xì)胞形態(tài)多樣,免疫組化S-100蛋白陰性。網(wǎng)狀組織細(xì)胞增生癥組織病理學(xué)表現(xiàn)為以大量嗜伊紅染的、毛玻璃樣胞質(zhì)的單一核組織細(xì)胞及多核巨細(xì)胞浸潤為特征。免疫組化染色可有耐酒石酸的堿性磷酸酶、CD68、溶菌酶、MAC387 及人類肺泡巨噬細(xì)胞-56陽性,而S-100 蛋白、CD1a、ⅩⅢa多為陰性[8]。朗格漢斯細(xì)胞增生癥診斷依靠臨床特征和病理學(xué)檢查,確診依靠免疫組化和電鏡看到Birbeek小體,免疫組化多有S-100蛋白、CD1a陽性[9]。

        CRDD預(yù)后較好,一般很少發(fā)生系統(tǒng)累及,多數(shù)患者經(jīng)數(shù)月至數(shù)年后皮損可緩慢自行消退。手術(shù)切除為目前治療局限性皮損最常用的手段,有文章報道放射治療也有一定療效,藥物治療上多采用糖皮質(zhì)激素或細(xì)胞毒類藥物聯(lián)合化療[6]。本文報道病例僅采用沙利度胺及雷公藤調(diào)節(jié)免疫治療,皮疹即有明顯消退且隨訪四年未復(fù)發(fā),考慮CRDD不應(yīng)過度治療。

        [1]杜偉, 孫秋寧, 馬東來, 等. 皮膚Rosai Dorfman病1例 [J]. 實用皮膚科雜志, 2010, 3(4):201-202.

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