桑 桑 綜 述 吳茂軍 呂方啟 審 校

(泰山醫(yī)學(xué)院附屬醫(yī)院小兒外科，山東 泰安 271000)

漏斗胸(pectus excavatum，PE)是兒童最常見的前胸壁先天性畸形，是指形成前胸壁的胸骨、部分肋骨及肋軟骨向脊柱方向的漏斗狀凹陷。其發(fā)病率國外報(bào)導(dǎo)在1～4‰之間，占所有胸壁畸形的90%以上[1]。男孩約為女孩的5倍，國內(nèi)尚無確切統(tǒng)計(jì)數(shù)字。漏斗胸自愈的可能性很小，大多需要手術(shù)治療，近年來對于漏斗胸的診治也有了一定的發(fā)展，現(xiàn)綜述如下：

1 PE的發(fā)病機(jī)制及病因?qū)W

漏斗胸(PE)的發(fā)病原因一般認(rèn)為由先天性因素所致，為常染色體顯性遺傳；有家族史者患病率為2.5‰，無家族史者發(fā)病率僅1‰。發(fā)病機(jī)理在于出生時(shí)或在青春期肋軟骨異常增生、伸長，并發(fā)生向前或向后的位移和變形[2]。有人認(rèn)為[3]，漏斗胸的病因可以從以下幾個(gè)方面來探討：①膈肌中心腱短縮；②呼吸道阻塞；③部分前方膈肌肌肉纖維化；④骨和肋軟骨發(fā)育障礙；⑤結(jié)締組織異常；⑥其他因素。漏斗胸有一定的遺傳因素，11.0～37.0%的患兒有家族史[4]。另外，PE的發(fā)生與免疫功能下降有關(guān)[5]也與職業(yè)[7]、手術(shù)創(chuàng)傷等有關(guān)。但PE的發(fā)病與“缺鈣”無關(guān)已被認(rèn)可?？傊鹇┒沸氐囊蛩剌^多，既有內(nèi)在原因也有外在原因，在這些因素中主要原因與次要原因?qū)E的影響至今尚未闡明，仍需進(jìn)一步研究。

2 癥狀及體征

2.1PE的常見癥狀：PE屬漸進(jìn)式發(fā)展，大多在出生時(shí)就已存在，往往于數(shù)月或數(shù)年后因進(jìn)展明顯而被家長發(fā)現(xiàn)。(1)身體影響：PE程度較輕者，凹陷胸骨后緣未壓迫心臟時(shí)心肺功能損害較輕；PE較重時(shí)凹陷的胸壁使胸腔的整體容量減小，肺的擴(kuò)張受到抑制，尤其是吸氣時(shí)肺擴(kuò)張受限，阻力增加[7]，使患者易反復(fù)發(fā)生上呼吸道感染。而胸腔減小后，心臟活動(dòng)受到限制，可使其搏出量減少[8,9]，出現(xiàn)活動(dòng)時(shí)心慌、氣短和呼吸困難等癥狀。(2)心理影響：漏斗胸患者容易出現(xiàn)自卑感、羞恥感、社交障礙、自閉、抑郁等心理問題，且隨著年齡增大逐漸凸顯，嚴(yán)重影響了患者身心健康[10]。

2.2體征：PE通常在第4～8肋軟骨連同相對應(yīng)胸骨向脊柱方向凹陷而形成漏斗狀畸形。主要呈現(xiàn)出兩肩內(nèi)收、前傾、弓背、下前胸內(nèi)陷和腹部前凸，以及兩側(cè)肋緣突起和深吸氣時(shí)胸骨反向凹陷的典型體征，部分患者可合并二尖瓣脫垂，聞及心臟收縮期雜音。

臨床上PE分為對稱性與非對稱性兩種類型，年齡小的患兒常為對稱性，隨著年齡增長非對稱性的比例逐漸增加，并可出現(xiàn)胸骨的旋轉(zhuǎn)，這就是我們主張?jiān)缙诔C治的原因。部分還并發(fā)或繼發(fā)脊柱側(cè)彎等其他繼發(fā)畸形，因此大齡患兒或成年患者的不對稱型較小齡患兒多，且多數(shù)表現(xiàn)右側(cè)胸壁凹陷更為明顯[11]，脊柱側(cè)彎的比例也增加。另外還可合并其它畸形如脊柱后突、肌病、Marfan綜合征、Poland綜合征、Pierre—Robin綜合征、Prune—Belly綜合征、神經(jīng)纖維瘤病、結(jié)節(jié)狀硬化癥、先天性膈疝和Ehlers—Danlos綜合征等，約2%同時(shí)患有先天性心臟病。

3 診斷方法

PE的胸部CT及X胸片可顯示出前胸壁凹陷和不對稱，心影向左側(cè)胸腔移位。有資料顯示多層螺旋CT(multi-slice spiral CT，MSCT)能夠?qū)β┒沸剡M(jìn)行術(shù)前準(zhǔn)確診斷，并能全面、準(zhǔn)確評價(jià)胸廓畸形程度和心肺受壓情況，且簡便易行，為臨床選擇漏斗胸治療方案的提供了有力的證據(jù)[12]。

3.1漏斗胸畸形常用指數(shù)

3.1.1HI(haller index) HI是目前國際上普遍采用的判斷漏斗胸的畸形指數(shù)，測定胸骨最凹陷處層面胸廓最大橫經(jīng)和漏斗最深點(diǎn)到脊柱前方的距離的比值。正常人平均指數(shù)為2.52，大于3.2為漏斗胸診斷依據(jù)，小于3.25為輕度，中度為3.25～3.5，重度為大于3.5。

3.1.2FI(funnel chest index)[13]它是國內(nèi)學(xué)者提出的評估漏斗胸畸形程度的方法。即漏斗胸凹陷縱徑、凹陷橫徑加凹陷深度的乘積與胸骨長度、胸廓橫徑、胸骨角到同一水平椎體前緣最短距離乘積的比值輕度：FI<0.2，中度：0.3>FI>0.2，重度：FI>0.3。

3.1.3LVI(lower vertebral index) 通過患者的胸部側(cè)位X線片測量，為凹陷相應(yīng)椎骨矢狀徑長度和胸骨前緣至胸椎后緣的水平矢狀線長度的比值。根據(jù)統(tǒng)計(jì)，正常人LVI均值為0.21，漏斗胸患者LVI>0.22，最大可達(dá)0.54，數(shù)值越大畸形越重。

3.1.4AI(anthropometric index) AI測量操作較為簡易，僅通過體表測量即可獲得。胸骨下1/3平面深吸氣時(shí)胸骨凹陷深度與胸骨下1/3平面深吸氣時(shí)胸廓橫徑的比值，數(shù)值范圍在0～1，AI≥0.12可判斷為漏斗胸，數(shù)值越大畸形程度越高。

4 治療方法

輕度胸壁凹陷的患兒可暫時(shí)給予觀察，中、重度患兒應(yīng)選擇手術(shù)治療。PE手術(shù)一般在3～12歲，但有些學(xué)者[13]提出6～8歲為最優(yōu)年齡。

漏斗胸的評定方法主要依據(jù)：生長發(fā)育狀況、活動(dòng)耐量、漏斗胸指數(shù)、胸脊間距、漏斗胸容積，為較傳統(tǒng)的評價(jià)方法。現(xiàn)代評估法：漏斗胸畸形常用指數(shù)Heller指數(shù)[15](CT指數(shù))、肺功能、心功能評估等。

Warren等[16]認(rèn)為手術(shù)指征包括以下2項(xiàng)或2項(xiàng)以上標(biāo)準(zhǔn)：①CT檢查漏斗胸指數(shù)>3.2；②肺功能檢查結(jié)果：小氣道通氣受損和通氣儲備功能降低，提示限制性或阻塞性氣道病變存在；③ECG發(fā)現(xiàn)不完全右束支傳導(dǎo)阻滯、超聲心動(dòng)圖檢查有心臟瓣膜脫垂等；④漏斗胸畸形進(jìn)行性加重且有明確合并癥；⑤患者產(chǎn)生心理問題或存在明顯精神障礙[17]，患者渴望手術(shù)矯治。

PE的手術(shù)方式：主要包括有創(chuàng)手術(shù)、微創(chuàng)手術(shù)和無創(chuàng)手術(shù)。有創(chuàng)手術(shù)方法有兩大類：胸骨上舉術(shù)和胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)。

4.1胸骨上舉術(shù)

4.1.1胸骨上舉術(shù)(Ravitch手術(shù))：該手術(shù)是以劍突為定點(diǎn)作橫切口，分離胸壁組織后、將凹陷的4～5對肋軟骨從骨膜下切除。胸骨凹陷起始處作橫向骨前板楔形切骨， “V”形切口處待下段胸骨上抬后閉攏縫合，胸骨下段之凹陷得以矯正。最后用一根條狀扁形金屬板(metal strut)橫穿胸骨作內(nèi)固定。

4.1.2胸骨抬舉術(shù)：手術(shù)方法，自上而下(第3～6肋)作肋軟骨骨膜下切除肋軟骨全長。切除劍突，沿胸骨分離附著于胸骨兩側(cè)緣的肋間肌和凹陷肋軟骨膜。而后分離胸骨后結(jié)締組織、并將胸膜推向兩側(cè)，直至第2胸肋關(guān)節(jié)水平。在凹陷胸骨轉(zhuǎn)折處后壁作橫向截骨，嵌入自體軟骨片作縫合固定，將游離后的胸骨抬起，保持胸骨上舉的位置。將第2肋軟骨自前內(nèi)至后外方向斜形切斷，以前內(nèi)肋軟骨斷端推移、重疊縫合固定在后外肋軟骨斷端，對側(cè)第2肋軟骨同樣處理，形成胸骨抬舉后三點(diǎn)固定。

胸骨抬舉術(shù)適用于5～10歲、骨質(zhì)柔軟的小兒，對于非對稱性漏斗胸可加作凹陷嚴(yán)重側(cè)一半胸骨楔形切開矯形。其主要優(yōu)點(diǎn)為手術(shù)創(chuàng)傷范圍易控制、并發(fā)癥少。其缺點(diǎn)為手術(shù)效果不如胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)；對于植入支架的患者需行二次手術(shù)取出支架；術(shù)后有一定概率復(fù)發(fā)。術(shù)后最嚴(yán)重的情況為漏斗胸畸形復(fù)發(fā)，發(fā)生率為5.7%[18]。

4.1.3胸骨肋軟骨抬舉術(shù)：手術(shù)方法如下：分離胸骨兩側(cè)對應(yīng)畸形肋軟骨骨膜，將畸形的肋軟骨游離出來，切斷第3～7肋軟骨，同時(shí)切除劍突。用巾鉗把肋軟骨向前上方牽拉，依據(jù)胸廓外形使肋骨軟骨上移，接近正常的肋骨走行。切除過長彎曲畸形的部分肋軟骨，并縫合固定兩側(cè)各相應(yīng)的肋軟骨斷端。由于兩側(cè)肋軟骨向上的合力，可將凹陷的胸骨抬起保持上舉前挺的位置。近十年來，有人[19]提出對年長兒實(shí)施Ravitch手術(shù)時(shí)加用克氏針及鋼板支架內(nèi)固定改良方法，也取得較好的效果。

4.2胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)

4.2.1傳統(tǒng)胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)：胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)最早于1954年由Judet等[20]所創(chuàng)。二十年后，Wada[21]對該術(shù)式進(jìn)行了完善，后來的無蒂胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)多以Wada手術(shù)為基礎(chǔ)進(jìn)行改良。手術(shù)方法：自上而下剝離第2～7肋軟骨骨膜全長及肋軟骨弓，切斷肋軟骨肋骨連接處，作180度翻轉(zhuǎn)。胸骨斷端用不銹鋼絲對端縫合固定，保持正常胸廓外形狀態(tài)下修剪過剩的肋軟骨。將所有剝離完整的肋軟骨膜、肋間肌重新縫回到翻轉(zhuǎn)骨瓣的胸骨兩緣和肋軟骨、肋骨連接部。

4.2.2改良胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)：1975年，Taguchi等[22]在帶蒂腹直肌胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)基礎(chǔ)上進(jìn)行改良，用保留雙側(cè)胸廓內(nèi)動(dòng)脈作為胸肋骨板的血供來源，保留了腹直肌血管或胸廓內(nèi)血管的血液供應(yīng)，在防止胸骨壞死和竇道形成方面效果明顯。手術(shù)方式及指征基本等同于胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)。需要注意的是雙側(cè)胸廓內(nèi)動(dòng)脈等血管經(jīng)胸骨翻轉(zhuǎn)后產(chǎn)生扭曲、可能出現(xiàn)管腔狹窄及血栓形成，進(jìn)而對骨板血供產(chǎn)生影響。曹子昂等[23]采用Wada胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)加大網(wǎng)膜移植的手術(shù)方法，取得了滿意效果。用大網(wǎng)膜作為移植物的優(yōu)點(diǎn)有：①大網(wǎng)膜游離度大而易獲取，自體組織無排異反應(yīng)；②大網(wǎng)膜血供豐富，可以為翻轉(zhuǎn)的骨板提供一定的供血；③大網(wǎng)膜有豐富的淋巴引流，大大降低了術(shù)后局部積液、感染的發(fā)生率。

4.3微創(chuàng)手術(shù)

4.3.1Nuss手術(shù)：Nuss和Swoveland等[24,25]報(bào)道了小切口在胸腔鏡直視下、不切骨、置入支架(Nuss鋼板)修復(fù)漏斗胸的方法，取得了滿意效果。由于屬于微創(chuàng)手術(shù)而被廣泛接受。手術(shù)方法：術(shù)前根據(jù)胸廓理想形態(tài)、大小選擇規(guī)格適宜的鋼板，在胸骨凹陷最低處標(biāo)記，對應(yīng)水平的兩側(cè)腋前后線之間各做一1.5～2cm橫切口。在胸腔鏡輔助下用分離胸骨下段凹陷后方與心包前的間隙，擴(kuò)展鉗在胸骨后越過自對側(cè)穿出，把鋼板連到擴(kuò)展鉗上引導(dǎo)其拖過胸骨后方。支架到位后弓背向上翻轉(zhuǎn)180o，使胸骨和前胸壁突起成預(yù)期狀態(tài)。支撐架兩端套入固定器并縫在肋骨骨膜上，置胸骨后引流管，術(shù)后1～3d拔除。平均住院時(shí)間5～7d。術(shù)后2年左右拔除支架。

4.3.2改良Nuss手術(shù)：有國內(nèi)學(xué)者[26]根據(jù)我國國情對Nuss手術(shù)進(jìn)行簡化，采用較便宜的金屬支杠對畸形胸廓進(jìn)行塑形，并固定于正常肋骨表面。平均手術(shù)時(shí)間30～50min，無需放置引流，術(shù)后5～6d出院，1～2年拔除支杠，術(shù)后效果滿意。因術(shù)中不使用胸腔鏡，無額外胸膜破損，在手指的保護(hù)及引導(dǎo)作用，降低肺和心臟部損傷，此外，對胸骨凹陷嚴(yán)重的漏斗胸、不對稱漏斗胸也有一定的治療優(yōu)勢及良好效果[27]。該改良手術(shù)方法簡便、安全可靠，而易于掌握，尤適合于不具備胸腔鏡設(shè)備的醫(yī)院開展此類手術(shù)。

4.3.3胸外懸吊固定術(shù)[28]：固定部位選擇在胸廓凹陷最低點(diǎn)。選擇直徑2.5 mm的克氏針為胸外支撐棒，將支撐棒依據(jù)患兒胸廓外形塑形。手術(shù)方法：對應(yīng)劍突做2cm橫切口，切開皮膚、皮下組織，分離肌肉，提起劍突，進(jìn)手指分離胸骨后。利用大圓針帶10-0線于胸廓凹陷最低點(diǎn)處、胸骨一側(cè)肋間隙穿入胸壁，手指引導(dǎo)下穿過胸骨后，至胸骨另一側(cè)肋間隙穿出胸壁，最后將絲線提起固定在胸壁支撐棒上，即時(shí)可獲得滿意胸廓外觀。術(shù)后處理加強(qiáng)呼吸道管理，進(jìn)行心電監(jiān)護(hù)儀監(jiān)測生命體征。

4.4無創(chuàng)手術(shù)

近年來Schier和Haecker[29,30]等采用一種真空負(fù)壓裝置(vacuum bell)治療漏斗胸亦取得良好的近期效果。手術(shù)方根據(jù)漏斗胸凹陷范圍選擇合適的吸杯(備有三種尺寸的吸杯供選擇)，將吸杯緊貼于胸壁凹陷邊緣處，通過手動(dòng)排氣泵使吸杯內(nèi)產(chǎn)生負(fù)壓(低于周圍大氣壓15%)，當(dāng)負(fù)壓產(chǎn)生后可見到胸骨抬高，一般不少于2次/d，30min/次，必要時(shí)可每天斷續(xù)維持?jǐn)?shù)小時(shí)，目前研究[31]推薦12～15個(gè)月為一個(gè)療程。該方法的近期有效率約為79～85%[29,30]，術(shù)后并發(fā)癥主要為皮下血腫，發(fā)生率接近100%。個(gè)別患兒有感覺障礙和運(yùn)動(dòng)失調(diào)癥狀[30]。該方法無手術(shù)創(chuàng)傷，適用于稱性和非對稱性漏斗胸，術(shù)后短時(shí)間內(nèi)即有明顯效果，術(shù)后除皮下血腫外無其他嚴(yán)重并發(fā)癥，近期矯形效果滿意，但缺乏遠(yuǎn)期隨訪資料。對于年幼患者為保證效果可用于Nuss手術(shù)的輔助治療[31]。

5 手術(shù)效果評估

雖然現(xiàn)在正進(jìn)行一項(xiàng)臨床研究來評估各種PE手術(shù)的優(yōu)劣性，但從沒有進(jìn)行各手術(shù)方法的隨機(jī)研究。不可否認(rèn)的是，各種PE手術(shù)方法在治療漏斗胸方面都取得了一定的矯形效果。

Ravitch矯形術(shù)能夠達(dá)到90%的優(yōu)良率和不到5%的復(fù)發(fā)率[32]。適用于5～10歲、骨質(zhì)柔軟的小兒后并發(fā)癥一般為氣胸、感染等，總發(fā)生率5～8%，以氣胸為多見。其主要優(yōu)點(diǎn)為手術(shù)創(chuàng)傷范圍易控制、對于非對稱性漏斗胸也能治療且并發(fā)癥少其缺點(diǎn)為對于植入支架的患者需行二次手術(shù)取出支架；術(shù)后有一定概率復(fù)發(fā)。術(shù)后最嚴(yán)重的情況為漏斗胸畸形復(fù)發(fā)，發(fā)生率為5.7%[33]。

胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù) 胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)因操作繁瑣，創(chuàng)傷大、出血多、術(shù)后并發(fā)癥多而漸被淘汰[34]。目前，改良胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)已在國內(nèi)逐漸取代無蒂胸骨翻轉(zhuǎn)術(shù)成為漏斗胸矯正的規(guī)范手術(shù)之一。主要適用于年齡大于12歲、已發(fā)生軟骨骨化的對稱性漏斗胸患者。其優(yōu)點(diǎn)為：自身胸骨體及其鄰近肋軟骨翻轉(zhuǎn)后原位固定，無需異物支撐，手術(shù)后骨板相連的肋軟骨可固定、支撐前胸壁，恢復(fù)正常胸壁外形，手術(shù)效果滿意。其主要缺點(diǎn)為創(chuàng)傷大，發(fā)生胸骨缺血壞死和損傷傷口感染等并發(fā)癥的幾率大。目前，經(jīng)過多次術(shù)式改良后，已有多種方法給翻轉(zhuǎn)的骨板保留或提供額外血供，術(shù)后骨板缺血壞死的發(fā)生率也已大大降低[35]。

Nuss矯形術(shù)手術(shù)能夠達(dá)到85%的優(yōu)良率和大約10%的復(fù)發(fā)率[36,37]，且該手術(shù)方式具有創(chuàng)傷小、操作簡便、手術(shù)時(shí)間短、矯形效果好的特點(diǎn)，適用于無胸骨后粘連的對稱性漏斗胸。支架可以在術(shù)中根據(jù)需要進(jìn)行選擇。必要時(shí)可放多個(gè)支架。其缺點(diǎn)為術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率較高，主要為感染、血胸和氣胸，發(fā)生率為10～16%[38,39]，但不影響住院天數(shù)[40]。需行二次手術(shù)拔除支架，拔除支架1年后評價(jià)，極好為78.6%、較好為13.1%[41]。隨著Nuss技術(shù)的不斷完善和臨床醫(yī)生外科技術(shù)的不斷提高，Nuss改良術(shù)平均手術(shù)時(shí)間30～50 min，無需放置引流，術(shù)后5～6d出院，1～2年拔除支杠，術(shù)后效果滿意。

因術(shù)中不使用胸腔鏡，無額外胸膜破損，在手指的保護(hù)及引導(dǎo)作用，降低肺和心臟部損傷，此外，對胸骨凹陷嚴(yán)重的漏斗胸、不對稱漏斗胸也有一定的治療優(yōu)勢及良好效果。該改良手術(shù)方法簡便、安全可靠，而易于掌握，尤適合于不具備胸腔鏡設(shè)備的醫(yī)院開展此類手術(shù)。

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