摘 要：骨內(nèi)腱鞘囊腫發(fā)病機(jī)制目前尚不明確，臨床上診斷常常需要臨床癥狀、影像學(xué)表現(xiàn)和病理學(xué)診斷三結(jié)合，而病理診斷為金標(biāo)準(zhǔn)，有癥狀者目前治療以手術(shù)治療為主。本研究回顧性分析1例距骨骨內(nèi)腱鞘囊腫的臨床資料，并檢索相關(guān)文獻(xiàn)，將骨內(nèi)腱鞘囊腫的發(fā)病機(jī)制、分型、影像學(xué)表現(xiàn)、診斷以及治療方式進(jìn)行分析與總結(jié)，以提高對(duì)骨內(nèi)腱鞘囊腫的診治水平，避免漏診及誤診，積極早期正確診斷及治療，盡可能減少并發(fā)癥，恢復(fù)功能活動(dòng)。

關(guān)鍵詞：經(jīng)內(nèi)踝截骨入路；距骨；骨內(nèi)腱鞘囊腫；病例報(bào)告；文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

中圖分類號(hào)： R686

基金項(xiàng)目：甘肅省中醫(yī)藥管理局科研課題“羌活魚促骨髓間充質(zhì)干細(xì)胞增殖的有效組分篩選及中醫(yī)‘續(xù)筋接骨’理論研究”（GZK-2019-19）。

骨內(nèi)腱鞘囊腫是一種較為少見的骨內(nèi)良性腫瘤，其表現(xiàn)為纖維組織的多房性病變并伴有廣泛的黏液樣變[1]，病變多見于長(zhǎng)骨干骺端，距骨較少見且多為個(gè)案報(bào)道。為進(jìn)一步加深對(duì)該病的認(rèn)識(shí)以及提高術(shù)前診斷的準(zhǔn)確性，本研究將2019年7月收治的1例采用經(jīng)內(nèi)踝截骨入路進(jìn)行治療的距骨骨內(nèi)腱鞘囊腫進(jìn)行報(bào)道，并查閱相關(guān)文獻(xiàn)，對(duì)其發(fā)病機(jī)制、分型、影像學(xué)表現(xiàn)、診斷以及治療方式進(jìn)行分析與總結(jié)，以提高對(duì)骨內(nèi)腱鞘囊腫的診治水平。

1 臨床資料

患者李某，女，49歲，自訴2014年1月無明顯誘因出現(xiàn)右踝關(guān)節(jié)輕度酸痛、活動(dòng)受限，未予以系統(tǒng)診治。2018年6月，右踝關(guān)節(jié)酸痛不適癥狀加重，遂就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，行右踝關(guān)節(jié)X線片顯示：右側(cè)距骨內(nèi)側(cè)關(guān)節(jié)面下圓形低密度影，邊界清楚，考慮良性病變，患者及家屬拒絕進(jìn)一步檢查，予以口服及外敷藥物治療，后右踝關(guān)節(jié)酸痛不適癥狀持續(xù)存在，活動(dòng)后疼痛加重，休息后緩解。2019年7月，患者及家屬為求系統(tǒng)診治，遂至甘肅省中醫(yī)院住院治療，入院后查體見：右踝關(guān)節(jié)輕度腫脹，局部皮膚未見明顯異常，皮溫正常，右踝關(guān)節(jié)前內(nèi)側(cè)壓痛陽(yáng)性，右踝關(guān)節(jié)活動(dòng)受限，雙下肢肌力、運(yùn)動(dòng)及感覺均正常?；颊呓肽陙眢w重?zé)o明顯變化，既往無踝關(guān)節(jié)外傷史。入院后積極完善相關(guān)檢查，查右踝X線片（圖1、圖2）示：右距骨內(nèi)側(cè)關(guān)節(jié)面下小圓形低密度影，其內(nèi)密度均勻，邊界清楚。右踝關(guān)節(jié)CT檢查（圖3、圖4）示：右距骨關(guān)節(jié)面下可見類圓形低密度影，最大截面大小約10 mm×5.3 mm，其內(nèi)可見骨性分隔，上方小裂隙與關(guān)節(jié)腔相通，邊緣見硬化邊。右踝關(guān)節(jié)核磁平掃（圖5、圖6）示：右距骨關(guān)節(jié)面下可見囊狀長(zhǎng)T1壓脂長(zhǎng)T2信號(hào)影，邊緣清晰。術(shù)前完善相關(guān)檢查，排除手術(shù)禁忌癥后，采用經(jīng)內(nèi)踝截骨入路行病灶刮除、取截骨端近端松質(zhì)骨植骨并內(nèi)踝重建手術(shù)治療。具體手術(shù)方法：取右內(nèi)踝尖弧形切口，暴露內(nèi)踝尖，術(shù)中C型臂透視確定截骨水平，以脛距關(guān)節(jié)面水平內(nèi)踝截骨，內(nèi)翻跖屈踝關(guān)節(jié)，暴露出距骨，術(shù)中透視準(zhǔn)確定位，從關(guān)節(jié)外盡可能不破壞關(guān)節(jié)軟骨面，用磨鉆開一小口，盡量保留正常骨質(zhì)及軟骨面，用刮匙仔細(xì)刮除病灶，術(shù)中見病灶呈淡黃色膠凍樣致密組織，徹底刮除病灶后，用磨鉆磨除硬化邊直至均勻滲血，用大量生理鹽水沖洗，術(shù)中拍片見病灶刮除干凈，自截骨斷端的近端取松質(zhì)骨填塞于病損處植骨直至空腔填滿，用2枚空心釘固定重建內(nèi)踝，再次拍片示螺釘位置良好，逐層縫合，術(shù)畢。術(shù)后病變組織病理檢查示：送檢組織內(nèi)見纖維組織構(gòu)成囊壁樣結(jié)構(gòu)，未見內(nèi)皮襯覆，局部細(xì)胞核排列致密。病理報(bào)告為：骨內(nèi)腱鞘囊腫。術(shù)后2年復(fù)查X線片示：囊腫消失，關(guān)節(jié)間隙適中，內(nèi)固定在位（圖7、圖8）。

圖1、圖2術(shù)前X線片示右距骨內(nèi)側(cè)關(guān)節(jié)面下小圓形低密度影，其內(nèi)密度均勻，邊界清楚。

圖3、圖4術(shù)前CT示右距骨關(guān)節(jié)面下可見類圓形低密度影，其內(nèi)可見骨性分隔，上方小裂隙與關(guān)節(jié)腔相通，邊緣見硬化邊。圖5、圖6術(shù)前右踝關(guān)節(jié)磁共振成像（MRI）示：右距骨關(guān)節(jié)面下可見囊狀長(zhǎng)T1壓脂長(zhǎng)T2信號(hào)影，邊緣清晰。

圖7、圖8術(shù)后2年隨訪活動(dòng)正常，復(fù)查X線片示：囊腫消失，關(guān)節(jié)間隙適中，內(nèi)固定在位。

2 討論

骨內(nèi)腱鞘囊腫是臨床上較為少見的良性腫瘤性病變。Fisk于1949年首次提出此名稱，而世界衛(wèi)生組織（WHO）[2]于1972年正式命名為“骨內(nèi)腱鞘囊腫”，又稱為“鄰關(guān)節(jié)骨囊腫”，其發(fā)病機(jī)制目前尚不明確，根據(jù)以往文獻(xiàn)報(bào)道其發(fā)病機(jī)制主要有以下3種學(xué)說[3-5]：①外傷學(xué)說骨的表面局部機(jī)械性壓迫應(yīng)力作用或反復(fù)輕微損傷導(dǎo)致骨內(nèi)血液循環(huán)障礙出現(xiàn)局部病灶缺血壞死、纖維組織黏液變性。②軟組織侵入學(xué)說。鄰近關(guān)節(jié)韌帶附麗處的韌帶樣組織或骨膜腱鞘囊腫向骨內(nèi)侵入、穿透而成。③滑液漏出學(xué)說。關(guān)節(jié)軟骨長(zhǎng)期慢性損傷或外傷導(dǎo)致關(guān)節(jié)軟骨面缺損后形成小的間隙，關(guān)節(jié)液或滑膜組織疝入骨內(nèi)而形成囊腫。骨內(nèi)腱鞘囊腫分為特發(fā)型和穿透型。本例患者右踝關(guān)節(jié)CT檢查可見右距骨病變上方小裂隙與關(guān)節(jié)腔相通，屬于穿透型骨內(nèi)腱鞘囊腫。

骨內(nèi)腱鞘囊腫兒童病例相對(duì)少見，通常發(fā)生于中老年人[6]，并且男性發(fā)病率高于女性[7]。此外，該病多發(fā)生于髖、膝、踝、腕等關(guān)節(jié)周圍長(zhǎng)骨干骺端[8]。臨床上多為單發(fā)，多發(fā)病例少見，近年來也逐漸報(bào)道多發(fā)病例[9-10]。其癥狀在臨床上缺乏特征性，臨床上主要表現(xiàn)為局部酸痛不適，活動(dòng)后加重，休息后減輕，病程一般較長(zhǎng)；有些患者平時(shí)無癥狀，但由于外傷導(dǎo)致出現(xiàn)疼痛不適而行相關(guān)檢查后發(fā)現(xiàn)病灶。如果髓內(nèi)出現(xiàn)病變，臨床檢查觸診時(shí)無腫物，若骨皮質(zhì)內(nèi)外發(fā)生病變，則可觸及到包塊，且壓痛明顯。

骨內(nèi)腱鞘囊腫的影像學(xué)檢查[11]，臨床上X線片作為最基本的檢查，但其具有明顯的局限性，所以臨床上常常需要計(jì)算機(jī)體層成像（CT）或MRI進(jìn)一步檢查。CT檢查可以更加清晰地顯示病灶范圍、大小以及與周圍軟組織的關(guān)系，對(duì)于診斷以及分型有指導(dǎo)意義，而MRI不僅可以明確病變與周圍軟組織的關(guān)系外，還能夠根據(jù)病變信號(hào)變化判斷病變的性質(zhì)，對(duì)于臨床診斷以及鑒別診斷有很重要的指導(dǎo)意義。其影像學(xué)檢查主要為：X線主要表現(xiàn)為骨質(zhì)有完整硬化邊的溶骨性破壞，其邊界清晰，呈圓形或類圓形的偏心性透亮區(qū)；CT主要表現(xiàn)為病變呈圓形、類圓形或不規(guī)則性低密度區(qū)，呈單個(gè)或多個(gè)囊性骨質(zhì)破壞，內(nèi)緣光整銳利，外緣有硬化邊且厚薄不一，可有粗細(xì)不均勻的骨性間隔，可顯示液氣平面或液液平面，增強(qiáng)無強(qiáng)化。MRI表現(xiàn)為類圓形或圓形異常信號(hào)囊腔，邊緣多有骨皮質(zhì)樣長(zhǎng)T1短T2信號(hào)，病灶內(nèi)因所含成分不同可呈長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2水樣信號(hào)，長(zhǎng)T1短T2纖維組織或氣體信號(hào)或兩者混合信號(hào)，增強(qiáng)掃描環(huán)形增強(qiáng)，無骨膜反應(yīng)及軟組織團(tuán)塊。臨床上常常與骨囊腫、動(dòng)脈瘤樣骨囊腫、骨母細(xì)胞瘤、骨巨細(xì)胞瘤以及關(guān)節(jié)炎囊性變等相鑒別。通常認(rèn)為鄰近關(guān)節(jié)面、直徑較小的類圓形或圓形骨內(nèi)囊狀病變，若邊緣清晰，有硬化邊，病程較長(zhǎng)，鄰關(guān)節(jié)間隙如果沒用明顯變化，多考慮骨內(nèi)腱鞘囊腫；若影像學(xué)檢查發(fā)現(xiàn)病變通過關(guān)節(jié)面裂隙與關(guān)節(jié)腔相通或者關(guān)節(jié)旁存在軟組織囊性病變與骨內(nèi)病灶相連，即可作初步診斷。但是，對(duì)于骨內(nèi)腱鞘囊腫的定性診斷在臨床上常常需要臨床癥狀、影像學(xué)表現(xiàn)和病理學(xué)診斷三結(jié)合，而病理診斷為金標(biāo)準(zhǔn)[12]，在組織病理學(xué)方面，與軟組織內(nèi)腱鞘囊腫類似，骨內(nèi)腱鞘囊腫是包括囊壁及其內(nèi)的淡黃色半透明膠凍樣組織。本病患者的最后確診也是依賴手術(shù)與術(shù)后病理檢查結(jié)果，但是術(shù)前影像學(xué)檢查診斷也十分重要，可提醒術(shù)者在術(shù)中考慮先在病灶處開一個(gè)小口，然后刮出病變部位內(nèi)容物，其常為有完整壁的淡黃色膠凍樣內(nèi)容物，這也是與骨囊腫最主要的鑒別要點(diǎn)，如果術(shù)中不注意開口過大，容易破壞囊腫的完整性，造成取材不當(dāng)而難得出病理診斷，這也是臨床診斷中造成漏診或誤診的原因之一[13]。

對(duì)于骨內(nèi)腱鞘囊腫的治療，臨床上一般認(rèn)為首選保守治療，若保守治療無效則選擇手術(shù)治療，但對(duì)于臨床上明確診斷的骨內(nèi)腱鞘囊腫，大多數(shù)學(xué)者認(rèn)為不論有無臨床癥狀，建議早期手術(shù)治療，病灶刮除后可阻止病灶的發(fā)展，防止出現(xiàn)關(guān)節(jié)面的塌陷，進(jìn)而引起創(chuàng)傷性關(guān)節(jié)炎而影響關(guān)節(jié)功能。目前手術(shù)治療主要是徹底刮除囊腫進(jìn)行自體骨或異體骨植骨，以防止其復(fù)發(fā)。傳統(tǒng)治療中，多采用病灶刮除后取自體骨植骨，一般選擇取髂骨植骨，但是取髂骨植骨增加了創(chuàng)傷、手術(shù)時(shí)間延長(zhǎng)等缺點(diǎn)，所以臨床上也常常采用異體骨植骨，可以避免取髂骨帶來的新創(chuàng)傷，也可以縮短手術(shù)時(shí)間，但少數(shù)患者存在排異反應(yīng)而植骨不融合等并發(fā)癥。由于此患者病灶范圍小，所以為了避免增加創(chuàng)傷、異體骨植入后排異不融合等，選擇取截骨斷端的近端松質(zhì)骨填塞于病損處植骨，減少了手術(shù)創(chuàng)傷、縮短了手術(shù)時(shí)間，增加植骨融合。但柴利軍等[14]提出如病變范圍較大，刮除囊腫組織后大面積骨缺損時(shí)刻選擇骨水泥進(jìn)行填塞。研究認(rèn)為骨內(nèi)腱鞘囊腫的手術(shù)治療過程中最主要的是徹底清除病灶，將纖維囊壁徹底清除才能減少?gòu)?fù)發(fā)，術(shù)中徹底刮除病灶后，并用磨鉆徹底磨除硬化邊，直至骨面滲血，這樣有利于為植骨融合創(chuàng)造了良好條件。

對(duì)于距骨骨內(nèi)腱鞘囊腫的手術(shù)入路，常規(guī)的手術(shù)入路為前內(nèi)側(cè)和前外側(cè)入路，其對(duì)距骨竇內(nèi)及距骨頭部的軟組織剝離和干擾較多，內(nèi)側(cè)入路術(shù)中極易損傷三角支，對(duì)距骨體血供產(chǎn)生影響而出現(xiàn)距骨缺血性壞死[15]。而經(jīng)內(nèi)踝截骨入路具有以下優(yōu)點(diǎn)[16-17]：①采用內(nèi)踝截骨入路不僅可以充分打開踝穴，暴露距骨體部，而且可以清楚地顯露距骨頸、脛骨穹窿內(nèi)側(cè)，可降低發(fā)生創(chuàng)傷性關(guān)節(jié)炎的風(fēng)險(xiǎn)；②該入路介于三角動(dòng)脈和脛前動(dòng)脈之間，不剝離距骨的外側(cè)軟組織，不破壞距骨外側(cè)的血液供應(yīng)，可以降低距骨缺血性壞死發(fā)生的風(fēng)險(xiǎn)；③距骨體部?jī)?nèi)為松質(zhì)骨，病灶刮除后植入自體骨后可以很好的達(dá)到植骨融合，而截骨處內(nèi)踝不參與下肢關(guān)節(jié)的負(fù)重，并且術(shù)中完整保留了側(cè)副韌帶，術(shù)后關(guān)節(jié)穩(wěn)定性好，利于早期功能鍛煉。

目前經(jīng)內(nèi)踝截骨入路治療復(fù)雜距骨體骨折取得了滿意療效[18]，但是采用此入路治療距骨骨內(nèi)腱鞘囊腫報(bào)道較少。本例患者距骨骨內(nèi)腱鞘囊腫主要位于距骨內(nèi)側(cè)關(guān)節(jié)面下且病變較小，傳統(tǒng)內(nèi)側(cè)入路暴露，內(nèi)踝的阻擋對(duì)視野暴露欠佳，所以采用內(nèi)踝截骨入路，病灶刮除、取內(nèi)踝截骨端近端松質(zhì)骨植骨并內(nèi)踝重建術(shù)治療，可以完整顯露距骨內(nèi)側(cè)關(guān)節(jié)面，可以清楚地清除病變組織，并且取截骨斷端近端的松質(zhì)骨植骨，可以避免取髂骨植骨，減少創(chuàng)傷，也可以有效避免異體骨植入后出現(xiàn)排異、植骨不融合等并發(fā)癥，有助于植骨融合，利于早期恢復(fù)?；颊咝g(shù)后2年隨訪未見病灶復(fù)發(fā)，無踝關(guān)節(jié)酸困不適癥狀，臨床療效滿意。對(duì)于治療病變范圍較小的骨內(nèi)腱鞘囊腫，此方法是一種可行的治療方式。

參考文獻(xiàn)：

[1]" 張澤坤，任進(jìn)軍，王冬梅，等. 鄰關(guān)節(jié)骨囊腫的影像診斷[J].中華放射學(xué)雜志，2008，42（11）：1147-1150.

[2]" Helwig U，Lang S，Baczynski M，et al. The intraosseous ganglion. A clinical-pathological report on 42 cases[J]. Arch Orthop Trauma Surg，1994，114（1）：14-17.

[3]" Sakamoto A，Oda Y，Iwamoto Y. Intraosseous Ganglia： a series of 17 treated cases[J]. Biomed Res Int，2013，2013：462730．

[4]" 陳憩，丁曉毅，杜聯(lián)軍，等. 鄰關(guān)節(jié)骨囊腫的CT、MR表現(xiàn)特點(diǎn)[J]. 實(shí)用放射學(xué)雜志，2006，22（9）：1091-1093.

[5]" Reghunath A，Mittal M K，Khanna G，et al. Tibial periosteal ganglion cyst： The ganglion in disguise[J]．Indian J Radiol Imaging，2017，27（1）：105-109．

[6]" 魏梅新，肖文華，張韋，等. 骨內(nèi)腱鞘囊腫（附8例報(bào)告）[J]. 中國(guó)矯形外科雜志，1998，5（3）：231-232.

[7]" 王保倉(cāng)，徐萬鵬，劉昆鵬，等. 鄰關(guān)節(jié)骨囊腫的臨床特點(diǎn)[J]. 中國(guó)骨腫瘤骨病，2005，4（4）：207-209.

[8]" 孫法瑞，徐立軍，李俊，等. 距骨多發(fā)骨內(nèi)腱鞘囊腫1例報(bào)道[J]. 實(shí)用骨科雜志，2018，24（6）：573.

[9]" 侯躍超，李容航，賈方騰，等. 雙側(cè)脛骨骨內(nèi)腱鞘囊腫1例報(bào)道[J]. 中國(guó)實(shí)驗(yàn)診斷學(xué)，2019，23（1）：158-160.

[10] 張躍，楊曉東，劉利君. 雙側(cè)股骨頸對(duì)稱性骨內(nèi)腱鞘囊腫一例報(bào)告[J]. 中國(guó)骨與關(guān)節(jié)雜志，2016，5（4）：318-320.

[11] 陳平有，陳學(xué)強(qiáng)，陳文. 骨內(nèi)腱鞘囊腫的發(fā)病機(jī)制及臨床和影像學(xué)表現(xiàn)研究[J]. 醫(yī)學(xué)影像學(xué)志，2011，21（11）： 1734-1738.

[12] 呂輝照，趙楓，張冬福. 脛骨平臺(tái)多發(fā)骨內(nèi)腱鞘囊腫一例報(bào)道[J]. 中國(guó)骨與關(guān)節(jié)雜志，2012，1（3）：325-326.

[13] 程曉光，屈輝，田光磊，等. 腕關(guān)節(jié)月骨舟骨骨內(nèi)腱鞘囊腫的影像學(xué)表現(xiàn)[J]. 中華放射學(xué)雜志，2003，37（7）：57-59.

[14] 柴利軍，謝興文，李寧，等. 鄰關(guān)節(jié)骨囊腫1例報(bào)道并治療分析[J]. 腫瘤學(xué)雜志，2018，24（8）：845-847.

[15] 鄭昊，李建兵，周建軍，等. 經(jīng)內(nèi)踝截骨手術(shù)入路治療復(fù)雜性距骨骨折治療體會(huì)[J]. 浙江創(chuàng)傷外科，2019，24（3）：591-592.

[16] 葉秀章，馬立良，陳大偉，等. 經(jīng)內(nèi)踝Chevron截骨治療距骨骨折的臨床療效分析[J]. 中華骨與關(guān)節(jié)外科雜志，2016，9 （4）：280-282.

[17] 李剛建，趙鑫. 經(jīng)內(nèi)外踝截骨入路可吸收螺釘或可吸收棒內(nèi)固定修復(fù)距骨骨折：15例隨訪[J]. 中國(guó)組織工程研究， 2014，18（48）：7810-7815.

[18] 曹偉，焦陽(yáng)，臧怡寧. 經(jīng)內(nèi)踝截骨入路無頭加壓螺釘治療Hawkins Ⅲ、Ⅳ型距骨頸骨折的臨床效果[J]. 華夏醫(yī)學(xué)，2021，34（2）：52-55.