王虎城，王霖邦，秦 杰，唐 可，權(quán)正學(xué) (重慶醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院骨科，重慶 400016)

原發(fā)性骶骨腫瘤是一種罕見的生長緩慢的腫瘤性疾病，發(fā)病率占脊柱腫瘤的1%～7%。其起病較隱匿，臨床癥狀缺乏特異性，故診斷較為困難[1-2]。原發(fā)性骶骨腫瘤包括脊索瘤、骨巨細(xì)胞瘤和神經(jīng)鞘瘤等，這些腫瘤對放療及化療敏感度較低[3]。因此，其目前的治療手段是以手術(shù)切除為主的綜合治療[4]。骶骨全切術(shù)是有效的根治方法，盡可能擴(kuò)大瘤體切除范圍是延長患者生存時(shí)間及控制局部復(fù)發(fā)的最好方法[5]。但由于骶骨解剖結(jié)構(gòu)復(fù)雜，術(shù)中不可避免會損傷骶神經(jīng)，導(dǎo)致術(shù)后骶神經(jīng)功能障礙。而骶骨腫瘤患者術(shù)后生活質(zhì)量的高低與骶神經(jīng)功能的恢復(fù)程度密切相關(guān)。如何在完整切除腫瘤組織的基礎(chǔ)上，保留更多的骶神經(jīng)是治療原發(fā)性骶骨腫瘤的難點(diǎn)。目前，關(guān)于盡可能保留骶神經(jīng)的骶骨腫瘤分塊切除術(shù)的研究較少，其安全性、可行性及臨床效果有待更多研究證實(shí)。基于此，我科率先采用單純后路骶骨分塊切除術(shù)治療23例原發(fā)性骶骨腫瘤患者，術(shù)中盡可能保留骶神經(jīng)，同時(shí)行髂腰重建，現(xiàn)報(bào)告如下。

1 資料與方法

1.1 臨床資料

納入我院2012年1月至2021年6月采用單純后路骶骨分塊切除術(shù)治療的原發(fā)性骶骨腫瘤患者23例，其中男12例，女11例，年齡(48.09±15.56)歲。X射線及CT檢查示：23例患者均存在明顯的骶骨骨質(zhì)破壞，其中12例軟組織腫塊突入盆腔；MRI檢查示：23例均見骶骨及軟組織信號異常。術(shù)中冰凍切片及術(shù)后組織病理活檢示：脊索瘤11例，骨巨細(xì)胞瘤5例，神經(jīng)鞘瘤2例，纖維結(jié)構(gòu)不良1例，其他4例。納入標(biāo)準(zhǔn)：①于我院行單純后路骶骨分塊切除術(shù);②腫瘤局限于骶骨及附近骶髂關(guān)節(jié)，術(shù)后病理證實(shí)為原發(fā)性骶骨腫瘤;③病歷、手術(shù)資料完整;④意識清楚，能知曉并明確表達(dá)自身功能狀態(tài);⑤末次隨訪為無病生存病例，有完善的隨訪資料。排除標(biāo)準(zhǔn)：①未行手術(shù)治療；②腫瘤病變廣泛，侵犯髖關(guān)節(jié);③術(shù)前合并其他相關(guān)運(yùn)動系統(tǒng)疾病、消化系統(tǒng)疾病及泌尿生殖系統(tǒng)疾病。本研究經(jīng)重慶醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會批準(zhǔn)(2022-K215)，患者對手術(shù)均知情同意。

1.2 手術(shù)方法

術(shù)前準(zhǔn)備：①置入腹主動脈球囊，以減少術(shù)中出血，保持術(shù)野清晰；②備血，以防出血過多；③術(shù)前胃腸道準(zhǔn)備，以減少干擾及術(shù)后并發(fā)癥；④準(zhǔn)備6-0縫線，以防小血管損傷。

患者全身麻醉后，取俯臥位。以L4至尾骨節(jié)段為中心，取后正中切口，常規(guī)消毒鋪巾。切開皮膚、皮下、骶棘肌筋膜，剝離骶棘肌，暴露L4至尾骨節(jié)段的棘突、椎板、關(guān)節(jié)突關(guān)節(jié)。在L4、L5雙側(cè)置入椎弓根螺釘，顯露雙側(cè)髂后上棘至髂后下棘后，兩側(cè)各置入2枚髂骨螺釘。骨膜下完整游離骶棘肌后，完整顯露雙側(cè)骶骨棘突、椎板、骶后孔，見病灶組織，后方骨刀沿骶中間嵴切除骶骨后方椎板，暴露并打開骶管至尾骨，可見明顯骨質(zhì)破壞，雙側(cè)S1、S2、S3、S4、S5神經(jīng)根被病灶包裹，雙側(cè)S4、S5神經(jīng)根細(xì)小，部分神經(jīng)纖維被破壞，故將雙側(cè)S5及右側(cè)S4神經(jīng)根與病灶一起切除。將少量小紗布團(tuán)成花生米大小，并使用止血鉗夾住，鈍性分離腫瘤及周圍組織至骶骨前方，游離前方盆腔內(nèi)臟器。將一定數(shù)量紗布置于骶骨前，隔離病變組織與正常組織。腹主動脈球囊加壓，減少下肢血供及術(shù)中出血，保持術(shù)野清晰。從S5水平(尾骨及部分S5保留)尾端向頭端開始逐漸切除部分病灶組織，充分利用咬骨鉗及槍式咬骨鉗，精細(xì)解剖骶管內(nèi)結(jié)構(gòu)，顯露雙側(cè)S1、S2、S3、S4神經(jīng)根，并且沿著神經(jīng)根解剖到骶骨前孔，逐漸分塊咬除部分病灶，雙極電凝仔細(xì)止血，充分游離并保留雙側(cè)S1、S2、S3神經(jīng)根及左側(cè)S4神經(jīng)根。顯露L5/S1椎間盤組織，予以切除。Cobb剝離子分離雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)面，充分游離病灶周圍軟組織后，取出大塊骶骨組織(包含S1、S2、S3、S4部分病灶及雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié))。切除后采用電灼、滅菌水+順鉑浸泡等措施充分殺滅可能殘留的腫瘤組織。沖洗后采用止血粉、明膠海綿、雙極電凝充分止血及填充殘腔。再次檢查切口有無腫瘤殘留，用預(yù)彎鈦棒連接螺釘，重建髂腰穩(wěn)定性。逐步減少球囊氣壓，創(chuàng)面無明顯活動性出血后，分別于兩側(cè)放置2根引流管，依次縫合切口。

1.3 觀察指標(biāo)

記錄骶神經(jīng)根保留情況，復(fù)查骨盆X射線及CT，評估內(nèi)固定位置及髂腰穩(wěn)定性重建情況。術(shù)后1個(gè)月、3個(gè)月、6個(gè)月門診隨訪，進(jìn)行骶尾部CT及X射線檢查。之后每6個(gè)月復(fù)查1次，評價(jià)及判斷腫瘤控制及復(fù)發(fā)情況。采用骶神經(jīng)功能評分[6]對患者手術(shù)前后的神經(jīng)功能進(jìn)行評估，該評分將下肢運(yùn)動感覺、排尿排便等功能狀態(tài)及術(shù)后疼痛劃分為9個(gè)項(xiàng)目進(jìn)行評價(jià)，每項(xiàng)0～3分，總分27分。采用視覺模擬量表(visual analogue scale，VAS)評分評估患者手術(shù)前后的疼痛程度。

1.4 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

2 結(jié)果

2.1 手術(shù)相關(guān)指標(biāo)

23例患者均順利完成單純后路骶骨分塊切除術(shù)，手術(shù)時(shí)間為(277.96±77.23)min，術(shù)中出血量為(1 382.61±1 163.32)mL。所有患者均安全度過圍術(shù)期，未發(fā)生術(shù)中臟器損傷。所有患者均獲得隨訪，隨訪時(shí)間7～83個(gè)月，平均(37.43±24.48)個(gè)月。術(shù)前與術(shù)后1個(gè)月骶神經(jīng)功能評分及VAS評分比較，差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)；術(shù)前與末次隨訪時(shí)骶神經(jīng)功能評分比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)，VAS評分比較，差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)，見表1。4例患者術(shù)后出現(xiàn)切口感染愈合不良，經(jīng)二次手術(shù)清創(chuàng)引流及抗感染處理后，傷口愈合滿意；1例患者術(shù)后出現(xiàn)腦脊液漏，予以對癥處理后，患者恢復(fù)滿意；12例患者術(shù)后出現(xiàn)不同程度鞍區(qū)、會陰及雙下肢感覺減退，予以營養(yǎng)神經(jīng)等對癥處理后緩解。

表1 患者手術(shù)前后骶神經(jīng)功能和VAS評分比較分)

2.2 患者術(shù)后二便功能情況

5例患者保留至少單側(cè)S3及以上神經(jīng)根，其中3例患者術(shù)后二便功能基本正常；1例患者術(shù)后出現(xiàn)排尿困難，大便失禁，予以留置尿管，神經(jīng)功能鍛煉后，患者排便功能基本恢復(fù)正常，但仍存在輕度排尿障礙，不影響日常生活；1例存在排便困難，予以對癥治療后緩解，隨訪排便功能基本恢復(fù)正常。12例患者保留雙側(cè)S3及以上神經(jīng)根，其中3例患者排便排尿均困難，需增加腹壓以協(xié)助排便，2例存在大便失禁，排尿困難，予以排便鍛煉、飲食控制、藥物對癥治療、神經(jīng)功能鍛煉后，此5例患者均可自行排尿排便，無需留置尿管。雙側(cè)神經(jīng)根全部保留的6例患者術(shù)后二便功能基本正常，僅部分患者出現(xiàn)下肢及會陰部感覺減退，予以對癥處理后緩解。

2.3 患者隨訪情況

1例患者術(shù)后2年出現(xiàn)髂骨螺釘折斷，因未出現(xiàn)明顯脊柱下沉癥狀而未予以處理，臨床隨訪觀察。2例脊索瘤患者出現(xiàn)復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)率為8.7%，均再次行手術(shù)治療。其他患者均獲得較好的臨床療效，未出現(xiàn)復(fù)發(fā)征象，日常生活能力好。

2.4 典型病例

患者，女，40歲，因“腰骶部脹痛4個(gè)月，右下肢乏力1個(gè)月”入院，骶尾部CT提示：S2～S5椎體及附近輕度膨脹性骨質(zhì)破壞，累及左側(cè)骶髂關(guān)節(jié)，診斷為骶骨巨細(xì)胞瘤。術(shù)前骶神經(jīng)功能評分23分，VAS評分6分。完善術(shù)前檢查未見明顯異常后，在全身麻醉下行單純后路骶骨腫瘤分塊切除術(shù)。患者術(shù)后出現(xiàn)骶尾部疼痛及排尿困難，予以營養(yǎng)神經(jīng)止疼治療后疼痛緩解，經(jīng)排尿鍛煉、飲食控制、藥物輔助治療后，3個(gè)月內(nèi)隨訪排尿功能恢復(fù)?；颊咝g(shù)后定期隨訪6年，期間未進(jìn)行放化療等輔助治療，末次隨訪時(shí)骶神經(jīng)功能評分24分，VAS評分2分，未見腫瘤復(fù)發(fā)征象，患者日常工作基本正常(圖1)。

a：術(shù)前骶尾部矢狀位CT；b：術(shù)前骶尾部矢狀位MRI；c：術(shù)前骶尾部三維重建；d：術(shù)中分塊切除腫瘤后，仔細(xì)保留骶神經(jīng)(雙側(cè)S1、S2、S3及左側(cè)S4神經(jīng)根)；e：術(shù)中分塊切除的腫瘤組織；f：術(shù)后腰椎正側(cè)位X射線片；g：術(shù)后骶尾部CT及三維重建；h：隨訪期間骶尾部矢狀位CT及重建圖1 典型病例圖片

3 討論

外科切除是原發(fā)性骶骨腫瘤首選的治療手段，目的是完整、徹底地切除腫瘤，減少局部復(fù)發(fā)，提高患者治愈率和生存率。根據(jù)骶骨切除范圍，手術(shù)方式可分為骶骨全切術(shù)、骶骨次全切除術(shù)、骶骨大部切除術(shù)及骶骨部分切除術(shù)[7]。有研究認(rèn)為，大范圍的骶骨全切術(shù)能夠有效地控制腫瘤局部復(fù)發(fā)，是原發(fā)性骶骨腫瘤手術(shù)治療的最佳選擇[8-10]。但是患者術(shù)后常發(fā)生各種并發(fā)癥，如步態(tài)及行走不便、二便失禁，甚至殘疾，嚴(yán)重影響患者的生活質(zhì)量。隨著健康觀念及醫(yī)學(xué)模式的轉(zhuǎn)變，治療應(yīng)綜合考慮患者的心理、社會關(guān)系及生活質(zhì)量等方面的恢復(fù)，而不再僅僅是消除軀體病痛。

有研究認(rèn)為在完整切除腫瘤的同時(shí)，應(yīng)盡可能保護(hù)骶神經(jīng)以保留膀胱及直腸等功能[11-12]。有研究表明，骶骨整塊切除雖然可以降低局部復(fù)發(fā)率，但未提高患者總體生存率，提示腫瘤切除和神經(jīng)保護(hù)需要雙重考慮[13]。Schurch等[14]和Brindley[15]通過研究肛腸動力學(xué)及尿流動力學(xué)發(fā)現(xiàn)，二便功能主要受S2、S3神經(jīng)根的控制，但是仍有部分患者切除S4、S5神經(jīng)根后出現(xiàn)二便功能異常。因此，我們認(rèn)為應(yīng)該最大限度保留骶神經(jīng)，甚至應(yīng)盡可能保留S4、S5神經(jīng)根，如果腫瘤侵襲神經(jīng)根嚴(yán)重，則應(yīng)至少保留一側(cè)S2或S3神經(jīng)根。因此，為了最大限度地保留骶神經(jīng)，提升患者術(shù)后生活質(zhì)量，我科率先采用骶骨分塊切除術(shù)治療原發(fā)性骶骨腫瘤，其要點(diǎn)如下。

第一，為提高該手術(shù)的可靠性及安全性，患者術(shù)前24 h內(nèi)應(yīng)行腹主動脈球囊置入術(shù)[16]，在充分暴露和螺釘置入后、準(zhǔn)備分塊切除骶骨前進(jìn)行血流阻斷，以避免截骨時(shí)出血過多，同時(shí)創(chuàng)造良好的手術(shù)視野。第二，采用單純后路的手術(shù)入路，能夠充分暴露受累神經(jīng)根，并保護(hù)應(yīng)保留的神經(jīng)根。第三，截骨時(shí)不必追求將骶骨完整取出，應(yīng)先精細(xì)解剖骶神經(jīng)，在完整暴露骶神經(jīng)的基礎(chǔ)上進(jìn)行分塊切除。第四，在進(jìn)行分塊切除前，使用紗布分隔擬切除的病變組織和正常組織，避免腫瘤組織局部擴(kuò)散。第五，切除過程中為了盡可能避免損傷骶神經(jīng)，應(yīng)充分發(fā)揮咬骨鉗及槍式咬骨鉗的優(yōu)勢：①腹主動脈球囊阻斷血流后，創(chuàng)面出血明顯減少，無兇險(xiǎn)出血可能，甚至在瘤體上直接操作也出血不多，且手術(shù)視野清晰，因此允許精細(xì)解剖骶管內(nèi)結(jié)構(gòu)；②硬膜囊的末端止于S2水平[17]，上位神經(jīng)位于其下位神經(jīng)的兩側(cè)，終線位于中央，采用骨刀或線鋸切除容易傷及硬膜囊和骶神經(jīng)，咬骨鉗切除可有效避免這一缺點(diǎn)；③骶神經(jīng)常被腫瘤壓迫移位甚至包裹在腫瘤內(nèi)，由于骶骨腫瘤是高度惡性腫瘤的可能性不高，因此可以切開骶神經(jīng)的神經(jīng)鞘，將其從腫瘤中分離出來，并沿著神經(jīng)根解剖到骶骨前孔，用椎板咬骨鉗擴(kuò)大骶骨前孔，以便進(jìn)行分塊切除。

根據(jù)本研究的隨訪數(shù)據(jù)，與骶骨全切術(shù)[18]相比，單純后路骶骨分塊切除術(shù)后并發(fā)癥少，大部分患者術(shù)后骶神經(jīng)功能恢復(fù)好，術(shù)后生活質(zhì)量高，截至目前，腫瘤復(fù)發(fā)率處于較低水平。

但本研究術(shù)式仍存在缺陷，即當(dāng)腫瘤浸潤骶神經(jīng)難以分離時(shí)，需放棄部分骶神經(jīng)，以達(dá)到減少復(fù)發(fā)的目的。Berra等[19]報(bào)道了1例骶骨全切術(shù)后通過移植雙下肢腓腸神經(jīng)來重建雙側(cè)S2～S4神經(jīng)，術(shù)后1年隨訪，患者二便及性功能均恢復(fù)到基本正常，該術(shù)式可以在完整切除腫瘤的同時(shí)，更完整地保留骶神經(jīng)的解剖結(jié)構(gòu)，為后續(xù)神經(jīng)功能恢復(fù)奠定了基礎(chǔ)。但是該手術(shù)難度較大，且屬于個(gè)例，具體療效還需進(jìn)一步觀察，這為我們以后骶骨腫瘤切除術(shù)提供了參考。

綜上所述，單純后路骶骨分塊切除術(shù)能順利完成骶骨腫瘤切除并且最大限度保留骶神經(jīng)，對患者術(shù)后二便功能影響較小，可以有效提高患者術(shù)后的生活質(zhì)量。但本研究屬于單中心回顧性研究，樣本量較小，隨訪時(shí)間長短不一，結(jié)果可能存在偏倚，治療效果仍需進(jìn)一步觀察明確。