韋明桂，陳來(lái)照，宋緒林

血泡樣動(dòng)脈瘤(blood blister-like aneurysm，BBA)可位于顱內(nèi)任何部位，但最好發(fā)于頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段前壁或前內(nèi)側(cè)壁[1]。頸內(nèi)動(dòng)脈BBA起源于非分支動(dòng)脈血管壁，瘤體小、瘤頸寬、瘤壁脆弱，較普通的囊性動(dòng)脈瘤更易破裂出血[2]，屬于特殊類型的復(fù)雜動(dòng)脈瘤，處理不當(dāng)易導(dǎo)致災(zāi)難性后果。目前BBA仍是神經(jīng)外科治療的難點(diǎn)，對(duì)于BBA的最佳治療方案尚無(wú)定論，無(wú)論是開(kāi)顱動(dòng)脈瘤夾閉，還是血管內(nèi)介入治療，都難以取得滿意療效。有研究認(rèn)為，顱內(nèi)外血管搭橋聯(lián)合載瘤動(dòng)脈閉塞技術(shù)可能最終治愈血泡樣動(dòng)脈瘤，但該手術(shù)操作復(fù)雜，技術(shù)要求高，且手術(shù)費(fèi)時(shí)，難以在臨床上普遍開(kāi)展?，F(xiàn)分析包裹夾閉術(shù)治療部分直接夾閉和血管內(nèi)介入均難以處理的血泡樣動(dòng)脈瘤6例的臨床特點(diǎn)、診治過(guò)程及隨訪結(jié)果，為臨床上治療BBA提供依據(jù)。

1 臨床資料

1.1 一般資料 選取2016年12月—2021年12月山西醫(yī)科大學(xué)第二醫(yī)院收治頸內(nèi)動(dòng)脈BBA患者6例，男1例，女5例，年齡35～62歲，中位數(shù)45歲；合并高血壓病3例，糖尿病2例，均無(wú)明顯頭頸部外傷病史。術(shù)前Hunt-Hess分級(jí)[3]Ⅱ級(jí)2例，Ⅲ級(jí)2例，Ⅳ級(jí)2例，見(jiàn)表1。

表1 BBA患者6例臨床資料分析

1.2 首發(fā)癥狀 均表現(xiàn)為劇烈頭痛，同時(shí)伴有意識(shí)不清4例，惡心、嘔吐2例，肢體活動(dòng)不靈等缺血表現(xiàn)2例。

1.3 影像學(xué)表現(xiàn) 患者均行頭顱CT檢查，可見(jiàn)蛛網(wǎng)膜下腔出血，出血多見(jiàn)于側(cè)裂，進(jìn)一步完善數(shù)字減影血管造影(DSA)明確BBA，其中2例行3D-DSA檢查后明確診斷。DSA檢查中，3例患者發(fā)現(xiàn)存在不同程度的動(dòng)脈粥樣硬化。動(dòng)脈瘤位于頸內(nèi)動(dòng)脈前壁5例，前內(nèi)側(cè)壁1例。

1.4 動(dòng)脈瘤包裹夾閉術(shù) 6例BBA患者均行動(dòng)脈瘤包裹夾閉術(shù)，術(shù)前均行DSA 檢查評(píng)估側(cè)支循環(huán)代償情況，完善各項(xiàng)實(shí)驗(yàn)室檢查，充分評(píng)估手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)，根據(jù)術(shù)前影像學(xué)檢查所顯示的病變位置、特征制定手術(shù)方案，采用合理的手術(shù)入路。所有患者術(shù)前均暴露頸段頸內(nèi)動(dòng)脈，以備術(shù)中臨時(shí)阻斷控制出血。開(kāi)顱前早期持續(xù)側(cè)腦室引流，充分釋放腦脊液，使腦組織塌陷，預(yù)留較大的操作空間。手術(shù)采用標(biāo)準(zhǔn)翼點(diǎn)入路或改良翼點(diǎn)入路，仔細(xì)分離側(cè)裂，暴露動(dòng)脈瘤及分離周圍重要的分支血管，夾閉前臨時(shí)阻斷近端血流，裁剪大小合適的包裹材料，對(duì)載瘤動(dòng)脈及動(dòng)脈瘤進(jìn)行環(huán)形包裹，避開(kāi)周圍血管分支，然后動(dòng)脈瘤夾夾閉固定包裹材料。使用血管補(bǔ)片2例，薄層棉片(Teflon棉)4例。動(dòng)脈瘤成功夾閉后均行吲哚箐綠熒光造影，可見(jiàn)動(dòng)脈血流通暢，動(dòng)脈瘤未見(jiàn)顯影，造影劑未滲漏。3例經(jīng)典病例診治經(jīng)過(guò)見(jiàn)圖1、2。

注：A.術(shù)前頭顱CT示左側(cè)裂蛛網(wǎng)膜下腔出血；B.術(shù)前3D-DSA見(jiàn)動(dòng)脈瘤位于左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段前壁，寬基底(箭頭指向BBA)；C.術(shù)中見(jiàn)動(dòng)脈瘤表面覆蓋一層凝血塊；D.術(shù)中取相應(yīng)大小薄層棉片環(huán)形包裹載瘤動(dòng)脈及動(dòng)脈瘤，動(dòng)脈瘤夾夾閉固定

1.5 結(jié)果與預(yù)后 術(shù)中動(dòng)脈瘤破裂出血1例，經(jīng)動(dòng)脈瘤夾閉成功，其余5例手術(shù)過(guò)程順利。術(shù)后隨訪3個(gè)月～4年，中位數(shù)18.5個(gè)月?；颊呔蠨SA復(fù)查，未見(jiàn)動(dòng)脈瘤復(fù)發(fā)，出現(xiàn)動(dòng)脈輕度狹窄2例，但無(wú)臨床癥狀，無(wú)神經(jīng)功能障礙。預(yù)后隨訪采用mRS評(píng)分即改良Rankin評(píng)分量表，評(píng)價(jià)腦卒中患者神經(jīng)功能恢復(fù)情況。mRS評(píng)分≤2分表示預(yù)后良好，mRS評(píng)分>2分表示預(yù)后差[4]，其中0分2例，1分2例，2分1例，3分1例，見(jiàn)表1。

注：A.術(shù)前頭顱CT示左側(cè)外側(cè)裂池蛛網(wǎng)膜下腔出血；B.術(shù)前3D-DSA見(jiàn)左側(cè)頸內(nèi)動(dòng)脈前壁BBA可能；C.術(shù)中見(jiàn)動(dòng)脈瘤(箭頭所指)呈紅色血泡樣，瘤壁薄；D.取相應(yīng)大小的薄層棉片環(huán)形包裹載瘤動(dòng)脈及動(dòng)脈瘤,動(dòng)脈瘤夾夾閉固定

2 討 論

血泡樣動(dòng)脈瘤發(fā)病率低下，占頸內(nèi)動(dòng)脈瘤的0.9%～6.5%[5-6]，好發(fā)于頸內(nèi)動(dòng)脈床突上段的前壁和前內(nèi)側(cè)壁，且右側(cè)多見(jiàn)。關(guān)于BBA的發(fā)病機(jī)制目前尚不清楚，血流動(dòng)力學(xué)改變及動(dòng)脈粥樣硬化可能是導(dǎo)致BBA形成的主要原因[7-8]。BBA形態(tài)結(jié)構(gòu)特殊，呈寬基底的半球形微小突起，相關(guān)病理研究顯示[9]，BBA管壁結(jié)構(gòu)不完整，缺乏內(nèi)膜及彈力層，僅有外膜及纖維結(jié)構(gòu)，耐受血流沖擊的臨界點(diǎn)較低，極易破裂出血。診斷主要依靠影像學(xué)檢查，BBA體積微小，易被頸內(nèi)動(dòng)脈及骨質(zhì)遮擋，普通血管造影很難發(fā)現(xiàn)，建議行3D血管旋轉(zhuǎn)成像[10]，另外，BBA可在短期內(nèi)發(fā)生形態(tài)變化，由血泡樣向囊狀轉(zhuǎn)變，首次造影陰性的患者建議短期內(nèi)復(fù)查，可能有陽(yáng)性發(fā)現(xiàn)，提高檢出率。DSA仍是診斷血泡樣動(dòng)脈瘤的“金標(biāo)準(zhǔn)”，但最終的確診還是依賴術(shù)中探查及術(shù)后病理[11]。

BBA治療頗為棘手，通過(guò)不斷的研究探索，提出了很多針對(duì)BBA的治療方案，如單純夾閉、單純包裹或聯(lián)合夾閉、單純縫合或聯(lián)合夾閉、顱內(nèi)外血管搭橋聯(lián)合動(dòng)脈瘤孤立術(shù)、單純栓塞、支架輔助栓塞、多重疊支架、密網(wǎng)支架、血流導(dǎo)向裝置等，但是鑒于BBA病理結(jié)構(gòu)的特殊性，不管采取何種治療方案，均難以取得令人滿意的臨床效果，最佳的治療方案目前還存在爭(zhēng)議[12]。有薈萃分析指出[13]，顯微外科手術(shù)的動(dòng)脈瘤完全閉塞率高于血管內(nèi)治療，但有較高的術(shù)中出血風(fēng)險(xiǎn)，且并發(fā)癥發(fā)生率高；血管內(nèi)治療則具有較高的安全性，但完全閉塞率較開(kāi)顱手術(shù)低，且有更高的復(fù)發(fā)和再出血風(fēng)險(xiǎn)，術(shù)后需長(zhǎng)期服用抗凝藥物也會(huì)進(jìn)一步增加出血的風(fēng)險(xiǎn)，患者往往需要再次治療，增加患者的痛苦及手術(shù)費(fèi)用。此外還有被認(rèn)為可最終治愈BBA的顱內(nèi)外血管搭橋聯(lián)合動(dòng)脈瘤孤立術(shù)，但該手術(shù)過(guò)程復(fù)雜，技術(shù)要求水平較高，且急性期蛛網(wǎng)膜下腔出血血管痙攣，術(shù)后仍有發(fā)生腦梗死的風(fēng)險(xiǎn)[14]。

當(dāng)BBA無(wú)法進(jìn)行手術(shù)直接夾閉或血管內(nèi)治療時(shí)，特別是對(duì)于像BBA一樣的寬頸、壁薄的動(dòng)脈瘤，包裹夾閉術(shù)是一種可行的替代方法[15-16]，即在瘤頸夾閉前使用包裹材料環(huán)形包裹載瘤動(dòng)脈及病變，在保證載瘤血管通暢的同時(shí)加固動(dòng)脈瘤壁，防止動(dòng)脈瘤進(jìn)一步擴(kuò)張，同時(shí)增加摩擦力，防止瘤夾滑脫撕裂瘤頸。BBA呈寬頸，甚至與周圍正常的載瘤動(dòng)脈沒(méi)有明確的分界，常伴有載瘤動(dòng)脈壁瘤化，且瘤壁非常脆弱，單純夾閉易撕裂瘤頸導(dǎo)致術(shù)中發(fā)生不可控制的大出血。為避免動(dòng)脈瘤頸撕裂，夾閉時(shí)需夾取部分正常的載瘤動(dòng)脈壁，若夾閉過(guò)多，會(huì)導(dǎo)致載瘤動(dòng)脈狹窄，術(shù)后引起嚴(yán)重的缺血性并發(fā)癥。按Bojanowski等[17]對(duì)BBA進(jìn)行形態(tài)學(xué)分型中，Ⅰ、Ⅱ型BBA病變累及范圍小，采用直接夾閉可能是簡(jiǎn)單且安全有效的治療措施；對(duì)于Ⅲ、Ⅳ型BBA病變可能擴(kuò)展至載瘤動(dòng)脈縱軸，采用包裹夾閉術(shù)更能有效解決問(wèn)題。BBA患者多數(shù)以蛛網(wǎng)膜下腔出血就診，嚴(yán)重時(shí)出血較多甚至伴有顱內(nèi)血腫形成，此時(shí)采用顯微外科開(kāi)顱手術(shù)可在解決動(dòng)脈瘤的同時(shí)清除顱內(nèi)血腫，挽救患者的生命。

在開(kāi)顱手術(shù)前，需充分評(píng)估手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)。建議所有患者術(shù)前均行血管造影，評(píng)估動(dòng)脈瘤的大小、形態(tài)、位置、指向等情況，為后續(xù)的治療方案提供指導(dǎo)意見(jiàn)。重點(diǎn)評(píng)估患者的側(cè)支循環(huán)代償情況，若代償良好，術(shù)中若發(fā)生不可控制的出血時(shí)，可直接行動(dòng)脈瘤孤立術(shù)；若代償差，建議在行動(dòng)脈瘤孤立術(shù)前先行顱內(nèi)外血管搭橋手術(shù)，建立側(cè)支循環(huán)。

手術(shù)過(guò)程中動(dòng)脈瘤破裂的風(fēng)險(xiǎn)極大，BBA位置深，操作空間狹小，可先行側(cè)腦室鉆孔引流術(shù)，緩慢釋放腦脊液，使腦組織塌陷增加手術(shù)視野；預(yù)先解剖頸動(dòng)脈，盡量磨除前床突，預(yù)留臨時(shí)阻斷夾的放置空間。夾閉前臨時(shí)阻斷近端的血流，減少瘤腔內(nèi)血流，使BBA體積縮小，有利于手術(shù)安全進(jìn)行，但要注意阻斷血流時(shí)間的控制，避免阻斷時(shí)間過(guò)長(zhǎng)引起術(shù)后腦缺血癥狀。BBA周圍臨近重要的神經(jīng)血管，如后交通動(dòng)脈、脈絡(luò)膜前動(dòng)脈等，放置包裹材料時(shí)要注意避開(kāi)這些重要的穿支血管，必要時(shí)可將包裹材料進(jìn)行裁剪行交叉包裹。夾閉完成后常規(guī)行吲哚箐綠熒光造影，查看血管通暢情況，指導(dǎo)調(diào)整動(dòng)脈瘤夾，有時(shí)需要放置多個(gè)瘤夾加強(qiáng)固定。

包裹材料的選擇也應(yīng)謹(jǐn)慎，其可引起嚴(yán)重的炎性反應(yīng)、異物肉芽腫、感染等并發(fā)癥。目前常用的包裹材料包括棉布、薄紗、肌肉、硅橡膠片、自體硬腦膜、纖維素織物、聚四氟乙烯等。最初使用的肌肉、筋膜等自體組織易吸收，不能很好地防止BBA復(fù)發(fā)和再出血，目前已很少使用。當(dāng)前聚四氟乙烯材料使用較多，且效果較好。有學(xué)者對(duì)BBA患者采用聚四氟乙烯材料進(jìn)行包裹夾閉，均取得滿意的臨床效果，未發(fā)現(xiàn)相關(guān)并發(fā)癥，患者隨訪預(yù)后良好[18-19]。還有直接內(nèi)襯包裹材料的血管環(huán)繞夾，但是這種瘤夾應(yīng)用較少，使用較局限，其尺寸固定，只能用于大小相匹配的血管。本研究6例BBA患者中2例使用血管補(bǔ)片，4例患者使用薄層棉片行包裹夾閉治療，血管補(bǔ)片及薄層棉片易裁剪，與走形彎曲的頸內(nèi)動(dòng)脈有較強(qiáng)的貼附性，可完整地包裹動(dòng)脈瘤，且機(jī)械應(yīng)力較強(qiáng)，足夠?qū)箍焖俚难鳑_擊防止動(dòng)脈瘤進(jìn)一步擴(kuò)大，在隨訪中患者未出現(xiàn)明顯的異物反應(yīng)，預(yù)后良好。但本研究例數(shù)有限，且隨訪時(shí)間較短，血管補(bǔ)片及薄層棉片的使用效果還需較多的研究證實(shí)。

總之，BBA不同于普通的囊性動(dòng)脈瘤，由于其病理的特殊性，易在血流沖擊下破裂出血，嚴(yán)重威脅患者的生命安全，且其診斷和治療復(fù)雜，是臨床研究難點(diǎn)。目前BBA的治療方式主要包括血管內(nèi)介入治療及開(kāi)顱顯微手術(shù)。隨著介入技術(shù)及介入材料的不斷發(fā)展，血管內(nèi)介入治療逐漸成為治療BBA的首選方案，但該治療存在一定的缺點(diǎn)，如耗材昂貴、需長(zhǎng)期服用抗凝藥、易復(fù)發(fā)再出血等，對(duì)部分患者來(lái)說(shuō)可能很難承擔(dān)這些風(fēng)險(xiǎn)。本研究使用包裹夾閉術(shù)治療BBA，通過(guò)對(duì)6例 BBA 患者的臨床診治進(jìn)行回顧性分析，發(fā)現(xiàn)包裹夾閉術(shù)是治療BBA的有效選擇之一。

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