祝家成，高增霞

（1.重慶三峽醫(yī)藥高等?？茖W(xué)校附屬醫(yī)院放射科，重慶 404000；2.榆林市中醫(yī)醫(yī)院放射科，陜西榆林 719000）

骨樣骨瘤為成骨細(xì)胞及其他骨樣組織畸形生長造成的良性成骨性腫瘤，主要由中心血管性骨樣組織及周圍骨質(zhì)硬化帶組成，以間斷發(fā)作以及夜間加劇性疼痛為主要臨床特征[1]。骨樣骨瘤直徑一般不超過2 cm，常見于長管骨的骨干且多數(shù)為單發(fā)，以脛骨和股骨最常見，而髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤比較少見[2-3]。臨床醫(yī)生對關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤的了解程度不足，加上關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)較復(fù)雜，故大多數(shù)骨樣骨瘤患者常因非特異性的關(guān)節(jié)疼痛和活動(dòng)受限被診斷為骨關(guān)節(jié)病。此外，髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤病灶直徑較小，其典型的“牛眼征”在復(fù)雜的關(guān)節(jié)內(nèi)不易被發(fā)現(xiàn)，故該疾病的漏診率也較高[4]。髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤的平均診斷時(shí)間明顯高于關(guān)節(jié)外骨樣骨瘤，大多數(shù)患者在臨床確診為關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤后不能完全治愈[5]。因此，及時(shí)準(zhǔn)確的診斷對改善患者預(yù)后具有重要意義。X線檢查為骨樣骨瘤的首選檢查方法，但因?yàn)閄線檢查分辨率較低，不能在關(guān)節(jié)的復(fù)雜結(jié)構(gòu)中清晰顯示出瘤巢，容易造成誤診和漏診[6]。有研究提出，對于非典型病例，例如瘤巢較小或關(guān)節(jié)囊內(nèi)型者，其病變存在較多重疊，常與骨母細(xì)胞瘤混淆，難以通過CT鑒別[7]。基于此，本次研究旨在探究髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤MR影像學(xué)的特征及其診斷價(jià)值，現(xiàn)將研究成果報(bào)告如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 回顧性分析2020年10月至2021年10月在重慶三峽醫(yī)藥高等專科學(xué)校附屬醫(yī)院就診的18例髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和10例骨母細(xì)胞瘤患者的臨床資料。骨樣骨瘤患者男性12例，女性6例；年齡5~30歲，平均年齡（19.33±5.17）歲；瘤巢位于：髖關(guān)節(jié)13例，肘關(guān)節(jié)3例，腕關(guān)節(jié)2例。骨母細(xì)胞瘤患者男性6例，女性4例；年齡在10~30歲，平均年齡（21.90±4.56）歲；瘤巢位于：髖關(guān)節(jié)7例，肘關(guān)節(jié)1例，腕關(guān)節(jié)2例。納入標(biāo)準(zhǔn)：①符合骨樣骨瘤的診斷標(biāo)準(zhǔn)[8]，符合骨母細(xì)胞瘤的診斷標(biāo)準(zhǔn)[9]，且均行病理檢查確診者；②均為單發(fā)病灶；③均接受手術(shù)治療；④臨床資料完整。排除標(biāo)準(zhǔn)：①合并有其他關(guān)節(jié)病變者；②合并有其他良惡性腫瘤者；③關(guān)節(jié)處有外傷者；④合并有免疫系統(tǒng)疾病者；⑤關(guān)節(jié)部位有手術(shù)史者。

1.2 檢查方法 MR檢查方法：設(shè)備采用GE Sugna 1.5T磁共振掃描儀，對患者進(jìn)行常規(guī)冠狀面、矢狀面及橫斷面掃描，掃描范圍包括病變部位及周圍軟組織，掃描序列包括：①FSE T1WI序列，層厚5 mm，重復(fù)時(shí)間：500 ms，恢復(fù)時(shí)間：10.9 ms；②FSE T2WI序列，層厚5 mm，重復(fù)時(shí)間：2 000 ms，恢復(fù)時(shí)間：87.7 ms；③STIR序列，層厚5 mm。重復(fù)時(shí)間3 000 ms，恢復(fù)時(shí)間47.1 ms；④SE/EPI DWI序列，層厚4 mm。重復(fù)時(shí)間4 800 ms，恢復(fù)時(shí)間74.2 ms。增強(qiáng)掃描則需經(jīng)肘靜脈注射釓噴替酸葡胺（廣州康臣藥業(yè)有限公司，國藥準(zhǔn)字H10950272，規(guī)格：15 mL∶7.04 g），0.2 mL/kg，隨后行FSE T1WI增強(qiáng)掃描。由2名影像科醫(yī)師共同閱片，并對其MR影像學(xué)特征進(jìn)行分析歸納。以手術(shù)所見及病理檢查結(jié)果作為“金標(biāo)準(zhǔn)”。

1.3 觀察指標(biāo)與方法 觀察骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤的MR影像學(xué)特征，比如瘤巢的大小、有無鈣化、瘤巢周圍骨質(zhì)是否硬化、病灶邊界是否清楚、是否存在關(guān)節(jié)腫脹和關(guān)節(jié)積液以及是否存在骨髓水腫等。綜合多名高年資醫(yī)師的閱片經(jīng)驗(yàn)，若MR圖像中病灶邊界清楚、直徑不超過2 cm且存在明顯瘤巢周圍骨質(zhì)硬化者，即為骨樣骨瘤，否則為骨母細(xì)胞瘤。以手術(shù)所見及病理檢查結(jié)果作為“金標(biāo)準(zhǔn)”。計(jì)算MR檢測的敏感度、準(zhǔn)確率、特異度、陽性預(yù)測值和陰性預(yù)測值。具體算法如下：敏感度=真陽性數(shù)/(真陽性數(shù)+假陰性數(shù))×100%;準(zhǔn)確率=（真陽性數(shù)+真陰性數(shù)）/總數(shù)；特異度=真陰性數(shù)/(假陽性數(shù)+真陰性數(shù))×100%；陽性預(yù)測值=真陽性數(shù)/(真陽性數(shù)+假陽性數(shù))×100%;陰性數(shù)預(yù)測值=真陰性數(shù)/(假陰性數(shù)+真陰性數(shù))×100%。

1.4 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析 應(yīng)用SPSS 20.0軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)分析，計(jì)量資料以（）表示；計(jì)數(shù)資料以[例（%）]表示，無序計(jì)數(shù)資料和等級資料分別采用Fisher精確概率檢驗(yàn)和秩和檢驗(yàn)進(jìn)行比較；將MR檢查結(jié)果與“金標(biāo)準(zhǔn)”作一致性評價(jià)，獲取Kappa值；以P＜0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 不同病理腫瘤的MR影像學(xué)特征分析 髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤在T1WI、T2WI、瘤巢鈣化、關(guān)節(jié)腫脹和關(guān)節(jié)積液及骨髓水腫方面差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），而在瘤巢直徑、邊界清楚、瘤巢周圍骨質(zhì)硬化和骨膜反應(yīng)上差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。具體情況見表1。

表1 不同病理腫瘤的MR影像學(xué)特征分析[例（%）]

2.2 MR鑒別診斷價(jià)值分析 MR用于髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤鑒別診斷的敏感度為83.33%[15/（15+3）]，準(zhǔn)確率為 75.00%[（15+6）/28]，特異度為60.00%[6/（4+6）]，陽性預(yù)測值為78.95%[15/（15+4）]，陰性預(yù)測值為66.67%[6/（6+3）]，Kappa值為0.443。見表2。

表2 MR鑒別診斷價(jià)值分析（例）

3 討論

骨樣骨瘤好發(fā)于兒童和青少年，且男性患病率較高。其臨床表現(xiàn)為間斷性或持續(xù)性局部疼痛，服用水楊酸類藥物可緩解疼痛癥狀，但并非所有的骨樣骨瘤均具備上述典型臨床表現(xiàn)，尤其是髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤，大多沒有典型臨床表現(xiàn)。故髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤在初診時(shí)常被漏診或誤診，進(jìn)而影響治療[10]。因此，提高髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤的早期診斷準(zhǔn)確率對患者預(yù)后具有重要意義。

骨樣骨瘤的影像學(xué)檢查具有特異性，典型的X線表現(xiàn)為瘤巢呈圓形低密度，其中心可見一小點(diǎn)鈣化，即為經(jīng)典的“牛眼征”，瘤巢周圍還可能存在不同程度的骨質(zhì)硬化、軟組織或關(guān)節(jié)腫脹等[11]。CT也可用于骨樣骨瘤的診斷，其典型的CT表現(xiàn)為“血管溝征”，即擴(kuò)張的小動(dòng)脈從骨膜穿過進(jìn)入瘤巢，該征象常用于與其他疾病相鑒別[12]。雖然CT在診斷骨樣骨瘤中具有一定的準(zhǔn)確性和特異性，但因骨樣骨瘤的好發(fā)人群為兒童和青少年，CT檢查由于存在輻射危害，不利于重復(fù)檢查和治療評估。MR具有無創(chuàng)性、可重復(fù)性強(qiáng)的優(yōu)點(diǎn)，在骨樣骨瘤的診斷中發(fā)揮著越來越重要的作用。髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤內(nèi)部成骨明顯，其病變主要以低信號(hào)為主，故在T1WI中大多呈低信號(hào)，在T2WI中則由于中央鈣化程度的不同存在差異：中央鈣化或骨化部分表現(xiàn)為低信號(hào)，非骨化部分則表現(xiàn)為高信號(hào)。本次研究可觀察到髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤T1W1和T2W1差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05），提示MR對此兩種信號(hào)較敏感。

髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤在臨床表現(xiàn)和病理方面均比較相似，但二者的性質(zhì)卻不同，骨母細(xì)胞瘤屬于中間型病變，表現(xiàn)為部分細(xì)胞具有侵襲性，部分可復(fù)發(fā)，在骨外可形成軟組織腫塊，具有較大的惡變可能；而骨樣骨瘤屬于穩(wěn)定性病變，可行保守治療或局部切除[13-14]。二者的治療方法和術(shù)后干預(yù)均存在明顯差異，故其術(shù)前的準(zhǔn)確診斷具有重要意義。本次研究發(fā)現(xiàn)，髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤的MR表現(xiàn)，在瘤巢鈣化、關(guān)節(jié)腫脹和關(guān)節(jié)積液和骨髓水腫方面差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），而在卵瘤直徑、邊界清楚、瘤巢周圍骨質(zhì)硬化和骨膜反應(yīng)方面差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。瘤巢鈣化的病理學(xué)基礎(chǔ)為腫瘤中央血管的結(jié)締組織內(nèi)存在基質(zhì)骨母細(xì)胞，此種征象在骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤中均存在，故對二者鑒別無意義。若骨樣骨瘤復(fù)發(fā)，增強(qiáng)MR可見明顯強(qiáng)化的瘤巢，可呈點(diǎn)狀、結(jié)節(jié)狀或環(huán)狀，瘤巢中心鈣化區(qū)域則不見強(qiáng)化。由于骨母細(xì)胞具有侵襲性，腫瘤容易突破骨質(zhì)向骨外進(jìn)展，而骨樣骨瘤性質(zhì)穩(wěn)定，故二者在MR中可憑借邊界是否清楚進(jìn)行鑒別。此外，骨母細(xì)胞瘤直徑一般在2 cm以上，且周圍骨質(zhì)硬化較少，大多無骨膜反應(yīng)，而骨樣骨瘤則伴有不同程度的骨質(zhì)硬化，且大多伴有骨膜反應(yīng)和周圍軟組織腫脹等癥狀。故二者在瘤巢周圍骨質(zhì)硬化方面可進(jìn)行鑒別。有研究表明部分骨樣骨瘤可向骨母細(xì)胞瘤轉(zhuǎn)換，故在隨訪過程中若發(fā)現(xiàn)患者腫瘤直徑增大且臨床癥狀加重可考慮為骨母細(xì)胞瘤[15]。

本次研究結(jié)果表明，MR用于骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤鑒別診斷的敏感度為83.33%，準(zhǔn)確率為75.00%，特異度為60.00%，陽性預(yù)測值為78.95%，陰性預(yù)測值為66.67%，Kappa值為0.443，提示MR用于上述兩種腫瘤的鑒別診斷具有良好的敏感度。然而本次研究樣本較小，此后需要擴(kuò)大樣本數(shù)量進(jìn)行相同研究以證實(shí)該檢查方式的有效性。

綜上所述，MR可為髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤的診斷提供有效的診斷依據(jù)，使患者不需要暴露于放射線即可定位瘤巢。病灶直徑、邊界清楚、瘤巢周圍骨質(zhì)硬化和骨膜反應(yīng)是MR用于鑒別髖關(guān)節(jié)囊內(nèi)骨樣骨瘤和骨母細(xì)胞瘤的關(guān)鍵。