林昱東，孫軍，袁毅，張亞鵬

(安徽省兒童醫(yī)院骨科，安徽合肥 230051)

寰樞椎半脫位(atlantoaxial rotatory subluxation,AARS)多見(jiàn)于兒童及青少年，臨床表現(xiàn)為患兒頭面向一側(cè)旋轉(zhuǎn)，近似肌性斜頸，頸項(xiàng)肌肉可緊張，寰椎側(cè)塊可壓痛，頸部活動(dòng)受限，即所謂的cock-robin體位。治療上，AARS多采用費(fèi)城頸托固定、枕頜帶牽引、顱骨牽引等保守方案，少數(shù)行寰樞椎后路融合固定手術(shù)治療[1]。目前，對(duì)AARS保守治療的影響因素研究少有報(bào)道，為此，本文回顧性分析2015年9月～2020年10月在本科行枕頜帶牽引治療的65例AARS患兒資料，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料

本組中，男39例，女26例；年齡1～14歲，癥狀持續(xù)時(shí)間1～180 d；住院前無(wú)治療44例，有相關(guān)治療21例；Fielding分型：Ⅰ型20例，Ⅱ型29例，Ⅲ型16例，Ⅳ型0例；合并其他疾病(如外傷、咽喉部周圍炎癥、病變)30例。

1.2 治療方法

所有患者均住院24 h持續(xù)平臥后，仰臥位行枕頜帶牽引治療，牽引時(shí)墊肩墊，使胸背部加高、頸部處于后伸位，床頭墊高。根據(jù)患者的年齡和體重來(lái)確定牽引的重量。年齡<10 歲、體重<25 kg的患者，使用1 kg的重量進(jìn)行牽引;年齡>10歲、體重>25 kg的患者，使用2 kg的重量進(jìn)行牽引。每天2次檢查并記錄所有患者的頸部疼痛狀態(tài)和活動(dòng)范圍。

1.3 治愈標(biāo)準(zhǔn)

頸部前屈后伸及旋轉(zhuǎn)功能恢復(fù)正常，頸枕部疼痛消失，頸部無(wú)偏斜，正常生理曲度恢復(fù)。X線片及CT檢查寰齒間距(atlanto-dental interval, ADI)<4 mm，齒狀突兩側(cè)間隙<2 mm，寰樞椎關(guān)系基本正常。

1.4 統(tǒng)計(jì)方法

全部資料采用SPSS 24.0 統(tǒng)計(jì)軟件進(jìn)行分析。采用多元線性回歸分析，將治療有效時(shí)間作為因變量，以性別、年齡、癥狀持續(xù)時(shí)間、住院前有無(wú)治療、Fielding分型、合并其他疾病等因素作為自變量，進(jìn)行多元線性回歸分析；以P<0.05為標(biāo)準(zhǔn)，確定治療有效時(shí)間的影響因素及影響程度。

2 結(jié)果

本組65例經(jīng)治療后，63例達(dá)到治愈；2例仍有頸部活動(dòng)受限，頸部畸形明顯，轉(zhuǎn)院行寰樞椎后路融合手術(shù)治療。出院后隨訪時(shí)間為2～14個(gè)月，平均5.2個(gè)月，隨訪未見(jiàn)復(fù)發(fā)病例。

將治療有效時(shí)間的潛在影響因素進(jìn)行賦值(如表1)，而后以多元線性回歸分析進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)處理，見(jiàn)表2：患兒性別、年齡、牽引前有無(wú)治療、合并其他疾病，均不是牽引治療的影響因素(P>0.05)；癥狀持續(xù)時(shí)間和Fielding分型對(duì)治療有效時(shí)間有顯著影響(P<0.05)。由標(biāo)準(zhǔn)回歸系數(shù)看，F(xiàn)ielding分型是影響治療有效時(shí)間最重要的因素，F(xiàn)ielding分型越低，則癥狀持續(xù)時(shí)間越小，治療所需時(shí)間越少，治療效果越好。

表1 潛在影響因素的賦值情況

表2 影響因素多元線性回歸分析

3 討論

AARS常見(jiàn)于兒童和青少年[2]，其治療關(guān)鍵是恢復(fù)寰樞關(guān)節(jié)周圍的關(guān)節(jié)囊、覆膜及橫韌帶，絕大多數(shù)病例可通過(guò)制動(dòng)的方式使韌帶愈合，使寰樞椎恢復(fù)穩(wěn)定。多數(shù)病例可應(yīng)用費(fèi)城頸圍、枕頜帶牽引或顱骨牽引等保守治療，但因兒童的好動(dòng)性，頸圍固定有效性大大降低，常適用于輕癥及癥狀持續(xù)時(shí)間較短的患兒。臨床上先行費(fèi)城頸圍固定，如癥狀無(wú)明顯好轉(zhuǎn)，或初始癥狀較重，則選擇使用枕頜帶牽引治療。牽引過(guò)程中可有效限制頸椎活動(dòng)，增大椎間隙和椎間孔，解除肌肉痙攣，使寰樞椎緩慢恢復(fù)原有的解剖結(jié)構(gòu)。如通過(guò)保守治療后關(guān)節(jié)仍然不穩(wěn)定，無(wú)法恢復(fù)原有的解剖結(jié)構(gòu)，將形成寰樞椎固定性的旋轉(zhuǎn)畸形，需面臨手術(shù)融合治療。

目前對(duì)于兒童AARS保守治療的影響因素尚不明確。發(fā)生AARS前，可能存在不同的原因：先天性、創(chuàng)傷性、炎癥性和特發(fā)性。筆者查閱相關(guān)文獻(xiàn)，先天性寰樞椎發(fā)育異常的病例報(bào)道極少；多數(shù)病例存在頭頸部外傷，但損傷機(jī)制較輕，多數(shù)為輕微扭傷；另一部分多見(jiàn)的是發(fā)生咽部感染以后，患者有頭頸部感染或耳鼻喉科手術(shù)史，非創(chuàng)傷性AARS被稱為Grisel綜合征[3, 4]。Paolo等[5]研究發(fā)現(xiàn)，Grisel綜合征的存在會(huì)導(dǎo)致AARS無(wú)法早期恢復(fù)，是其晚期恢復(fù)最重要的影響因素。本研究中誘因主要有外傷、炎癥、病變?nèi)N，通過(guò)統(tǒng)計(jì)學(xué)分析對(duì)保守治療有效時(shí)間并無(wú)影響。有無(wú)誘因，誘因的方式可能不是AARS保守治療的影響因素。

Fielding和Hawkins基于旋轉(zhuǎn)中心和寰椎在矢狀面軸線前移位的基礎(chǔ)上，將AARS分為4型[6]：Ⅰ型即寰椎圍繞齒狀突旋轉(zhuǎn)固定而無(wú)寰椎前移，橫韌帶無(wú)損傷；Ⅱ型為寰椎前移的旋轉(zhuǎn)固定，3 mm ≤ADI ≤5 mm，可能合并橫韌帶損傷，通常以一側(cè)側(cè)塊為旋轉(zhuǎn)軸，該側(cè)塊無(wú)明顯變化，而另一側(cè)塊有移位，寰樞運(yùn)動(dòng)超出正常范圍；Ⅲ型的ADI >5 mm，可有雙側(cè)側(cè)塊同時(shí)移位，橫韌帶及輔助韌帶損傷；Ⅳ型寰椎后脫位，可能僅一側(cè)側(cè)塊有移位，常見(jiàn)于齒狀突損傷。Harty等[7]研究表示，Ⅰ型和Ⅱ型病變主要見(jiàn)于兒童，常常延遲診斷；Ⅳ型為寰椎向后移位，在兒童中極少見(jiàn)。橫韌帶是寰樞關(guān)節(jié)的主要穩(wěn)定結(jié)構(gòu)，根據(jù)Fielding和Hawkins分型，Ⅰ型韌帶完整，Ⅱ、Ⅲ和Ⅳ型認(rèn)為橫韌帶損傷。這種分型主要依據(jù)受傷時(shí)的能量大小，然而兒童AARS常發(fā)生于輕微的外傷，咽部炎癥，還有許多是特發(fā)性的，所以Fielding和Hawkins分型并不是兒童AARS特有的分型，但ADI的大小對(duì)于判斷AARS的嚴(yán)重程度有一定指導(dǎo)意義。本研究中并未發(fā)現(xiàn)Fielding分型Ⅳ型患者，多數(shù)為Ⅰ、Ⅱ型患者。經(jīng)過(guò)統(tǒng)計(jì)學(xué)研究，Ⅰ型保守治療有效的時(shí)間較Ⅱ、Ⅲ型明顯減少，保守治療的效果較為明確。

多數(shù)患兒早期癥狀不明顯，家長(zhǎng)的醫(yī)學(xué)知識(shí)有限，多被家長(zhǎng)認(rèn)為“落枕”，未能引起足夠重視；有時(shí)基層醫(yī)務(wù)人員對(duì)AARS認(rèn)識(shí)不足，使患兒得不到及時(shí)有效的治療，以致延誤病情。對(duì)于延遲診斷的患兒，臨床癥狀與體征持續(xù)存在，久而久之，關(guān)節(jié)囊、韌帶、肌肉、關(guān)節(jié)軟骨產(chǎn)生變性、攣縮和骨性病理改變，關(guān)節(jié)錯(cuò)位不能回復(fù)，進(jìn)而轉(zhuǎn)化為固定性寰樞關(guān)節(jié)半脫位，需要手術(shù)治療。Mert ?iftdemir等[8]在對(duì)12例患兒的研究中也強(qiáng)調(diào)了早期發(fā)現(xiàn)、早期干預(yù)的重要性，認(rèn)為延遲診斷的患兒保守治療效果較差。本文研究中，癥狀持續(xù)時(shí)間越短者，牽引治療時(shí)間也越短；有2例患兒牽引治療4周，臨床癥狀與體征仍然持續(xù)存在，此時(shí)可能需手術(shù)融合治療。

綜上所述，通過(guò)本文研究證實(shí)，F(xiàn)ielding分型越低、癥狀持續(xù)時(shí)間越短，則牽引治療時(shí)間越短、效果越好。對(duì)于Fielding分型Ⅱ、Ⅲ型及癥狀持續(xù)時(shí)間較長(zhǎng)的患兒，存在牽引治療效果不佳、需行手術(shù)治療的可能。在AARS的治療過(guò)程中，早期、準(zhǔn)確的診斷和合適的治療非常重要，需加強(qiáng)對(duì)AARS的認(rèn)識(shí)，首選頸托固定或枕頜帶牽引等保守治療。