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        腹壁剖宮產(chǎn)瘢痕子宮內(nèi)膜異位癥惡變?yōu)橥该骷?xì)胞癌1例*

        2021-12-20 12:49:04林匯斯廖潔婕唐蔗范江濤
        關(guān)鍵詞:下腹部腹壁異位癥

        曾 昊,林匯斯,廖潔婕,唐蔗,范江濤

        (廣西醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院婦科,南寧 530000)

        子宮內(nèi)膜異位癥是一種常見的婦科疾病,它影響著7%~15%的育齡期婦女。腹壁剖宮產(chǎn)瘢痕子宮內(nèi)膜異位癥發(fā)病率較低,占所有子宮內(nèi)膜異位癥病變的1%~2%,通常在腹部手術(shù)如剖宮產(chǎn)、闌尾切除術(shù)等術(shù)后發(fā)生[1]。而腹壁的子宮內(nèi)膜異位癥的惡變是極為罕見的,發(fā)病率在1%[2]。本文報道1 例腹壁剖宮產(chǎn)瘢痕部位子宮內(nèi)膜異位癥惡變?yōu)橥该骷?xì)胞癌的病例。

        1 臨床資料

        患者,女,47歲,既往G4P3。因“腹壁腫物切除術(shù)后1 年,發(fā)現(xiàn)腹壁腫物6 個月”于2020 年11 月至廣西醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院婦科住院治療?;颊哂?001 年在東莞市某醫(yī)院行剖宮產(chǎn)術(shù)分娩。2007年發(fā)現(xiàn)剖宮產(chǎn)右側(cè)腹壁瘢痕處一腫物,當(dāng)時約黃豆大小,瘢痕處無疼痛、瘙癢,月經(jīng)期瘢痕處無疼痛,未處理,后腫物逐漸增大。2017 年5 月在廣西某市醫(yī)院行“腹壁子宮內(nèi)膜異位腫物切除術(shù)”,術(shù)中見包塊與腹壁組織分界不清,質(zhì)硬,內(nèi)含巧克力樣液體,切除腫物后放置補(bǔ)片修補(bǔ)腹壁。術(shù)后病理提示:腹壁腫物符合腺瘤樣瘤。鏡下見纖維組織中多量擴(kuò)張囊腔,囊腔內(nèi)襯覆單層上皮,上皮為扁平或立方細(xì)胞,間質(zhì)粘液變。免疫表型:CKp(+)、CK(7)、ER(+)、PR(-)、CK(5/6)、CR(+/-)、D2-40(+/-)、CD34(-);Ki-67-LI約10%。2018年初再次自覺右側(cè)下腹部瘢痕處可觸及腫物,大小約3.0cm,活動時下腹部偶有輕微脹痛感,休息可自行緩解,與月經(jīng)周期無關(guān),未就診,腹部腫物逐漸增大。2019 年10 月30 日B 超提示:腹壁皮下不均質(zhì)包塊,大小約92.0 mm×41.0 mm。2019 年11 月19 日因“腹壁腫物”在廣西某醫(yī)院行“腹壁切口腫物切除術(shù)+腹壁缺損補(bǔ)片修補(bǔ)術(shù)”。術(shù)后病理提示(腹壁腫物)子宮內(nèi)膜異位癥伴蛻膜樣變。術(shù)后于2019年12月開始予皮下注射亮丙瑞林治療。2020 年1 月19 日CT 檢查示:下腹部前壁占位性病變,范圍約7.6 cm×4.0 cm,性質(zhì)待查。之后未復(fù)查影像學(xué)檢查。2020年4月份發(fā)現(xiàn)左側(cè)下腹剖宮產(chǎn)瘢痕處一腫物,大小約2.0 cm×1.0 cm×1.0 cm,至廣西某醫(yī)院就診,囑繼續(xù)使用GnRHa 治療足6 個周期。期間腫塊逐漸增大,并凸出腹壁表皮。7月份腫塊破潰、可見粘液狀血性分泌物,無異味,瘢痕處無疼痛,無腹痛,腹脹,無月經(jīng)改變,無尿頻、尿急等不適。2020 年9 月23 日到我院門診就診,查皮下腫塊淺表器官超聲示:下腹部皮下探及兩個混合回聲團(tuán),大小分別約5.8 cm×5.4 cm×2.7 cm(下腹部偏右側(cè))、5.4 cm×4.0 cm×3.9 cm(下腹部偏左側(cè)),邊界可辨,形態(tài)不規(guī)則,內(nèi)回聲不均。遂至我院皮膚科行左側(cè)下腹腹壁腫物活檢,病理示:符合子宮內(nèi)膜異位癥??紤]腹壁子宮內(nèi)膜異位癥,擬收住院行手術(shù)治療?;颊呒韧?001年行剖宮產(chǎn)術(shù),分別于2017年5月、2019年11月因“腹壁腫物”行腹壁腫物切除術(shù)。否認(rèn)家族性腫瘤史。查體:下腹部可見一長約12 cm 橫形陳舊性手術(shù)瘢痕,剖宮產(chǎn)瘢痕處左側(cè)可見一大小約6.0 cm×5.0 cm×5.0 cm紫黑色腫物,表面可見粘液樣物(圖1A)。臍下2橫指可觸及一大小約10.0 cm×10.0 cm×8.0 cm 腫物,質(zhì)硬。婦科檢查:外陰發(fā)育正常,陰道通暢,黏膜無潮紅,內(nèi)有少許白色分泌物,無異味。宮頸光滑,子宮前位,常大,質(zhì)中,無壓痛,雙附件區(qū)未觸及包塊,無壓痛。入我院后行下腹部+盆腔磁共振(MRI)平掃+增強(qiáng)提示:下腹壁可見多發(fā)不規(guī)則等T1長T2信號影,邊界尚清,較大者大小約6.2 cm×3.6 cm×4.2 cm,增強(qiáng)掃描未見明顯強(qiáng)化。下腹壁多發(fā)腫塊,結(jié)合臨床考慮為子宮內(nèi)膜異位(圖1B、圖1C)。本院病理科會診皮膚科病理切片:皮膚一塊,為皮膚汗囊瘤(Hidrocystoma)。免疫組化:ER(-)PR(-)、Vimentin少數(shù)上皮+、CA125少數(shù)+、Ki67:30%~50%。結(jié)合病史有子宮內(nèi)膜異位癥,HE形態(tài)及免疫組化(失去子宮內(nèi)膜上皮形態(tài)特征及ER、PR 陽性表達(dá)),本例高度可疑子宮內(nèi)膜異位癥相關(guān)的透明細(xì)胞癌。

        經(jīng)本院多學(xué)科團(tuán)隊(MDT)會診后,于2020 年11 月06 日行手術(shù)治療。術(shù)中在腫物表面放置紗布做一荷包縫合保護(hù)腫物,在距離腫物外1.0 cm 處,繞腫物切開腹壁皮膚,逐層切開皮下組織,鈍性分離腫物外1.0 cm,腫物底部達(dá)腹直肌前鞘,無活動性出血。沿皮下組織繼續(xù)探查腫物,下腹部偏右側(cè)皮下可觸及一腫物大小約10.0 cm×10.0 cm×4.0 cm,形態(tài)不規(guī)則,邊界欠清,質(zhì)脆??梢娔[物浸潤部分筋膜、腹直肌組織,腫物侵及壁層腹膜。探查子宮附件無異常,未觸及盆腔腹腔腫大淋巴結(jié)。完整切除全部腫物及原附著的補(bǔ)片。見創(chuàng)口右側(cè)部分筋膜、腹直肌及腹膜缺損,面積達(dá)15.0 cm×13.0 cm。游離缺損周圍的腹膜及筋膜層,在腹膜上方予放置聚乙烯補(bǔ)片修復(fù)腹壁缺損,腹壁術(shù)口放置負(fù)壓引流(圖1D)。切除的腫物切開可見內(nèi)為淡黃色透明囊性及小梁樣組織(圖1E、圖1F)。術(shù)后腹壁切口持續(xù)放置負(fù)壓引流,愈合良好(圖1G)。術(shù)后病理診斷為:(腹部腫物)符合透明細(xì)胞癌,不排除和子宮內(nèi)膜異位性相關(guān)。特殊染色結(jié)果Ag、PAS 均未見特殊(圖1H、圖1I)。術(shù)后予以紫杉醇聯(lián)合卡鉑(TC)方案化療一個療程后出院。計劃下一步繼續(xù)化療聯(lián)合放療,目前患者治療隨訪中。

        圖1 患者入院查體,輔助檢查,術(shù)中所見及術(shù)后病理圖像

        2 討論

        腹壁剖宮產(chǎn)瘢痕子宮內(nèi)膜異位癥的患者常在初次手術(shù)的6~20 年后確診,其典型的主訴為周期性的痛經(jīng)及周期性的腹部腫塊體積增大/縮小并伴有疼痛。腹部手術(shù)瘢痕合并腹壁腫物的鑒別診斷包括膿腫、血腫、疝、腹壁纖維瘤等疾病,確診最終需要組織病理學(xué)的診斷[3]。

        腹壁透明細(xì)胞癌病例極少,目前文獻(xiàn)中有報道的只有30 余例,因此目前仍缺少治療共識,根治性的腫物切除手術(shù)治療是大多數(shù)病例的首要治療方法。因腹股溝淋巴結(jié)最易出現(xiàn)轉(zhuǎn)移,因而也有行腹股溝淋巴結(jié)清掃術(shù)等其他手術(shù)方式的報道。Lai等[4]報道了他們在腹壁透明細(xì)胞癌患者的臨床管理方面15 年的經(jīng)驗。他們建議通過手術(shù)將腫物完整和廣泛的切除,包括腫瘤的游離緣和所有術(shù)前影像學(xué)所提示的腹腔內(nèi)病變,同時行全子宮切除術(shù)和雙側(cè)腹股溝淋巴結(jié)清掃術(shù)。在大多數(shù)病例中進(jìn)行了經(jīng)腹全子宮切除術(shù)與雙側(cè)附件切除術(shù),然而在子宮和子宮內(nèi)沒有觀察到惡性病變,因此這可能表明,腹壁的透明細(xì)胞癌與卵巢的透明細(xì)胞癌之間可能有不同的生物學(xué)行為,很可能它們之間沒有聯(lián)系。根據(jù)這些數(shù)據(jù),進(jìn)一步假設(shè),當(dāng)腫瘤被限制在腹部腹壁時,對包括子宮在內(nèi)的器官進(jìn)行手術(shù)切除的意義仍不清楚[5]。據(jù)報道,雖然透明細(xì)胞癌對化療表現(xiàn)出較差的敏感性,但輔助化療和放療仍可以改善預(yù)后。盡管尚未就方案達(dá)成共識,但紫杉醇與卡鉑聯(lián)合的化療方案被認(rèn)為更可取[5]。當(dāng)疾病局限于盆腔內(nèi)時,可以使用補(bǔ)充放射治療,并且可與孕激素療法結(jié)合使用[6]。本例患者因術(shù)前評估行超聲及磁共振均未提示子宮及雙附件受累,盆腔淋巴結(jié)未見腫大,術(shù)中未見子宮及雙附件明顯病變,術(shù)后治療方案考慮進(jìn)一步行化、放療,尤其是放療時可以替代切除雙側(cè)附件的手術(shù),從而可減少手術(shù)并發(fā)癥,故未行全子宮切除術(shù)+雙附件切除術(shù)+盆腔淋巴結(jié)清掃術(shù)。

        由于該病至今報道的案例較少,仍屬罕見疾病,對該病的治療經(jīng)驗少且預(yù)后不佳,因此防治關(guān)鍵在于預(yù)防腹壁子宮內(nèi)膜異位癥的發(fā)生。建議開腹手術(shù)(包括剖宮產(chǎn)術(shù))中做好腹壁切口保護(hù);若非手術(shù)所需,盡量避免切透宮腔;關(guān)腹前更換手套或洗手,關(guān)閉腹膜后用生理鹽水徹底沖洗腹壁切口;腹壁子宮內(nèi)膜異位病灶切除術(shù)中,完整切除病灶及病灶周圍至少1 cm 的組織,并避免鉗夾或切割病灶,造成異位子宮內(nèi)膜的再種植[7]。

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