胡津晶，白子榮，繆世瑤，王艷，王萌，高海霞

1.南京中醫(yī)藥大學(xué)，a.針灸推拿學(xué)院·養(yǎng)生康復(fù)學(xué)院；b.護(hù)理學(xué)院，江蘇南京市210046

孤獨(dú)癥譜系障礙(autism spectrum disorder,ASD)是以社交障礙為主，伴有語言發(fā)育落后、興趣愛好狹窄、重復(fù)刻板行為等特征的神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病。近年來，孤獨(dú)癥共病問題成為研究熱點(diǎn)。70%孤獨(dú)癥患兒伴有神經(jīng)性發(fā)育障礙，如抑郁、焦慮、注意力缺陷、智力障礙、多動(dòng)障礙、癲癇等，其中抑郁和焦慮的發(fā)病率分別為12%～70%和45%～56%[1]。孤獨(dú)癥患兒家長(zhǎng)負(fù)擔(dān)重、身心壓力大，家庭功能下降，家長(zhǎng)的悲傷、焦慮、抑郁等負(fù)向情緒，可能引發(fā)社會(huì)問題[2]。

動(dòng)物輔助干預(yù)(animal-assisted therapy,AAT)可以緩解孤獨(dú)癥患兒及家庭的精神壓力，減輕抑郁、焦慮，提高患兒社會(huì)適應(yīng)能力，促進(jìn)家庭成員精神心理健康及家庭功能重建[3]。在美國(guó)，1/4 的孤獨(dú)癥患兒曾參加AAT。AAT在健康、教育、服務(wù)方面均有應(yīng)用[4]，包括動(dòng)物輔助治療(animal-assisted intervention)、動(dòng)物輔助活動(dòng)(animal-assisted activities)、動(dòng)物服務(wù)項(xiàng)目(service animal program)[5]。

孤獨(dú)癥AAT 常使用的動(dòng)物包括犬、馬、海豚等。與馬等大型動(dòng)物相比，犬相對(duì)安全，更適合家庭馴養(yǎng)。犬輔助干預(yù)(canine-assisted therapy,CAT)是將犬納入治療過程，包括治療犬(therapy dogs)、協(xié)助犬(assistance dogs)輔助干預(yù)，是最常見的AAT 方法。Nimer 等[7]研究發(fā)現(xiàn)，犬輔助干預(yù)可以有效改善孤獨(dú)癥患兒社交行為。本研究旨通過系統(tǒng)評(píng)價(jià)觀察犬輔助干預(yù)對(duì)孤獨(dú)癥家庭功能的影響。

1 資料與方法

1.1 納入標(biāo)準(zhǔn)

1.1.1 研究設(shè)計(jì)

有關(guān)犬輔助干預(yù)對(duì)孤獨(dú)癥家庭功能影響研究的隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)(randomized controlled trial,RCT)，語種為中、英文。

1.1.2 研究對(duì)象

①年齡2～60歲，已被確診為孤獨(dú)癥，不限定性別和病例來源；②孤獨(dú)癥患兒家長(zhǎng)；③受試者僅通過犬參與AAT；④患者及家屬知情并同意。

1.1.3 干預(yù)措施

試驗(yàn)組給予犬輔助干預(yù)；對(duì)照組不接受犬輔助干預(yù)或給予安慰劑干預(yù)。

1.1.4 結(jié)局指標(biāo)

①家庭功能：采用家庭評(píng)估量表(Brief Family Assessment Measure-III-General Scale,FAM-III-GS)評(píng)估，包括任務(wù)完成、角色表現(xiàn)、溝通、情感表達(dá)、情感參與、管理、價(jià)值觀與行為7 個(gè)方面，共14 項(xiàng)，每項(xiàng)評(píng)分0～3 分，滿分42 分。②心理行為：采用兒童抑郁量表第二版(Children's Depression Inventory-Second Edition,CDI-2)評(píng)估抑郁情緒，CDI 是西方最早的兒童抑郁問卷，共28 項(xiàng)，提供在消極情緒/身體問題、消極自尊、效率低下和人際問題方面的總得分和單項(xiàng)分量表得分；采用Spence 兒童焦慮量表(Spence Children's Anxiety Scale,SCAS)評(píng)估焦慮情緒，包括44項(xiàng)，每項(xiàng)評(píng)分0～3分，分?jǐn)?shù)越高，焦慮問題越嚴(yán)重。

1.2 排除標(biāo)準(zhǔn)

①原始數(shù)據(jù)缺失；②非中、英文發(fā)表；③治療方案不明確；④重復(fù)發(fā)表；⑤試驗(yàn)組為機(jī)器犬而不是真犬；⑥研究人群包括除孤獨(dú)癥患者及家長(zhǎng)以外的其他受試者；⑦與對(duì)照組相比，試驗(yàn)組使用額外的治療或手術(shù)干預(yù)等。

1.3 檢索策略

檢索從建庫至2021 年2 月在Cochrane Library、PubMed、Web of Science、CNKI、中國(guó)生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫、維普、萬方數(shù)據(jù)庫中發(fā)表的RCT。

以CNKI為例，中文檢索策略為：

#1 狗OR 犬OR 犬輔助干預(yù)OR 服務(wù)犬OR 協(xié)助犬OR 治療犬

#2 自閉癥OR 孤獨(dú)癥

#3 #1 AND#2

以PubMed數(shù)據(jù)庫為例，英文檢索策略為：

#1 dogs*OR dog-assisted*OR canine-assisted*

#2 ASD* OR autism* OR autism spectrum disorder*

#3 #1 AND#2

1.4 文獻(xiàn)篩選

①EndnoteX9用于刪除所獲文獻(xiàn)中重復(fù)文獻(xiàn)；②2位研究人員獨(dú)立閱讀標(biāo)題和摘要，排除研究目的、對(duì)象不符文獻(xiàn)；③閱讀全文，根據(jù)排除標(biāo)準(zhǔn)剔除不符要求文獻(xiàn)。

1.5 資料提取

2 名研究者單獨(dú)閱讀納入文獻(xiàn)全文，并提取以下資料。①文獻(xiàn)一般情況：國(guó)家、發(fā)表年份、干預(yù)方法、對(duì)照組措施、樣本量、評(píng)估時(shí)間點(diǎn)、療程、評(píng)估指標(biāo)等。②患者情況：性別及年齡等基線情況。③結(jié)局指標(biāo)：家庭功能指標(biāo)(FAM-III-GS)、心理行為指標(biāo)(CDI-2、SCAS)。

1.6 質(zhì)量評(píng)價(jià)

RCT偏倚風(fēng)險(xiǎn)評(píng)價(jià)采用Cochrane系統(tǒng)推薦標(biāo)準(zhǔn)[8]。同時(shí)，采用2016 年澳大利亞JBI 循證衛(wèi)生保健中心推出的RCT 質(zhì)量評(píng)價(jià)工具[9]進(jìn)行評(píng)價(jià)，從13個(gè)條目評(píng)價(jià)RCT 的總體質(zhì)量，每個(gè)條目采用“是”“否”“不清楚”“不適用”進(jìn)行評(píng)定。如果大部分滿足標(biāo)準(zhǔn)，發(fā)生各種偏倚的可能最小，則證據(jù)質(zhì)量為A 級(jí)；如果小部分滿足標(biāo)準(zhǔn)，發(fā)生偏倚的可能性為中度，證據(jù)質(zhì)量為B 級(jí)；如果完全不滿足標(biāo)準(zhǔn)，發(fā)生偏倚的可能性為高度，證據(jù)質(zhì)量為C級(jí)。

1.7 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

采用Cochrane協(xié)作網(wǎng)提供的RevMan 5.4軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)分析。連續(xù)性變量以標(biāo)準(zhǔn)化均數(shù)差(Standardized Mean Difference,SMD)和95%置信區(qū)間(confidence interval,CI)表示，通過χ2檢驗(yàn)和I2值綜合判斷納入研究的異質(zhì)性。各研究間具有同質(zhì)性(P＞0.10、I2＜50%)時(shí)，采用固定效應(yīng)模型進(jìn)行分析；相反，各研究間存在異質(zhì)性(P≤0.10、I2≥50%)時(shí)，采用隨機(jī)效應(yīng)模型；異質(zhì)性來源無法判斷時(shí)，則采用描述性分析。

2 結(jié)果

2.1 一般情況

初檢獲得491 篇相關(guān)文獻(xiàn)。經(jīng)Endnote X9 去除重復(fù)發(fā)表文獻(xiàn)后，余376 篇。閱讀標(biāo)題、摘要后納入27篇。閱讀全文后最終納入4篇[10-13]，均為英文文獻(xiàn)。

文獻(xiàn)篩選流程見圖1，納入研究的基本特征見表1。

圖1 文獻(xiàn)篩選流程圖

表1 納入研究的基本特征

2.1.1 基線情況

納入的4篇文獻(xiàn)共計(jì)190例患者，其中試驗(yàn)組108例，對(duì)照組82 例。2 篇[12-13]未提及各組間男女比例，1篇[13]未提及患者語言能力，2 篇[10-11]未提及患者智商，其余文獻(xiàn)均報(bào)告各組間的年齡、男女比例、患者的語言能力、智商具有可比性。2 篇[10-11]報(bào)告了孤獨(dú)癥類型，1篇[12]報(bào)告了孤獨(dú)癥嚴(yán)重程度。

2.1.2 干預(yù)措施及療程

納入文獻(xiàn)中，2 篇[10-11]為協(xié)助犬輔助干預(yù)，2篇[12-13]為治療犬輔助干預(yù)。全部研究均設(shè)計(jì)為試驗(yàn)組和對(duì)照組，試驗(yàn)組為犬輔助干預(yù)，對(duì)照組不包含犬或給予安慰劑玩具(假刺激)。1 篇[10]干預(yù)療程為3～10 周，隨訪25～40 周；1 篇[11]干預(yù)療程為3～10 周，隨訪2 年；1篇[12]干預(yù)療程為12周，未進(jìn)行隨訪；1篇[13]干預(yù)療程為10周，隨訪10周。

2.1.2.1 犬相關(guān)情況

2篇協(xié)助犬輔助干預(yù)[10-11]均報(bào)告協(xié)助犬的年齡、品種，協(xié)助犬未接受過專門的訓(xùn)練。1 篇[10]協(xié)助犬的年齡為1.75～84 個(gè)月，平均(5.31±13.19)個(gè)月，包括19 只雄犬，25 只雌犬；其中15 只為雜交犬，29 只為純種犬(9 只拉布拉多獵犬、4 只金毛獵犬、3 只德國(guó)牧羊犬、3 只騎士國(guó)王查爾斯獵犬、2 只迷你雪納瑞犬、2只可卡犬、1 只薩塞克斯獵犬、1 只杰克拉塞爾梗犬、1 只西高地白梗、1 只邊境牧羊犬、1 只獵狐梗、1 只伯恩山犬)；大部分(84.1%，n=37)從飼養(yǎng)員處獲得，9.1% (n=4)來自救援中心，6.8% (n=3)為其他來源。1 篇[10]協(xié)助犬的年齡為2～24 個(gè)月，平均(3.35±4.65)個(gè)月，包括9 只雄犬，13 只雌犬；其中7 只為雜交犬，15只為純種犬(2只可卡犬、2只騎士國(guó)王查爾斯獵犬、2 只尋回犬、2 只迷你雪納瑞犬、2 只拉布拉多獵犬、1 只杰克拉塞爾梗犬、1 只西高地白梗、1 只獵狐梗、1只邊境牧羊犬、1只伯恩山犬)。

2 篇[12-13]治療犬輔助干預(yù)中，1 篇[11]的治療犬通過寵物伙伴(Pet Partners)、好狗基金會(huì)(The Good Dog Foundation)或國(guó)際治療犬協(xié)會(huì)(Therapy Dogs International)認(rèn)證，未提及治療犬的具體品種；1篇[13]的治療犬由荷蘭服務(wù)犬基金會(huì)(Stichting Hulphond Nederland)提供，包括2 只拉布拉多獵犬、4 只雜種拉布拉多犬、1 只金毛獵犬、3 只雜種金毛犬、2 只貴賓犬、1 只德國(guó)硬毛指示犬。

2.1.2.2 治療師情況

2 篇治療犬輔助干預(yù)均由有孤獨(dú)癥治療經(jīng)驗(yàn)的專業(yè)治療師全程參與，治療師均接受過相關(guān)課程的培訓(xùn)。1 篇[12]的治療師擁有心理學(xué)或社會(huì)工作研究生學(xué)位；1 篇[13]的治療師來自荷蘭服務(wù)犬基金會(huì)，擁有心理健康方面大學(xué)學(xué)位，并專門從事孤獨(dú)癥治療工作。

2.1.3 結(jié)局指標(biāo)

家庭功能評(píng)價(jià)指標(biāo)：2 篇研究[10-11]采用FAM-IIIGS。心理行為評(píng)價(jià)指標(biāo)：1篇研究[12]采用CDI-2，1篇研究[10]采用SCAS。文獻(xiàn)量均不足以進(jìn)行Meta 分析，僅進(jìn)行一般性描述。

2.2 質(zhì)量評(píng)價(jià)

納入的4 篇文獻(xiàn)均為RCT。1 篇[12]文獻(xiàn)JBI 質(zhì)量評(píng)估證據(jù)等級(jí)為B 級(jí)，其余[10-11,13]均為A 級(jí)。納入研究的偏倚風(fēng)險(xiǎn)評(píng)估、各偏倚所占百分比分別見圖2 和圖3。JBI質(zhì)量評(píng)估結(jié)果見表2。

表2 納入研究的JBI質(zhì)量評(píng)估結(jié)果

圖2 納入研究偏倚風(fēng)險(xiǎn)項(xiàng)目的判斷

圖3 納入研究產(chǎn)生偏倚風(fēng)險(xiǎn)的項(xiàng)目所占百分比

2.3 效果分析

2.3.1 家庭功能

2 篇[10-11]結(jié)果均表明，試驗(yàn)組FAM-III-GS 評(píng)分優(yōu)于對(duì)照組。

2.3.2 心理行為

兩組CDI-2 評(píng)分無顯著性差異[12]，SCAS 評(píng)分無顯著性差異[10]。

3 討論

本研究就犬輔助干預(yù)改善孤獨(dú)癥家庭功能及心理行為療效的相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行系統(tǒng)評(píng)價(jià)。FAM-III-GS各條目間具有良好的內(nèi)在一致性，Cronbachα值為0.93，重測(cè)信度為0.85，具有較高的信度[14]。本研究納入的兩項(xiàng)研究均顯示，與對(duì)照組比較，犬輔助干預(yù)在改善孤獨(dú)癥家庭功能方面具有優(yōu)勢(shì)。CDI-2 的Cronbach α值0.67～0.91，有較好的內(nèi)部一致性[15]。SCAS 也具有較高的信度和效度[16]。本研究均只納入1篇文獻(xiàn)。

犬輔助干預(yù)是最受歡迎的AAT形式，在美國(guó)，每年有數(shù)千只犬參與治療[10]。對(duì)家庭來說，犬可以與孤獨(dú)癥家庭一起參加家庭購(gòu)物等活動(dòng)，作為紐帶聯(lián)系整個(gè)家庭[17]。犬還可幫父母看管兒童，保障兒童的安全，極大緩解家庭壓力，讓父母可以放心進(jìn)行自己的活動(dòng)，夜間可以安心入睡[18]。犬可以作為話題焦點(diǎn)，創(chuàng)造共同話題，有助于家庭團(tuán)結(jié)和睦，也給孤獨(dú)癥家庭帶來更多與他人交流的機(jī)會(huì)，使孤獨(dú)癥家庭與社會(huì)接觸增加。犬的引入使孤獨(dú)癥家庭更易被社會(huì)接納。犬在公共場(chǎng)合能讓陌生人意識(shí)到孩子的特殊情況并予以理解，從而緩解孤獨(dú)癥家人的尷尬和壓力，讓孤獨(dú)癥家庭可以更好地融入社會(huì)[19]。對(duì)孤獨(dú)癥患兒來說，犬與孤獨(dú)癥患兒的互動(dòng)，增加了孤獨(dú)癥患兒社交互動(dòng)的頻次及社交互動(dòng)技能學(xué)習(xí)機(jī)會(huì)，隨著孤獨(dú)癥患兒與他人開始社交互動(dòng)及社交受挫經(jīng)歷減少，孤獨(dú)癥患兒孤獨(dú)感得到緩解。通過與治療師一同經(jīng)歷溫馨愜意的與犬相處的環(huán)境，孤獨(dú)癥患兒逐漸接受治療師的幫助，并且可以配合治療師進(jìn)行行為干預(yù)治療，從而提高治療效果。犬經(jīng)歷了長(zhǎng)期馴化歷史，發(fā)展出某些與人類相似的社會(huì)認(rèn)知，表現(xiàn)出一定的抽象思維，并且可以一定程度地理解人類語言和非語言行為，如遵從手勢(shì)和對(duì)視等，這些都有助于犬與兒童建立聯(lián)系[20-22]。

由于目前犬輔助干預(yù)應(yīng)用于孤獨(dú)癥家庭功能影響的RCT 較少，符合本系統(tǒng)評(píng)價(jià)納入標(biāo)準(zhǔn)的文獻(xiàn)較少。納入研究的干預(yù)方法、療程不完全一致。觀察干預(yù)后隨訪情況的文獻(xiàn)較少，隨訪周期較短，長(zhǎng)期療效較難驗(yàn)證。

未來需在犬輔助干預(yù)孤獨(dú)癥方面開展多中心、大樣本、設(shè)計(jì)科學(xué)的RCT；延長(zhǎng)隨訪期和增加隨訪次數(shù)，以觀察犬輔助干預(yù)的長(zhǎng)期療效。犬輔助干預(yù)的干預(yù)措施缺乏統(tǒng)一標(biāo)準(zhǔn)，未來應(yīng)規(guī)范犬輔助干預(yù)的干預(yù)措施；使用具有良好信度和效度的工具來評(píng)估犬輔助干預(yù)的療效。目前犬輔助干預(yù)孤獨(dú)癥RCT研究質(zhì)量普遍較低，研究設(shè)計(jì)的嚴(yán)謹(jǐn)性有待提高。

利益沖突聲明：所有作者聲明不存在利益沖突。