李蕾 彭遼河 羅娜娜 胡曉燕

湖北省腫瘤醫(yī)院PET/CT 中心，武漢 430079

原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥是由甲狀旁腺原發(fā)病變引起的甲狀旁腺激素水平明顯增高而導(dǎo)致的全身多系統(tǒng)改變的疾病，以甲狀旁腺腺瘤最為多見(jiàn)[1]，而骨棕色瘤是在此基礎(chǔ)上發(fā)生的骨骼系統(tǒng)的一種良性病變，比較罕見(jiàn)，極易誤診。筆者報(bào)道了1 例由甲狀旁腺腺瘤繼發(fā)多發(fā)骨棕色瘤患者的18F-FDG PET/CT 影像學(xué)特點(diǎn)及診斷過(guò)程，并進(jìn)行相關(guān)文獻(xiàn)復(fù)習(xí)及鑒別診斷，旨在為臨床診療提供參考。

1 患者資料

患者女性，48 歲，因“右胸間斷性隱痛3 年，加重半月余”于湖北省腫瘤醫(yī)院就診。既往因膽囊結(jié)石行膽囊切除。入院查體結(jié)果：淺表淋巴結(jié)未捫及明顯腫大；雙肺呼吸音正常，未聞及明顯干濕性啰音；心臟聽(tīng)診結(jié)果正常；腹平軟，未捫及包塊，無(wú)壓痛及反跳痛，無(wú)移動(dòng)性濁音；雙下肢無(wú)腫脹。18F-FDG PET/CT 顯像結(jié)果：甲狀腺右側(cè)葉前下方見(jiàn)一大小約2.1 cm×1.5 cm×2.4 cm 的低密度結(jié)節(jié)影，邊界清晰，未見(jiàn)明顯異常放射性濃聚影（圖1A～F）；多處肋骨、多個(gè)胸腰椎、雙側(cè)髂骨見(jiàn)囊狀骨質(zhì)破壞區(qū)，邊界清晰，邊緣無(wú)硬化，其內(nèi)及周圍無(wú)鈣化，未見(jiàn)明顯軟組織腫塊，破壞區(qū)可見(jiàn)不同程度的放射性攝取增高，SUVmax為1.0～8.0（圖2A～E）；所探測(cè)范圍內(nèi)絕大部分骨骼骨密度普遍減??；雙腎各見(jiàn)一長(zhǎng)徑約5 mm 的結(jié)石。根據(jù)18F-FDG PET/CT 表現(xiàn)，擬診為多發(fā)性骨髓瘤，建議行穿刺活檢對(duì)右髂骨高代謝病灶定性；甲狀腺右側(cè)葉病灶代謝不高，考慮為腫瘤性病變；雙腎結(jié)石。實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果：降鈣素水平為1.46 ng/L（女性正常參考值為0～6.40 ng/L），堿性磷酸酶水平為932 U/L（正常參考值為15～121 U/L），甲狀旁腺激素水平為1734 pg/mL（正常參考值為15～65 pg/mL），血磷水平為0.68 mmol/L（正常參考值為0.81～1.65 mmol/L），血鈣水平為3.21 mmol/L（正常參考值為1.97～2.85 mmol/L），甲狀腺功能五項(xiàng)結(jié)果均正常。右髂骨病灶穿刺活檢結(jié)果提示可能為棕色瘤（圖2F～G）。MRI 增強(qiáng)掃描結(jié)果：甲狀腺右側(cè)葉前下方見(jiàn)等T1、等長(zhǎng)T2 信號(hào)結(jié)節(jié)，邊界尚清晰，最大截面大小約2.2 cm×1.7 cm，增強(qiáng)后明顯強(qiáng)化（圖1G～I(xiàn)）?；颊咴谌橄滦杏壹谞钆韵倌[瘤切除術(shù)。術(shù)后10 min 驗(yàn)血結(jié)果顯示，甲狀旁腺激素水平（223 pg/mL）較手術(shù)當(dāng)天清晨降低85.7%。術(shù)后組織病理學(xué)檢查結(jié)果提示為右下甲狀旁腺腺瘤（圖1J）。免疫組織化學(xué)檢查結(jié)果：CK8/18（+）、GATA-3（+）、CD56（小灶+）、Syn（+）、嗜鉻素A（+）、甲狀腺轉(zhuǎn)錄因子1（-）、 甲狀腺球蛋白 （-）、衣原體 （-）、癌胚抗原 （-）、增殖細(xì)胞核抗原Ki-67（標(biāo)記指數(shù)，1%）。術(shù)后行電解質(zhì)紊亂對(duì)癥治療。出院時(shí)，甲狀旁腺激素水平為53.81 pg/mL。目前隨訪發(fā)現(xiàn)患者一般情況好，未訴明顯不適。

圖1 甲狀旁腺腺瘤患者（女性，48 歲）的18F-FDG PET/CT、CT、MRI 和組織病理學(xué)檢查圖（蘇木精-伊紅染色，×400）A～F 分別為CT 和PET/CT 融合的矢狀面、冠狀面及橫斷面掃描圖，示甲狀腺右側(cè)葉前下方低密度結(jié)節(jié)影（箭頭所示），大小約2.1 cm×1.5 cm×2.4 cm，邊界清晰，未見(jiàn)明顯異常放射性濃聚影；G、H、I 分別為平掃M(jìn)RI 的T1 加權(quán)成像、平掃M(jìn)RI 的T2 加權(quán)成像及增強(qiáng)MRI 橫斷面圖，示甲狀腺右側(cè)葉前下方見(jiàn)等T1、等長(zhǎng)T2 信號(hào)結(jié)節(jié)（箭頭所示），邊界尚清晰，最大截面面積約2.2 cm×1.7 cm，增強(qiáng)后明顯強(qiáng)化；J 為甲狀旁腺腺瘤的組織病理學(xué)檢查圖。FDG 為氟脫氧葡萄糖；PET 為正電子發(fā)射斷層顯像術(shù)；CT 為計(jì)算機(jī)體層攝影術(shù)；MRI 為磁共振成像Figure 1 18F-FDG PET/CT, CT, MRI and histopathological examination (hematoxylin eosin staining, ×400) images of the patient with parathyroid adenoma (female, 48 years old)

圖2 甲狀旁腺腺瘤患者（女性，48 歲）繼發(fā)多發(fā)骨棕色瘤的18F-FDG PET/CT、CT 和組織病理學(xué)檢查圖（蘇木精-伊紅染色，×400） A 為18F-FDG PET/CT 顯像全身MIP 圖，示全身骨骼代謝彌漫性不均勻性增高，SUVmax 為1.0～8.0；B～E 分別為PET/CT 融合、CT 的橫斷面掃描圖，B、C 示右髂骨局部見(jiàn)低密度骨質(zhì)破壞區(qū)，代謝增高（箭頭所示），SUVmax=8.0，D、E 示雙側(cè)髂骨局部見(jiàn)低密度骨質(zhì)破壞區(qū)，代謝未見(jiàn)明確增高（箭頭所示）；F、G 為右髂骨病變部位穿刺活檢組織病理學(xué)檢查圖，鏡下見(jiàn)梭形細(xì)胞及散在破骨樣巨細(xì)胞，伴反應(yīng)性骨樣組織及膠原纖維形成，并見(jiàn)含鐵血黃素沉積。FDG 為氟脫氧葡萄糖；PET 為正電子發(fā)射斷層顯像術(shù)；CT為計(jì)算機(jī)體層攝影術(shù)；MIP 為最大密度投影； SUVmax 為最大標(biāo)準(zhǔn)化攝取值Figure 2 18F-FDG PET/CT, CT and histopathological examination(hematoxylin eosin staining, ×400) images of multiple brown bone tumors in the patient with parathyroid adenoma (female, 48 years old)

2 討論

甲狀旁腺腺瘤是原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥最常見(jiàn)的病因，多見(jiàn)于中老年人，女性多于男性。功能性腺瘤會(huì)導(dǎo)致甲狀旁腺激素分泌過(guò)多，引起高血鈣、低血磷和尿鈣磷增多，造成骨損害、腎結(jié)石等表現(xiàn)[2]。甲狀旁腺功能亢進(jìn)性骨病的主要表現(xiàn)包括彌漫性骨質(zhì)疏松、局限性骨吸收并囊樣變、出血形成骨棕色瘤[3]以及在此基礎(chǔ)上導(dǎo)致的病理性骨折與畸形。由原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)所致的骨棕色瘤并不多見(jiàn)，約占4.5%[4]。骨棕色瘤的組織學(xué)特征為破骨細(xì)胞增生活躍，在骨吸收的同時(shí)骨形成也明顯增強(qiáng)，同時(shí)伴有成纖維細(xì)胞增生[5]，棕色是因?yàn)槠渲杏胸S富的血管及不同時(shí)期的出血導(dǎo)致的含鐵血黃素沉積。

本例甲狀旁腺腺瘤在18F-FDG PET/CT 上表現(xiàn)為低密度結(jié)節(jié)影，放射性攝取不高。對(duì)于甲狀旁腺腺瘤的18F-FDG PET/CT 顯像，不同的研究其診斷靈敏度差別很大，一般不提倡使用[6]，但18F-FDG PET/CT 對(duì)骨棕色瘤卻有較高的診斷靈敏度[7]。本例骨棕色瘤在CT 上表現(xiàn)為多發(fā)局限性骨質(zhì)破壞影，邊界較清，周圍無(wú)硬化，其內(nèi)及周圍無(wú)鈣化，無(wú)軟組織腫塊形成，PET 于相應(yīng)部位見(jiàn)放射性攝取不均勻，部分病灶代謝增高，部分病灶代謝不高。國(guó)內(nèi)外大部分個(gè)案報(bào)道均顯示骨棕色瘤呈明顯異常放射性濃聚影[1,7-8]，只有1 篇個(gè)案報(bào)道中的骨棕色瘤與本例有相似表現(xiàn)[9]，但這篇個(gè)案與本例的不同之處在于其甲狀旁腺腺瘤放射性攝取明顯異常增高。對(duì)于本例骨棕色瘤的不同代謝表現(xiàn)是否與疾病發(fā)生的時(shí)間長(zhǎng)短或破骨細(xì)胞的遷移活動(dòng)有關(guān)，有待進(jìn)一步研究。

18F-FDG PET/CT 顯像能提示甲狀旁腺腺瘤引起的多系統(tǒng)病變，如甲狀旁腺區(qū)腫瘤、腎結(jié)石、全身骨骼骨質(zhì)破壞范圍及相應(yīng)的18F-FDG 攝取情況等，還能指導(dǎo)臨床醫(yī)師確定穿刺活檢的部位，對(duì)該病的診斷具有重要意義。但18F-FDG PET/CT 顯像對(duì)該病的診斷并不具有特異性，需要密切結(jié)合臨床病史及實(shí)驗(yàn)室檢查指標(biāo)綜合判斷，同時(shí)需要與以下疾病相鑒別：（1）多發(fā)性骨髓瘤，多發(fā)于40 歲以上男性，易侵犯富含紅骨髓的骨骼，本周蛋白可升高，18F-FDG PET/CT 顯像多表現(xiàn)為溶骨性骨質(zhì)破壞且代謝不均勻性增高，也可見(jiàn)骨質(zhì)稀疏，伴高鈣血癥，與骨棕色瘤難鑒別，也是導(dǎo)致本例誤診的原因；（2）溶骨性骨轉(zhuǎn)移，多見(jiàn)于中軸骨，手足骨罕見(jiàn)，可形成軟組織腫塊，18F-FDG PET/CT 顯像代謝一般明顯增高。

利益沖突本研究由署名作者按以下貢獻(xiàn)聲明獨(dú)立開展，不涉及任何利益沖突。

作者貢獻(xiàn)聲明李蕾負(fù)責(zé)病例的收集、方法的建立、論文的撰寫；彭遼河負(fù)責(zé)病例的分析；羅娜娜負(fù)責(zé)方法的建立、文獻(xiàn)的查閱；胡曉燕負(fù)責(zé)論文的審閱。