陸穎霞 谷慶隆 梁潔瓊

(首都兒科研究所附屬兒童醫(yī)院耳鼻咽喉-頭頸外科，北京 100020)

甲狀舌管囊腫(thyroglossal duct cyst，TGDC)是頸部最常見先天性畸形，手術切除是惟一有效治療方法，最經(jīng)典且應用最廣的是Sistrunk術式[1]。Sistrunk術式除切除囊腫、瘺管外，還常規(guī)切除舌骨中間部分及舌盲孔附近舌根部分組織，以降低術后復發(fā)率。舌骨向前和向上運動有利于氣道保護以及幫助食物順利進入食管[2,3]，舌骨切除可能引起吞咽功能異常，為此有學者提出保留舌骨的甲狀舌管囊腫切除術[4,5]，但多數(shù)學者認為保留舌骨會增加術后復發(fā)率[4,6]。我們在工作中體會，在部分甲狀舌管囊腫病例中，瘺管雖然與舌骨緊密連接，但并沒有穿透舌骨，而是沿著骨膜走行于舌骨的上表面或下表面，因此，我們認為，是否切除舌骨要以囊腫瘺管與舌骨的關系來確定，并將這一理念應用于臨床。2015年1月～2019年12月，我們根據(jù)囊腫瘺管與舌骨的關系將甲狀舌管囊腫分為Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型，對Ⅰ型1例(2.2%)和Ⅱ型26例(56.5%)行保留舌骨的改良Sistrunk術，對Ⅲ型19例(41.3%)行切除舌骨的傳統(tǒng)Sistrunk術，報道如下。

1 臨床資料與方法

1.1 一般資料

本組46例，年齡1歲4個月～12歲，中位年齡4歲。男26例(56.5%)，女20例(43.5%)。均因頸部腫物就診，其中3例有腫物急性感染史，其余均無不適主訴。查體：腫物位于頸部正中40例(87.0%)，頸部左側(cè)2例(4.3%)，頸部右側(cè)4例(8.7%)；腫物均位于舌骨下方，表面皮膚完整光滑，無瘺口，無充血，無壓痛，與皮膚無明顯粘連，可隨吞咽、伸舌上下運動。術前行B超、CT檢查，提示頸部囊性腫物，有細管型病灶與深部相通，與舌骨聯(lián)系緊密。B超提示腫物直徑0.5～1.6 cm。術前診斷均為頸部腫物，甲狀舌管囊腫可能性大。均為首次手術。

納入標準：主訴頸部腫物，術前影像學檢查提示甲狀舌管囊腫可能。

排除標準：有頸部腫物手術史，皮膚表面有外瘺口，近期(2周內(nèi))頸部急性感染或急性呼吸道感染，存在凝血功能障礙或其他外科手術禁忌證。

1.2 方法

1.2.1 甲狀舌管囊腫分型 根據(jù)術中所見瘺管走行及與舌骨關系分型(圖1)：Ⅰ型，瘺管與舌骨無緊密聯(lián)系，而是從舌骨的上方或下方通過；Ⅱ型，瘺管與舌骨表面連接；Ⅲ型，瘺管于舌骨中穿行。

1.2.2 手術方法 對Ⅰ型和Ⅱ型瘺管行保留舌骨的改良Sistrunk手術，對Ⅲ型瘺管行切除舌骨的傳統(tǒng)Sistrunk手術。經(jīng)口氣管插管全麻,按Sistrunk手術的方式進行[1,6]。在囊腫最隆起處做梭形橫切口，分離頸前帶狀肌，暴露范圍為舌骨上至甲狀軟骨下，雙側(cè)胸鎖乳突肌內(nèi)側(cè)緣。分離囊腫至舌骨表面，盡量避免囊腫破裂，以免造成囊腫不完全切除和復發(fā)。判斷囊腫分型并采用不同方法處理：①瘺管從舌骨上方或下方繞過為Ⅰ型，手術時只需小心繞過舌骨即可。②瘺管與舌骨關系緊密為Ⅱ型或Ⅲ型，鑒別瘺管是否穿過舌骨是手術的關鍵。常規(guī)沿瘺管分離到距離舌骨約0.5 cm處，盡量找到瘺管與舌骨連接的位置。銳性分離至舌骨表面連接點兩側(cè)各0.5 cm處，用血管鉗夾住濕紗布，小心地將瘺管及周邊少量正常組織從四周緊貼舌骨推向連接點，嘗試是否可分離。如輕推即可分離，并可見到瘺管從舌骨上方或下方貼舌骨向深方舌盲孔處走行，則為Ⅱ型，完整切除瘺管，保留舌骨；如瘺管明確從舌骨中間穿過，則為Ⅲ型，需切除舌骨中段長約1 cm的舌骨體。無論是哪一型，都要求完整切除囊腫和瘺管，并追至舌盲孔處。特別要注意的是，在Ⅰ型和Ⅱ型瘺管手術中，一定要保持瘺管的完整性。瘺管上皮殘留是導致術后復發(fā)的重要因素。如術中觀察到瘺管或囊壁有破損，可適當多切除部分周圍組織，以避免瘺管上皮殘留。

術后1年內(nèi)每3個月電話隨訪一次，1年后每半年電話隨訪1次。如家長訴患兒頸部再次出現(xiàn)包塊，則門診復查B超，了解是否復發(fā)。

2 結(jié)果

46例手術均順利完成。Ⅰ型1例(2.2%)和Ⅱ型26例(56.5%)行保留舌骨的改良Sistrunk術，術中均將瘺管與舌骨分離，保留舌骨的完整性；Ⅲ型19例(41.3%)行切除舌骨的傳統(tǒng)Sistrunk術，均在切除瘺管的同時切除中段舌骨。術中、術后無并發(fā)癥發(fā)生。術后病理均證實為甲狀舌管囊腫(或瘺管)。2種術式的手術指標見表1。46例隨訪時間3～52個月，中位數(shù)12.5月。其中<12個月20例，12～36個月13例，>36個月13例。2種術式各有1例復發(fā)，分別為術后2個月、15個月，囊腫直徑分別為0.8 cm和1.1 cm，均于我院再次手術，術后未再復發(fā)。

表1 2種手術的手術指標

3 討論

甲狀腺原基通過甲狀舌管與舌相連，甲狀舌管在胚胎第8～10周退化。由于各種原因?qū)е碌募谞钌喙芡嘶蝗?、殘余上皮分泌物聚集形成的潴留性囊腫，即先天性甲狀舌管囊腫。胚胎期未萎縮的甲狀舌管可位于舌骨腹側(cè)或背側(cè)，也可能被包圍在舌骨之中。甲狀舌管囊腫多數(shù)在兒童期及青少年期發(fā)病，男性發(fā)病率高于女性。本組男性患兒占56.5%，與文獻報道相符。

甲狀舌管囊腫及瘺管的治療主要是手術切除。手術方式包括頸外入路單純囊腫切除術[7]、傳統(tǒng)Sistrunk切除術[1]、口內(nèi)入路囊腫切除術[8]、腔鏡下Sistrunk切除術[9]、機器人輔助Sistrunk切除術[10]等，可使用超聲刀切除[11]、低溫等離子射頻消融[12]等。除手術以外，囊內(nèi)注射乙醇[13]或OK-432[14]等硬化劑也有報道。

Sistrunk切除術最為經(jīng)典且應用最為廣泛，切除范圍包括舌骨中間部分及舌盲孔周圍的舌根部分組織，復發(fā)率從單純囊腫切除術的40%以上降至5%以內(nèi)[7]。但舌骨并非毫無用處，舌骨移動在吞咽時起重要作用，可促進會厭封閉喉口，促進環(huán)咽肌、食管上括約肌開放，幫助食物進入食管，從而完成吞咽過程[3]。舌骨功能異常會影響吞咽功能，引起并發(fā)癥，包括誤吸甚至窒息[15]。研究證實甲狀舌管囊腫的瘺管并非全部穿透舌骨，可位于舌骨腹側(cè)或背側(cè)[16]，那么對所有甲狀舌管囊腫常規(guī)切除舌骨是否合適呢？

對于手術是否常規(guī)切除舌骨早有爭議。Huang等[4]對44例18歲以下甲狀舌管囊腫術后復發(fā)者進行翻修手術，術中見75%的患者舌骨完整，25%在初次手術中切除舌骨，因此，建議常規(guī)切除舌骨中段以降低復發(fā)率。也有學者建議甲狀舌管囊腫手術中保留舌骨。殷瀟等[5]采用頦下入路小切口內(nèi)鏡輔助完成甲狀舌管囊腫切除術8例，均保留舌骨完整，術后隨訪3～24個月，均未復發(fā)。Rohof等[7]報道傳統(tǒng)Sistrunk術復發(fā)率為5.3%(10/189)，單純囊腫切除術的復發(fā)率高達55.6%(10/18)，Sattar等[17]認為術后復發(fā)應考慮遺漏舌骨上盲管及舌管分支。但上述保留舌骨和不保留舌骨的研究均沒有關于舌骨與瘺管關系的探討。

甲狀舌管囊腫手術的關鍵是防止復發(fā)。徐夏等[18]提出，在Sistrunk術式的基礎上進一步擴大舌骨中段切除范圍，并根據(jù)術中情況切除部分頸前帶狀肌及周圍軟組織。朱立新等[19]提出，在Sistrunk術式的基礎上增加頸中線清掃，切除頸前帶狀肌及其附近結(jié)締組織。不過這2項研究均主要針對術后復發(fā)的病例，且主要針對成人患者。

我們在臨床工作中觀察到，舌骨保留不是手術復發(fā)的原因，切除舌骨與否不應根據(jù)術者的喜好或習慣，也不應單純按照文獻報道，而應依據(jù)舌骨與囊腫瘺管的關系，具體情況具體分析。我們在一次手術中偶然見瘺管貼舌骨膜走行，但兩者可以完整分離開，于是，我們在以后的手術中重點觀察，確實有些瘺管可以從舌骨表面分離開，而另一些瘺管穿過舌骨。因此，我科從2015年起，在甲狀舌管囊腫術中著意觀察瘺管走行及其與舌骨的比鄰關系，并將瘺管分為三型，采用不同處理方法：對于瘺管繞舌骨通向舌盲孔的囊腫(Ⅰ型)，沒有必要切除舌骨，不過，這一類型所占比例較低(1/46)。對于瘺管與舌骨連接緊密者，我們觀察到并不是所有瘺管都穿過舌骨。本研究45例瘺管與舌骨粘連緊密，其中26例瘺管貼舌骨膜從舌骨上方或下方繞舌骨通向舌盲孔(Ⅱ型)，只有19例瘺管穿過舌骨(Ⅲ型)。根據(jù)這一特點，我們對Ⅰ型、Ⅱ型行保留舌骨的改良Sistrunk術，對Ⅲ型行切除舌骨的常規(guī)Sistrunk術。當然，我們不知道這是否僅是兒童病例的特點，成人由于舌骨已完全骨化，是否仍有這一特點尚無法判斷。

其實，術后復發(fā)主要是囊腫和瘺管殘留所致，特別是從舌骨到舌盲孔間瘺管處理是否得當與復發(fā)有密切關系[1,17,20]。我們體會，當分離到舌骨表面時，如果放慢手術速度，仔細判斷瘺管與舌骨的關系，反而能更精確地判斷瘺管的走行，也會更有的放矢地決定是否切除舌骨，應切除哪些組織，更不必在目標不太明確的情況下進行擴大切除。

術中我們也遇到一些困難，主要是切除舌骨后，并不一定能清晰顯露出瘺管，當無法顯露時只能朝著舌盲孔方向進行錐形組織切除，錐形的底是舌骨，尖是舌盲孔。由于未明確顯露瘺管走行，導致可能會遺漏或切斷瘺管旁支，導致術后復發(fā)。本研究1例傳統(tǒng)Sistrunk切除術后15個月復發(fā)，考慮很可能是此原因引起，這也是我們在今后手術中需要更加注意的地方。

本研究不足之處主要是例數(shù)少及部分病例隨訪時間較短，尚需增加病例數(shù)及延長隨訪時間，以期待更好的結(jié)果。