王康 郝建宗 張放 何明哲 崔硬鐵

發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良(developmental dysplasia of the hip，DDH)亦稱為發(fā)育性髖關(guān)節(jié)脫位，是指髖關(guān)節(jié)在發(fā)育過程中以空間和時間上的不穩(wěn)定為主要特征的一組病變的總稱，包括髖關(guān)節(jié)脫位、髖關(guān)節(jié)半脫位和髖臼發(fā)育不良，治療需要盡早發(fā)現(xiàn)、盡早治療，早期治療尤為重要。發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良會導(dǎo)致患兒并發(fā)骨性關(guān)節(jié)炎、骨關(guān)節(jié)疼痛、關(guān)節(jié)活性降低、肢體不等長等癥狀，對患兒健康和成長造成極大影響[1]。 另有報道指出 DDH 如果延誤治療，極有可能會造成其成年后發(fā)生退行性骨性關(guān)節(jié)炎和接受關(guān)節(jié)置換術(shù)[2]。目前歐美等國家已廣泛開展了嬰幼兒DDH的超聲篩查[3]，而在我國除上海、北京、天津等一線城市外，其余各地尚未全面開展篩查工作，致使許多患兒錯過了DDH早期治療的最佳時機。本研究統(tǒng)計我院在2013年1月至2019年5月進行發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良超聲檢查的患兒5201例，對患兒的臨床資料進行回顧性分析，探究與總結(jié)本地區(qū)DDH的流行現(xiàn)狀及發(fā)病的高危因素，報道如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 2013年1月至2019年5月在我院行髖關(guān)節(jié)檢查的嬰兒5 201例，納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)所有嬰兒為在我院骨科就診患兒；(2)月齡<4個月；(3)患兒母親妊娠及分娩期資料完整；(4)受試患兒家屬對參與此次研究內(nèi)容知情了解，并且同意按照我院提供的DDH篩查及干預(yù)方案執(zhí)行。排除標(biāo)準(zhǔn)：(1)合并化膿性關(guān)節(jié)炎的病理性髖脫位；(2)合并多關(guān)節(jié)攣縮癥、Down’s綜合征等的髖關(guān)節(jié)脫位。

1.2 方法

1.2.1 篩查培訓(xùn):自2013年1月開始，通過河北省兒科醫(yī)師培訓(xùn)課程，每年向石家莊地區(qū)各縣市醫(yī)院及各縣市婦幼保健院工作人員講授DDH篩查課程，講解早期篩查的重要性及相關(guān)檢查方法，統(tǒng)一檢查與篩查標(biāo)準(zhǔn)，規(guī)范操作流程和篩查時間。篩查流程:由石家莊地區(qū)各縣市醫(yī)院及各縣市婦幼保健單位分別對出生4個月內(nèi)的嬰幼兒初篩，對于存在有臀位生產(chǎn)、臀紋或腹股溝皮紋不對稱、髖關(guān)節(jié)活動受限(尤其是外展受限)和合并其他畸形等高危因素的可疑嬰兒，轉(zhuǎn)診至河北省兒童醫(yī)院骨科DDH 篩查中心，統(tǒng)一登記建立檔案，詳細記錄采集患兒病史信息。對轉(zhuǎn)診至河北省兒童醫(yī)院骨科DDH 篩查中心的患兒，由統(tǒng)一培訓(xùn)后的骨科醫(yī)生對患兒進行?？撇轶w，陽性體征包括：①雙下肢不等長(Allis征陽性)；②雙側(cè)髖關(guān)節(jié)外展受限，最大外展<60°；③雙下肢皮紋不對稱；④Ortolani征陽性(髖關(guān)節(jié)外展彈響)。之后由培訓(xùn)后超聲醫(yī)生進行超聲檢查以進一步確診。

1.2.2 影像學(xué)檢查：采用超聲 Graf 法[4，5]篩查 DDH：采用超聲診斷系統(tǒng)(飛利浦，型號：IU22)對受試患兒進行超聲檢查。首先令患兒側(cè)躺于檢查床上，保持下肢屈髖屈膝，并且確?；純簾o哭鬧。然后應(yīng)用超聲系統(tǒng)自帶 Graf 成像系統(tǒng)，測量患兒髖臼盂緣、股骨頭、髖臼的位置結(jié)構(gòu)及空間形態(tài)所形成的α角和β角。并根據(jù)測量結(jié)果對髖關(guān)節(jié)進行分型。根據(jù)超聲篩查結(jié)果將篩查嬰兒分為DDH組(Ⅱ～Ⅳ型)與非DDH組(Ⅰ型)。見表1。

表1 DDH 超聲診斷的Graf分型方法

1.2.3 DDH干預(yù)措施:GrafⅡ型Ⅲ型Ⅳ型患兒納入干預(yù)隨訪系統(tǒng)。對于GrafⅡ型患兒，指導(dǎo)患兒家長對患兒進行髖關(guān)節(jié)體操、外展運動訓(xùn)練，并指導(dǎo)家長采用正確姿勢撫育嬰兒，避免襁褓體位對嬰兒髖關(guān)節(jié)造成進一步影響。每個月超聲復(fù)查1次，隨訪治療效果。 GrafⅢ型Ⅳ型患兒一經(jīng)確診，行Pavlik 吊帶治療，并隨訪治療結(jié)果。

1.3 觀察指標(biāo) 按照性別、年齡、出生體重、孕婦孕期情況、孕期胎位、羊水量、陽性體征、家族史、合并癥等統(tǒng)計嬰兒髖關(guān)節(jié)超聲檢查結(jié)果，分析DDH患兒的臨床特點，并且統(tǒng)計DDH患兒干預(yù)治療后的結(jié)果。

1.4 統(tǒng)計學(xué)分析 應(yīng)用SPSS 21.0統(tǒng)計軟件，計數(shù)資料以構(gòu)成比表示，采用χ2檢驗，采用多因素非條件Logistic回歸分析DDH的危險因素，P<0.05為差異有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 基本情況 2013年1月1日至 2019 年5月1日，河北省兒童醫(yī)院骨科DDH篩查中心共篩查5 201例嬰幼兒，其中男2 481例，女2 720例；月齡中位數(shù)為3個月12 d(1.5～4個月)。DDH患兒717例(13.8%)。其中GarfⅡ型即髖臼發(fā)育不良668例(12.8%)；髖關(guān)節(jié)半脫位15例(2.88‰)；髖關(guān)節(jié)全脫位34例(6.53‰)。668例髖臼發(fā)育不良患兒經(jīng)髖關(guān)節(jié)體操、外展運動訓(xùn)練，每個月超聲復(fù)查1次，髖關(guān)節(jié)均恢復(fù)正常。49例髖關(guān)節(jié)半脫位和脫位患兒經(jīng)佩戴 Pavlik 吊帶后，復(fù)查B超證實均復(fù)位。隨訪3個月，復(fù)查X線檢查證實髖關(guān)節(jié)復(fù)位良好。見表2。

表2 5 201例嬰兒的DDH發(fā)病情況

2.2 DDH的危險因素分析 單因素分析結(jié)果顯示，DDH患兒717例中，其中女416例(χ2=10.914，P<0.05)，孕臀位51例(χ2=5.951，P<0.05)，存在家族史22例(χ2=8.754，P<0.05)，雙下肢不等長16例(χ2=14.815，P<0.05)，合并肌性斜頸79例(χ2=15.452，P<0.05)，有襁褓體位256例(χ2=266.214，P<0.05)，存在羊水少134例(χ2=4.085，P<0.05)，有關(guān)節(jié)彈響482例(χ2=94.451，P<0.05)。結(jié)果表明這些因素在DDH組與非DDH組的發(fā)生情況差異有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05)，在DDH組的發(fā)生率較高。而出生體重、臀紋不對稱及高齡產(chǎn)婦在DDH組與非DDH組的發(fā)生情況差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)。見表3。

表3 DDH 危險因素的單因素分析 例

2.3 DDH危險因素的多因素非條件Logistic回歸 在單因素分析的基礎(chǔ)上，將P<0.05的變量引入 Logistic回歸方程自變量，以是否為DDH患兒為因變量，進行多因素非條件Logistic 回歸分析，結(jié)果顯示家族史(OR=2.75,95%CI：1.45～5.19)、合并先天性肌性斜頸(OR=5.26,95%CI：2.74～10.09)、關(guān)節(jié)彈響(OR=2.29,95%CI：1.60～3.28)、襁褓體位(OR=23.86,95%CI：15.82～35.99)，性別(OR=1.349,95%CI：0.949～1.916)，孕臀位(OR=1.439,95%CI：0.903～2.292)，雙下肢不等長(OR=1.476,95%CI：0.658～3.308)，羊水少(OR=1.181,95%CI：0.610～2.289)。其中家族史、合并肌性斜頸、襁褓體位、關(guān)節(jié)彈響為 DDH 發(fā)病的獨立危險因素(P<0.05)。見表4。

3 討論

DDH是指髖關(guān)節(jié)在發(fā)育過程中以空間和時間上的不穩(wěn)定為主要特征的一組病變的總稱，包括髖關(guān)節(jié)脫位、髖關(guān)節(jié)半脫位和髖臼發(fā)育不良，是兒童骨科中最常見的髖關(guān)節(jié)疾病之一，發(fā)生率在1.5‰～20.0‰[1]，在全球范圍內(nèi)具有明顯的種族差異和地區(qū)差異[6]。近些年來，全國各地都相應(yīng)開展了DDH超聲篩查的工作，使得國內(nèi)DDH的發(fā)病率的資料得到了進一步完善。其中近年來的研究報道顯示，天津市 DDH發(fā)病率為 2.66‰，鄭州為4.6‰，蘇州地區(qū)為1.63‰[7-9]。本研究通過對大樣本人群的超聲篩查，顯示本地區(qū)發(fā)育性髖關(guān)節(jié)全脫位的發(fā)病率為6.5‰，高于中國其他地區(qū)，可能與石家莊地區(qū)的撫育方式有關(guān)，本研究結(jié)果顯示襁褓體位是本地區(qū)DDH的獨立危險因素之一。另外，本研究為各縣市醫(yī)院及各縣市婦幼保健單位初篩后的轉(zhuǎn)診，也是篩查嬰兒發(fā)病率高的原因。對于DDH篩查，目前有全民普查和有選擇性篩查兩種模式。由于超聲對DDH的高敏感度，以及大部分髖關(guān)節(jié)不穩(wěn)為自限性，88%的髖關(guān)節(jié)不穩(wěn)在8周時可自行恢復(fù)[10]。因此，超聲普查會導(dǎo)致過度診斷與過度治療，同時可能存在不必要的醫(yī)療資源浪費。而有選擇性的篩查，是指在臨床檢查陽性與存在高危因素的基礎(chǔ)上進行髖關(guān)節(jié)超聲檢查。目前我國的醫(yī)療條件尚不能達到DDH的全民超聲普查,通過我們的研究發(fā)現(xiàn)，早期對產(chǎn)婦的健康教育以及對婦產(chǎn)科和兒科醫(yī)生的相關(guān)培訓(xùn)，然后對可疑新生兒轉(zhuǎn)診，進行有選擇性篩查，可以達到DDH早期篩查的目的，是目前條件下一種較為經(jīng)濟有效的DDH篩查模式。

表4 DDH 危險因素的多因素非條件Logistic回歸

在本研究中，性別女、孕臀位、家族史、雙下肢不等長、并先天性肌性斜頸，襁褓體位、羊水少、關(guān)節(jié)彈響為 DDH 發(fā)病的危險因素(P<0.05),多因素非條件Logistic 回歸分析，結(jié)果顯示家族史、合并先天性肌性斜頸、襁褓體位、關(guān)節(jié)彈響為 DDH 發(fā)病的危險因素(P<0.05) 。其中DDH的男女比為 1∶1.36。結(jié)合國內(nèi)外報道及臨床工作中的經(jīng)驗，DDH 的女性患者高于男性，考慮為女性患者雌激素水平較高可引起關(guān)節(jié)松弛，是 DDH 的危險因素，本研究與國內(nèi)外報道[11,12]基本一致。Kohler[13]發(fā)現(xiàn) DDH 常發(fā)生于臀位胎兒。Farr等[14]認(rèn)為在胎位為臀位的新生兒中，自然分娩困難后急診剖宮產(chǎn)的 DDH 發(fā)生率明顯高于自己選擇剖宮產(chǎn)者。本組為 51例 DDH 患兒臀位產(chǎn)是 DDH 的危險因素，差異有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05)。有22例DDH患兒伴有家族史，本研究發(fā)現(xiàn)家族史是DDH患兒的獨立危險因素(P<0.05)，Coleman等[15]研究認(rèn)為 DDH 有家族史者發(fā)病率是無家族史者的5倍。本研究有79例DDH患兒合并先天性肌性斜頸，是 DDH 的危險因素，有統(tǒng)計學(xué)差異(P<0.05)。國外亦有學(xué)者報道先天性肌性斜頸被認(rèn)為是 DDH 的危險因素[16]。所以，有先天性肌性斜頸的患兒應(yīng)同時行DDH臨床檢查及髖關(guān)節(jié)超聲篩查。襁褓體位捆腿一直以來被認(rèn)為是 DDH 的一個危險因素。本研究也證實了襁褓體位捆腿在高危因素比較中有明顯的統(tǒng)計學(xué)差異(P<0.05)。產(chǎn)婦在產(chǎn)前高危因素也會增加新生兒DDH的發(fā)生風(fēng)險(系數(shù)為6.83)，譬如單純性低甲狀腺素血癥，也如早產(chǎn)、孕期羊水偏少等存在爭議的因素，而雙胎、低出生體重屬于保護性因素[17]。本研究發(fā)現(xiàn)母親孕期羊水少也是 DDH 發(fā)病的危險因素(P<0.05)，考慮孕期羊水少可以引起，胎兒宮內(nèi)受壓，是DDH的高危因素。綜合研究臨床資料考慮，在孕時宮內(nèi)受壓，產(chǎn)時臀位受壓，以及嬰兒期襁褓體位受壓，均是DDH的高危因素，需盡量避免，并且引起圍產(chǎn)期的高度重視，可降低DDH的發(fā)病率，以提高嬰幼兒的優(yōu)生優(yōu)育。臨床研究亦有報道[18]，通過分髖運動、調(diào)整襁褓習(xí)慣等保守干預(yù)可有效改善嬰幼兒DDH。

本研究發(fā)現(xiàn)出生體重，臀紋不對稱，高齡產(chǎn)婦差異均無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)。其中臀紋不對稱的患兒中，有428例確診為 DDH，雖然統(tǒng)計學(xué)結(jié)果顯示臀紋不對稱不是高危因素，其他文獻亦認(rèn)為其在早期診斷中意義不大[19]。早發(fā)現(xiàn)、早治療是 DDH 防治的基本原則，因此加強嬰兒期 DDH 的篩查，具有重要的社會意義和經(jīng)濟價值。對于Graf檢查法中的α、β角度測量為客觀的，國外臨床研究報道，對于經(jīng)驗豐富檢查者間檢查的一致性達到>90%[20]。因此以超聲為基礎(chǔ)設(shè)備，采用Graf 法[4，5]篩查嬰兒發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良是一種經(jīng)濟有效的篩查方法。目前我院DDH篩查中心采取初篩、復(fù)篩、確診的有選擇性DDH篩查模式，符合當(dāng)?shù)貐^(qū)醫(yī)療體系實際情況，獲得了比較滿意的結(jié)果。但是由于本研究樣本量較小，其中髖關(guān)節(jié)全脫位及半脫位病例數(shù)較少，且存在一定的體格檢查不規(guī)范造成的誤差偏倚，缺乏長期隨訪，因此對于石家莊地區(qū)嬰兒發(fā)育性髖關(guān)節(jié)發(fā)育不良的流行病學(xué)有待于更深入的后期研究。