汪 松，潘 登，齊煒煒，王 悅，尹傳高

甲狀舌管囊腫（thyroglossal duct cysts，TGDC）是一臨床上常見的頸部先天性疾病，可發(fā)生于任何年齡，最常見于嬰幼兒，大部分可在10歲前被發(fā)現(xiàn)。TGDC可發(fā)生于舌盲孔至胸骨丄緣的任何部位，65%位于舌骨下水平，20%位于舌骨上，15%位于舌骨水平，發(fā)生于舌根部者少見。男女發(fā)病無差異。臨床多表現(xiàn)為頸前部中線區(qū)或稍偏一側(cè)的腫物，可隨吞咽上下移動。但位于舌根部的TGDC（lingual TGDC，LTGDC）常表現(xiàn)為喉部喘鳴，吸氣性呼吸困難等呼吸道梗阻癥狀。目前的治療方法包括支撐喉鏡下激光切除術(shù)和頸外路徑Sistrunk術(shù)，復(fù)發(fā)率相對較高，損傷大。本研究利用超聲引導(dǎo)下行無水乙醇注射治療，定位精確，操作簡單，損傷范圍小，治療費用少，患兒恢復(fù)快，效果明顯，現(xiàn)報道如下。

1 材料與方法

1.1 臨床資料

收集2014年4月—2018年4月我院血管瘤介入科收治的10例LTGDC患兒，男7例，女3例，年齡最小9 d，最大2歲8個月，其中9例小于6個月。所有患兒均行CT檢查，顯示囊腫直徑15～30 mm，臨床表現(xiàn)為喉喘鳴，吸氣性呼吸困難，哭鬧及哺乳時加重（表1）。

表1 10例患兒臨床資料

1.2 方法

患兒術(shù)前行超聲及CT檢查，了解囊腫大小，部位以及評估進針點的選擇、角度、深度。由于LTGDC可能殘余甲狀腺組織，并異位分泌甲狀腺激素，術(shù)前應(yīng)檢查雙側(cè)甲狀腺是否正常。做好術(shù)前常規(guī)準備，在靜吸復(fù)合全麻下，局部消毒頜下頸前皮膚，在超聲引導(dǎo)下，選擇好穿刺點和進針方向，測量進針深度，避開舌骨和下頜骨，用5 mL注射器針頭穿刺進入囊腫內(nèi)，在保持針芯位置不變的情況下抽出囊內(nèi)液體，此時超聲顯示囊腫萎癟，向囊腔內(nèi)注入抽出囊液一半劑量的無水乙醇，超聲顯示囊腔充盈少許液體，囊腔內(nèi)回聲增強。拔出針頭，按壓止血。

2 結(jié)果

10例患兒術(shù)后7 d超聲顯示囊腔基本消失，原囊腫處局部密度增高，與周圍組織分界不清，稍腫脹。術(shù)后15 d、1個月后囊腔消失，周圍組織腫脹消退。隨訪6個月，無一例復(fù)發(fā)。

典型病例：女，21 d，出生后即出現(xiàn)喉喘鳴，三凹征（+），超聲提示LTGDC入院（治療前后如圖1所示）。

圖1 LTGDC治療前后影像

3 討論

3.1 TGDC的發(fā)生機制

LTGDC是頸部常見的先天性發(fā)育畸形之一。在胚胎第4周末期，在舌盲孔處由內(nèi)胚層增殖形成甲狀腺原基，然后甲狀腺原基沿甲狀舌管下降，于胚胎第7周時到達環(huán)狀軟骨下端。在甲狀腺原基下降的同時，約胚胎第5周時甲狀舌管開始退化，正常退化完全僅在舌盲孔處殘留一凹陷[1]。如果退化不完全，可在舌根部至環(huán)狀軟骨水平發(fā)生囊腫。由于退化是從舌根部開始，所以LTGDC發(fā)生率較低。

3.2 LTGDC的臨床癥狀

LTGDC的臨床表現(xiàn)根據(jù)發(fā)生部位的不同有很大的差別，可沒有任何臨床癥狀，偶然被發(fā)現(xiàn)。而發(fā)生于舌根部的囊腫常見于小嬰兒或新生兒，造成嚴重的上氣道梗阻，成為小嬰兒突然死亡的原因之一[2]。LTGDC常見的臨床癥狀為喉喘鳴，進食異常（吞咽困難或喂養(yǎng)困難），運動不耐受或紫紺，睡眠相關(guān)癥狀。囊腫可發(fā)生出血或感染。本組病例表現(xiàn)為喉喘鳴，吸氣性呼吸困難，哭鬧及哺乳時加重，囊腫無出血或感染表現(xiàn)。

3.3 LTGDC的診斷

LTGDC診斷的難點在于如何發(fā)現(xiàn)囊腫。對于臨床上表現(xiàn)為喉喘鳴、吸氣性呼吸困難等相關(guān)癥狀的患兒，除了要進行耳鼻喉?？茩z查外，尚需進行影像學的檢查?？趦?nèi)檢查、間接喉鏡和纖維喉鏡是檢查LTGDC的常規(guī)方法，影像學檢查包括超聲、CT和MR。喉鏡直視下LTGDC表現(xiàn)為表面呈灰白色的類圓形囊性腫物。超聲可顯示囊腫的大小、形態(tài)，操作簡單、無輻射，可作為首選的影像學檢查，但有的不能顯示囊腫周圍的結(jié)構(gòu)特征，這時可行CT或MR檢查，有助于觀察病灶周圍的結(jié)構(gòu)，選擇進針的角度和距離。

3.4 LTGDC的治療

LTGDC目前的治療方法包括支撐喉鏡下激光切除術(shù)和頸外路徑Sistrunk術(shù)[3]。手術(shù)治療并發(fā)癥較多，可能出現(xiàn)出血、感染和瘢痕形成，且可復(fù)發(fā)。硬化治療TGDC被許多學者應(yīng)用于臨床[4-5]。Chow等[6]報道了6例成人患者行無水乙醇硬化治療甲狀舌管囊腫，中位隨訪21個月，1例復(fù)發(fā)；也有治療失敗的報道[7]。本組病例通過超聲引導(dǎo)下穿刺囊腫，抽出囊液后行無水乙醇注射治療。10例患兒隨訪6個月，經(jīng)超聲和CT復(fù)查，10例囊腫均完全消失，無一例復(fù)發(fā)。

本組患兒術(shù)前均行CT檢查，CT不僅可以明確LTGDC的大小、形態(tài)及囊內(nèi)容物的情況，了解頸部重要結(jié)構(gòu)的解剖結(jié)構(gòu)，還有利于選擇手術(shù)進針的路線和深度。術(shù)中可根據(jù)CT圖像選擇進針的大致部位，利用超聲的引導(dǎo)，避開舌骨、下頜骨等骨性組織，以及血管、會厭等重要結(jié)構(gòu)，精確的將穿刺針頭置于囊腫內(nèi)，避免損傷周圍的結(jié)構(gòu)。

3.5 無水乙醇硬化治療的優(yōu)越性和局限性

Chung等[8]報道外科手術(shù)與乙醇硬化治療療效和安全性進行了對比，認為乙醇硬化的失敗率較外科手術(shù)高，但安全性比手術(shù)治療好。本組病例和文獻報道的不同點是年齡偏小，10例中9例小于6個月；部位發(fā)生于舌根部。因為年齡小，注射無水乙醇會引起疼痛、周圍組織結(jié)構(gòu)水腫等因素，本組患兒選擇在靜吸復(fù)合全麻下進行治療，可以保證治療不受患兒呼吸的影響，在超聲的引導(dǎo)下精準的對囊腫進行抽吸。需要關(guān)注的是不宜一次性抽出囊腫里的所有囊液，避免穿刺針的針芯脫離囊腔，使硬化劑不能到達囊腔內(nèi)，從而導(dǎo)致治療失敗。無水乙醇硬化治療LTGDC的并發(fā)癥包括疼痛、周圍組織水腫影響呼吸等。本組病例均在麻醉下進行，所以患兒無疼痛感，術(shù)中術(shù)后監(jiān)測心率、呼吸、血壓等均無明顯異常。本組病例數(shù)不夠多，隨訪時間短，短期的療效值得肯定，但遠期的療效不能確定。另外，有學者認為可以先用對比劑造影，以明確囊腫的形態(tài)，有無其他通道后再注入無水乙醇。但這樣可能稀釋無水乙醇的濃度，導(dǎo)致不能完全和囊壁接觸，影響療效。