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        內(nèi)鏡下聚桂醇聯(lián)合金屬鈦夾治療藍(lán)色橡皮皰痣 綜合征并上消化道出血1例*

        2020-03-11 09:13:30田永剛曹貞子辛瑞娟游顏杰白飛虎
        關(guān)鍵詞:橡皮藍(lán)色積液

        田永剛,曹貞子,辛瑞娟,游顏杰,白飛虎

        (1.寧夏醫(yī)科大學(xué),寧夏 銀川 750004;2.寧夏回族自治區(qū)人民醫(yī)院 消化內(nèi)科,寧夏 銀川 750021)

        藍(lán)色橡皮皰痣綜合征是一種罕見的先天性靜脈血管畸形疾病,男女均可發(fā)病,以男性多見[1-3],臨床表現(xiàn)以皮膚和消化道出現(xiàn)海綿狀或毛細(xì)血管狀血管瘤、貧血及消化道出血為主,也可以累及其他臟器,如肝臟、腎臟、脾臟、甲狀腺及中樞神經(jīng)系統(tǒng)等[4-5]。

        1 臨床資料

        女性患者,76歲,患者1個(gè)月前無明顯誘因解黑便,總量100 ~150 ml,1或2 次/d,無惡心、嘔吐,無腹痛、腹脹,無里急后重感,在外院予以草藥治療3 d(具體藥物不詳)后上述癥狀無明顯緩解?;颊?周前再次無明顯誘因解黑便,總量150 ~200 ml,2或3 次/d,伴有四肢浮腫,無嘔血、腹痛及腹脹等不適,遂就診于寧夏回族自治區(qū)人民醫(yī)院急診科,急查血常規(guī):白細(xì)胞2.58×109/L,血小板242×109/L,紅細(xì)胞1.27×1012/L,血紅蛋白21.0 g/L。立即告知病危,靜脈輸注同型紅細(xì)胞懸液,行凝血全套:D-二聚體3.331μg/ml,氨基端腦肽鈉前體483.6 pg/ml,雙下肢血管B 超檢查示未見明顯異常,胸片:雙肺間質(zhì)性改變,心影增大;腹部B 超:肝彌漫性病變,肝囊腫,門靜脈擴(kuò)張;心臟扇掃:少最心包積液;胸腹部CT:肝臟體積增大,肝臟實(shí)質(zhì)及肝表面多發(fā)低密度灶并點(diǎn)狀高密度影,考慮良性病變,肝臟彌漫性病變,多發(fā)血管瘤并肝包膜下積液?肝臟、腎上腺、胃壁、腸道多發(fā)性點(diǎn)狀鈣化;膽囊壁增厚;脾臟內(nèi)多發(fā)等密度灶,脈管瘤可能;右腎旋轉(zhuǎn)不良,右腎積水;左腎上極高密度結(jié)節(jié);雙側(cè)附件區(qū)及會(huì)陰右側(cè)低密度灶;胸腹壁及右側(cè)大腿內(nèi)測多發(fā)皮下結(jié)節(jié);盆腔少量積液;肺氣腫;雙肺及胸膜下多發(fā)磨玻璃結(jié)節(jié);心影增大,心包積液。顱腦CT:腦萎縮。予以止血、輸血、抑酸、保護(hù)胃黏膜及補(bǔ)液等對癥治療,急診科醫(yī)師急請消化內(nèi)科醫(yī)師會(huì)診,會(huì)診結(jié)果以黑便原因待查收入院,病程中患者無頭暈、頭痛,無惡心、嘔吐,無咳嗽、咳痰,無心悸、胸悶及氣短,無腹脹、腹痛及腹瀉,精神欠佳,飲食差,小便正常,體重?zé)o明顯下降。無特殊既往史、個(gè)人史及家族史。入院查體:發(fā)育正常,營養(yǎng)一般,神志清楚,精神萎靡。自動(dòng)體位,貧血面容,平車推入病房,呼吸平穩(wěn),查體合作,回答切題。全身皮膚黏膜顏色蒼白,腹部可見隆起性海綿狀瘤體,多發(fā),無蜘蛛痣、出血點(diǎn)、皮下瘀斑,皮膚彈性正常,皮膚溫度正常。

        入院后完善相關(guān)檢查,予以告病危、心電監(jiān)護(hù)、止血、抑酸、保護(hù)胃黏膜及補(bǔ)液等對癥治療,2016年4月18日復(fù)查血常規(guī):白細(xì)胞3.03×109/L,血小板106×109/L,紅細(xì)胞3.59×1012/L,血紅蛋白87.0 g/L?;颊咂钌⒃诎鼔K,請皮膚科醫(yī)師會(huì)診行局部病灶取活檢送病理,病理診斷報(bào)告:角化過度,表皮厚度大致正常,表皮下可見大小不等的官腔,管壁厚薄不一,部分腔內(nèi)可見淡粉色液體,部分腔內(nèi)可見紅細(xì)胞。皮損改變傾向:靜脈畸形(Bean 綜合征),免疫組織化學(xué)染色結(jié)果:CD34(+),D2-40(-)(見圖1);2016年4月20日血常規(guī):白細(xì)胞3.77×109/L,血小板144×109/L,紅細(xì)胞2.71×1012/L,血紅蛋白70.0 g/L。電解質(zhì):鈉146 mmol/L,鈣2.09 mmol/L,鎂1.18 mol/L?;颊卟∏槠椒€(wěn)后行胃鏡檢查(見圖2),積極完善相關(guān)檢查后行內(nèi)鏡下聚桂醇聯(lián)合金屬鈦夾止血(見圖3),擇日行結(jié)腸鏡檢查(見圖4)。術(shù)后常規(guī)予以抑酸護(hù)胃、補(bǔ)液、預(yù)防感染等對癥治療,患者病情好轉(zhuǎn)準(zhǔn)予出院。

        圖1 腹部局部病灶活檢(×4)

        圖2 胃鏡

        圖3 內(nèi)鏡下聚桂醇聯(lián)合金屬鈦夾止血

        圖4 結(jié)腸鏡

        2 討論

        該患者查胸腹部CT 提示肝臟、脾臟、腎上腺、胃壁及腸道多發(fā)性點(diǎn)狀鈣化,考慮藍(lán)色橡皮皰痣綜合征累及上述臟器,其發(fā)生機(jī)制可能與9 號(hào)染色體上短臂基因的突變、C-kit的表達(dá)上調(diào)和TIE2基因的突變有關(guān)[6-8]。

        該患者以黑便首次來本院急診科就診,后收入消化內(nèi)科,首先予以對癥治療,并請皮膚科醫(yī)師會(huì)診行皮膚活檢診斷為藍(lán)色橡皮皰痣綜合征;其次行胃鏡檢查示:胃體、十二指腸球部及十二指腸降部可見一團(tuán)狀隆起,表面呈墨藍(lán)色,部分頂部可見充血。結(jié)腸鏡檢查結(jié)果顯示:回盲部、橫結(jié)腸、脾區(qū)及降結(jié)腸可見團(tuán)狀隆起,最終明確診斷為藍(lán)色橡皮皰痣綜合征并上消化道出血。而目前治療該病的方法多樣,有藥物、內(nèi)鏡及手術(shù)治療等[9-11]。該例胃體病變患者采用內(nèi)鏡下聚桂醇聯(lián)合金屬鈦夾止血,而其中脾區(qū)、降結(jié)腸病變行單純的內(nèi)鏡下聚桂醇硬化治療,首次止血成功率達(dá)100%,術(shù)后無發(fā)熱、腹痛、無近期再出血等并發(fā)癥,但遠(yuǎn)期療效仍需進(jìn)一步隨訪觀察。

        藍(lán)色橡皮皰痣綜合征是一種罕見疾病,臨床上以消化道出血為主的患者需要考慮本病,而內(nèi)鏡下聚桂醇聯(lián)合金屬鈦夾治療藍(lán)色橡皮皰痣綜合征并上消化道出血療效肯定,值得臨床推廣應(yīng)用。

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