劉 源 李 帥 史雯嘉 曹國慶 普佳睿 李 康 楊德華 周 瑩 湯紹濤

先天性巨結(jié)腸癥(hirschsprung’s disease,HD)是由于腸神經(jīng)元缺如導(dǎo)致腸道蠕動(dòng)障礙，繼而形成的遠(yuǎn)端腸管狹窄、近端腸管積氣擴(kuò)張的一種疾病，臨床表現(xiàn)主要為腹脹、便秘及胎便延遲排出等。手術(shù)是治療先天性巨結(jié)腸癥最有效的方法，然而即使在手術(shù)后，患兒也不能迅速恢復(fù)正常，大部分患兒術(shù)后排便頻率極高，部分患兒還會(huì)出現(xiàn)便秘、污便等問題，需要較長(zhǎng)時(shí)間恢復(fù)。2015年瑞典Christina等[1]在對(duì)21例行單純經(jīng)肛門拖出術(shù)的先天性巨結(jié)腸嬰兒進(jìn)行術(shù)后隨訪時(shí)發(fā)現(xiàn)，患兒需要4年左右的時(shí)間排便頻率才能完全恢復(fù)正常。其他一些單純經(jīng)肛門手術(shù)的相關(guān)報(bào)道僅將排便頻率作為預(yù)后的一部分，他們通過隨訪發(fā)現(xiàn)，患兒最終術(shù)后排便頻率可達(dá)到1～3次/天，但達(dá)到這個(gè)頻率具體需要多長(zhǎng)時(shí)間卻不甚明確[2]。對(duì)于腹腔鏡手術(shù)，目前尚無僅針對(duì)排便頻率開展的相關(guān)研究。

2009年Hae Young Kim在對(duì)單純經(jīng)肛門手術(shù)的患兒預(yù)后狀況進(jìn)行分析的過程中，提出了“穩(wěn)定化期(stabilization period)”的概念，其定義為剛結(jié)束手術(shù)至排便功能恢復(fù)正常的時(shí)間，在這個(gè)時(shí)期過后，患兒排便頻率穩(wěn)定且處于家屬可接受的范圍內(nèi)，同時(shí)大便性狀正常，且沒有肛周皮炎、腹脹等排便相關(guān)并發(fā)癥，也不會(huì)再次出現(xiàn)較嚴(yán)重的腸炎[3]。在長(zhǎng)期的臨床工作中，我們發(fā)現(xiàn)這種“穩(wěn)定化期”也可存在于腹腔鏡輔助先天性巨結(jié)腸癥手術(shù)后。本文旨在通過對(duì)行一期腹腔鏡輔助soave拖出術(shù)的先天性巨結(jié)腸癥患兒術(shù)后的排便頻率進(jìn)行統(tǒng)計(jì)與分析，了解其中的變化規(guī)律。

材料與方法

一、臨床資料

以2015年1月至2017年1月華中科技大學(xué)同濟(jì)醫(yī)學(xué)院附屬協(xié)和醫(yī)院小兒外科收治的直腸乙狀結(jié)腸型先天性巨結(jié)腸癥患兒為研究對(duì)象，其中采用一期腹腔鏡輔助Soave拖出術(shù)的患兒共49例，男37例，女12例，手術(shù)年齡3個(gè)月至5歲(中位值9個(gè)月)，其移行區(qū)均位于直腸-乙狀結(jié)腸。術(shù)前診斷依據(jù)包括臨床表現(xiàn)、鋇劑灌腸、直腸肛管測(cè)壓和直腸黏膜吸引活檢。術(shù)中通過快速冰凍切片確定切除腸管范圍，術(shù)后通過病理切片證實(shí)HD診斷。術(shù)前準(zhǔn)備包括洗腸、口服導(dǎo)瀉劑及靜脈應(yīng)用抗生素。

二、研究方法

(一)手術(shù)方法

手術(shù)均由3名有一定經(jīng)驗(yàn)的小兒外科醫(yī)師完成。Soave術(shù)具體步驟包括：探查腹腔，擴(kuò)張段腸管全層活檢行冰凍切片檢查，游離直腸、乙狀結(jié)腸系膜和直腸側(cè)韌帶，切開盆底腹膜反折。后轉(zhuǎn)至?xí)幉坎僮鳎涸邶X狀線上方0.5～1 cm處環(huán)形切開黏膜，剝離直腸黏膜至腹膜反折水平，環(huán)行切開直腸肌鞘進(jìn)腹，確保拖出結(jié)腸病變部位已完全切除且吻合無張力；然后將直腸末端結(jié)扎封閉、碘伏消毒，送入腹腔，翻轉(zhuǎn)并切除多余直腸肌鞘，僅保留2～3 cm。肌鞘后壁V形部分切除，拖出結(jié)腸，將近端正常的結(jié)腸與遠(yuǎn)端直腸吻合。術(shù)后3 d內(nèi)予以靜脈滴注抗生素，術(shù)后1～2 d拔除尿管，術(shù)后7 d拔除肛管。所有患兒在術(shù)后兩周時(shí)進(jìn)行直腸指檢以明確吻合口愈合情況，并依此決定術(shù)后擴(kuò)肛的頻率。

(二)隨訪

患兒家屬在術(shù)后均發(fā)放排便手冊(cè)，記錄術(shù)后每日排便頻率、性狀、飲食及相應(yīng)并發(fā)癥的發(fā)生情況，記錄持續(xù)到術(shù)后6個(gè)月為止。在術(shù)后6個(gè)月內(nèi)，每月對(duì)家屬進(jìn)行隨訪并依照排便手冊(cè)的記錄來收集隨訪資料，在術(shù)后6個(gè)月之后，每3個(gè)月隨訪1次，收集近3個(gè)月患兒排便情況，隨訪時(shí)間2至4年，中位隨訪時(shí)間3.3年。排便頻率定義為每日排便次數(shù)，每次有大便經(jīng)肛門排出且短時(shí)間內(nèi)不再排便即視為一次排便。排便頻率的收集包括：術(shù)后首次達(dá)到正常排便頻率的時(shí)間(單位：天)，排便頻率完全恢復(fù)正常的時(shí)間(單位：月)；其中正常的排便頻率被定義為排便1～3次/天或1～2次/天，排便的性狀分為：稀水樣便、稠軟便或糊狀便、成型便。術(shù)后飲食分為母乳、營養(yǎng)素、流食及普通飲食4種。術(shù)后并發(fā)癥包括肛周皮炎、腸炎、污便、便秘、吻合口狹窄等；肛周皮炎定義為肛周皮膚紅腫甚至破潰，腸炎定義為腹脹、腹瀉、發(fā)熱、嘔吐、血白細(xì)胞升高等，污便定義為漏便不少于每周1次，持續(xù)超過1個(gè)月，術(shù)后早期漏便既視為一次污便(也視為一次正常排便)，便秘定義為每周排便不超過2次，持續(xù)時(shí)間超過兩周；吻合口狹窄定義為指檢發(fā)現(xiàn)吻合口明顯狹窄，需要每日擴(kuò)肛治療。

三、統(tǒng)計(jì)學(xué)處理

采用SPSS20.0進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析，計(jì)量資料采用均數(shù)、標(biāo)準(zhǔn)差進(jìn)行描述，計(jì)數(shù)資料采用率、構(gòu)成比進(jìn)行描述。采用F檢驗(yàn)分析手術(shù)年齡與術(shù)后各期時(shí)長(zhǎng)的關(guān)系，采用獨(dú)立樣本t檢驗(yàn)分析性別、術(shù)后腸炎發(fā)生情況與術(shù)后各期時(shí)長(zhǎng)的關(guān)系。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

結(jié) 果

49例均順利完成手術(shù)，無一例術(shù)中并發(fā)癥發(fā)生。術(shù)后無吻合口瘺發(fā)生。在將1例表現(xiàn)相對(duì)典型病例的排便頻率制作成為折線圖后(圖1)，我們發(fā)現(xiàn)患兒的排便頻率大致可分為三個(gè)時(shí)期：初期排便頻率較高并迅速下降，隨后在一定范圍內(nèi)波動(dòng)，最后趨于正常。進(jìn)一步對(duì)多名患兒術(shù)后每日的排便頻率進(jìn)行折線圖分析，我們發(fā)現(xiàn)其排便頻率亦符合“下降-波動(dòng)-穩(wěn)定”的變化規(guī)律，因此我們根據(jù)前期總結(jié)得到的經(jīng)驗(yàn)將術(shù)后排便頻率劃分為3個(gè)時(shí)期，并分階段進(jìn)行描述統(tǒng)計(jì)。我們將下降期終點(diǎn)定義為：排便頻率能達(dá)到正常值且不再有快速下降趨勢(shì)；波動(dòng)期終點(diǎn)定義為：排便頻率穩(wěn)定且持續(xù)1個(gè)月。49例下降期終點(diǎn)平均為(68.7±47.5)天，下降期內(nèi)患兒排便頻率范圍為3～25次/天，期間污便、肛周皮炎、腸炎發(fā)生率較高(分別為14.3%、24.5%、10.2%)，無便秘及吻合口狹窄發(fā)生，期末時(shí)大便性狀以稀水便多見，稠軟便次之，成型便少見，大部分患兒飲食為營養(yǎng)素。波動(dòng)期終點(diǎn)平均為(14.7±9.6)個(gè)月，期間患兒排便頻率范圍為0～10次/天，大便性狀以稠軟便及成型便多見，腸炎發(fā)生率較高(8.2%)，有2例發(fā)生吻合口狹窄，經(jīng)擴(kuò)肛后好轉(zhuǎn)，1例便秘復(fù)發(fā)，經(jīng)清腸治療后好轉(zhuǎn)；期末患兒大便性狀以成型便為主，患兒飲食多為流質(zhì)飲食。穩(wěn)定期患兒很少發(fā)生腸炎(2.0%)，見表1。

圖1 一例直腸乙狀結(jié)腸型巨結(jié)腸患兒術(shù)后排便頻率折線圖

Fig.1 Curve plot of postoperative defecating frequency after operation for one case of rectosigmoid colonic type Hirschs-prung’s disease

由于大部分患兒病變位置位于乙狀結(jié)腸，手術(shù)切除范圍幾乎相同，故本研究并未分析切除腸管長(zhǎng)度與術(shù)后排便頻率的關(guān)系，僅對(duì)性別、手術(shù)年齡及術(shù)后腸炎發(fā)生情況與術(shù)后各期時(shí)間進(jìn)行了統(tǒng)計(jì)分析，見表2?？梢娦g(shù)后各期的時(shí)間長(zhǎng)度與患兒性別、手術(shù)年齡無統(tǒng)計(jì)學(xué)關(guān)聯(lián)(P>0.05)，發(fā)生過腸炎的患兒下降期及波動(dòng)期時(shí)間均較未發(fā)生過腸炎的患兒時(shí)間長(zhǎng)，但兩組間并無統(tǒng)計(jì)學(xué)差異(P>0.05)。

表1 患兒術(shù)后3個(gè)時(shí)期排便情況Table 1 Defecating status of three postoperative periods分組下降期波動(dòng)期穩(wěn)定期術(shù)后各期終點(diǎn)時(shí)間(68.7±47.5)天(14.7±9.6)個(gè)月-排便頻率范圍(次/d)3～250～100～3期末飲食[n(%)]母乳營養(yǎng)素流食普食2(4.1)42(85.7)5(10.2)0(0.0)0(0.0)5(10.2)32(65.3)12(24.5)----期末大便性狀[n(%)]稀水稠軟成型12(24.5)36(73.5)1(2.0)0(0.0)15(30.6)34(69.4)---各期術(shù)后并發(fā)癥[n(%)]肛周皮炎污便腸炎便秘狹窄有無有無有無有無有無7(14.3)42(85.7)12(24.5)37(75.5)5(10.2)44(89.8)0(0.0)49(100.0)0(0.0)49(100.0)0(0.0)49(100.0)2(4.1)47(95.9)4(8.2)45(91.8)1(2.0)48(98.0)2(4.1)47(95.9)0(0.0)49(100.0)0(0.0)49(100.0)1(2.0)48(98.0)1(2.0)48(98.0)0(0.0)49(100.0)

表2 性別、手術(shù)年齡及術(shù)后腸炎發(fā)生情況與各期時(shí)間長(zhǎng)度的關(guān)系Table 2 Correlations of gender,operative age and occurring status of postoperative intestinal inflammation during all periods 變量/統(tǒng)計(jì)量分類人數(shù)下降期(d)波動(dòng)期(月)性別男女371268.4±44.669.6±57.814.9±10.314.1±7.2t值0.072-0.268P值0.9430.790手術(shù)時(shí)年齡3個(gè)月～1歲1歲～3歲3歲～5歲3212570.3±47.364.6±49.969.2±52.115.4±9.013.7±11.713.0±8.4F值0.0650.219P值0.9380.804術(shù)后發(fā)生腸炎是否74275.3±56.867.6±46.517.2±12.714.3±9.1t值0.7750.226P值0.3830.636

討 論

目前，大部分對(duì)先天性巨結(jié)腸癥手術(shù)預(yù)后情況的研究都集中于術(shù)后便秘、污便、腸炎的發(fā)生情況等，而針對(duì)患兒術(shù)后排便頻率的研究報(bào)道較少。對(duì)于排便頻率，大部分文獻(xiàn)僅將其作為術(shù)后排便功能的一部分來描述。不同文獻(xiàn)對(duì)腹腔鏡巨結(jié)腸術(shù)后排便頻率恢復(fù)情況的報(bào)道結(jié)果不盡一致。我們前期的研究表明，在直腸乙狀結(jié)腸型先天性巨結(jié)腸癥行腹腔鏡輔助soave拖出術(shù)后6個(gè)月時(shí)，排便頻率可達(dá)1～3次/天[4]。Seo[5]的研究中，患兒術(shù)后1年排便頻率才逐漸恢復(fù)正常；術(shù)后3年時(shí)，患兒平均排便頻率為1.7次/天，其他研究則未針對(duì)隨訪時(shí)間點(diǎn)及相應(yīng)排便頻率進(jìn)行具體報(bào)道?？梢姡瑢?duì)于排便頻率，雖然多數(shù)研究者認(rèn)為隨時(shí)間推移排便頻率會(huì)逐漸下降，但對(duì)這一現(xiàn)象的具體認(rèn)識(shí)仍不夠統(tǒng)一。

對(duì)術(shù)后排便頻率研究較少的原因，主要考慮為以下幾點(diǎn)： ①影響術(shù)后排便頻率的因素繁多，包括患兒個(gè)體因素(病程時(shí)間，手術(shù)年齡，病變腸管長(zhǎng)度等)、手術(shù)操作因素(術(shù)中括約肌處理方式及損傷程度，肌鞘長(zhǎng)度，吻合口位置，吻合張力等)[5-7]、術(shù)后處理及護(hù)理的方式(腸炎的及時(shí)發(fā)現(xiàn)與處理，飲食內(nèi)容，術(shù)后肛管的留置，擴(kuò)肛等)，多重因素的作用使得患兒術(shù)后排便頻率的變化變得復(fù)雜且難以預(yù)測(cè)[8]。②臨床資料的獲取困難，無統(tǒng)一標(biāo)準(zhǔn)。術(shù)后近期，患兒排便次數(shù)多，但具體怎樣的排便才算有效尚無明確的定義及標(biāo)準(zhǔn)，有文獻(xiàn)認(rèn)為漏便或污便本質(zhì)上也屬于一次排便[9]。而本研究認(rèn)為，術(shù)后近期下降期內(nèi)由于術(shù)中過度牽拉肛門括約肌及吻合口周圍炎癥刺激，肛門功能尚未完全恢復(fù)正常，失禁或污便發(fā)生率較高(24.5%)，亦屬正常現(xiàn)象；而在波動(dòng)期及穩(wěn)定期內(nèi)，污便往往提示可能有其他問題存在，需要進(jìn)行及時(shí)處理。另外，術(shù)后排便頻率是否正常亦無統(tǒng)一的判定標(biāo)準(zhǔn)，大多數(shù)文獻(xiàn)用1～3次/天來作為一個(gè)終點(diǎn)隨訪指標(biāo)。事實(shí)上，對(duì)于小嬰兒來說排便頻率3～5次/天也不能視為排便頻率異常；而對(duì)于年長(zhǎng)兒，排便頻率3次/天也屬于排便頻率過高[10]。本研究納入研究的患兒接受手術(shù)時(shí)年齡均>3個(gè)月，剔除了新生兒及小嬰兒群體，有效地控制了本研究結(jié)果的偏倚；③對(duì)排便頻率的重視程度不夠。因?yàn)榕疟泐l率是先天性巨結(jié)腸癥最重要的術(shù)后相關(guān)指標(biāo)，患兒家屬往往比較重視，排便頻率過高會(huì)導(dǎo)致護(hù)理困難、耗費(fèi)人力及物力，而排便頻率過低又與腸炎的發(fā)生密切相關(guān)。

盡管先天性巨結(jié)腸癥患兒術(shù)后排便頻率的規(guī)律難以把握，但并非完全無跡可循。Kim[3]對(duì)單純經(jīng)肛門拖出術(shù)的患兒進(jìn)行了研究，提出“穩(wěn)定化期(Stabilization period)”的概念，即患兒在術(shù)后排便頻率逐漸恢復(fù)平穩(wěn)的過程?；純号疟泐l率穩(wěn)定且處于家屬可接受的范圍內(nèi)，大便性狀正常，且沒有肛周皮炎、腹脹等排便相關(guān)并發(fā)癥，也不會(huì)再次出現(xiàn)較嚴(yán)重的腸炎，這些指征標(biāo)志著“穩(wěn)定化期”結(jié)束。我們的研究發(fā)現(xiàn)，腹腔鏡先天性巨結(jié)腸癥拖出術(shù)后，患兒實(shí)際排便頻率恢復(fù)的過程更復(fù)雜，且不同個(gè)體間差異性較大，但整體上還是可將患兒術(shù)后排便頻率的變化分為下降期、波動(dòng)期及穩(wěn)定期3個(gè)階段。下降期為術(shù)后至排便頻率降至正常范圍內(nèi)的時(shí)間段，在下降期內(nèi)，患兒的大便性狀逐漸由稀水便轉(zhuǎn)向糊狀便、成型便，且肛周皮炎、腸炎發(fā)生率較高；波動(dòng)期為下降期結(jié)束至患兒排便頻率達(dá)到穩(wěn)定的時(shí)間段，波動(dòng)期內(nèi)，患兒排便頻率常在正常范圍內(nèi)，但時(shí)有波動(dòng)，同時(shí)伴有腹瀉、污便或便秘的發(fā)生，大便性狀為糊狀便及成型便，仍會(huì)有腸炎發(fā)生，不易發(fā)生肛周皮炎；穩(wěn)定期為波動(dòng)期結(jié)束后的時(shí)間段，該階段患兒排便頻率穩(wěn)定，大便性狀主要為成型便，不易發(fā)生腸炎。

本研究中，49例行一期腹腔鏡輔助下經(jīng)肛門Soave拖出術(shù)的患兒下降期平均時(shí)長(zhǎng)為(68.7±47.5)d，Kim等研究發(fā)現(xiàn)接受單純經(jīng)肛門拖出術(shù)的患兒在術(shù)后平均8.3周排便頻率基本穩(wěn)定，與本研究結(jié)果相似。但我們認(rèn)為，Kim所描述的“穩(wěn)定期”并不是患兒恢復(fù)的終點(diǎn)，因?yàn)檫@個(gè)階段患兒仍有可能發(fā)生污便、腸炎等并發(fā)癥，表明患兒的腸道功能及排便功能仍未完全恢復(fù)正常，故采用“波動(dòng)期”描述更為貼切。波動(dòng)期平均持續(xù)到術(shù)后(14.7±9.6)個(gè)月結(jié)束，之后為穩(wěn)定期，這與其他同類型研究報(bào)道的結(jié)果一致[5,11-13]，也與大部分文獻(xiàn)報(bào)道的“術(shù)后腸炎約90%發(fā)生于術(shù)后第1年，約95%發(fā)生于術(shù)后兩年內(nèi)”的觀點(diǎn)相符[14]。

下降期的形成機(jī)制可能為術(shù)后患兒肛門短時(shí)間內(nèi)處于失禁狀態(tài)，隨著吻合口的愈合及肛門括約肌功能的恢復(fù)，排便頻率迅速降至正常范圍內(nèi)，在此時(shí)期應(yīng)注意保持大便通暢，預(yù)防腸炎，注意肛周護(hù)理，預(yù)防肛周皮炎的發(fā)生。隨后在波動(dòng)期，由于巨結(jié)腸癥腸道本身結(jié)構(gòu)、功能、環(huán)境的先天性異常，患兒雖可達(dá)到基本正常的排便狀態(tài)，但易受到外界因素影響。波動(dòng)期的存在，也說明在此時(shí)進(jìn)行相關(guān)干預(yù)會(huì)更有效，通過飲食、藥物、擴(kuò)肛洗腸等干預(yù)可有效改善患兒的腸道功能，但也不能忽視腸炎發(fā)生的可能性，應(yīng)注意避免呼吸道感染等導(dǎo)致腸炎的危險(xiǎn)因素，往往發(fā)生一次嚴(yán)重腸炎就可能使恢復(fù)的時(shí)間大大延長(zhǎng)。而待腸道微環(huán)境逐漸正常、患兒免疫力隨年齡的增長(zhǎng)而逐漸增強(qiáng)后，腸道功能也相應(yīng)變好，進(jìn)入穩(wěn)定期，此時(shí)可逐漸予以患兒正常飲食。我們認(rèn)為，排便頻率的3個(gè)時(shí)期也是患兒術(shù)后排便功能及腸道功能呈階段化恢復(fù)的體現(xiàn)。

本研究并未發(fā)現(xiàn)性別、手術(shù)年齡等因素與術(shù)后各時(shí)期的時(shí)間長(zhǎng)度有明顯的關(guān)聯(lián)性。術(shù)后發(fā)生腸炎可能會(huì)延緩患兒的恢復(fù)時(shí)間，但本研究中該結(jié)果并無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，可能與樣本量較小有關(guān)。另外，對(duì)于其他類型、接受其他手術(shù)方式的先天性巨結(jié)腸癥，我們也認(rèn)為其術(shù)后恢復(fù)過程可能存在下降期及波動(dòng)期。多次手術(shù)及長(zhǎng)段型、全結(jié)腸型巨結(jié)腸癥的患兒，下降期及波動(dòng)期持續(xù)時(shí)間均較長(zhǎng)，吻合方式也可能會(huì)影響波動(dòng)期及下降期的持續(xù)時(shí)間，但這些觀點(diǎn)仍需要通過進(jìn)一步研究證實(shí)。

綜上，本研究從相對(duì)客觀的角度分析了患兒術(shù)后排便頻率的變化規(guī)律，發(fā)現(xiàn)術(shù)后排便頻率可大致分為3個(gè)時(shí)期，即下降期、波動(dòng)期及穩(wěn)定期。理解上述3個(gè)時(shí)期的特征能更好地幫助我們進(jìn)行術(shù)前醫(yī)患溝通，提供合理的治療計(jì)劃；而在術(shù)后，在不同時(shí)期給予不同的處理，可以幫助患兒更快、更好地恢復(fù)正常排便功能。