石 浩，張渝華，王玉琴

（昆明市兒童醫(yī)院放射科 云南 昆明 650034）

1 臨床及影像資料

患者：男，2 歲?；純阂蝾^部外傷行CT 檢查發(fā)現(xiàn)右側(cè)上頜竇占位病變，入院行右側(cè)面部病損切除術(shù)。術(shù)中冰凍切片：良性；術(shù)后病理檢查：（右側(cè)鼻腔鼻竇病損組織）含牙囊腫伴急慢性炎，骨血管瘤。出院1 天后因“右側(cè)鼻腔及面部腫物術(shù)后出血半天”再次入院，予以擴(kuò)容、止血、抗感染等對(duì)癥治療后出院。9 天后因“右側(cè)上頜竇骨內(nèi)血管瘤活動(dòng)性出血6 小時(shí)”第三次入院，行右側(cè)上頜竇骨內(nèi)血管瘤介入栓塞止血術(shù)治療。體格檢查：額部、眼周皮膚稍青紫，額部皮膚傷口稍紅，未見分泌物，已拆線，右側(cè)面部腫脹，右側(cè)上頜竇區(qū)觸及包塊，質(zhì)硬，無(wú)觸痛；右側(cè)硬腭突起，未見出血，無(wú)觸痛。CT 表現(xiàn)見圖1A ～F。病理檢查見圖2A ～C：送檢組織見囊壁樣組織，囊壁由纖維結(jié)締組織構(gòu)成，可見骨樣組織及淋巴細(xì)胞、嗜酸性粒細(xì)胞及中性粒細(xì)胞浸潤(rùn)，局部見管腔大小不等的厚壁血管。另見組織見多量黏液變，瘤細(xì)胞為短梭形，免疫組化：Vimentin（+）、S-100（-）、CD34（-）、Actin（-）、Bcl-2（-）、Ki-67（1%，+）；另一塊：CD31（+）、CD34（+）、D2-40（-）、SMA（+）。診斷為：含牙囊腫伴急慢性炎；骨內(nèi)血管瘤。

“右側(cè)上頜竇骨內(nèi)血管瘤介入栓塞止血術(shù)”手術(shù)記錄：取右股動(dòng)脈入路，使用小兒套管穿刺針行右股動(dòng)脈穿刺術(shù)，成功后置入4F 血管鞘，常規(guī)肝素化。插4FCobra 導(dǎo)管選擇性插管至右側(cè)上頜動(dòng)脈造影，見分支小動(dòng)脈增多，扭曲紊亂，未見回流靜脈，余血流通暢，未見明顯異常分支動(dòng)脈，顯示清晰，各段未見膨大及狹窄。經(jīng)2.7F 微導(dǎo)管注入明膠海綿顆粒，再次造影，右側(cè)上頜動(dòng)脈遠(yuǎn)段分支消失，繼由右上頜齒齦切口向右上頜竇病灶填塞碘仿紗條一根壓迫止血。

2 討論

骨內(nèi)血管瘤為良性血管性腫瘤，約占所有骨腫瘤中的1%[1]。骨內(nèi)血管瘤常見于扁骨，如脊柱、顱骨及頜骨等[2]。骨內(nèi)血管瘤大多無(wú)癥狀，臨床表現(xiàn)取決于其發(fā)生的位置及與周邊組織的關(guān)系，體格檢查局部可捫及質(zhì)硬腫塊，不活動(dòng)、無(wú)壓痛，呈緩慢增大。該病以中年女性多見，兒童少見，男女發(fā)病比例約為1:2[3]。骨內(nèi)血管瘤位于顱面部者CT 表現(xiàn)為高密度或混雜高密度，呈膨脹性生長(zhǎng)，邊緣完整清晰呈細(xì)齒狀，可見硬化緣及自中央向周圍放射狀排列的粗點(diǎn)骨小梁，可呈橘瓣?duì)罨蚍涓C狀，邊緣骨質(zhì)膨脹變薄或破壞消失；病灶也可形成腫塊，腫塊內(nèi)見不規(guī)則條狀鈣化或絮狀稍高密度影，邊緣可出現(xiàn)蛋殼狀鈣化，增強(qiáng)掃描病灶明顯強(qiáng)化[4]。骨內(nèi)血管瘤需與骨瘤、嗜酸性肉芽腫、骨巨細(xì)胞瘤等鑒別。骨瘤病灶邊緣清晰，無(wú)軟組織腫塊和骨膜反應(yīng)，CT 增強(qiáng)掃描一般無(wú)強(qiáng)化[5]；嗜酸性肉芽腫主要表現(xiàn)為邊緣光整清楚的溶骨性破壞，形態(tài)較規(guī)整，骨皮質(zhì)受壓變薄，其內(nèi)無(wú)放射狀新生骨小梁；骨巨細(xì)胞瘤位于長(zhǎng)骨者多見，呈偏心性膨脹性生長(zhǎng)，無(wú)鈣化及骨質(zhì)硬化。本病例為男性兒童，因頭部外傷行CT 檢查偶然發(fā)現(xiàn)上頜竇病灶，符合骨內(nèi)血管瘤臨床表現(xiàn)不明顯的特點(diǎn)。

含牙囊腫又稱濾泡囊腫，發(fā)生于牙冠或牙根形成之后，在縮余釉上皮與牙冠面之間出現(xiàn)液體滲出而形成，源于恒牙者常見，多發(fā)生于下頜骨第三磨牙，發(fā)生于上頜骨者少見[6]。含牙囊腫屬于發(fā)育性囊腫，發(fā)病年齡偏小，常見發(fā)病年齡為10～19歲[7]，特點(diǎn)為囊壁內(nèi)包含一個(gè)未萌出牙冠，并附著于牙頸部，牙根植于囊壁[8]。含牙囊腫CT 檢查常表現(xiàn)為頜骨單發(fā)類圓形缺損，其內(nèi)呈囊性密度，邊界清晰，邊緣可有硬化帶，其內(nèi)可見牙齒影。本病例因與骨內(nèi)血管瘤并發(fā)，囊性灶顯示不清，但其內(nèi)可見游離牙齒影，術(shù)中見一磨牙，為牙源性囊腫的典型表現(xiàn)。本病例因上頜骨骨內(nèi)血管瘤與含牙囊腫并發(fā)，較為罕見，影像及臨床診斷具有一定難度，需外科手術(shù)與介入栓塞綜合治療，并進(jìn)行鑒別診斷。