鄧蓉 李莉玫 鄧永強

1.518000，深圳市第二人民醫(yī)院（深圳大學(xué)第一附屬醫(yī)院）口腔科；2.深圳大學(xué)總醫(yī)院口腔科

1942年Stafne［1］首次報告了34例“近下頜角骨腔”以來，國外已有不少報告，國內(nèi)較少。骨缺損的發(fā)生原因尚不確定，無統(tǒng)一命名，故文獻中所用名稱繁多。本病多無臨床癥狀，也有少數(shù)報道有疼痛癥狀，通常因拍攝X線片發(fā)現(xiàn)。該病的發(fā)生率約為0.1% ～0.48%，好發(fā)于男性，男女比約為4∶1，各報道結(jié)論不一［2-7］。好發(fā)年齡為41～60歲，20歲以下的青年罕見報道［5］。

1 病例報告

患者，男性，61歲，主因“拍片發(fā)現(xiàn)左下頜骨腫物6月余”于2017-10-26收入深圳第二人民醫(yī)院口腔科病房?；颊哂?017-04因牙痛于外院就診，拍攝全景片發(fā)現(xiàn)左下頜骨腫物?；颊咦允鰺o疼痛、腫脹等不適感。2017-10-24拍攝曲面斷層片示左下頜骨橢圓形透射影，位于髁孔前方，32-35根方，下頜神經(jīng)管上方，邊界清晰，可見骨白線，與牙根無重疊，牙根未見吸收。入院查體：雙側(cè)顏面部對稱，張口度張口型正常?？趦?nèi)檢查見恒牙列，口腔衛(wèi)生差，牙齦退縮嚴(yán)重，牙根暴露，多牙松動。32、33、34、35叩痛（-），頰舌側(cè)牙齦、齦頰溝及下頜骨未觸及膨隆。舌體運動正常，未見腮腺及舌下腺導(dǎo)管口分泌異常。面頸部淋巴結(jié)未捫及腫大，其余檢查未見異常（圖1）。

圖1 曲面斷層片

入院后拍攝下頜骨CT示：下頜骨偏左份囊性占位，考慮良性病變（圖2）。完善術(shù)前檢查，于2017-10-30全麻下行“左下頜骨腫物探查切除活檢術(shù)”，術(shù)中沿32-35前庭溝上緣2 mm水平切開牙齦，翻開粘骨膜瓣，見骨表面平整，骨鉆磨除部分頰側(cè)骨壁，見2.5 cm×1.5 cm骨凹陷，壁光滑，未見囊腫及囊液，內(nèi)有腺體樣組織。切取部分組織送病理檢查。生理鹽水沖洗，內(nèi)置明膠海綿止血，完整嚴(yán)密縫合牙齦及粘膜瓣修復(fù)缺損。術(shù)后恢復(fù)良好。2017-11-01病例回報為（左下頜骨）纖維組織膠原變明顯伴局灶骨化，大部分為唾液腺組織（圖3）。

2 討 論

此病例的特殊之處在于病損的位置，一般下頜骨特發(fā)性骨腔因其特殊的影像表現(xiàn)及位置較易診斷，而此病例的病損位于下頜骨前部，下頜神經(jīng)管也不能再作為一個判斷的標(biāo)志，增加了診斷的難度。

圖2 術(shù)前CBCT示左而下頜骨舌側(cè)骨板缺損，邊界清晰，三維重建示舌側(cè)骨腔形成

圖3 快蠟切片光鏡所見大部分為唾液腺組織、局灶見纖維囊壁樣組織伴膠原化及骨化

下頜骨特發(fā)性骨腔的發(fā)生機制尚未闡明，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為是唾液腺組織對下頜骨舌側(cè)骨皮質(zhì)的壓力造成的。下頜下腺組織的壓力造成下頜骨后部的缺損，而舌下腺的壓力造成下頜骨前部的缺損［5］。有學(xué)者認(rèn)為該病是先天性骨缺損導(dǎo)致，Stafne認(rèn)為缺損部位在胚胎發(fā)育期由Meckel軟骨占據(jù)。有人認(rèn)為是由于放射透光區(qū)的軟骨未能正常地沉積骨鹽或該區(qū)缺乏骨膜所致；也有人認(rèn)為與胚胎剩余有關(guān)；此外，有觀點認(rèn)為是血管性病變，由面動脈異常的壓力造成［1，4，6］。

下頜骨特發(fā)性骨腔在臨床上罕見，發(fā)生率低。一般無臨床癥狀，故通常是拍片時意外發(fā)現(xiàn)。診斷時應(yīng)結(jié)合臨床表現(xiàn)和影像學(xué)資料，X線表現(xiàn)有以下特征性：下頜骨圓形、橢圓形、半橢圓形或雙環(huán)形囊腫樣透射影，直徑從0.5～2.0 cm不等［2-3］，顯示出厚而致密的硬化邊緣。位于下頜骨后部、下頜管下方，通常有清晰的硬化邊緣，一般與牙無關(guān)［5，8］。不典型病變可發(fā)生于其他部位如下頜管上方，前牙區(qū)［9-10］，可頰舌側(cè)穿通［11］，可為多囊性，雙側(cè)發(fā)生，或者沒有硬化邊緣［12］。

CT、MRI和唾液腺造影可以幫助診斷。CT現(xiàn)被視為最有效、最重要的輔助診斷手段［3，6，9，13］，它能證實骨腔內(nèi)容物的來源和其與舌側(cè)骨皮質(zhì)的關(guān)系，對于區(qū)分根尖囊腫、殘余囊腫、頜骨腫瘤等病變有重要意義［5］。增強MRI可見骨腔內(nèi)軟組織增強和流空效應(yīng)，顯示骨腔內(nèi)的軟組織與下頜下腺相連續(xù)，并與下頜下腺在質(zhì)子密度或T1序列上等強度［8，14］。早期學(xué)者建議用唾液腺造影來診斷此病，因為唾液腺造影可以確立唾液腺與骨腔的關(guān)系［5，15］。但也有學(xué)者認(rèn)為唾液腺造影無診斷價值，因為并非骨腔中都有腺體組織，即使有也不一定能夠充盈顯影［8］。

難以確診時，可采取手術(shù)探查。手術(shù)中最常見的改變是下頜骨舌側(cè)骨板呈局限性凹陷，頰側(cè)骨皮質(zhì)完整無缺，少數(shù)呈骨空洞改變，舌側(cè)骨壁有不同大小的開口。骨腔內(nèi)容物多數(shù)為唾液腺組織，結(jié)締組織、淋巴組織、脂肪組織、神經(jīng)或血管等報道較少，也有少數(shù)骨腔空虛［16］。根據(jù)骨腔內(nèi)容物可分為F型、S型、G型，分別為脂肪組織、軟組織和腺體組織［17］。

下頜骨特發(fā)性骨腔，臨床呈靜止性且無自覺癥狀，目前多數(shù)學(xué)者主張不干預(yù)，可定期觀察?，F(xiàn)在影像技術(shù)發(fā)展迅速，對特發(fā)性骨腔的確診及定期追蹤觀察有很大幫助［18］。臨床醫(yī)生應(yīng)留意在特殊位置發(fā)生下頜骨特發(fā)性骨腔的可能性，難以確診時，可采取手術(shù)探查，排除腫瘤。