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        間斷乳糜性腹水1例

        2019-04-16 08:30:50朱曼邵雪張倩楊嵐嵐金珍婧
        疑難病雜志 2019年4期
        關(guān)鍵詞:乳糜三酰淋巴管

        朱曼,邵雪,張倩,楊嵐嵐,金珍婧

        患者,男,60歲,因間斷腹脹1年余,加重5 d于2018年4月24日入院。既往肝硬化病史1年余,患者自述因腹脹間斷于外院住院治療10次,每次治療期間均行腹腔穿刺置管引流治療并送檢腹水常規(guī)、生化檢查,提示滲出液、腹水脫落細(xì)胞均未見(jiàn)惡性細(xì)胞。查體:P 70 次/min,BP 100/70 mmHg。全身皮膚黏膜及鞏膜無(wú)黃染,無(wú)肝掌、蜘蛛痣。心肺未見(jiàn)異常。腹部膨隆,繞臍腹圍105 cm,最大腹圍112 cm,腹壁靜脈顯露,全腹無(wú)明顯壓痛、反跳痛,腹肌韌硬、肌緊張,肝、脾觸診不滿意,Murphy征陰性,移動(dòng)性濁音陽(yáng)性,雙下肢輕度凹陷性水腫。入院后行腹部CT平掃:肝硬化,脾大,腹水(圖1),給予腹腔穿刺置管引流治療,并送檢腹水常規(guī)、生化、脫落細(xì)胞檢查。腹水常規(guī):外觀白色,李凡他試驗(yàn)(++),白細(xì)胞數(shù) 20×106/L。腹水生化:總蛋白24.5 g/L,葡萄糖7.15 mmol/L,乳酸脫氫酶52.00 U/L。腹水脫落細(xì)胞:見(jiàn)少量間皮細(xì)胞,未見(jiàn)異型細(xì)胞。腎功能:尿素氮 9.73 mmol/L,尿酸 599 μmol/L。尿潛血(+++),蛋白質(zhì) (+++)。入院第3天查肝功能+血脂:丙氨酸氨基轉(zhuǎn)氨酶 8 U/L,天冬氨酸氨基轉(zhuǎn)氨酶 20 U/L,總蛋白 40.6 g/L,白蛋白 23.0 g/L,三酰甘油 1.38 mmol/L。同時(shí)檢測(cè)腹水試驗(yàn):腹水外觀呈白色渾濁,總蛋白 18.3 g/L,白蛋白 8.6 g/L,三酰甘油 5.53 mmol/L,總膽固醇 1.28 mmol/L,游離脂肪酸 0.21 mmol/L,乳糜性腹水診斷明確,為進(jìn)一步明確是否合并胸腹腔內(nèi)淋巴管結(jié)構(gòu)異常,行核素淋巴顯像:腹腔大量積液,未見(jiàn)明顯放射性分布,考慮積液非下肢淋巴回流通路障礙所致,建議注意腸干及相應(yīng)淋巴管回流通路(圖2)。腎病內(nèi)科會(huì)診,腎病綜合征診斷明確,建議行腎穿刺活檢(患者拒絕),因抗磷脂酶A2受體(PLA2R)160.05 RU/ml,考慮腎病綜合征(病理類型為膜性腎病),并給予甲潑尼龍24 mg/次,1次/d;環(huán)孢素30 mg/次,2次/d。結(jié)合患者癥狀、體征及輔助檢查,診斷為肝硬化失代償期、膜性腎病、乳糜性腹水,給予低脂高蛋白飲食、腹腔穿刺置管引流、利尿、保肝、補(bǔ)充白蛋白、免疫抑制等綜合治療,4 d后患者腹水明顯減少,腹水顏色較前稍清,但患者乳糜性腹水具體原因仍未明確,不除外腸干淋巴結(jié)構(gòu)異常所致。因患者要求出院,未做進(jìn)一步排查。出院后1個(gè)月電話隨訪患者,患者出現(xiàn)少量腹腔積液,于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院住院治療。

        注:A.肝臟體積減小,輪廓欠光整,肝裂增寬;B.各葉段比例失調(diào),左葉及尾狀葉相對(duì)增大,脾臟增大,約達(dá)5個(gè)肋單元,腹腔見(jiàn)液體密度影表現(xiàn)

        圖1 腹部CT平掃影像表現(xiàn)

        討論乳糜性腹水是一種較罕見(jiàn)腹水,呈乳白色渾濁樣外觀,富含三酰甘油和/或乳糜微粒,由淋巴系統(tǒng)損傷或阻塞所致,繼而導(dǎo)致胸或腸淋巴液外溢入腹腔并積聚所致[1],1691年Morton首次報(bào)道了1例肺結(jié)核乳糜性腹水患者。目前該病的發(fā)病率尚不清楚,但隨著人們平均壽命的延長(zhǎng)與診療技術(shù)的提高,本病的發(fā)病率有上升趨勢(shì)[1-2]。

        乳糜性腹水病因多樣,Steinemann等[3]回顧性分析了乳糜性腹水患者的病因后共發(fā)現(xiàn)了41種不同病因,并將其歸類為原發(fā)性和繼發(fā)性病因。其中,原發(fā)性病因?yàn)橄忍煨粤馨凸馨l(fā)育不良,繼發(fā)性病因?yàn)槭中g(shù)、外傷等創(chuàng)傷性因素及惡性腫瘤、肝硬化、結(jié)核、絲蟲病等非創(chuàng)傷性因素,而淋巴異常、惡性腫瘤、肝硬化和結(jié)核分枝桿菌感染是非創(chuàng)傷性乳糜性腹水最常見(jiàn)的原因。同時(shí),成人中最常見(jiàn)的病因是惡性腫瘤和肝硬化,兒童中為先天性淋巴管疾病[1-3],本例患者肝硬化診斷明確,考慮肝硬化參與其乳糜性腹水形成,且未發(fā)現(xiàn)腫瘤及結(jié)核病灶,考慮由此引起的乳糜性腹水可能性較小。

        目前國(guó)內(nèi)外尚無(wú)指南明確指出乳糜性腹水診斷標(biāo)準(zhǔn)和治療方案,其診斷基于腹水外觀及腹水三酰甘油水平,多數(shù)研究以腹水三酰甘油>2.26 mmol/L(200 mg/dl)作為診斷標(biāo)準(zhǔn),淋巴管造影和核素淋巴顯像有助于發(fā)現(xiàn)腹膜后異常、淋巴結(jié)、瘺管或淋巴管漏[4]。本例患者腹水多次呈白色渾濁,查腹水三酰甘油5.53 mmol/L(489 mg/dl)。乳糜性腹水的治療涉及多個(gè)方面,保守營(yíng)養(yǎng)優(yōu)化治療與治療原發(fā)病是治療乳糜性腹水的基石,推薦給予低脂高蛋白—中鏈三酰甘油飲食(必要時(shí)全胃腸外營(yíng)養(yǎng))。也可考慮其他干預(yù)措施,如奧曲肽/生長(zhǎng)抑素類似物、手術(shù)結(jié)扎、栓塞和經(jīng)頸靜脈肝內(nèi)分流術(shù)(TIPS)治療肝硬化患者等[4-6]。本患者加用奧曲肽皮下注射(0.1 mg, 3次/d),一定程度上減少了乳糜性腹水的生成,腹水顏色逐漸變淺,第4 d腹水呈淡黃色,行乳糜性腹水試驗(yàn)檢查:總蛋白 10.8 g/L,白蛋白5.6 g/L,三酰甘油2.05 mmol/L,總膽固醇 1.18 mmol/L,游離脂肪酸 0.16 mmol/L。對(duì)于難治性乳糜性腹水,有研究推薦采用淋巴管造影及經(jīng)皮淋巴管栓塞治療,但其操作技術(shù)有待進(jìn)一步完善[7]。

        注:雙足第1,2趾間皮下注射99Tc-mDX 15 min及60 min行全身掃描。A.注射后15 min圖像見(jiàn)雙下肢淋巴管、腹股溝及髂腰區(qū)淋巴結(jié)顯影清晰,可見(jiàn)肝脾、心臟及雙腎顯影,腹部未見(jiàn)異常放射性分布。B.注射后60 min圖像見(jiàn)雙下肢及腹股溝淋巴結(jié)更為清晰,腹部仍未見(jiàn)異常放射性分布

        圖2 核素淋巴顯像

        本例患者乳糜性腹水診斷明確,考慮以下2個(gè)方面參與乳糜性腹水的形成:(1)肝硬化后乳糜性腹水。乳糜性腹水常與門靜脈高壓相關(guān),該患者肝硬化失代償期診斷明確,血清—腹水白蛋白梯度(SAAG)>11 g/L,腹水乳酸脫氫酶水平偏低,符合門靜脈高壓性腹水的特點(diǎn)[8],門靜脈高壓[肝靜脈壓力梯度(HVPG)≥12 mmHg]時(shí)使得肝臟和胃腸道淋巴液回流增多。此外,肝臟內(nèi)的再生結(jié)節(jié)壓迫胸導(dǎo)管致淋巴回流受阻,進(jìn)而淋巴液回流障礙、淋巴管滲出[1,4]。(2)膜性腎病所致乳糜性腹水。Iwazu等[9]首次證明了腎病綜合征的低蛋白血癥與乳糜性腹水有關(guān),低蛋白血癥引起腸黏膜及黏膜下組織水腫,造成小腸結(jié)構(gòu)和功能紊亂,黏膜下或絨毛膜的淋巴管通透性增加(或小腸黏膜細(xì)胞本身通透性增加),從而引起乳糜液漏出,形成乳糜性腹水。鑒于以上原因,治療上采取保肝、利尿、限水鈉、補(bǔ)充白蛋白、免疫抑制等措施積極治療原發(fā)病,采取腹腔穿刺置管引流來(lái)緩解患者腹脹等癥狀,低脂高蛋白—中鏈三酰甘油飲食在直接減少淋巴液生成的同時(shí)可以保證患者的營(yíng)養(yǎng)需求。然而,本例患者反復(fù)出現(xiàn)乳糜性腹水,病情進(jìn)展較快,大量乳糜性腹水形成時(shí)間較短,住院較頻繁,但每次住院均以緩解癥狀為主,以上2種原發(fā)疾病不能完全解釋本病,考慮不除外腸干淋巴管病變所致的乳糜性腹水。

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