羅 佳，王夢(mèng)然，肖 瑤，譚曼紅

首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京友誼醫(yī)院醫(yī)保中心內(nèi)科，北京 100050

不明原因消化道出血(obscure gastrointestinal bleeding, OGIB)占消化道出血的3%～5%，其中主動(dòng)脈消化道瘺為消化道出血少見(jiàn)原因[1]。主動(dòng)脈瘤消化道瘺(aortoenteric fistula，AEF)分為原發(fā)性主動(dòng)脈瘤腸瘺(primary aortoenteric fistula，PAEF)與繼發(fā)性主動(dòng)脈瘤腸瘺(secondary aortoenteric fistula，SAEF)，PAEF是指主動(dòng)脈瘤壁與鄰近腸道發(fā)生侵蝕形成的病變，據(jù)報(bào)道[2]在尸檢中其發(fā)病率為0.04%～0.07%。該疾病往往導(dǎo)致消化道大出血、低血容量性休克，若診斷治療不及時(shí)或不當(dāng)，則后果更為嚴(yán)重，死亡率高?，F(xiàn)回顧性分析北京友誼醫(yī)院近10年來(lái)以消化道出血為首發(fā)癥狀，后確診為腹主動(dòng)脈瘤消化道瘺5例患者的臨床資料，總結(jié)對(duì)該病的診治體會(huì)，以提高臨床醫(yī)師對(duì)該病的診治水平。

1 資料與方法

1.1一般資料選擇我院2007年1月至2017年12月登記住院的腹主動(dòng)脈瘤腸瘺合并消化道出血患者的臨床資料。

1.2方法對(duì)出現(xiàn)以消化道出血為首發(fā)癥狀、后確診為腹主動(dòng)脈瘤腸瘺的5例患者，進(jìn)行一般情況、臨床表現(xiàn)、實(shí)驗(yàn)室及影像學(xué)檢查結(jié)果、治療及轉(zhuǎn)歸等綜合分析。

2 結(jié)果

2.1患者情況5例患者中，診斷考慮PAEF 3例，SAEF 2例。5例患者皆為男性，年齡21～85歲，其中>60歲患者3例(60%)。5例患者內(nèi)科基礎(chǔ)疾病不多，1例無(wú)外科手術(shù)史，2例有腹部手術(shù)病史，2例腹部血管手術(shù)病史。5例患者中4例有長(zhǎng)期吸煙史(見(jiàn)表1)。

表1 患者一般情況Tab 1 The general information of patients

2.2臨床癥狀及體征表現(xiàn)5例患者皆以間斷便血為首發(fā)臨床表現(xiàn)，表現(xiàn)為消化道大出血，病情兇險(xiǎn)。5例患者病程中皆出現(xiàn)疼痛不適，部位表現(xiàn)不一，與原發(fā)疾病部位相關(guān)?；颊咂鸩≈辆驮\病程3 d至5個(gè)月不等。2例患者出現(xiàn)發(fā)熱、白細(xì)胞升高等感染表現(xiàn)，以中度發(fā)熱為主。體征表現(xiàn)中，除生命體征監(jiān)測(cè)，還監(jiān)測(cè)患者神志意識(shí)變化，腹部壓痛、腸鳴音減弱、下肢動(dòng)脈搏動(dòng)減弱在3例患者中出現(xiàn)，2例患者可表現(xiàn)為腹部包塊(見(jiàn)表2)。

表2 患者臨床表現(xiàn)及體征Tab 2 Clinical manifestations and the positive symptoms in patients

2.3輔助檢查5例患者中有4例腹盆腔CT檢查有特殊影像學(xué)提示，其中3例表現(xiàn)為動(dòng)脈周?chē)鹃g隙模糊，局部可見(jiàn)氣泡影；2例有動(dòng)脈局限性膨出、動(dòng)脈與周?chē)c管分界不清等表現(xiàn)(見(jiàn)圖1)。5例患者先后行7例次胃鏡檢查，除1例提示胃潰瘍A2期，十二指腸水平段黏膜隆起(考慮動(dòng)脈瘤外壓所致)外，余胃鏡結(jié)果皆無(wú)陽(yáng)性提示。另1例患者腹部影像學(xué)診斷高度提示腹主動(dòng)脈瘤消化道瘺可能，復(fù)行十二指腸鏡檢查方明確診斷為十二指腸水平部瘺(見(jiàn)圖2)。3例患者結(jié)腸鏡檢查結(jié)果陰性，2例患者因病情突發(fā)兇險(xiǎn)，尚未能完成該檢查。2例患者接受動(dòng)脈造影檢查，腹主動(dòng)脈外漏至腸道，明確診斷為腹主動(dòng)脈腸瘺(見(jiàn)表3)。

表3 輔助檢查T(mén)ab 3 Auxiliary inspection

注：a：動(dòng)脈周?chē)鹃g隙模糊，局部可見(jiàn)氣泡影；b：動(dòng)脈局限性膨出；c：動(dòng)脈與周?chē)c管分界不清。

2.4治療及轉(zhuǎn)歸治療方面，5例患者均予禁食水、補(bǔ)液、止血、輸血等對(duì)癥支持治療，內(nèi)科治療效果不佳，仍表現(xiàn)為活動(dòng)性出血，病情難以控制。5例患者均聯(lián)系外科行剖腹探查，術(shù)中予腸瘺修補(bǔ)或腸段切除吻合，腹腔膿腫清除，動(dòng)脈結(jié)扎、搭橋術(shù)，SAEF患者同時(shí)予動(dòng)脈支架取出。其中3例患者術(shù)后恢復(fù)良好，病情好轉(zhuǎn)出院，1例患者術(shù)后2 d死亡，1例患者術(shù)后1個(gè)月死亡，死亡率高達(dá)40%。3例存活患者術(shù)后皆予積極抗感染治療，療程2周至2個(gè)月不等，腹腔感染以革蘭陰性桿菌、腸球菌、厭氧菌等多見(jiàn)，以頭孢類(lèi)、甲硝唑藥物覆蓋腹腔感染常見(jiàn)致病菌為主，1例患者腹腔引流液培養(yǎng)提示真菌感染(白色假絲酵母菌)，同時(shí)予加強(qiáng)抗真菌治療(見(jiàn)表4)。

圖1 CT檢查 Fig 1 Imaging examination

注： 十二指腸降段近水平部可見(jiàn)瘺口，有少量新鮮滲血。

表4 治療及轉(zhuǎn)歸Tab 4 Treatment and outcome

3 討論

AEF是主動(dòng)脈瘤少見(jiàn)且極為嚴(yán)重的并發(fā)癥，是消化道出血的罕見(jiàn)病因。好發(fā)于老年人，男性多于女性，尤其是吸煙者。其中85%的動(dòng)脈瘤源于動(dòng)脈粥樣硬化，15%源于感染性疾病，少見(jiàn)病因?yàn)橹鲃?dòng)脈先天性疾病、梅毒、感染、創(chuàng)傷、大動(dòng)脈炎等。SAEF是指腹主動(dòng)脈移植物(人工血管或覆膜支架)重建術(shù)后發(fā)生的移植物侵蝕腸道形成的穿透性病變。目前隨著主動(dòng)脈瘤手術(shù)方式的完善、手術(shù)例數(shù)增多，繼發(fā)主動(dòng)脈消化道瘺的發(fā)病率有所增加，可達(dá)3%，若存在人工血管感染，則可高達(dá)20%[3]。

腹痛、腹部搏動(dòng)性包塊和消化道出血三聯(lián)征是AEF的典型癥狀，三聯(lián)征發(fā)生率為11%～25%[4]。有報(bào)道[5]稱(chēng)，AEF中94%的病例出現(xiàn)消化道出血，17%首發(fā)癥狀為大出血，僅6%無(wú)出血。本研究病例中，5例患者皆以間斷便血為首發(fā)臨床表現(xiàn)，可表現(xiàn)為黑便、暗紅色血便或鮮血便，出血量及時(shí)間不等，但病程中皆出現(xiàn)意識(shí)障礙、周?chē)h(huán)血容量不足表現(xiàn)，出血后血色素提示中-重度貧血，表現(xiàn)為消化道大出血，病情兇險(xiǎn)。5例患者病程中皆出現(xiàn)疼痛不適，部位表現(xiàn)不一，與原發(fā)疾病部位相關(guān)?；颊咂鸩≈辆驮\病程3 d至5個(gè)月不等，病程長(zhǎng)的患者可能因長(zhǎng)期出血、消耗、入量不足等原因，出現(xiàn)乏力、納差、消瘦等非特異性癥狀。2例患者出現(xiàn)發(fā)熱、白細(xì)胞升高等感染表現(xiàn)，以中度發(fā)熱為主，考慮與其腹腔感染有關(guān)。體征表現(xiàn)中，除生命體征監(jiān)測(cè)，需注意監(jiān)測(cè)患者神志意識(shí)變化，腹部壓痛、腸鳴音減弱、下肢動(dòng)脈搏動(dòng)減弱在3例患者中出現(xiàn)，2例患者可表現(xiàn)為腹部包塊。詳細(xì)的病史詢(xún)問(wèn)及體格檢查有利于醫(yī)師在接診患者過(guò)程中進(jìn)行病情和診斷的初步判斷。

B超、CT、血管造影、放射性核素掃描及消化內(nèi)鏡等對(duì)AEF診斷有一定意義，但均缺少特異性，且陽(yáng)性率較低。AEF的診斷難度大，宋揚(yáng)等[5]在研究中發(fā)現(xiàn)，2/14例(14.3%)患者獲得術(shù)前診斷，其余病例皆通過(guò)手術(shù)或尸檢確診。PECK等[6]報(bào)道，36例AEF的診斷檢出率分別為內(nèi)鏡29%(8/28)，CT 29%(5/17)，剖腹探查57%(21/36)，尸檢確診6%(2/36)；13例主動(dòng)脈造影發(fā)現(xiàn)2例假性動(dòng)脈瘤；且9例患者因?yàn)閮?nèi)鏡檢查結(jié)果誤導(dǎo)了診斷。BURKS等[7]報(bào)道，7例AEF患者，應(yīng)用螺旋CT、血管造影和內(nèi)鏡分別確診6、2和2例。有學(xué)者[8]研究指出，快速、無(wú)創(chuàng)的增強(qiáng)CT多作為一線診斷措施，若有下列特征性CT表現(xiàn)，診斷即可成立[4,9]：(1)腸道(尤其是十二指腸)周?chē)鷦?dòng)脈瘤壁失去連續(xù)性、主動(dòng)脈內(nèi)或后腹膜區(qū)域出現(xiàn)氣體；(2)緊鄰主動(dòng)脈壁氣體、失去正常脂肪間隔；(3)主動(dòng)脈人工血管周?chē)煊皠┩庖?。其中，?dòng)脈周?chē)鷼馀萦俺齽?dòng)脈腸瘺所致外，尚需警惕動(dòng)脈周?chē)喜⒏腥救绠a(chǎn)氣桿菌等所致可能。

消化內(nèi)鏡檢查作為消化道出血的常規(guī)檢查，對(duì)于消化道腸瘺合并消化道出血患者內(nèi)鏡下可表現(xiàn)為十二指腸外壓性隆起，腸道活動(dòng)性出血，瘺口有可能被血痂覆蓋，部分病例可直接通過(guò)瘺口看到主動(dòng)脈移植物等[10]。總體來(lái)說(shuō)，消化內(nèi)鏡對(duì)于該疾病診斷檢出率低，有報(bào)道[4]為25%，而低檢出率可能與以下因素有關(guān)：(1)PAEF最常見(jiàn)的部位是十二指腸(54%)，尤其是水平段。其他部位有食管、空腸、乙狀結(jié)腸、胃和回腸。胃鏡檢查通常只能到達(dá)十二指腸第2段，十二指腸第3、4段作為PAEF易發(fā)部位容易漏診；(2)消化道出血時(shí)，胃腸道內(nèi)可有大量陳舊性及新鮮積血，導(dǎo)致內(nèi)鏡檢查視野不清，影響觀察[11]；(3)臨床醫(yī)師對(duì)該疾病認(rèn)識(shí)度不夠，內(nèi)鏡檢查易因潰瘍、息肉、糜爛等表像而誤導(dǎo)診斷思路，導(dǎo)致延誤診治而引起嚴(yán)重后果[12-13]；(4)AEF患者合并消化道出血時(shí)，病情兇險(xiǎn)，全身情況不穩(wěn)定也難以耐受該檢查。

PAEF好發(fā)于與腹主動(dòng)脈相臨的十二指腸第三部(水平部)。SAEF發(fā)病部位與手術(shù)位置、術(shù)后感染部位有關(guān)。本研究中，5例患者中2例為腹主動(dòng)脈十二指腸(水平部)瘺，1例為腹主動(dòng)脈小腸瘺，2例髂動(dòng)脈結(jié)腸瘺。多個(gè)患者既往有腹腔疾病及手術(shù)史，動(dòng)脈腸瘺發(fā)生位置也與原發(fā)疾病相關(guān)。PECK等[6]研究發(fā)現(xiàn)，整個(gè)消化道從食管到直腸皆可能受累，11例PAF患者中6例病變累及十二指腸，在空腸，結(jié)腸、支氣管、食管受累者各1例。

總之，原發(fā)性主動(dòng)脈消化道瘺是極為罕見(jiàn)、致命的消化道出血原因，早期診斷和治療至關(guān)重要[14]，對(duì)每例因消化道出血就診的患者，應(yīng)充分結(jié)合其病史、體征及輔助檢查除外該疾病可能，尤其對(duì)于合并動(dòng)脈粥樣硬化的老年患者。AEF臨床診斷較為困難，術(shù)前診斷率不足50%，主要依靠剖腹探查及死亡后尸檢確診。AEF典型的“三聯(lián)征”發(fā)生率低，約94%的PAEF有特征性的“前哨性出血”，此為一種間隙性的輕中度出血，是出現(xiàn)大出血的前兆癥狀[15]?？焖?、無(wú)創(chuàng)的增強(qiáng)CT檢查多作為一線診斷措施；積極有效的抗生素和早期手術(shù)干預(yù)是目前最有效的治療方法。手術(shù)仍然是徹底治愈動(dòng)脈重建后腸道出血的最常用和最有效的方法。主動(dòng)脈消化道瘺死亡率高，為56%～82%，多數(shù)死于尚未診斷或準(zhǔn)備手術(shù)時(shí)；手術(shù)死亡率為36%～77%[4]。對(duì)存在腹主動(dòng)脈瘤、具有腹主動(dòng)脈瘤手術(shù)史、反復(fù)消化道出血、腹部或腰背部疼痛、不明原因的發(fā)熱的患者，高度懷疑AEF并進(jìn)行鑒別診斷[16]。對(duì)該疾病有深入的認(rèn)識(shí)，并保持足夠的警惕是治療成功的關(guān)鍵，對(duì)高度懷疑AEF者，應(yīng)毫不遲疑地行剖腹探查，明確診斷[17]。