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        兒童大動(dòng)脈炎誤診為擴(kuò)張型心肌病一例

        2018-07-30 07:29:54范瀘韻張慧敏馬文君婁瑩趙青蔡軍宋雷周憲梁蔣雄京吳海英
        中國(guó)循環(huán)雜志 2018年7期
        關(guān)鍵詞:大動(dòng)脈炎跛行雙下肢

        范瀘韻,張慧敏,馬文君,婁瑩,趙青,蔡軍,宋雷,周憲梁,蔣雄京,吳海英

        作者單位:100037 北京市,中國(guó)醫(yī)學(xué)科學(xué)院 北京協(xié)和醫(yī)學(xué)院 國(guó)家心血管病中心 阜外醫(yī)院 高血壓診治中心

        1 臨床資料

        患者女性,13歲,因“間歇性跛行1年,加重伴胸憋、氣短半年”入院?;颊?年前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)雙下肢間歇性跛行,補(bǔ)鈣治療后未見(jiàn)緩解。半年前雙下肢疼痛較前加重,出現(xiàn)活動(dòng)后胸憋、氣短。超聲心動(dòng)圖示全心大,左心室射血分?jǐn)?shù)(LVEF)22%,肺動(dòng)脈收縮壓(sPAP)約71 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa)。外院診斷為“擴(kuò)張型心肌病”,治療無(wú)效,轉(zhuǎn)診我院。四肢血壓示右上肢血壓138/98 mmHg,左上肢血壓110/100 mmHg,雙下肢血壓測(cè)不到,超聲心動(dòng)圖示全心大,LVEF為 29%,sPAP達(dá)102 mmHg。以“大動(dòng)脈炎”收入院。

        查體:體重指數(shù)12.9 kg/m2,雙上肢脈搏不對(duì)稱,雙下肢足背動(dòng)脈搏動(dòng)消失。心臟濁音界向兩側(cè)擴(kuò)大,心率90次/min,律齊,心尖區(qū)可聞及3/6級(jí)收縮期吹風(fēng)樣雜音。計(jì)算機(jī)斷層攝影術(shù)(CT)掃描結(jié)果顯示降主動(dòng)脈遠(yuǎn)段-腹主動(dòng)脈上段管腔極重度狹窄幾近閉塞、左頸總動(dòng)脈近段重度狹窄、左鎖骨下動(dòng)脈近段閉塞(圖1A)。實(shí)驗(yàn)室檢查:N 末端B 型利鈉肽原(NT-proBNP)20 822 pg/ml,總蛋白63 g/L,白蛋白37.4 g/L,血肌酐133.9 μmol/L,尿微量白蛋白/肌酐84.05 mg/g,血沉23 mm/h。18氟-脫氧葡萄糖正電子發(fā)射型計(jì)算機(jī)斷層成像/CT示胸主動(dòng)脈下段至腹主動(dòng)脈上段代謝增高[(最大標(biāo)準(zhǔn)化攝取值(SUVmax)2.4~2.9,肝臟SUVmax 2.0]。診斷:大動(dòng)脈炎,心力衰竭,紐約心臟協(xié)會(huì)心功能Ⅳ級(jí)。

        積極治療心力衰竭同時(shí),予強(qiáng)的松20 mg qd口服,癥狀無(wú)明顯改善,曾發(fā)生一過(guò)性急性左心衰竭。鑒于患者胸腹主動(dòng)脈極重度狹窄接近閉塞,心力衰竭進(jìn)行性加重,危及生命,經(jīng)會(huì)診決定抗炎基礎(chǔ)上盡早行胸主動(dòng)脈球囊成形術(shù)。術(shù)中出現(xiàn)輕微降主動(dòng)脈局部夾層(圖1B),術(shù)后收縮壓壓差由99 mmHg降至29 mmHg。癥狀明顯改善,復(fù)查四肢血壓示右上臂血壓125/62 mmHg,右下肢血壓77/46 mmHg,左上臂血壓94/58 mmHg,左下肢血壓78/47 mmHg。查NT-proBNP 2 633 pg/ml,血沉8 mm/h。繼續(xù)口服激素、抗心力衰竭、抗血小板等藥物治療。術(shù)后6個(gè)月隨診,患者體重增加10 kg,無(wú)不適,復(fù)查CT示降主動(dòng)脈及腹主動(dòng)脈上段狹窄較前明顯改善、局部夾層消失(圖1C),超聲心動(dòng)圖示左心房?jī)?nèi)徑為 33 mm,左心室內(nèi)徑為47 mm,LVEF 為54%,NT-proBNP及血沉正常。

        2 討論

        圖1 血管造影及計(jì)算機(jī)斷層攝影術(shù)掃描結(jié)果

        大動(dòng)脈炎(Takayasu arteritis,TA)是以主動(dòng)脈及其一級(jí)分支受累為主的慢性進(jìn)展性大血管炎,年發(fā)病率0.4~2.6/百萬(wàn)人年,常見(jiàn)于亞洲育齡期女性。目前兒童TA報(bào)道有限,發(fā)病率尚未明確。2010年歐洲抗風(fēng)濕聯(lián)盟/國(guó)際兒科風(fēng)濕病臨床試驗(yàn)組織通過(guò)比較87例兒童TA和1 096例其他類型兒童血管炎的臨床與影像特征,提出了兒童TA的診斷標(biāo)準(zhǔn):(1)必要標(biāo)準(zhǔn):血管影像學(xué)檢查提示主動(dòng)脈及其主要分支或者肺動(dòng)脈擴(kuò)張/動(dòng)脈瘤、狹窄/閉塞或者管壁增厚,而非由纖維肌性結(jié)構(gòu)發(fā)育不良導(dǎo)致;(2)次要標(biāo)準(zhǔn):①肢體動(dòng)脈脈搏減弱、消失,或間歇性跛行;②血壓不對(duì)稱;③大動(dòng)脈處聞及雜音;④診斷為兒童高血壓;⑤血沉或者C反應(yīng)蛋白升高。符合必要標(biāo)準(zhǔn)及1條次要標(biāo)準(zhǔn)即可診斷TA,其診斷敏感度為100%,特異度為99.9%。該患者以間歇性跛行起病,臨床注意監(jiān)測(cè)四肢血壓。發(fā)現(xiàn)血壓不對(duì)稱或肢體動(dòng)脈搏動(dòng)減弱時(shí),需行主動(dòng)脈CT明確有無(wú)狹窄、閉塞等血管病變,警惕TA可能,并與先天性主動(dòng)脈縮窄相鑒別。先天性主動(dòng)脈縮窄多見(jiàn)于男性,以主動(dòng)脈峽部或動(dòng)脈導(dǎo)管連接處受累為特征,無(wú)炎癥活動(dòng)征象。本例患者為女性,以間歇性跛行為特征,影像學(xué)提示主動(dòng)脈及其一級(jí)分支狹窄或閉塞病變,符合兒童TA診斷標(biāo)準(zhǔn)。此外,患者激素及抗心力衰竭治療后仍未緩解,出現(xiàn)一過(guò)性急性心力衰竭。為挽救生命,本病例首次在抗炎治療基礎(chǔ)上,于TA活動(dòng)期行胸主動(dòng)脈球囊成形術(shù)。術(shù)后癥狀明顯緩解、心臟結(jié)構(gòu)及功能逐漸恢復(fù)、NT-proBNP、血沉及血壓恢復(fù)正常,提示球囊成形術(shù)有助于以后負(fù)荷增大為特征的TA并發(fā)心力衰竭的近期預(yù)后,其遠(yuǎn)期療效有待進(jìn)一步隨訪。

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