高見(jiàn)書(shū)， 張國(guó)兵， 周?chē)?guó)偉， 趙軍禮， 黃 為， 汪 芳

冠狀動(dòng)脈瘺（CAF）經(jīng)冠狀動(dòng)脈造影（CAG）檢出率為0.15%～0.8%［1-2］，其最常見(jiàn)起源部位為右冠狀動(dòng)脈（RCA）［3］，右心房、右心室為最常見(jiàn)引流部位（約占 67%），其次為肺動(dòng)脈（約占 17%）［2］。 傳統(tǒng)治療方法為外科手術(shù)結(jié)扎。近年隨著心臟介入技術(shù)發(fā)展和成熟，介入治療以創(chuàng)傷小、經(jīng)濟(jì)安全、住院時(shí)間短、療效確切為特點(diǎn)，成為CAF治療常規(guī)手段［4］。本文探討上海交通大學(xué)附屬第一人民醫(yī)院近年采用電解彈簧圈封堵成人先天性冠狀動(dòng)脈-肺動(dòng)脈瘺的療效及經(jīng)驗(yàn)，報(bào)道如下。

1 材料與方法

1.1 一般資料

收集 2008年1月至2017年8月在上海交通大學(xué)附屬第一人民醫(yī)院治療的30例成人先天性冠狀動(dòng)脈-肺動(dòng)脈瘺患者臨床資料。其中男12例，女18 例；年齡 19～68 歲，平均（48.36±16.64）歲；伴有胸悶、胸痛16例（53.0%），胸骨左緣2～4肋間聞及3/6級(jí)收縮期雜音3例（10.0%），冠心病5例（16.7%），高血壓病 6例（20.0%），糖尿病 3例（10.0%），心房顫動(dòng)3例（10.0%），心力衰竭2例（15.0%）。所有患者冠狀動(dòng)脈-肺動(dòng)脈瘺均由經(jīng)胸壁超聲心動(dòng)圖（TTE）、冠狀動(dòng)脈CTA/CAG檢查證實(shí)。

1.2 入選與排除標(biāo)準(zhǔn)

入選標(biāo)準(zhǔn)：年齡＞18歲，美國(guó)紐約心臟病協(xié)會(huì)（NYHA）心功能分級(jí)Ⅰ～Ⅱ級(jí)。排除標(biāo)準(zhǔn)：伴有感染性心內(nèi)膜炎、心腔內(nèi)有贅生物或其它感染性疾?。话橛衅渌呐K畸形需外科手術(shù)治療；伴有血小板減少和出血性疾病，或肝腎功能不全；NYHA心功能分級(jí)≥Ⅲ級(jí)。

1.3 介入器材與手術(shù)過(guò)程

介入治療器材包括動(dòng)脈導(dǎo)管未閉封堵器、室間隔封堵器及Codman電解脫彈簧圈（美國(guó)強(qiáng)生公司）、Axium電解脫彈簧圈（美國(guó)ev3公司）等。

經(jīng)橈動(dòng)脈途徑——患者取平臥位，常規(guī)消毒鋪巾，2%利多卡因局部麻醉，穿刺右側(cè)橈動(dòng)脈，送入6 F動(dòng)脈鞘管、5 F TIG導(dǎo)管（日本Terumo公司）作CAG，顯示近端瘺管至肺動(dòng)脈；6 F指引導(dǎo)管送至冠狀動(dòng)脈口，0.014英寸Runthrough導(dǎo)絲（日本Terumo公司）到達(dá)靶血管遠(yuǎn)端，Sion導(dǎo)絲在45°成角微導(dǎo)管支撐下將彈簧圈送至瘺管中段，超聲心動(dòng)圖（UCG）無(wú)變化、血壓心率正常，遂釋放彈簧圈，CAG見(jiàn)瘺管分流消失或血流顯著減少；橈動(dòng)脈止血器（日本Terumo公司）包扎右側(cè)橈動(dòng)脈創(chuàng)口，無(wú)滲血及血腫后術(shù)畢。

經(jīng)股動(dòng)脈途徑——患者取平臥位，常規(guī)消毒鋪巾，2%利多卡因局部麻醉，穿刺股動(dòng)脈，6 F指引導(dǎo)管送至冠狀動(dòng)脈口，0.014英寸Sion導(dǎo)絲至瘺遠(yuǎn)端，沿導(dǎo)絲進(jìn)入1.9 F微導(dǎo)管，撤出導(dǎo)絲后將彈簧圈送達(dá)瘺管中段，釋放彈簧圈，CAG見(jiàn)瘺管無(wú)血流，冠狀動(dòng)脈血流正常；血管縫合器縫合股動(dòng)脈創(chuàng)口，無(wú)滲血及血腫后術(shù)畢。術(shù)中常規(guī)肝素化，術(shù)后注意心率、血壓及手術(shù)創(chuàng)口觀察。

1.4 術(shù)后處理及隨訪

術(shù)后患者口服阿司匹林（100 mg/d）3個(gè)月。術(shù)后24 h內(nèi)復(fù)查UCG、血常規(guī)、血生化及心肌酶譜，術(shù)后 1、3、6 個(gè)月復(fù)查 UCG、TTE/CTA，評(píng)估有無(wú)介入相關(guān)并發(fā)癥（溶血、血管穿刺損傷、感染性心內(nèi)膜炎等）、心肌缺血癥狀、心肌酶學(xué)變化、心律失常情況及殘余瘺、復(fù)發(fā)瘺等。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析

采用 GraphPad Prism 5軟件對(duì)所有數(shù)據(jù)作統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。正態(tài)分布計(jì)量資料以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差（x±s）表示，計(jì)數(shù)資料以百分率（%）表示。配對(duì)比較用t檢驗(yàn)，P＜0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

CAG檢查顯示，30例冠狀動(dòng)脈-肺動(dòng)脈瘺患者共有40個(gè)瘺，均終止于肺動(dòng)脈，其中瘺管源于左前降支（LAD）12 例（40.0%），左回旋支（LCX）9 例（30%），RCA 3 例（10.0%），混合型 6例（20.0%）；瘺管平均直徑（2.17±0.07） mm。

電解脫彈簧圈封堵手術(shù)成功29例，平均植入彈簧圈（2.31±0.17）枚；1 例 LAD、RCA-肺動(dòng)脈復(fù)合瘺因術(shù)中導(dǎo)絲嘗試進(jìn)入圓錐動(dòng)脈時(shí)突發(fā)呼吸困難、無(wú)法平臥考慮為急性心力衰竭終止手術(shù)。29例中18例手術(shù)即刻完全封堵成功（圖1）；9例手術(shù)即刻血流顯著減少，包括1例左主干（LM）、LAD-肺動(dòng)脈混合瘺）；1例予1枚彈簧圈未能完全封堵靶血管，加用1枚彈簧圈后封堵成功；1例LCX、LAD-肺動(dòng)脈復(fù)合瘺因血管迂曲導(dǎo)絲不能到位，1個(gè)月后再手術(shù)時(shí)更換指引導(dǎo)管和微導(dǎo)管，即刻封堵成功。16例有胸悶、胸痛臨床表現(xiàn)患者術(shù)后癥狀均緩解。

圖1 電解脫彈簧圈封堵手術(shù)過(guò)程影像

彈簧圈封堵成功29例患者術(shù)后24 h內(nèi)復(fù)查UCG、血常規(guī)、血生化及心肌酶譜，UCG改變?yōu)榉翘禺愋?，術(shù)前術(shù)后無(wú)明顯改變。術(shù)后1、3、6個(gè)月復(fù)查UCG、TTE/CTA，均未見(jiàn)介入相關(guān)并發(fā)癥。術(shù)后6個(gè)月復(fù)查T(mén)TE/CTA顯示27例瘺管完全封堵；1例未完全封堵，遂再行CAG及彈簧圈封堵術(shù)成功；1例RCA-肺動(dòng)脈瘺復(fù)發(fā)，經(jīng)再次彈簧圈手術(shù)后成功封堵。

3 討論

CAF發(fā)病率占總?cè)丝?.002%，診斷比較困難［5-6］?；颊叽蠖酂o(wú)臨床癥狀，但分流量大患者隨年齡增長(zhǎng)會(huì)出現(xiàn)心力衰竭、肺動(dòng)脈高壓、冠狀動(dòng)脈缺血，甚至心肌梗死、感染性心內(nèi)膜炎等嚴(yán)重并發(fā)癥［7］。勞力性呼吸困難是CAF最常見(jiàn)臨床癥狀。CAF臨床癥狀為非特異性，UCG改變亦為非特異性，術(shù)前術(shù)后UCG一般無(wú)顯著變化［8］。隨著TTE、CTA等影像學(xué)診斷技術(shù)發(fā)展，越來(lái)越多無(wú)癥狀CAF被發(fā)現(xiàn)。無(wú)癥狀小CAF是否需治療目前還有爭(zhēng)議［9］。預(yù)防動(dòng)脈瘤破裂是CAF治療指征之一。隨著介入診療技術(shù)發(fā)展，越來(lái)越多患者接受介入治療，所用器材包括傳統(tǒng)彈簧圈、電解脫彈簧圈、血管封堵器、動(dòng)脈導(dǎo)管未閉封堵傘、覆膜支架等。本研究主要探討電解脫彈簧圈封堵治療瘺管出口直徑約2 mm且引流至肺動(dòng)脈的CAF臨床效果。

CAF主要病理生理學(xué)問(wèn)題是引起冠狀動(dòng)脈“竊血”現(xiàn)象，即冠狀動(dòng)脈血流大部分流向低阻力的瘺口，進(jìn)入心腔、肺動(dòng)脈、冠狀動(dòng)脈竇等，表現(xiàn)為乏力、胸悶、胸痛等癥狀，嚴(yán)重者甚至出現(xiàn)暈厥。CAF可起源于冠狀動(dòng)脈任何主干及分支，以RCA、LAD常見(jiàn)，瘺管終止部位最常見(jiàn)于肺動(dòng)脈。本組30例患者CAF均終止于肺動(dòng)脈。

CAF介入治療主要適應(yīng)證：①單發(fā)型CAF，不伴有需手術(shù)矯正的其它心臟畸形；②對(duì)比劑易安全到達(dá)并能清晰顯影瘺管；③有冠狀動(dòng)脈1支或多支與心腔相連的多發(fā)微血管網(wǎng)，可予覆膜支架封堵。主要禁忌證：①病變發(fā)生于單一先天性冠狀動(dòng)脈；②受累冠狀動(dòng)脈極度迂曲，導(dǎo)絲不能到位；③待封堵病變冠狀動(dòng)脈遠(yuǎn)端有正常冠狀動(dòng)脈分支供血，或較短及走行非常自由通路，封堵后易造成相應(yīng)心肌組織梗死；④封堵術(shù)前1個(gè)月有嚴(yán)重感染病史；⑤伴有重度肺動(dòng)脈高壓或出現(xiàn)右向左分流。

電解脫彈簧圈與其它封堵器相比有操作簡(jiǎn)單、易控性好、安全經(jīng)濟(jì)等優(yōu)點(diǎn)，手術(shù)植入過(guò)程中便于調(diào)整位置、再次植入和取出，有較好的成血栓性，有助于提高完全封堵成功率。本組30例患者除1例因術(shù)中出現(xiàn)急性心力衰竭放棄手術(shù)外均封堵成功，即刻完全封堵成功18例，術(shù)中瘺管血流明顯減少11例；術(shù)后6個(gè)月復(fù)查UCG、CTA提示27例完全封堵，未完全封堵、RCA-肺動(dòng)脈瘺復(fù)發(fā)各1例，再次彈簧圈手術(shù)后成功封堵；無(wú)一例出現(xiàn)介入手術(shù)相關(guān)并發(fā)癥，患者胸悶、胸痛等臨床表現(xiàn)均明顯緩解。這表明電解脫彈簧圈封堵術(shù)安全有效、經(jīng)濟(jì)、易操控。本組中3例多發(fā)性CAF全部封堵成功：1例LAD、LCX-肺動(dòng)脈復(fù)合瘺LCX瘺管植入彈簧圈2枚、LAD瘺管植入彈簧圈1枚后即刻封堵成功；1例RCA、LAD-肺動(dòng)脈復(fù)合瘺初次RCA封堵成功，2個(gè)月后再封堵LAD成功；1例LM、LAD-肺動(dòng)脈復(fù)合瘺LM、LAD瘺管各植入彈簧圈2枚封堵成功。Sugiyama等［10］最近報(bào)道采用電解脫彈簧圈封堵CAF復(fù)合瘺成功?？梢?jiàn)，CAF瘺口多發(fā)性已非介入治療絕對(duì)禁忌證。本組1例LM、LAD復(fù)合瘺封堵成功，此前LM-肺動(dòng)脈瘺被視為禁忌。但CAF患者接受該技術(shù)前，應(yīng)先評(píng)估病變解剖類(lèi)型、瘺口最窄處直徑及冠狀動(dòng)脈走行，確保準(zhǔn)備封堵血管下游不能有正常血管分支。

本組1例LAD-肺動(dòng)脈瘺經(jīng)橈動(dòng)脈途徑初次手術(shù)未成功，1周后更換指引導(dǎo)管EBU 3.5為AL1.0，更換微導(dǎo)管為自帶彎頭微導(dǎo)管后手術(shù)成功，表明術(shù)中指引導(dǎo)管支撐力是影響手術(shù)成功率的重要因素。微導(dǎo)管類(lèi)型、導(dǎo)絲頭端塑形也會(huì)影響手術(shù)成功率。

總之，經(jīng)導(dǎo)管電解脫彈簧圈封堵治療冠狀動(dòng)脈瘺-肺動(dòng)脈瘺微創(chuàng)、安全有效。本研究不足之處為患者數(shù)較少，隨訪時(shí)間不夠長(zhǎng)，遠(yuǎn)期療效仍需隨訪觀察。

［參 考 文 獻(xiàn)］

［1］ Liu PY，Chan SH，Chao TH，et al.Adult coronary artery fistula：a retrospectiveanalysis of 14 cases［J］.Acta Cardiol Sin， 2003，19：221-228.

［2］ Gowda RM， Vasavada BC， Khan IA.Coronary artery fistulas：clinical and therapeutic considerations［J］.Int J Cardiol， 2006，107：7-10.

［3］ Qureshi SA.Coronary arterial fistulas［J］.Orphanet J Rare Dis，2006，1：51.

［4］ 馮 燦，郭 俊，冀 濤，等.電解彈簧圈治療冠狀動(dòng)脈瘺的單中心經(jīng)驗(yàn)——可行性，安全性分析［J］.介入放射學(xué)雜志，2015，24：373-377.

［5］ Lim JJ， Jung JI， Lee BY， et al.Prevalence and types of coronary artery fistulas detected with coronary CT angiography［J］.AJR Am J Roentgenol， 2014， 203： W237-W243.

［6］ 張 萱，張樹(shù)林，徐厚道，等.冠狀動(dòng)脈瘺合并急性下壁心肌梗死一例［J］.中國(guó)動(dòng)脈硬化雜志， 2005，13：247.

［7］ Challoumas D，Pericleous A，Dimitrakaki IA，et al.Coronary arteriovenous fistulae： a review［J］.Int J Angiol， 2014， 23： 1-10.

［8］ 王 倩，徐榮良，秦永文，等.經(jīng)皮介入封堵治療70例冠狀動(dòng)脈瘺療效分析——單中心經(jīng)驗(yàn)［J］.第二軍醫(yī)大學(xué)學(xué)報(bào)，2016，37：505-508.

［9］ Gowda ST， Forbes TJ， Singh H， et al.Remodeling and thrombosis following closure of coronary artery fistula with review of management： large distal coronary artery fistula： to close or not to close?［J］.Catheter Cardiovasc Interv， 2013， 82： 132-142.

［10］ Sugiyama H， Ishii T， Nakanishi T， et al.Dual origin multiple plexus-like coronary to pulmonary artery fistulas.Consideration of their etiology and therapeutic strategy［J］.J Cardiol， 2017， 69：747-751.