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(解放軍總醫(yī)院神經(jīng)外科，北京 100853)

脊髓拴系綜合征(tethered cord syndrome,TCS)又稱脊髓拴系，是先天或后天性因素致異常組織牽拉脊髓,使其活動(dòng)受限,造成脊髓圓錐張力異常增加，出現(xiàn)脊髓及馬尾神經(jīng)缺血、缺氧、神經(jīng)組織變性等病理改變。由此引發(fā)的一系列臨床癥狀和體征,如排尿、排便功能障礙，雙下肢運(yùn)動(dòng)、感覺障礙，軀體畸形，疼痛，神經(jīng)性潰瘍等，可導(dǎo)致嚴(yán)重的后遺癥和較高的致殘率。TCS多見于新生兒和兒童，成人少見，典型影像學(xué)表現(xiàn)為脊髓縱裂、終絲緊張型、單純終絲拴系。隨著臨床醫(yī)師對(duì)TCS認(rèn)識(shí)的加深及核磁共振檢查的普及，提高了早期診斷率,從而使患者可得到盡早治療。TCS的臨床特點(diǎn)及影像學(xué)表現(xiàn)多種多樣，變異較大。為更好的個(gè)性化治療，對(duì)于兒童先天性TCS，我們?cè)谂R床中所采用的分型方法,主要是依據(jù)兒童TSC的病因、臨床特點(diǎn)尤其是MRI表現(xiàn)的一種分型方法[1]，具體分為：終絲緊張型、脊髓脊膜膨出型、脂肪瘤型、術(shù)后瘢痕粘連型、脊髓縱裂型。其中脊髓縱裂畸型[2]又分為兩種亞型：Ⅰ、Ⅱ型脊髓縱裂畸形(Pang分型：Ⅰ型為骨性分隔，Ⅱ型為纖維或膜性分隔)，采用不同的手術(shù)方式。對(duì)Ⅱ型脊髓縱裂畸型，應(yīng)具體分析造成脊髓拴系的原因，行脊髓神經(jīng)粘連松解或終絲切斷術(shù)。TCS目前最有效的治療方法是手術(shù)治療，首選方案為拴系松解手術(shù)，目的是松解脊髓圓錐，解除粘連及牽拉，緩解臨床癥狀，防止神經(jīng)功能的進(jìn)一步惡化。但常規(guī)松解手術(shù)因創(chuàng)傷較大，術(shù)后硬膜外容易留死腔，再加上常規(guī)硬膜縫合后水密性欠佳，腦脊液漏發(fā)生概率較高。針對(duì)于單純拴系患兒，我們?cè)诔Ｒ?guī)松解手術(shù)的基礎(chǔ)之上進(jìn)一步改良,應(yīng)用小切口微創(chuàng)顯微手術(shù)技術(shù)(手術(shù)切口小于1.5 cm)減小創(chuàng)傷及可能存在的死腔，硬脊膜采用血管吻合鈦夾閉合，無(wú)穿透性損傷水密閉合硬脊膜。在保證拴系松解徹底的前提下，減小了手術(shù)的創(chuàng)傷，縮短術(shù)后住院時(shí)間，減小了術(shù)區(qū)瘢痕組織，降低了腦脊液漏等并發(fā)癥的發(fā)生概率。我科于2015年1月至2017年1月共收治符合單純拴系的終絲牽拉型并僅需作單純終絲切斷手術(shù)患兒43例,其中13例患兒采用小切口微創(chuàng)手術(shù)(手術(shù)切口小于1.5 cm)，現(xiàn)就其手術(shù)適應(yīng)證的選擇手術(shù)療效等進(jìn)行分析,報(bào)告如下。

1 資料與法方

1.1 臨床資料

本組患者43例，其中男17例，女26例，年齡2個(gè)月齡到14歲，平均(3.6±1.9)歲，均無(wú)相關(guān)手術(shù)史。臨床癥狀及體征包括:腰骶部皮膚贅生物、毛發(fā)、皮毛竇、色素沉著26例,不同程度排尿困難、尿潴留、尿失禁32例,排便障礙25例,雙側(cè)或單側(cè)下肢肌萎縮、肌力弱19例,會(huì)陰部麻木或感覺減退17例。B超檢查示:腎盂擴(kuò)張或腎積水7例。2015年1月至2016年6月入院的30例患兒接受常規(guī)松解術(shù)為對(duì)照組；2016年7月至2017年1月入院的13例患兒采用小切口微創(chuàng)手術(shù)為觀察組。納入標(biāo)準(zhǔn)：①存在影像學(xué)提示的單純拴系表現(xiàn)，主要表現(xiàn)為脊髓圓錐低位(低于腰2椎體水平)伴終絲增粗或脂肪變性及脊髓縱裂(Pang氏Ⅱ型)；②無(wú)腰骶部拴系松解相關(guān)手術(shù)史。排除標(biāo)準(zhǔn)：①腰骶部脊髓拴系相關(guān)皮損范圍較大，需做梭型切口才能切除皮損者(特別是合并皮毛竇，其竇道連于硬膜背側(cè)，需完整切除竇道)；②合并脊髓圓錐脂肪瘤、畸胎瘤、皮樣囊腫及表皮樣囊腫等先天性腫瘤，需在術(shù)中一并切除者；③有既往腰骶部相關(guān)手術(shù)史，可能存在瘢痕粘連者。

1.2 影像學(xué)表現(xiàn)及臨床分型

X射線片檢查顯示患兒合并不同程度的骨性畸形,最常見的為脊柱裂,另包括骶尾骨發(fā)育不良、脊柱側(cè)彎、椎體發(fā)育不全畸形。全部患兒均行MRI檢查,主要表現(xiàn)為脊髓圓錐低位、終絲異常緊張、終絲脂肪變性，未合并脊髓脊膜膨出、骶尾部椎管內(nèi)脂肪瘤、其他先天性腫瘤。其中2例脊髓圓錐位置正常，但存在終絲脂肪變性及典型脊髓拴系癥狀；9例表現(xiàn)為脊髓縱裂畸形，雙干脊髓位于同一硬膜囊內(nèi)，無(wú)骨性或纖維性卡壓拴系，圓錐處于低位合并終絲緊張表現(xiàn)。脊髓縱裂(Pang氏Ⅱ型)、終絲緊張型、單純終絲拴系為患者典型影像學(xué)表現(xiàn)見圖1。

1.3 手術(shù)方法

對(duì)照組采用氣管插管全身麻醉俯臥位下手術(shù)。取骶1椎體水平，沿后正中縱行切開皮膚約4 cm，顯微鏡下電刀逐層分離皮下組織及肌肉，乳突牽開器向兩側(cè)牽開術(shù)野，探到骶椎背側(cè)后咬骨鉗咬除椎板及纖維結(jié)締組織，骨性開窗約3 cm×1.2 cm，去除硬膜外脂肪暴露硬脊膜結(jié)束處的背側(cè)，中線縱向切開硬脊膜約1.5 cm，吸除少許腦脊液，仔細(xì)辨認(rèn)終絲并分離終絲與神經(jīng)的粘連，在終絲靠近出硬脊膜處切斷終絲，終絲殘端仔細(xì)止血后，用PDSII(5-0)縫合線嚴(yán)密縫合硬脊膜，而后逐層縫合。

觀察組采用氣管插管全身麻醉俯臥位下手術(shù)。取骶2椎體水平，沿后正中縱行切開皮膚約1.5 cm，顯微鏡下電刀逐層分離皮下組織及肌肉，擴(kuò)鼻鏡向兩側(cè)牽開術(shù)野，探到骶椎背側(cè)后咬骨鉗咬除椎板及纖維結(jié)締組織，骨性開窗約1 cm×0.6 cm，去除硬膜外脂肪暴露硬脊膜結(jié)束處的背側(cè)，切開硬脊膜約0.8 cm，吸除少許腦脊液，仔細(xì)辯認(rèn)終絲并分離終絲與神經(jīng)的粘連，在終絲出硬脊膜處切斷終絲，終絲殘端仔細(xì)止血后，用血管吻合鈦夾嚴(yán)密閉合硬脊膜，而后逐層縫合。小切口微創(chuàng)手術(shù)患兒手術(shù)過程見圖2。

1.4 療效評(píng)定及并發(fā)癥

我們參考Oi等[3]推薦的脊柱裂神經(jīng)功能量表(Spina Bifida Neurological Scale，SBNS)，基于運(yùn)動(dòng)、功能、反射和大小便功能等進(jìn)行神經(jīng)功能評(píng)分和分級(jí)，分別評(píng)分為6分、4分、5分，總分為15分。分別對(duì)2組患兒手術(shù)前后下肢肌力及感覺、會(huì)陰部感覺及反射、大小便功能進(jìn)行分析比較。我們對(duì)隨訪完整的43例的TCS患兒手術(shù)前后的感覺、運(yùn)動(dòng)、神經(jīng)反射及大小便的改善情況進(jìn)行統(tǒng)計(jì),根據(jù)統(tǒng)計(jì)情況將臨床療效分為改善、穩(wěn)定、惡化。因兒童TCS的自然病程為隨著年齡增長(zhǎng)而緩慢進(jìn)行性加重，通過松解手術(shù)達(dá)到打斷該病的自然進(jìn)程，使得目前癥狀改善或保持穩(wěn)定均應(yīng)視為有效。改善為術(shù)后感覺、運(yùn)動(dòng)、反射或大小便癥狀有1項(xiàng)以上明顯改善;穩(wěn)定為術(shù)后癥狀有輕微改善,或雖無(wú)明顯改善,但患者癥狀及體征逐漸隨生長(zhǎng)無(wú)加重;惡化為術(shù)后出現(xiàn)下肢和(或)大小便功能障礙較術(shù)前加重,且6個(gè)月內(nèi)不能恢復(fù)。并對(duì)術(shù)后并發(fā)癥、住院時(shí)間、傷口大小及愈合情況進(jìn)行比較分析。

a:脊髓縱裂(Pang氏Ⅱ型)矢狀位；b:脊髓縱裂軸位提示二分脊髓位于同一硬膜囊內(nèi)，無(wú)骨性及纖維性卡壓拴系因數(shù)；c:術(shù)后復(fù)查脊髓縱裂矢狀位復(fù)查提示終絲延續(xù)性終斷；d:終絲緊張型矢狀位提示脊髓圓錐位于正常水平；e:終絲緊張型軸位提示存在終絲脂肪變性；f:術(shù)后復(fù)查終絲緊張型矢狀位可見脂性終絲末端延續(xù)性終斷；g:單純拴系矢狀位，脊髓圓錐低位；h:單純拴系軸位提示終絲脂肪變性；i:術(shù)后復(fù)查單純拴系矢狀位可見脂性終絲延續(xù)性終斷，脊髓圓錐縱向張力下降，末端相對(duì)術(shù)前游離，脊髓圓錐與硬脊膜背側(cè)間隙較術(shù)前增寬

圖1典型病例核磁共振資料

a:腰骶部正中切口大小約1.5 cm；b:顯微鏡下暴露硬膜囊；c:神經(jīng)鉤挑起脂性終絲；d:顯微剪剪斷脂性終絲；e:血管吻合夾夾閉硬膜；f:硬膜囊徹底封閉；g:術(shù)后傷口皮內(nèi)縫合；h:術(shù)后第3天傷口外觀

圖2小切口微創(chuàng)手術(shù)過程

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

2 結(jié)果

2.1 2組手術(shù)療效比較

隨訪時(shí)間為3個(gè)月至2年。對(duì)照組中有2例術(shù)后出現(xiàn)不可逆的小便功能障礙較術(shù)前加重，則其有效率為93.3%，觀察組有效率為100%，2組比較無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)差異(χ2=1.159，P=0.282)，見表1。

2.2 2組術(shù)后住院時(shí)間及手術(shù)傷口大小比較

對(duì)照組較觀察組住院時(shí)間長(zhǎng)，縱行傷口大。2組患者住院時(shí)間及傷口大小比較差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)，見表2。

2.3 術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率的比較

對(duì)照組術(shù)后20例患兒存在發(fā)熱，多持續(xù)2～3 d，予以對(duì)癥處理后好轉(zhuǎn)；腦脊液漏2例，1例經(jīng)保守治療后痊愈，另1例行重新縫合及置管引流后緩慢愈合。微創(chuàng)手術(shù)組術(shù)后有4例術(shù)后一過性發(fā)熱，體溫均于術(shù)后第2天恢復(fù)正常，未見其他并發(fā)癥?；颊卟l(fā)癥發(fā)生率只統(tǒng)計(jì)傷口感染及腦脊液漏的發(fā)生情況，2組比較差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)，見表2。

表1 TCS患兒術(shù)后療效分析

表2 TCS患兒術(shù)后傷口大小、住院時(shí)間及相關(guān)并發(fā)癥

3 討論

TCS的臨床表現(xiàn)可因病因而多種多樣,盡管共性存在, 但可因年齡而異(病程的不同進(jìn)展階段)[4]。新生兒和嬰兒的唯一征象可能是神經(jīng)管閉合不全的皮膚特征性表現(xiàn),包括腰背部中線區(qū)域局部腫塊、異常的毛發(fā)、色素沉著、血管痣、血管瘤、不對(duì)稱的臀溝歪斜、皮膚凹陷和皮毛竇等。初學(xué)步和兒童中的臨床表現(xiàn)常與運(yùn)動(dòng)和感覺障礙相關(guān)。而運(yùn)動(dòng)功能或排尿控制或發(fā)育過程中典型征象的退化可能是疾病的一個(gè)重要提示線索[5]，包括步態(tài)異常、感覺障礙、脊柱側(cè)凸進(jìn)展或足部畸形[6]，也可表現(xiàn)出背部和下肢疼痛。在兒童后期和青少年期主要癥狀可能為腰骶區(qū)、會(huì)陰、腿的非節(jié)段性疼痛,脊柱側(cè)凸進(jìn)展，括約肌功能障礙和失禁可能也成為主要癥狀[6-7]。單存拴系患兒一般臨床癥狀較輕，病程中出現(xiàn)癥狀時(shí)間較晚，病程早期容易漏診。本組患兒就診原因大多為腰骶部中線存在各類型皮損，行腰骶部MRI檢查后診斷為TCS，臨床癥狀可能并不典型(因患兒年齡較小，大小便功能及運(yùn)動(dòng)能力并未發(fā)育成熟)。因此建議即便未出現(xiàn)神經(jīng)功能障礙的征象，腰骶部中線存在各類型皮損的均應(yīng)做腰骶部的MRI檢查，避免遺漏診斷。脊髓拴系綜合征患兒應(yīng)在出現(xiàn)神經(jīng)系統(tǒng)損害癥狀前接受手術(shù)[8]，且建議在24個(gè)月前完成手術(shù)[9]。預(yù)防性脊髓拴系松解手術(shù)的安全性高、創(chuàng)傷小、效果優(yōu)異，我們建議盡早治療。

我們采用的小切口微創(chuàng)手術(shù)因操作空間有限，目前僅適用于單純終絲切斷，因此脊髓拴系綜合征的精確分型分類，明確手術(shù)適應(yīng)證的選擇尤為重要。單純拴系患者的典型MRI影像學(xué)表現(xiàn)為低位圓錐(低于L2水平)伴圓錐的異常變細(xì)和肥厚的終絲(直徑超過2 mm且往往存在脂肪變性)及向背側(cè)移位[10-12]。其他類型脊髓拴系患者的核磁共振可見到可能存在的脊髓脊膜膨出,可能合并的脂肪瘤、皮樣囊腫及蛛網(wǎng)膜下腔擴(kuò)張或阻塞,這常常提示尾側(cè)脊髓或神經(jīng)根粘連[13]。而通過變化體位檢測(cè)的動(dòng)態(tài)MRI既有助于確認(rèn)和排除TCS，也有助于確認(rèn)拴系的責(zé)任部位[14]。其中部分患者常有典型TCS癥狀,卻無(wú)脊髓拉長(zhǎng)和肥厚終絲的典型MRI征象，這類患者行椎管內(nèi)鏡檢查,可見終絲后置移位且彈性差甚至喪失[15]，此類可歸為單純拴系終絲緊張型。入組患兒影像學(xué)主要表現(xiàn)為圓錐低位及終絲異常增粗伴脂肪變性，或脊髓圓錐位于L2以上但存在明顯的終絲緊張及脂肪變性，脊髓縱裂Pang氏Ⅱ型，未合并有骨性及纖維性粘連及卡壓，未合并其他導(dǎo)致粘連拴系的因數(shù)。臨床上該類患兒僅需做終絲切斷即可獲得滿意的手術(shù)松解效果，則可歸為終絲牽拉型的單純拴系。若有相關(guān)手術(shù)史，則可能存在硬膜下蛛網(wǎng)膜粘連等情況，應(yīng)排除在外。

拴系松解手術(shù)是目前公認(rèn)的治療TCS的首選方案。單純拴系的手術(shù)目的是切斷終絲，解除其對(duì)脊髓圓錐的牽拉并嚴(yán)密縫合硬膜囊防止腦脊液漏的發(fā)生。針對(duì)單純拴系我們探索一種小切口微創(chuàng)手術(shù)方式，因單純拴系僅需做終絲切斷，在術(shù)野較小的情況下即可實(shí)現(xiàn)，即手術(shù)切口小于1.5 cm，與內(nèi)鏡下脊髓拴系松解手術(shù)的切口大小相似[16]。因兒童腰骶部肌肉較少及皮下脂肪層較薄，硬膜囊距皮膚距離較短，常規(guī)顯微手術(shù)器械即可滿足操作需求，并不需要腔鏡等輔助工具去延長(zhǎng)術(shù)者的操作距離。在內(nèi)鏡下因只能單器械操作，不便于分離終絲與神經(jīng)可能存在的粘連。內(nèi)鏡操作技術(shù)較顯微手術(shù)技術(shù)更難掌握，且手術(shù)成本較高，患者花費(fèi)較大。則對(duì)于僅需做終絲切斷的患兒，我們更傾向于小切口微創(chuàng)手術(shù)治療。手術(shù)結(jié)果顯示常規(guī)松解手術(shù)和小切口微創(chuàng)手術(shù)具有相同的治療效果，而小的術(shù)區(qū)切口有效減少了局部組織的手術(shù)損傷，減小了術(shù)后的局部死腔，硬膜的較小切口有效防止了腦脊液漏的發(fā)生。且術(shù)后較小的瘢痕對(duì)患者術(shù)后局部外觀的維護(hù)有重要作用。

小切口微創(chuàng)手術(shù)主要有3個(gè)技術(shù)要點(diǎn)，總結(jié)如下。第一，準(zhǔn)確定位。因手術(shù)切口較小，準(zhǔn)確定位至關(guān)重要，避免術(shù)中暴露不滿意，不得已延長(zhǎng)手術(shù)切口，咬除較多椎板骨質(zhì)，達(dá)不到微創(chuàng)目的。核磁共振檢查提示硬膜囊結(jié)束水平作一橫線(一般位于骶2椎體水平)，腰骶部正中作一縱線，兩線交叉部分即為切口所在。第二，小術(shù)野中終絲的辨認(rèn)。打開硬膜后終絲的辨認(rèn)非常重要，需要與馬尾神經(jīng)進(jìn)行鑒別，根據(jù)筆者的經(jīng)驗(yàn)，總結(jié)為：終絲位于硬膜囊正中，除脊髓縱裂畸形外，單根存在，而神經(jīng)一般位于兩側(cè)，成對(duì)存在；終絲腹側(cè)有一縱行較粗的血管，而神經(jīng)上僅有細(xì)小迂曲血管；顯微鏡下終絲表面紋理呈縱向，而神經(jīng)有細(xì)小的橫行紋理；單純拴系患者終絲往往增粗發(fā)白，若存在脂肪變性(可與核磁共振軸位T1相核對(duì)，脂性終絲呈高信號(hào)，壓脂像呈低信號(hào))往往成黃色；拴系患者終絲往往張力較高，彈性較差甚至喪失，而神經(jīng)柔軟且富有彈性，可見隨腦脊液搏動(dòng)漂移。內(nèi)終絲于硬膜囊結(jié)束處與硬脊膜結(jié)合固定，而神經(jīng)則成對(duì)從硬膜囊腹側(cè)成對(duì)穿出。因拴系患兒終絲一般偏于硬膜囊背側(cè)，顯微神經(jīng)鉤很容易探及并將終絲挑起，由于硬膜切口較小，在切斷終絲時(shí)，雙極電凝邊止血邊漸進(jìn)性切斷，切勿一次性切斷，以防切斷的近端因張力高彈離術(shù)野，難以止血。且手術(shù)僅切斷增粗的終絲而圓錐未暴露于硬膜修補(bǔ)處，則很少會(huì)發(fā)生再拴系[5]。第三，硬膜的水密縫合。在1.5 cm的術(shù)窗下，術(shù)野較深，用持針器縫線關(guān)閉硬膜囊尤為困難，而腦脊液漏則是松解術(shù)后常見的并發(fā)癥，相比于針線縫合，非穿透性鈦夾(最常用于血管吻合)不會(huì)對(duì)硬脊膜造成穿透性孔洞，因而在關(guān)閉硬脊膜時(shí)能夠減少腦脊液漏的風(fēng)險(xiǎn)，且采用鈦夾來關(guān)閉硬膜不會(huì)影響術(shù)后采用核磁共振檢查評(píng)估病情的準(zhǔn)確性[17]。

我們采用的小切口微創(chuàng)手術(shù)，針對(duì)僅需做終絲切斷的病例，在保證松解效果的前提下，減少手術(shù)創(chuàng)傷、縮短手術(shù)時(shí)間、住院時(shí)間、減少并發(fā)癥并縮小了術(shù)后的瘢痕且恢復(fù)快。其缺點(diǎn)為適應(yīng)證范圍較小，術(shù)前制定手術(shù)計(jì)劃時(shí)需結(jié)合臨床癥狀、體征、影像學(xué)表現(xiàn)綜合判斷，確定僅通過切斷終絲即可達(dá)到滿意的松解效果。對(duì)合并脂肪瘤、瘢痕拴系、可能存在蛛網(wǎng)膜粘連等其他拴系因數(shù)的病例，由于術(shù)野較小，很難達(dá)到滿意的探查及松解效果。但脂肪瘤型脊髓拴系中尾側(cè)型的脂肪瘤發(fā)生于脊髓圓錐最后一對(duì)骶神經(jīng)下方，并可侵及脊髓圓錐末端，脂肪瘤向下延伸為終絲脂肪瘤[18]。脂肪瘤與脊髓神經(jīng)界限清晰，術(shù)中分離較容易，我們下一步將探究在精準(zhǔn)術(shù)前評(píng)估的前提下小切口微創(chuàng)手術(shù)對(duì)尾側(cè)型脂肪瘤拴系治療的可能性。

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