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        少見型韌帶樣纖維瘤病的鑒別診斷及影像學(xué)表現(xiàn)特征分析

        2018-02-24 13:50:24王敏銳鄧克學(xué)
        中國醫(yī)藥導(dǎo)報(bào) 2018年34期
        關(guān)鍵詞:計(jì)算機(jī)斷層掃描磁共振診斷

        王敏銳 鄧克學(xué)

        [摘要] 目的 探究少見型韌帶樣型纖維瘤?。―F)的影像學(xué)特征,進(jìn)一步提升該病的診斷準(zhǔn)確率。 方法 回顧性分析2015年7月~2017年10月于中國科技大學(xué)附屬第一醫(yī)院(安徽省立醫(yī)院)就診的8例經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的DF患者臨床及影像學(xué)資料,分析病變位置與邊界、對(duì)應(yīng)CT及MR影像特征性表現(xiàn)及鑒別診斷。 結(jié)果 8例患者中腹壁型5例,腹內(nèi)型3例。8例中有7例均有過腹腔手術(shù)史。腹壁型呈浸潤性生長,與腹直肌分界不清,形態(tài)以梭型最常見,生長長軸與肌纖維平行;腹內(nèi)型均以膨脹性生長為主,形態(tài)多變,邊界大致清楚。CT平掃表現(xiàn):病灶呈軟組織密度,內(nèi)可見灶樣低密度區(qū),鈣化、出血罕見,邊界欠清晰;MR平掃表現(xiàn):T1WI呈等或稍低信號(hào),T2WI呈不均勻稍高信號(hào),多夾雜線樣、條樣低信號(hào)區(qū);增強(qiáng)掃描均呈漸進(jìn)性強(qiáng)化。 結(jié)論 腹壁型及腹內(nèi)型韌帶樣纖維瘤在臨床相關(guān)資料、CT及MR影像學(xué)上具有一定的特征性表現(xiàn),對(duì)該病的正確診斷有重要價(jià)值。

        [關(guān)鍵詞] 腹壁型韌帶樣瘤;腹內(nèi)型韌帶樣瘤;計(jì)算機(jī)斷層掃描;磁共振;診斷

        [中圖分類號(hào)] R735.4 [文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] A [文章編號(hào)] 1673-7210(2018)12(a)-0135-05

        韌帶樣型纖維瘤?。╠esmoid-type fibromatosis,DF)是一種具有局部侵襲潛能、易復(fù)發(fā)的交界性軟組織腫瘤,也稱侵襲性纖維瘤病、肌腱膜纖維瘤病、韌帶樣瘤等。2013版WHO軟組織腫瘤分類中,歸類于纖維母細(xì)胞/肌纖維母細(xì)胞腫瘤的交界型(局部浸潤WHO2012-8821/1),生物學(xué)行為介于纖維瘤與纖維肉瘤之間[1-3]。DF由第1版的良性,修改至中間型、良性,直至新版重新定義為交界型侵襲性腫瘤,反映了對(duì)DF生物學(xué)特性的逐步認(rèn)識(shí)[4]。按發(fā)病解剖部位分為3型,腹部外型(發(fā)病率占50%~60%),腹壁型(25%),腹內(nèi)型(15%)[5]。發(fā)病率占軟組織腫瘤的3%,臨床非常少見,以腹壁型及腹內(nèi)型更甚,因此對(duì)其認(rèn)識(shí)不足。同時(shí),因腫瘤具有侵襲性特點(diǎn),影像學(xué)表現(xiàn)易與惡性腫瘤或炎性病變等混淆,故術(shù)前的準(zhǔn)確定位及診斷尤為重要。本文通過研究國內(nèi)外許多文獻(xiàn)、結(jié)合患者臨床相關(guān)資料,回顧性分析8例中國科技大學(xué)附屬第一醫(yī)院安徽省立醫(yī)院(以下簡(jiǎn)稱“我院”)經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的腹壁型及腹內(nèi)型韌帶樣纖維瘤病患者,探究其CT及MR影像學(xué)表現(xiàn),以期提高該病的診斷準(zhǔn)確率。

        1 資料與方法

        1.1 一般資料

        搜集我院2015年7月~2017年10月就診的經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的8例DF患者的臨床及影像學(xué)資料。8例患者中,女7例,男1例;年齡27~55歲,中位年齡37.5歲。8例中有7例有過腹腔手術(shù)史。8例患者均以腹痛、腹部包塊為首發(fā)癥狀就診。本研究已得到我院醫(yī)學(xué)倫理委員會(huì)認(rèn)可。

        1.2 檢查方法

        8例患者中,6例行CT平掃+增強(qiáng)掃描,4例行MR掃描。CT掃描采用GEDiscovery 750HDCT機(jī)。掃描范圍從隔頂至恥骨聯(lián)合下緣,層厚5 mm,重建1.25 mm薄層。造影劑為非離子型對(duì)比劑團(tuán)注90 mL,速率約3 mL/s,30、65、120 s行三期對(duì)比增強(qiáng)掃描。MRI掃描采用3.0 T(Magnetom Trio)磁共振儀,采用體部相控陣線圈,行常規(guī)橫軸面T1WI、冠矢軸面T2WI及抑脂相、增強(qiáng)后冠矢軸三期對(duì)比增強(qiáng)掃描:矩陣256 × 256,激勵(lì)次數(shù)2次,視野380 mm × 320 mm,對(duì)比劑為Gd-DTPA(軋噴酸葡胺注射液)。

        1.3 觀察指標(biāo)

        所有圖像數(shù)據(jù)統(tǒng)一導(dǎo)入PACS系統(tǒng),2名10年以上診斷工作經(jīng)驗(yàn)影像科醫(yī)師采用雙盲法對(duì)圖像進(jìn)行詳細(xì)分析,分析內(nèi)容包含病變位置、大小形態(tài)、邊界情況、鄰近臟器改變、密度或信號(hào)、增強(qiáng)強(qiáng)化方式等,意見不一致需商榷統(tǒng)一。增強(qiáng)掃描強(qiáng)化程度分為輕度強(qiáng)化、中度強(qiáng)化、明顯強(qiáng)化[6]。輕度強(qiáng)化即腫瘤密度與正常肌肉相近;中度強(qiáng)化為介于肌肉與血管間強(qiáng)化程度;而明顯強(qiáng)化則指接近血管強(qiáng)化。增強(qiáng)掃描界定是否均勻強(qiáng)化方式:延遲掃描強(qiáng)化強(qiáng)弱區(qū)間CT值相差以10 HU分界,差距<10 HU為均勻強(qiáng)化,>10 HU為不均勻強(qiáng)化[7]。

        2 結(jié)果

        2.1 腹壁型DF臨床特點(diǎn)及影像學(xué)表現(xiàn)

        8例患者中,腹壁型5例均為女性,年齡31~43歲,4例有腹腔手術(shù)史,剖宮產(chǎn)術(shù)或子宮全切術(shù),術(shù)前診斷為纖維瘤或血管瘤,病變部位為左下腹壁、正中腹壁各2例,右中腹壁1例;腹直肌4例,腹內(nèi)斜肌1例(表1)。5組病例均為單發(fā),病灶邊界清楚,呈長梭形或橢圓形,沿腹壁肌束縱軸生長。病灶范圍最大者約10.1 cn × 9.4 cm × 7.0 cm,范圍最小者約2.2 cm × 2.0 cm × 1.9 cm。其中3例行CT平掃及增強(qiáng)掃描,3例行MR掃描,CT平掃病灶呈軟組織影,密度欠均勻,可見灶性低密度區(qū),未見鈣化、出血灶,邊界尚清晰(圖1A);增強(qiáng)掃描呈漸進(jìn)性強(qiáng)化特點(diǎn),延遲期強(qiáng)化趨向均勻(圖1B~D)。MR掃描示稍長T1、稍長T2信號(hào),內(nèi)見線樣長T1、短T2信號(hào),T2壓脂像呈稍高信號(hào),增強(qiáng)掃描呈明顯強(qiáng)化。

        2.2 腹內(nèi)型DF臨床特點(diǎn)及影像學(xué)表現(xiàn)

        8例患者中腹內(nèi)型3例,女2例,男1例,年齡29~55歲,3例中均有腹腔手術(shù)史,術(shù)前診斷為間質(zhì)瘤或精原細(xì)胞瘤、子宮平滑肌瘤,病變部位為盆腔者2例,另1例起源于中腹部小腸系膜區(qū)(表1)。病灶邊界尚清、邊緣毛糙,呈分葉狀或不規(guī)則團(tuán)狀腫塊,盆腔兩例病灶較大,周圍組織受推壓改變?yōu)橹鳎瑹o特定生長方向。病灶范圍最大者約12.9 cm × 8.0 cm × 7.9 cm,最小者約5.1 cm × 3.0 cm × 2.4 cm。2例行CT平掃及增強(qiáng)掃描,2例行MR平掃及增強(qiáng)掃描。CT平掃示病灶呈等及稍低混雜密度影,增強(qiáng)掃描均呈漸進(jìn)性強(qiáng)化,盆腔2例動(dòng)脈期內(nèi)見小血管影;MR平掃呈稍長T1或等T1信號(hào),稍長T2或長T2信號(hào),內(nèi)掃及瘢痕樣低信號(hào)區(qū)(圖2A~C),增強(qiáng)掃描可見明顯不均勻強(qiáng)化,內(nèi)線樣低信號(hào)始終未見強(qiáng)化(圖2D)。

        2.3 病理對(duì)照

        大體標(biāo)本示腫塊質(zhì)韌,切面灰白,無包膜或無完整包膜。腫瘤組織主要由增生的梭形纖維母細(xì)胞和肌纖維母細(xì)胞、膠原纖維組成,瘤細(xì)胞呈束狀、編織狀排列,異型性不明顯,核分裂像少見,見圖3;膠原間質(zhì)部分可黏液樣變性,部分區(qū)域毛細(xì)血管網(wǎng)較豐富。免疫組織化學(xué)檢查示β-catenin核一致表達(dá)陽性,其次為波形蛋白(Vimentin),5例表達(dá)陽性。

        3 討論

        DF是由Muller于1938年首次命名,是一種起源于肌肉、筋膜及腱膜的交界性軟組織腫瘤,特點(diǎn)為侵襲性生長、術(shù)后易復(fù)發(fā)、遠(yuǎn)處播散罕見[8]。全身各部位皆有報(bào)道[9-10],腹壁型多發(fā)生于前腹壁內(nèi)直肌及腹內(nèi)斜肌,腹內(nèi)型罕見,好發(fā)于盆腔、腸系膜等部位[11],腸系膜以小腸系膜最為常見,占80%左右,另也可發(fā)生于胃結(jié)腸韌帶、結(jié)腸系膜、大網(wǎng)膜及后腹膜,極少數(shù)可見于肝臟、胰腺、膈肌、胃食管結(jié)合部及闌尾等[12-13]。DF發(fā)病高峰年齡10~40歲,男女比例約1∶3,以育齡期女性為主。

        3.1 臨床特點(diǎn)及發(fā)病機(jī)制

        腹壁型DF臨床上多表現(xiàn)為腹壁可觸及的漸進(jìn)性增大軟組織包塊,活動(dòng)度差,質(zhì)韌,不伴有發(fā)熱等癥狀,病灶生長多緩慢,病史可達(dá)數(shù)年,部分患者出現(xiàn)局部壓痛被發(fā)現(xiàn)。腹內(nèi)型DF由于生長部位較深,腫瘤常可生長很大,或直至侵犯周圍組織產(chǎn)生癥狀時(shí)被發(fā)現(xiàn),部分可因腫瘤包繞、浸潤?quán)徑窠?jīng)或血管出現(xiàn)疼痛、乏力、感覺遲鈍等癥狀,少數(shù)可致腸道梗阻、消化道穿孔或出血、腹腔內(nèi)感染[14]。

        目前認(rèn)為,該病病因與創(chuàng)傷、內(nèi)分泌、遺傳因素密切相關(guān):①創(chuàng)傷因素。研究發(fā)現(xiàn)腹壁及腹內(nèi)型韌帶樣纖維瘤病與手術(shù)、分娩等創(chuàng)傷有關(guān)[15],原手術(shù)切口及鄰近范圍被認(rèn)為腫瘤好發(fā)區(qū)域,而妊娠、分娩時(shí)腹壁肌肉過度牽拉及持續(xù)劇烈收縮,導(dǎo)致纖維創(chuàng)傷、異常增生。病例中7例有腹部手術(shù)病史(包括剖宮產(chǎn))。②內(nèi)分泌因素。研究發(fā)現(xiàn)本病好發(fā)于育齡期女性,可能與雌性激素平衡失調(diào)有關(guān)[16-17]。研究病例中,女7例(87.5%),40歲以下4例,40歲以上3例。③遺傳因素。DF遺傳學(xué)研究發(fā)現(xiàn),該病存在一定遺傳因素,部分提示染色體異常,以Y染色體丟失和8/20號(hào)染色體三體型最為常見,Y染色體丟失從另一方面解釋了為何女性患者居多;三體型則被認(rèn)為可能在許多病理性纖維增生中促進(jìn)了異常的細(xì)胞增殖及復(fù)發(fā)[18-19]。同時(shí),最新研究表明其發(fā)生機(jī)制與β-catenin基因突變導(dǎo)致的Wnt信號(hào)傳導(dǎo)通路異常及APC基因片段的低表達(dá)有關(guān)[20]。DF可同時(shí)伴有骨腫瘤、結(jié)腸息肉病,被稱為Gardern綜合征。

        DF生物學(xué)行為屬于交界性腫瘤,生長特性具有侵襲性,侵犯周圍血管、神經(jīng)或重要臟器時(shí),手術(shù)完整切除困難,術(shù)后易復(fù)發(fā),部分學(xué)者研究發(fā)病年齡、腫瘤大小、發(fā)病部位及手術(shù)切緣范圍等影響預(yù)后的因素[21-23],意見尚未達(dá)定論。本研究病例術(shù)后隨訪未見明顯復(fù)發(fā),可能與本研究資料樣本量較小及隨訪時(shí)間短有關(guān),有待進(jìn)一步增大樣本量研究。

        3.2 影像學(xué)表現(xiàn)與病理對(duì)照

        從本研究中腹壁型及腹內(nèi)型DF影像學(xué)觀察發(fā)現(xiàn),腫瘤平掃呈軟組織成分,夾雜低密度區(qū)/長T2信號(hào),未見異常出血灶及鈣化灶,增強(qiáng)掃描表現(xiàn)漸進(jìn)性強(qiáng)化,延遲期強(qiáng)化趨于均勻。實(shí)際上,腫瘤影像學(xué)上的密度、信號(hào)特點(diǎn)與腫瘤內(nèi)部細(xì)胞、結(jié)構(gòu)組成相關(guān),可以通過影像與病理對(duì)照方式,更好地幫助了解腫瘤的結(jié)構(gòu)及組成。腫瘤細(xì)胞即成纖維母細(xì)胞影像表現(xiàn)呈等密度/稍長T1信號(hào)、稍長T2信號(hào),病灶中央間質(zhì)黏液變性成分呈稍低密度/稍長T1信號(hào)、長T2信號(hào),成熟瘢痕樣膠原纖維則表現(xiàn)為低密度/長T1信號(hào)、短T2信號(hào),即特征性雙低信號(hào)[24]。與平掃類似,增強(qiáng)掃描強(qiáng)化方式與病變組成成分同樣有關(guān),病例增強(qiáng)掃描均呈漸進(jìn)性、填充式強(qiáng)化,內(nèi)條帶狀低密度/信號(hào)區(qū)未見強(qiáng)化,部分動(dòng)脈期見小血管影。研究發(fā)現(xiàn),DF動(dòng)態(tài)增強(qiáng)掃描呈現(xiàn)“快進(jìn)慢出”的強(qiáng)化方式,動(dòng)態(tài)時(shí)間-信號(hào)強(qiáng)度曲線(time-signal intensity curve,TIC)為增長型[25],提示組成腫瘤的“漩渦”樣排列的梭形細(xì)胞及細(xì)胞外膠原纖維,質(zhì)地較堅(jiān)韌,病理提示病灶內(nèi)細(xì)小毛細(xì)血管多見,粗大血管較少,故造成了對(duì)比劑的“易進(jìn)難出”,強(qiáng)化峰值延遲。另外文獻(xiàn)報(bào)道,發(fā)生于盆腔或腸系膜DF可見明顯間質(zhì)黏液樣變性,因此認(rèn)為該特點(diǎn)為腹腔韌帶樣型纖維瘤病的特殊征象,而發(fā)生于腹壁型腫瘤該征象相對(duì)少見[26]。本研究中腹內(nèi)型DF鏡下均可見大范圍黏液變性,與文獻(xiàn)報(bào)道近似。

        3.3 鑒別診斷

        腹壁型DF生長受限于腹壁肌肉腱鞘,形態(tài)規(guī)則呈長梭形,本研究病例中5例腹壁型DF,手術(shù)大體標(biāo)本及鏡下病理證實(shí)瘤體缺乏包膜、周圍肌肉及脂肪組織受侵,證實(shí)其良性腫瘤、浸潤性生長特性。診斷時(shí)腫瘤需與子宮內(nèi)膜異位、血腫、炎性病變、轉(zhuǎn)移瘤等鑒別,腹壁子宮內(nèi)膜異位見于剖宮產(chǎn)術(shù)后瘢痕周邊,腹痛具有周期性特征,其大小、成分組成隨月經(jīng)周期變化而變化,內(nèi)可見出血灶高密度/短T1信號(hào)。腹壁血腫近期有外傷史,內(nèi)成分混雜,亦見出血灶。炎性病灶患者早期局部及全身多有明顯癥狀,周邊滲出明顯,脂肪間隙模糊,增強(qiáng)掃描環(huán)形強(qiáng)化為主。轉(zhuǎn)移瘤有原發(fā)腫瘤病史,胸腹腔多可見同源病灶。

        腹內(nèi)型DF因生長空間相對(duì)不受限,形態(tài)不規(guī)則、多變,結(jié)合本研究病例及以往文獻(xiàn),腹內(nèi)型DF多以膨脹性生長為主,同時(shí)伴有不同程度浸潤性改變,可推擠及侵犯毗鄰器官組織。腹內(nèi)型DF鑒別較腹壁型困難,主要與胃腸道間質(zhì)瘤、腹腔及腹膜后肉瘤、孤立性纖維瘤等相鑒別。胃腸道間質(zhì)瘤好發(fā)于胃腸道壁間質(zhì),腫瘤多較大,增強(qiáng)掃描動(dòng)脈期顯著強(qiáng)化,內(nèi)見胃壁、腸系膜來源供血血管,液化、壞死多見,出血較少[27]。脂肪肉瘤為后腹膜最常見原發(fā)性惡性腫瘤,多見特征性脂肪性低密度灶。孤立性纖維瘤多見于中老年,無明確手術(shù)相關(guān)史,腫瘤瘤體較DF更大,增強(qiáng)掃描內(nèi)動(dòng)脈期見多發(fā)迂曲血管影,地圖樣強(qiáng)化為特征性改變[28-29]。

        綜上所述,腹壁型及腹內(nèi)型DF多見于育齡期女性,多有腹部手術(shù)病史(包括剖宮產(chǎn)),影像學(xué)上表現(xiàn):CT平掃軟組織密度為主,病灶雖大,但壞死、囊變、鈣化罕見,MR掃描見特征性雙低信號(hào),增強(qiáng)掃描呈漸進(jìn)性、填充性強(qiáng)化方式。腹壁型及腹內(nèi)型DF雖然少見,但綜合其臨床資料及影像學(xué)表現(xiàn),相信正確診斷不會(huì)太難。

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        (收稿日期:2018-06-26 本文編輯:封 華)

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